Comunicación corta
Glaucoma neonatal secundario a xantogranuloma juvenil: caso clínico
Neonatal glaucoma associated with juvenile xanthogranuloma: Case report
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Typical juvenile xanthogranulomatosis skin legions adjacent to the right areola. (B) Anatomopathological study of skin lesions. Arrow points to a giant Touton cell. Staining with hematoxylin-eosin.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "A. Ramos Suárez, I. Ayet Roger, A. Serra Castanera" "autores" => array:3 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "A." "apellidos" => "Ramos Suárez" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "I." "apellidos" => "Ayet Roger" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "A." 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Típicas lesiones cutáneas de xantogranulomatosis juvenil adyacentes a aréola derecha. B) Estudio anatomopatológico de las lesiones cutáneas. La flecha señala una célula gigante de Touton. Tinción con hematoxilina-eosina.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La xantogranulomatosis juvenil (XGJ) es una enfermedad poco frecuente que se presenta típicamente en niños con lesiones cutáneas en tronco, cuello o cabeza<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1–5</span></a>. La afectación extracutánea también es posible siendo la afectación ocular la forma más frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sintomatología a nivel ocular puede variar desde un nódulo asintomático en párpado, conjuntiva o limbo, hasta casos con severo compromiso visual por hifema espontáneo y glaucoma secundario<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,3,5,7</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Recién nacido varón de 22 días derivado a nuestro centro por glaucoma congénito en su ojo derecho (OD). En la exploración del OD se apreció megalocórnea y edema corneal que impedía estudiar cámara anterior (CA). La presión intraocular (PIO) era de 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. Se inició tratamiento con acetazolamida oral y colirio de timolol 0,5% en el OD.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 28 días de vida, ante la mejoría del edema corneal se programó goniotomía. En la exploración bajo anestesia general (EBAG) del OD, el diámetro corneal (DC) era de 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y la PIO de 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. La gonioscopia mostró un infiltrado amarillento invadiendo ángulo <span class="elsevierStyleBold">(</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A). Ante estos hallazgos se suspendió la goniotomía y se añadieron al tratamiento corticoides tópicos y midriático.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 35 días de vida se realizó nueva EBAG. El DC no varió y la PIO fue de 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. El exudado presentaba ahora un componente hemorrágico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>B).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 43 días de vida, el diámetro corneal era de 14,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y la PIO de 26<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg. El componente hemático en cámara anterior había aumentado (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C). La serología para TORCH, toxoplasma y <span class="elsevierStyleItalic">Toxocara</span> resultaron negativas. Ante la sospecha de retinoblastoma difuso se realizó cociente de lactato deshidrogenasa acuoso/plasmático, que fue normal.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evolución fue buena con el tratamiento médico. A los 3 meses de vida el DC no se había modificado y la PIO era de 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con tratamiento. Persistía un leucoma endotelial inferior junto a un resto fibrino-hemorrágico en ángulo inferior (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>D).</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 3 meses y medio de vida se procedió a la colocación de una válvula de Ahmed (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>E). Al mes de la cirugía la infiltración del ángulo había desaparecido y la PIO era de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg sin necesidad de tratamiento médico.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 10 meses de vida aparecieron en tronco varias pápulas de color amarillento cuyo estudio anatomopatológico confirmó el diagnóstico de XGJ (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A y B).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusión</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La XGJ es una entidad benigna de etiología desconocida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> más frecuente en niños menores de un año<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Su forma típica de presentación es una pápula cutánea amarillenta en tronco, cuello o cabeza. Estas lesiones se suelen resolver espontáneamente en 1-5 años<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1–5</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La manifestación extracutánea más frecuente es la ocular que aparece aproximadamente en el 10% de los pacientes. En ocasiones es la primera manifestación de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,3,5,7</span></a>. Además puede aparecer en ausencia de lesiones cutáneas al haberse resuelto estas anteriormente. Hasta un 50% de casos con afectación ocular ocurren sin afectación cutánea simultánea, dificultando el diagnóstico.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La úvea es la región más afectada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En el iris pueden aparecer vasos anormales con tendencia al sangrado, siendo la principal causa de hifema espontáneo en niños. Además puede ocasionar un glaucoma secundario como consecuencia de la infiltración del ángulo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,6</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico definitivo de la XGJ requiere el estudio anatomopatológico de las lesiones, donde pueden observarse las típicas células gigantes de Touton<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1,5</span></a>. En caso de que exista afectación ocular sugestiva sin lesiones cutáneas, el hallazgo de histiocitos en humor acuoso o una biopsia de iris pueden resultar útiles.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial en casos con infiltración de CA se debe realizar con uveítis o infiltración tumoral. El hifema en el niño exige descartar traumatismo o malos tratos. La causa más frecuente de hifema espontáneo en niños es la XGJ, aunque hemos de descartar discrasias sanguíneas, leucemia, meduloepitelioma y queratouveítis herpética<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al contrario que en la afectación cutánea, la afectación ocular no tiende a la resolución espontánea y requiere tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. No existe un protocolo estándar y hemos de individualizar cada caso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>. Si la lesión es extirpable, esta será la primera opción. En caso contrario, el tratamiento con corticoides y midriáticos tópicos suele ser efectivo, y no precisa un tratamiento intensivo salvo complicaciones graves como el glaucoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se puede conseguir un control satisfactorio y definitivo del glaucoma con tratamiento médico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3,4,6,7,9</span></a>, sin embargo, en ocasiones la cirugía es necesaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En nuestro caso la PIO se mantuvo controlada con medicación hipotensora máxima, pero se decidió realizar cirugía de glaucoma para evitar efectos adversos del tratamiento con acetazolamida oral a largo plazo.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusión, para un manejo integral del paciente, es vital la colaboración entre dermatólogos, pediatras y oftalmólogos. Los pacientes afectados de XGJ cutánea deben ser revisados de forma preferente por un oftalmólogo en caso de dolor ocular, ojo rojo o alteración en la visión.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún tipo de conflicto de intereses con el trabajo realizado.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres873631" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Conclusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec862264" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres873630" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Conclusion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec862263" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2016-11-06" "fechaAceptado" => "2017-02-20" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec862264" "palabras" => array:5 [ 0 => "Xantogranulomatosis juvenil" 1 => "Ocular" 2 => "Glaucoma pediátrico" 3 => "Hifema" 4 => "Tratamiento" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec862263" "palabras" => array:5 [ 0 => "Juvenile xanthogranuloma" 1 => "Ocular" 2 => "Paediatric glaucoma" 3 => "Hyphema" 4 => "Treatment" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Varón de 22 días con xantogranulomatosis juvenil (XGJ) que comenzó con glaucoma unilateral y exudado fibrinohemorrágico que invadía ángulo en su ojo derecho. Pese a un alto nivel de sospecha, el diagnóstico definitivo no pudo realizarse hasta los 10 meses de vida tras la aparición y estudio anatomopatológico de las típicas lesiones cutáneas.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conclusión</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La XGJ es una enfermedad poco frecuente caracterizada por lesiones cutáneas amarillentas en tronco, cuello o cabeza. Hasta el 10% de casos pueden presentar afectación ocular siendo la manifestación extracutánea más frecuente de la enfermedad.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Conclusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Case report</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The case concerns a 22 day-old male child with juvenile xanthogranuloma (JXG), which manifested as a unilateral glaucoma and with fibrinous haemorrhagic exudate in the anterior chamber affecting the angle of the right eye. Despite a high level of suspicion, the definitive diagnosis was not possible until the infant reached the age of 10 months, after the appearance of the skin lesions typical of this condition and histopathological study of them.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Conclusion</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">JXG is a rare disease, characterised by yellowish skin lesions on the trunk, neck, or head. Up to 10% of cases will have ocular involvement, which is the most common extracutaneous manifestation of the disease.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Case report" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Conclusion" ] ] ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1821 "Ancho" => 1400 "Tamanyo" => 277073 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Gonioscopia a los 28 días de vida. Se observa la existencia de un infiltrado amarillento en el ángulo. B) Exploración a los 35 días de vida. Presencia de un infiltrado fibrino-hemorrágico en ángulo inferior. C) Exploración a los 43 días de vida. Aparición de hifema con restos de material fibrinoso amarillento. Presencia de material amarillento sobre cápsula anterior de cristalino. Pequeño leucoma corneal central. D) Exploración a los 3 meses. Resolución casi completa del edema corneal persistiendo leucoma corneal central y otro leucoma endotelial inferior. Persiste mínimo resto fibrino-hemorrágico en ángulo inferior. E) Colocación de válvula de Ahmed. Ausencia de edema corneal con persistencia de leucomas central e inferior. No existe infiltración del ángulo. La flecha señala el tubo de la válvula de Ahmed en cámara anterior.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 498 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 154457 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Exploración a los 10 meses. Típicas lesiones cutáneas de xantogranulomatosis juvenil adyacentes a aréola derecha. B) Estudio anatomopatológico de las lesiones cutáneas. La flecha señala una célula gigante de Touton. Tinción con hematoxilina-eosina.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "The epidemiology, clinical characteristics, histopathology and management of juvenile and adult onset corneoscleral limbus xanthogranuloma" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "G. Kontos" 1 => "S. Borooah" 2 => "A. Khan" 3 => "B.W. Fleck" 4 => "S.E. 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