Comunicación corta
Presentación orbitaria de enfermedad de Rosai-Dorfman
Orbital presentation of Rosai-Dorfman disease
a Departamento de Investigación, Escuela de Medicina, Universidad Peruana de Ciencias Aplicadas, Lima, Perú
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Nacional Dos de Mayo, Lima, Perú
c Sociedad Científica de Estudiantes de Medicina de la Universidad Peruana de Ciencias Aplicadas (SOCIEMUPC), Lima, Perú
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Fue descrita en 1969 por Juan Rosai y Ronald Dorfman como histiocitosis sinusal con linfadenopatía masiva en un paciente con ganglios linfáticos aumentados de tamaño infiltrados por histiocitosis que exhibieron emperipolesis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, es decir fagocitosis de células inflamatorias en el citoplasma de los histiocitos. Su presencia suele confundirse con enfermedades neoplásicas o infecciones granulomatosas como tuberculosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, pero su diagnóstico suele ser un alivio para el clínico dado su curso benigno, a pesar que tiende a la recurrencia. Cerca del 90% de casos informados a nivel global ocurren en cadenas ganglionares cervicales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a> con menos frecuencia se presenta nivel cutáneo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, la presentación extranodal de esta enfermedad es del 46%, siendo raras las presentaciones en las cavidades craneales y más aún en la zona orbitaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En este artículo presentamos un caso de Rosai-Dorfman orbitario.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente varón de 42 años, procedente de la zona andina del Perú. El paciente no refiere antecedentes patológicos previos, niega hábitos tóxicos y no usa medicamentos habitualmente. Inicialmente, el paciente acude al hospital de su localidad, refiriendo 10 meses de prurito en el ojo derecho, posteriormente asociado con aumento de volumen orbitario y proptosis del mismo ojo. Los síntomas se presentaron en forma insidiosa y curso progresivo. El paciente es referido al Instituto Nacional de Oftalmología, luego al Instituto Nacional de Enfermedades Neoplásicas y, por último, al servicio de cirugía de cabeza y cuello de nuestro hospital, sin diagnóstico definitivo. En este último se evidenciaron funciones vitales en rango normal, asimetría en el rostro, tumoración orbitaria derecha de aproximadamente 2,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de consistencia dura, dolor a la palpación, movimientos oculares disminuidos, agudeza visual conservada, no diplopía y no adenopatías. No se encontró ninguna alteración en el examen de pares craneales ni en el examen del fondo de ojo. No se encontró otro hallazgo relevante en el examen físico.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Diagnóstico y manejo</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una tomografía helicoidal de las órbitas, la cual mostró una lesión expansiva neoformativa a nivel del espacio supraconal derecho en glándula lacrimal que mide 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>51<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm captadora de contraste con efecto de masa sobre el globo que condiciona proptosis y deformación convexa inferior, que se extiende hasta el borde anterior del anillo de Zinn englobando el músculo recto superior. El diagnóstico de presunción fue tumoración en órbita derecha, posiblemente linfoma o síndrome de inflamación orbitaria idiopático centrado en la glándula lacrimal, y se recomendó realizar una biopsia. Luego se realizó una resonancia magnética de órbitas, que mostró una tumoración en órbita derecha que sugiere linfoma (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). También se observó una pequeña lesión dural frontal derecha. Una biopsia quirúrgica fue realizada. La descripción macroscópica indica un fragmento de 1,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de color pardo y consistencia elástica. El diagnóstico anatomopatológico describe tejido fibroso con infiltrado linfoplasmocitario denso de aspecto reactivo sin evidencia de proliferación neoplásica. Los estudios inmunohistoquímicos para CD3, CD20, Ki-67, CD138 e IgG4 fueron negativos para proliferación neoplásica. Con estos resultados se decide extirpar el tumor orbitario en forma de citorreducción tumoral abierta. El informe operatorio describe una incisión oblicua por debajo de la ceja derecha, seguida de disección por planos hasta la tumoración para ser retirada en fragmentos debido a la adherencia en profundidad al nervio óptico. Finalmente se colocó un dren laminar y se procedió al cierre por planos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico postoperatorio recomendó descartar sarcoma debido a que el tumor englobaba los músculos extraoculares superior y lateral, y cáncer de glándula lacrimal por estar adherido a esta estructura. El análisis microscópico de la pieza operatoria reveló histiocitos de citoplasma claros eosinófilos, vacuolados, núcleos redondos homogéneos que presentan linfocitos y neutrófilos en su interior, fenómeno llamado emperipolesis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La inmunohistoquímica informó reacción positiva para proteína S100, CD68 en histiocitos, y CD20, CD3 en linfocitos, lo que corresponde a la ERD. No hubo complicaciones durante la cirugía ni en el postoperatorio. El paciente fue dado de alta y hasta el momento (4 meses poscirugía) no ha mostrado signos de recurrencia.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0080">Discusión del caso</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ERD es una condición patológica poco usual y benigna que puede presentarse en cualquier grupo etario<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, en este caso se presentó en un varón de 42 años en la órbita derecha. La ERD suele describirse con mayor frecuencia en los ganglios linfáticos del cuello, no obstante, también hay presentaciones extraganglionares como mama o piel<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>. En el Perú, se ha descrito la ERD en estas localizaciones, pero no se encontró artículos sobre casos similares en la región ocular. Los reportes disponibles procedentes de otros países muestran presentaciones uni o bilaterales, las cuales se puede acompañar de otros signos como proptosis, epifora, ptosis palpebral y diplopía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, aunque no necesariamente. En la mayoría de casos, la glándula lacrimal está comprometida<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,6,7</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico clínico de la ERD es difícil, ya que hay otras enfermedades que tienen las mismas características de presentación, por lo que se requiere del examen histológico y de inmunohistoquímica. La biopsia es el mejor método diagnóstico ya que permite establecer ciertas características distintivas como el infiltrado denso de histiocitos, citoplasma eosinofílico amplio de núcleo grande y el fenómeno de emperipolesis. Actualmente, el rol de la inmunohistoquímica es importantísimo, ya que ayuda a identificar las proteínas S100 y CD68, cuya presencia es usualmente la rúbrica de la ERD<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,6–8</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Actualmente, no hay un consenso establecido para el tratamiento de la ERD<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a> debido a que existen cursos con remisión espontánea, y algunos con exacerbaciones y remisiones. El 50% de los casos muestra resolución sin tratamiento; el 17% persistencia de adenopatía asintomática; y algunos tienen síntomas residuales entre 5 a 10 años después del inicio de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. La terapia con esteroides ha demostrado poca efectividad. Mercaptopurina también ha sido usada, mostrando que puede evitar la progresión de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Sin embargo, la citorreducción quirúrgica sigue siendo el método de elección en la ERD, especialmente en la zona orbitaria, ya que otorga buenos resultados en pacientes con problemas estéticos y funcionales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. Conocer el diagnostico de ERD podría ayudar al cirujano a decidir la opción quirúrgica más adecuada entre exéresis ocular, citorreducción o manejo médico.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0085">Conclusiones</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ERD es una enfermedad de presentación rara, especialmente en la zona orbitaria. A pesar de su naturaleza benigna, debe ser tomada en cuenta en el diagnóstico diferencial, ya que su diagnóstico oportuno puede ayudar a elegir el mejor manejo disponible. Actualmente, la intervención más exitosa suele ser citorreducción; sin embargo, esta no previene recurrencias, por lo que el paciente debe ser seguido cercanamente postratamiento.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicitó y obtuvo consentimiento verbal del paciente para que su caso sea reportado. En todo momento se mantuvo la confidencialidad del mismo.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0090">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que no hay ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1086500" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Método" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Resultados" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1030609" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1086501" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0025" "titulo" => "Objective" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0030" "titulo" => "Methods" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0035" "titulo" => "Results" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0040" "titulo" => "Discussion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1030608" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Diagnóstico y manejo" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Discusión del caso" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conclusiones" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2018-02-08" "fechaAceptado" => "2018-05-02" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1030609" "palabras" => array:4 [ 0 => "Enfermedad de Rosai-Dorfman" 1 => "Órbita" 2 => "Emperipolesis" 3 => "Citorreducción" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1030608" "palabras" => array:4 [ 0 => "Rosai-Dorfman Disease" 1 => "Orbit" 2 => "Emperipolesis" 3 => "Cytoreduction" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Objetivo</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reportar un caso de tumoración orbitaria y proptosis, diagnosticado como enfermedad de Rosai-Dorfman (ERD).</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Método</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reporte de caso clínico basado en revisión de la historia clínica, imágenes radiológicas y resultados de patología.</p></span> <span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Resultados</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Varón de 42 años con tumoración orbitaria y proptosis del ojo derecho. Se obtuvo una biopsia quirúrgica y el diagnostico de ERD se realizó mediante microscopia e inmunohistoquímica. El manejo definitivo incluyó citorreducción tumoral abierta, con buena respuesta.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Discusión</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La ERD es una rara condición proliferativa, benigna de origen desconocido. Raramente afecta las cavidades craneanas, siendo la presentación orbitaria muy inusual. La confirmación diagnóstica es clave para tomar decisiones quirúrgicas.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Método" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Resultados" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Discusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Objective</span><p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">To report a case of orbital mass and proptosis, diagnosed as Rosai-Dorfman disease (RDD).</p></span> <span id="abst0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Methods</span><p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Clinical case report based on the review of clinical charts, radiological images, and histopathology.</p></span> <span id="abst0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Results</span><p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A 42-year-old male with orbital mass and proptosis of the right eye. A surgical biopsy was performed, and the diagnosis of RDD was established using microscopy and immunohistochemistry. Definitive management included open tumour cytoreduction, with good response.</p></span> <span id="abst0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Discussion</span><p id="spar0040" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The RDD is a rare, benign, proliferative condition of unknown origin. It rarely affects the cranial cavities, with the orbital presentation being very unusual. Diagnostic confirmation is essential for the best surgical management.</p></span>" "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0025" "titulo" => "Objective" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0030" "titulo" => "Methods" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "abst0035" "titulo" => "Results" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "abst0040" "titulo" => "Discussion" ] ] ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 587 "Ancho" => 2000 "Tamanyo" => 131442 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0045" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Resonancia magnética en corte transversal con secuencia T1, muestra tumoración voluminosa en órbita derecha que sugiere linfoma (A). 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