Comunicación corta
Síndrome del uno y medio de Fisher a causa de un cavernoma bulbo-protuberancial
Fisher one-and-a-half syndrome due to a bulb protuberance cavernoma
J.A. Andermatten
, A. Elua Pinin, N. Samprón Lebed, A. Bollar Zabala, M. Arrazola Schlamilch, E. Urculo Bareño
Autor para correspondencia
Servicio de Neurocirugía, Hospital Universitario Donostia, Donostia-San Sebastián, Gipuzkoa, España
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El diagnóstico diferencial se establece con la pseudooftalmoplejia internuclear producida por la miastenia gravis.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Además de las típicas alteraciones de los movimientos oculares, el síndrome del uno y medio está frecuentemente asociado con otros déficit neurológicos por afectación de estructuras adyacentes en la protuberancia, pudiendo solaparse con otros síndromes recientemente descritos, tales como el síndrome del ocho y medio, el cual es la asociación del síndrome del «uno y medio» (es decir, la parálisis de la mirada horizontal conjugada (el uno) y la oftalmoplejía internuclear (el medio), con la parálisis fascicular ipsilateral del VII nervio craneal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; y al síndrome del 9, el cual es la asociación del síndrome del ocho y medio con hemiparesia y hemihipoestesia contralateral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de una mujer de 60 años, hipertensa, que presentó un cuadro abrupto de diplopía horizontal y debilidad en hemicuerpo derecho. En la exploración neurológica se observó una leve claudicación de ambas extremidades derechas 4/5 (Medical Research Council [MRC] Scale)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Al examen oftalmológico presentó diplopía en la mirada horizontal por parálisis completa de la mirada horizontal del ojo izquierdo asociada a la parálisis de la aducción del ojo derecho conservando la abducción de dicho ojo como único movimiento ocular horizontal.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tomografía computarizada cerebral demostró una lesión en la región caudal izquierda de la protuberancia, sugestivo de hematoma. La resonancia magnética cerebral evidenció una lesión nodular con contenido hemorrágico en su interior, con ausencia de flujo vascular, sugestivo de cavernoma (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A). Se decidió conducta expectante; pero al sexto día del ingreso presentó empeoramiento clínico con mareos, vómitos y disartria; una nueva resonancia demostró aumento del hematoma (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>B). Debido al alto riesgo quirúrgico se decidió continuar con tratamiento médico de soporte, pero días más tarde presentó una progresión de la hemiparesia derecha de 4/5 a 2/5 MRC Scale<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y alteración del lenguaje; una nueva resonancia demostró resangrado del cavernoma alcanzando el pedúnculo cerebeloso medio izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la fatídica evolución del cavernoma, con múltiples sangrados, se decidió realizar cirugía programada con monitorización neurofisiológica de vías largas del tronco con potenciales evocados continuos y monitorización de los núcleos faciales con estimulación bipolar de Ojemann (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a>A-D).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al año de la cirugía presenta una leve oftalmoparesia con hemiparesia derecha 4/5 MRC Scale<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. La resonancia cerebral de control demostró la resolución completa de la lesión (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs. 2</a>E y F).</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome del uno y medio clásico es el resultado de la lesión conjunta de la FRPP y del núcleo <span class="elsevierStyleItalic">abducens</span>, que determina la parálisis de la mirada conjugada ipsilateral (uno), asociado al compromiso del FLM, lo que genera la oftalmoplejía internuclear con pérdida de la función del recto interno ipsilateral (medio), por lo tanto, el único movimiento ocular horizontal conservado es la abducción del ojo contralateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Dado que el daño de ambas estructuras ocurre solo por lesiones que comprometen el tegmento de la protuberancia, dicho cuadro permite tan precisa localización<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, sin embargo, también se puede encontrar un síndrome en el que se compromete la mirada vertical; este tiene un control diferente en cuanto a localización, por lo que si se presenta es importante considerar una afectación en el mesencéfalo debido a la afectación del nervio motor ocular común que inerva el recto superior, el recto inferior y los músculos oblicuos inferiores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Además de dicho síndrome, nuestra paciente también presentó una hemiparesia derecha persistente contralateral a la lesión, por lo que se postuló la participación concomitante del tracto corticoespinal y del lemnisco medial debido al daño directo de dichas vías producto de los múltiples resangrados del cavernoma.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los cavernomas, también llamados angiomas cavernosos, son una malformación vascular bien circunscrita producida por la falta de las capas de las paredes de los vasos sanguíneos (excepto la endotelial) que le predisponen a la hemorragia cerebral. Pueden ser únicos o múltiples y su causa es desconocida, aunque hay casos familiares de origen hereditario. Suelen comenzar con crisis epilépticas, hemorragias o síntomas neurológicos focales dependiendo de su localización, aunque la mayoría son asintomáticos. En los pacientes portadores de cavernomas en el tronco cerebral, la probabilidad de una segunda hemorragia se estima en un 75% de los pacientes dentro de 26 meses<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, con un riesgo de una nueva hemorragia del 21% por paciente y por año<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, este resangrado en la mayoría de los pacientes suele tener un efecto catastrófico.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su localización en una zona anatómicamente tan compleja como es el tronco cerebral requiere de estrategias y procedimientos quirúrgicos tan bien planeados como ejecutados para un tratamiento exitoso, por lo que las indicaciones son muy precisas: <span class="elsevierStyleItalic">1)</span> Paciente sintomático, <span class="elsevierStyleItalic">2)</span> La lesión alcanza la superficie del tronco cerebral y, por último, <span class="elsevierStyleItalic">3)</span> Cuando exista la posibilidad de resección sin comprometer gravemente las funciones del tronco cerebral, así mismo la extirpación de la lesión debe ser completa, ya que se ha demostrado que los remanentes tienen riesgo de hemorragia con consecuencias fatales en el postoperatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este artículo se ha realizado una breve revisión de los aspectos neurooftalmológicos involucrados en el síndrome del uno y medio, el conocimiento actual de la historia natural de esta enfermedad junto a las características clínicas concretas del paciente, nos llevaron a indicar la resección quirúrgica del mismo con resultados favorables (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome del uno y medio de Fisher es muy específico para lesiones unilaterales en el tegmento pontino, área que contiene el FLM, la formación reticular paramediana pontina (FRPP) y el núcleo del VI par craneal, por lo que ante este cuadro, se debe sospechar alguna lesión en dicha área anatómica.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La indicación de cirugía en los cavernomas del tronco está indicada especialmente cuando el paciente presente episodios de resangrados con empeoramiento neurológico, por lo que depende de los episodios de resangrado y de la localización, considerando las áreas elocuentes y las estructuras críticas como las vías largas y los núcleos de los pares craneales.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores manifiestan no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1656089" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1471959" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1656090" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1471958" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => 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"titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El síndrome del uno y medio de Fisher está producido por una lesión unilateral en la parte dorsal e inferior de la protuberancia localizada específicamente en el tegmento pontino, área que contiene el fascículo longitudinal medial (FLM), la formación reticular paramediana pontina (FRPP) y el núcleo del VI par craneal, responsables de los movimientos horizontales de la mirada. Clínicamente se manifiesta con una parálisis conjugada de la mirada con oftalmoplejía internuclear ipsilateral.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una paciente de 60 años de edad que, tras presentar diplopía binocular, oftalmoplejía y parálisis de la mirada conjugada a la izquierda se realizaron estudios de imagen observándose un hematoma hemiprotuberancial secundario a un cavernoma. Tras conducta expectante presentó varios episodios de resangrados con empeoramiento clínico: cefalea, diplopía, tetraparesia e hipoestesia en hemicara derecha, por lo que ante tal evolución se planteó exéresis microquirúrgica del cavernoma protuberancial.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The one and a half Fisher syndrome is produced by an unilateral lesion in the dorsal and inferior part of the pons located specifically in the pontine tegmentum. This is an area that contains the medial longitudinal fasciculus (LMF), the paramedian pontine reticular formation (PPRF) and the nucleus of the sixth cranial nerve, responsible for the horizontal movements of the gaze. Clinically it manifests with conjugate gaze palsy with internuclear ophthalmoplegia.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The case is reported on a 60 year-old patient, who presented with binocular diplopia, ophthalmoplegia and paralysis of the gaze conjugated to the left. Imaging studies were performed that showed a hemi-protuberant haematoma secondary to a cavernoma. As expected, he presented with several episodes of re-bleeding with clinical worsening: headache, diplopia, tetraparesis, and hypoaesthesia in the right side of the face, as such that the microsurgical exeresis of the protuberant cavernoma was considered.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1318 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 178006 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) RM T1 corte sagital y coronal del 1.° sangrado 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. B) RM T1 corte sagital y coronal del 2.° sangrado 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm. C) RM T1 corte sagital y coronal del 3.° sangrado 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 904 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 193219 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Abordaje telovelar al suelo del 4.° ventrículo. B) Estimulación núcleos del VII p.c. C) Disección protuberancia. D) Evacuación del hematoma y exéresis del cavernoma. E y F) RM T1 corte sagital y coronal posquirúrgica.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1567 "Ancho" => 2167 "Tamanyo" => 240262 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0035" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Esquematización neuroanatómica de las vías y núcleos involucradas en el síndrome del uno y medio de Fisher y su correlación con los movimientos oculares.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Brainstem pathways for horizontal eye movement: Pathologic correlation with MR imaging" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "Y.J. 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