Comunicación corta
Diagnóstico mediante imagen multimodal en síndrome paquicoroideo peripapilar: a propósito de un caso
Diagnosis by multimodal imaging in peripapillary pachychoroid syndrome: A case report
B. Alonso-Martín
, B. de-Lucas-Viejo, M. Gimeno-Carrero, M. Ferro-Osuna, J. Sambricio
Autor para correspondencia
Servicio de Oftalmología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
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A y B. Exploración inicial, se observan drusas subretinianas y líquido intra y subretiniano asociado a DEP. Se inicia tratamiento con bevacizumab intravítreo en AO. C. Mejoría de la exudación en OD tras empleo de aflibercept en <span class="elsevierStyleItalic">treat and extend.</span> D. Empeoramiento de la exudación de OI a pesar de tratamiento con bevacizumab y aflibercept en <span class="elsevierStyleItalic">treat and extend</span>, se decide dejar de tratar. E. Empeoramiento de la exudación, con desprendimiento neurosensorial subfoveal a pesar del tratamiento. F. Mácula de OI mantiene gran desestructuración. G. OCT-EDI de OD tras 3 años de seguimiento, muestra aumento del líquido a nivel del haz papilomacular. En esa misma área de observan vasos dilatados a nivel coroideo (asteriscos). H. OCT-EDI de OI tras 3 años de seguimiento, gran desestructuración macular con líquido intra y subretiniano. Coroides con vasos dilatados (asteriscos) a nivel macular y del haz papilomacular.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Recientemente se ha descrito una dolencia enmarcada dentro del espectro de enfermedades paquicoroideas llamada síndrome paquicoroideo peripapilar (SPP)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Este grupo incluye la coriorretinopatía central serosa crónica, la vasculopatía coroidea polipoidea, la excavación focal coroidea y la epiteliopatía pigmentaria paquicoroidea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Comparten que su principal afectación es a nivel de la coroides, presentando un grosor coroideo aumentado a expensas de la capa de Haller, cuyo engrosamiento produce un adelgazamiento de la capa coriocapilar. Presentan además una hiperpermeabilidad de los vasos coroideos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El aumento del grosor coroideo del SPP se localiza especialmente a nivel peripapilar. Presenta líquido intra o subretiniano que surge del margen temporal de la papila y avanza hasta la mácula, asociando desprendimientos del epitelio pigmentario (DEP)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A continuación describimos un caso con forma bilateral y su respuesta a diferentes tratamientos.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un varón de 73 años con disminución de la agudeza visual (AV) del ojo izquierdo (OI) de un año de evolución. Destaca que padece diabetes mellitus tipo 2.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera exploración se realiza en 2016, con una AV de 0,7 en el ojo derecho (OD) y de 0,1 en el OI. El polo anterior y la presión intraocular de ambos ojos (AO) fueron normales. El fondo de ojo evidenció exudados en el polo posterior.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la tomografía de coherencia óptica (OCT) de AO se detectaron drusas subretinianas y líquido intra y subretiniano asociado a DEP (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A y B). Considerando que se trataba de una degeneración macular asociada a la edad, no se realizaron más pruebas complementarias.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por protocolo de nuestro servicio se realiza únicamente una OCT básica en pacientes con degeneración macular asociada a la edad. Su manejo incluye inyecciones intravítreas mediante dosis de carga (3 inyecciones separadas por 4 semanas), seguidas por una pauta <span class="elsevierStyleItalic">treat and extend</span>. Consideramos realizar el <span class="elsevierStyleItalic">switch</span> cuando no se obtiene respuesta tras 5 inyecciones seguidas con un intervalo de 4 semanas, comenzando con dosis de carga del nuevo fármaco. Si presentan una AV<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,1 sin mejoría tras el cambio de fármaco, se considera suspender el tratamiento.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Inicialmente se pautó bevacizumab intravítreo en AO. El OI no mostró mejoría tras 5 inyecciones, por lo que se realizó un <span class="elsevierStyleItalic">switch</span> a aflibercept. Mantuvo una gran desestructuración macular y AV de cuenta dedos tras 5 inyecciones, por lo que se suspendió el tratamiento (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>D y F).</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado, el OD tampoco mejoró tras 5 inyecciones de bevacizumab, por lo que se cambió a aflibercept, pudiéndose extender el intervalo de tratamiento hasta un máximo de 8 semanas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C). Tras 5 inyecciones sin grandes cambios se realizó otro <span class="elsevierStyleItalic">switch</span> a ranibizumab. El paciente se encuentra actualmente con ranibizumab cada 4 semanas por no encontrarse resolución del líquido intrarretiniano (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>E). En total se han administrado 5 inyecciones de bevacizumab, 15 de aflibercept y 7 de ranibizumab.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consideramos que el edema macular mostró cambios fluctuantes a pesar de las inyecciones, con mejorías y empeoramientos independientemente de la medicación intravítrea. La AV varió entre 0,5 y 0,7 en relación con la presencia de líquido subfoveal en la OCT (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A, <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> y E).</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2018 se publicó el artículo de Phasukkijwatana et al. que describía el SPP y su manejo por ciertos autores con dorzolamida tópica y acetazolamida oral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se decidió probar estos fármacos en terapia combinada con los fármacos intravítreos, no obteniendo cambios significativos en el edema retiniano.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la descripción del síndrome nos planteamos el diagnóstico diferencial en este paciente, realizándose pruebas complementarias: la OCT-<span class="elsevierStyleItalic">enhanced depth imaging</span> (OCT-EDI) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>G y H) se mostraba compatible con afección coroidea, destacando una coroides engrosada de forma difusa, pero más marcada en el área macular nasal y zona peripapilar (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A y B). En la región peripapilar se observó un adelgazamiento de la capa coriocapilar, probablemente debido a la compresión por vasos coroideos dilatados situados por debajo. Estos vasos eran más marcados bajo la mácula nasal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La angiografía con fluoresceína descartó una membrana neovascular clara. En el OD se observó hiperfluorescencia moteada peripapilar estable en todos los tiempos, asociando en fase tardía hiperfluorescencia parcheada en las áreas con DEP (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>A). El OI presentó una hiperfluorescencia moteada peripapilar junto con zonas de hipoperfusión. Se observó en el polo posterior una zona de hiperfluorescencia en fase tardía debido a la permeabilidad de un DEP subyacente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>B).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La autofluorescencia mostró una atrofia peripapilar hipoautofluorescente junto con moteado de autofluorescencia en el borde temporal del nervio óptico, adyacente a un parcheado hiperautofluorescente del haz papilomacular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>C). Este parcheado se situaba en el área con líquido subretiniano peripapilar en la OCT (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>D).</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La angiografía de fluorescencia con verde de indocianina (ICGA) mostraba en el OD una hiperpermeabilidad coroidea parcheada en el polo posterior que aumentaba en tiempos tardíos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>E-G). En el OI destacó una hipoperfusión muy marcada en la zona peripapilar debido a una isquemia coroidea profunda a ese nivel, siendo mucho más llamativo en tiempos tardíos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>H-J).</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SPP se caracteriza por un grosor coroideo aumentado (especialmente en la región peripapilar) y líquido intra o subretiniano que surge del margen temporal a papila y puede asociar otras características de enfermedades paquicoroideas, como los DEP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otros hallazgos pueden ser: longitud axial (LA) corta, buena AV, pliegues coroideos y edema papilar sin alteración neurológica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Nuestro caso no presentaba pliegues coroideos y la LA era normal (OD 23,61<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y OI 23,51<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm). La AV del OD era buena, sin embargo, el OI presentaba una baja AV. Esto puede justificarse por el hecho de que el OD mostraba una imagen típica del síndrome; en cambio, el OI parecía un estadio mucho más avanzado, lo que resulta de interés, ya que no se han descrito hasta la fecha formas tan agresivas de la enfermedad.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se midió el grosor coroideo en la OCT-EDI. Se detectó un aumento del grosor a nivel subfoveal (OD 382<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm y OI 487<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm) y un aumento de la coroides nasal respecto a la temporal. En el OD el grosor nasal era de 413<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm y el temporal, de 282<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm (proporción 1,5); en el OI el grosor nasal era de 358<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm y el temporal, de 253<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μm (proporción 1,4) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A y B). Se ha demostrado que los pacientes con otras enfermedades paquicoroideas, como la coriorretinopatía central serosa, tendrían una proporción inversa: la coroides está engrosada de forma difusa, siendo el punto de mayor grosor el subfoveal, seguida por la coroides temporal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El aumento del grosor coroideo se asoció con el moteado del epitelio pigmentario retiniano (EPR) peripapilar en la autofluorescencia, junto con quistes intrarretinianos y DEP en la OCT. En la OCT-EDI se observaron vasos coroideos engrosados en esa misma región. Todo ello encaja con la descripción de Phasukkijwatana et al. del SPP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado, el caso podría asemejarse a los síndromes de «efusión uveal aislada a nivel posterior», que incluyen una coroides posterior engrosada con desprendimiento seroso macular, edema macular quístico a nivel nasal, pliegues coroideos y LA corta sin asociación de desprendimiento retinocoroideo periférico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Descartamos este diagnóstico, puesto que no presentaba pliegues coroideos y la LA era normal. Además, en la OCT-EDI presentaba vasos coroideos dilatados en la capa de Haller e hiperpermeabilidad en tiempos tardíos de la ICGA. Esto contrasta con la hiperfluorescencia granular difusa en tiempos precoces de la ICGA, descrita en síndromes de efusión uveal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha descrito en casos de enfermedades paquicoroideas, como la epiteliopatía pigmentaria paquicoroidea, que si presentan hiperpermeabilidad coroidea en la ICGA, las alteraciones del EPR se sitúan en la misma región<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En la ICGA y la OCT de nuestro paciente se observan hallazgos similares, con alteraciones del EPR e hiperpermeabilidad en el polo posterior (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>D-I).</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Resulta de interés recalcar que a pesar de presentarse más engrosada el área de paquicoroides peripapilar, cuanto más progresa la enfermedad de nuestro paciente, más isquémica se encuentra la coroides adyacente, siendo esta isquemia muy llamativa en la ICGA del OI.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El motivo por el que la coroides se engrosa a nivel peripapilar no está claro. Se ha planteado que el edema intrarretiniano podría originarse en áreas de atrofia del EPR, asociado a congestión coroidea peripapilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. También podría deberse a defectos de la lámina cribosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al curso de la enfermedad, el OD presentó mejoría o empeoramiento independientemente del tratamiento, ajustándose al curso descrito en pacientes con SPP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Sin embargo, la mácula del OI desde un primer momento mostró una gran desestructuración. Además, estos pacientes suelen mantener una AV relativamente buena (0,6-0,7). Esto se verificó en el OD pero no en el OI, que mantuvo una AV de cuenta dedos. Esto suma interés al caso, ya que la evolución fue asimétrica en AO, mostrando el OI un curso clínico diferente al descrito por otros autores.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SPP debe diferenciarse de otros síndromes paquicoroideos. Se caracteriza por un aumento del grosor coroideo nasal a mácula, DEP y edema subretiniano e intrarretiniano que se extiende desde el margen papilar. Asocia atrofia parcheada del EPR y típicamente muestra hiperpermeabilidad e isquemia peripapilar en la ICGA.</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los síndromes paquicoroideos asintomáticos pueden ser observados y monitorizados sin tratamiento. Por otro lado, sería necesario tratar con anti-VEGF o terapia fotodinámica los casos con disminución de la AV que asocian neovascularización.</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe suficiente evidencia científica para establecer un manejo óptimo de los casos que muestran disminución de la AV sin neovascularización asociada.</p><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aún son necesarios más estudios para determinar el origen y, por tanto, un tratamiento adecuado del SPP.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1560701" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407683" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1560700" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407684" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2019-11-09" "fechaAceptado" => "2020-01-27" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1407683" "palabras" => array:6 [ 0 => "Síndrome paquicoroideo" 1 => "Peripapilar" 2 => "Vasos coroideos" 3 => "Coriorretinopatía central serosa" 4 => "Polipoidea" 5 => "Grosor coroideo" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1407684" "palabras" => array:6 [ 0 => "Pachychoroid syndrome" 1 => "Peripapillary" 2 => "Choroidal vessels" 3 => "Central serous chorioretinopathy" 4 => "Polypoidal" 5 => "Choroidal thickness" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se presenta el caso de un varón de 73 años con el recientemente descrito síndrome paquicoroideo peripapilar. Este síndrome se incluye dentro de las enfermedades paquicoroideas, que constituyen una entidad relativamente novedosa caracterizada por un aumento del grosor coroideo con atenuación de la capa coriocapilar situada por encima de vasos coroideos dilatados. Asocia mal funcionamiento progresivo del epitelio pigmentario retiniano junto con neovascularización. Se presenta el caso con imagen multimodal, en la que algunas pruebas muestran signos no descritos previamente. Además, se describe la evolución asimétrica de ambos ojos tras múltiples tratamientos, ya que el ojo izquierdo presenta una afectación muy severa y refractaria al tratamiento.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The case is reported of a 73-year-old male presenting with the recently described peripapillary pachychoroid syndrome. This syndrome is included in the pachychoroid diseases, which is a relatively new condition characterised by increased choroidal thickness with attenuation of the choriocapillary layer located above dilated choroidal vessels. It is associated with progressive malfunction of the retinal pigment epithelium and neovascularisation. The case is presented with a multimodal image, in which some tests show signs not previously described. 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Empeoramiento de la exudación de OI a pesar de tratamiento con bevacizumab y aflibercept en <span class="elsevierStyleItalic">treat and extend</span>, se decide dejar de tratar. E. Empeoramiento de la exudación, con desprendimiento neurosensorial subfoveal a pesar del tratamiento. F. Mácula de OI mantiene gran desestructuración. G. OCT-EDI de OD tras 3 años de seguimiento, muestra aumento del líquido a nivel del haz papilomacular. En esa misma área de observan vasos dilatados a nivel coroideo (asteriscos). H. OCT-EDI de OI tras 3 años de seguimiento, gran desestructuración macular con líquido intra y subretiniano. 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Fase temprana de la angiografía de fluorescencia con verde de indocianina (ICGA) de OD. F y G. Fases media y tardía de la ICGA de OD pone de manifiesto una hiperpermeabilidad coroidea. H, I y J. ICGA de OI, se observa hipoperfusión muy marcada en zona peripapilar debido a una isquemia coroidea profunda a ese nivel, siendo mucho más llamativo en tiempos tardíos. K y L. Retinografías del fondo de ojo de AO en la actualidad. El OI muestra alteración pigmentaria macular.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Peripapillary pachychoroid syndrome" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "N. Phasukkijwatana" 1 => "K.B. Freund" 2 => "R. Dolz-Marco" 3 => "M. 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| 2020 Septiembre | 2 | 2 | 4 |
| 2020 Julio | 3 | 0 | 3 |
| 2020 Mayo | 54 | 24 | 78 |
| 2020 Abril | 0 | 2 | 2 |
| 2020 Marzo | 0 | 2 | 2 |
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