Comunicación corta
Coristoma óseo epibulbar: caso clínico y revisión de literatura
Epibulbar osseous choristoma: A clinical case and review of the literature
F. Arenas-Canchujaa,
, P. Muro-Mansillaa,b,c,d, E. Urbano Alea,e, I. Silva-Ocasc,f, T. Gálvez-Olorteguig,h, L. Marroquín-Loayzaa,e
Autor para correspondencia
a Instituto Nacional de Oftalmología Dr. Francisco Contreras Campos, Lima, Perú
b Departamento de Atención Especializada en Oculoplástica y Oncología Ocular, Instituto Nacional de Oftalmología Dr. Francisco Contreras Campos, Lima, Perú
c Dirección ejecutiva de Investigación y docencia especializada en oftalmología y desarrollo de tecnologías, Instituto Nacional de Oftalmología, Lima, Perú
d Universidad Peruana Cayetano Heredia, Lima, Perú
e Laboratorio de Patología Ocular Dr. José Antonio Avendaño Valdez, Instituto Nacional de Oftalmología Dr. Francisco Contreras Campos, Lima, Perú
f Unidad de Investigación Clínica, Scientia Clinical and Epidemiological Research Institute, Trujillo, Perú
g Departamento de Oftalmología, Hospital Nacional Guillermo Almenara Yrigoyen, Lima, Perú
h Unidad de Oftalmología Basada en Evidencias (Oftalmoevidencia), Scientia Clinical and Epidemiological Research Institute, Trujillo, Perú
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(B) Macroscopic appearance of tumor in 10% tamponated formaldehyde.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "F. Arenas-Canchuja, P. Muro-Mansilla, E. Urbano Ale, I. Silva-Ocas, T. Gálvez-Olortegui, L. Marroquín-Loayza" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "F." "apellidos" => "Arenas-Canchuja" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "P." "apellidos" => "Muro-Mansilla" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "E." "apellidos" => "Urbano Ale" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "I." "apellidos" => "Silva-Ocas" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "T." "apellidos" => "Gálvez-Olortegui" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "L." 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El coristoma óseo es el tipo más raro de coristomas complejo oculares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,4</span></a> y la ubicación epibulbar es la más común<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Su principal característica son los depósitos de tejido óseo, que se evidencian en la histopatología<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. A continuación, se presenta el caso de un varón preescolar con coristoma óseo epibulbar (COE).</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Presentación del caso</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Preescolar varón de 3 años de edad procedente de Lima sin ningún antecedente patológico personal o familiar, cuya madre refiere una tumoración en el ojo derecho presente desde el nacimiento, la cual se mantuvo del mismo tamaño durante su desarrollo. La tumoración presentaba formaciones pilosas largas en su superficie, las cuales refiere que «recortaba» por el lagrimeo constante que producía en el paciente. Al examen físico se observó lesión nodular de consistencia firme epibulbar de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm aproximadamente, localizada en el cuadrante temporal superior del ojo derecho a más de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm del limbo, que no invadía la córnea ni afectaba el eje visual, de consistencia dura, vascularizada y con presencia de cilios largos de unos 8 a 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm que rozaban la superficie corneal, sin compromiso de los movimientos oculares, por lo que se decidió su exéresis quirúrgica (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por las características descritas se planteó como posible diagnóstico una tumoración benigna conjuntival: dermolipoma o coristoma. Durante la intervención quirúrgica se evidenció tumoración amarillenta, de forma redondeada, superficie lisa y consistencia firme que midió 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con cilios largos, sin adherencias a esclera ni músculos rectos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>B y 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>A). Se envió la muestra al Servicio de Patología Ocular, en donde, debido a su consistencia pétrea, se realizó la descalcificación de la pieza operatoria (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>B). El análisis microscópico reportó tejido compuesto por epidermis, anexos dérmicos, tejido adiposo y óseo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>A y 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B) compatible con el diagnóstico de COE.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De todas las tumoraciones conjuntivales, los coristomas oculares representan el 25% y, de estos, aproximadamente el 30% son tumores epibulbares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>. Sin embargo, se han publicado menos de 100 casos de COE desde 1863<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, por ello la relevancia de este caso. Según Aldossary et al., en un estudio de cohorte retrospectivo de 16 años, de 120 coristomas epibulbares, solo se reportaron un 1,7% de los casos como COE<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En el laboratorio de Patología Ocular del Instituto Nacional de Oftalmología del Perú, el presente caso es el único en los últimos 5 años. Su infrecuente presentación radica en su posible fisiopatología. Duke Elder planteó la existencia de centros secundarios de osificación de los huesos orbitarios que, en casos muy raros, pueden permanecer sin unirse y de esta forma generar huesecillos supernumerarios que son identificados como COE<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Suelen estar asociados síndromes sistémicos, como el síndrome de Goldenhar y el síndrome de nevo epidérmico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. En nuestro caso, el paciente no presentaba ninguna otra comorbilidad.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente se trata de una lesión dura ubicada en la conjuntiva superotemporal; aunque existen otras ubicaciones, esta es característica, por lo que suelen confundirse con quistes dermoides, de ahí la importancia de su diagnóstico diferencial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Según la literatura se presenta con mayor frecuencia en mujeres, sin embargo, en otras publicaciones se evidencia mayor prevalencia en varones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. Suele ser asintomática, pero en ocasiones puede cursar con hiperemia conjuntival y sensación de cuerpo extraño, indicación esta de escisión quirúrgica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>, como en el presente caso. Durante el procedimiento podría encontrarse adherida a esclera y a músculos rectos, lo cual podría generar dificultades durante su exéresis y producir lesiones en tejidos adyacentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; sin embargo, durante la intervención quirúrgica no se encontraron estas características.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatológico demostró la presencia de trabéculas de hueso compacto maduro rodeado de tejido fibroso, canales de Havers con anillos concéntricos de hueso laminar rodeándolos, sin presencia de médula ósea y con osteocitos normales sin atipia, tal como menciona la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Se han publicado casos de asociación con dermolipomas, cartílago, acinos glandulares y músculo liso, que constituían coristomas complejos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,9</span></a>. En el estudio anatomopatológico de nuestro caso no se evidenciaron estos tejidos asociados, pero sí la presencia de epitelio similar al de la piel, el cual suele recubrir el coristoma, y la presencia de anexos dérmicos, lo que caracteriza a este caso en particular.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El COE es el subtipo más raro de coristoma epibulbar. Debe considerarse siempre como diagnóstico diferencial ante la presencia de toda masa epibulbar conjuntival superotemporal. El estudio histopatológico es importante para la confirmación del diagnóstico y el descarte de lesiones malignas. La exéresis del tumor está indicada ante la presencia de síntomas o en caso de crecimiento y debe considerarse si la tumoración se encuentra adherida a esclera o músculos rectos.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiación</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1560663" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407645" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1560662" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407646" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Presentación del caso" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Financiación" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2019-12-10" "fechaAceptado" => "2020-02-09" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1407645" "palabras" => array:4 [ 0 => "Coristoma" 1 => "Coristoma óseo" 2 => "Coristoma óseo epibulbar" 3 => "Masa ocular pediátrica" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1407646" "palabras" => array:4 [ 0 => "Choristoma" 1 => "Osseous choristoma" 2 => "Epibulbar osseous choristoma" 3 => "Paediatric ocular mass" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un preescolar varón de 3 años con un coristoma óseo epibulbar. El paciente presentaba una masa subconjuntival de consistencia dura de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en el cuadrante superotemporal del ojo derecho con vascularización y presencia de cilios largos de aproximadamente 8 a 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm que tocaban la superficie corneal. El estudio histopatológico evidenció la presencia de trabéculas de hueso compacto maduro rodeado de tejido fibroso, canales de Havers con anillos concéntricos de hueso laminar sin médula ósea y con osteocitos normales, lo cual definió el diagnóstico de coristoma óseo epibulbar. El coristoma óseo es el tipo más raro de coristomas oculares y debe considerar en el diagnóstico diferencial de los tumores epibulbares pediátricos.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We present the case of a 3-year-old male child with an epibulbar bone choristoma. The patient presented with a hard consistency subconjunctival mass of 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm in the superior-temporal quadrant of his right eye along with vascularisation and a long cilium of approximately 8 to 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm that touched the corneal surface. The histopathology study showed the presence of trabeculae of mature, compact bone surrounded by fibrous tissue, as well as Havers channels with concentric rings of laminar bone without bone marrow, and with normal osteocytes which defined the diagnosis of epibulbar bone choristoma. Osseous choristoma is the rarest type of the ocular choristoma and should be considered as a differential diagnosis among paediatric epibulbar tumours.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1615 "Ancho" => 1207 "Tamanyo" => 280051 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Masa epibulbar en cuadrante superotemporal de consistencia dura y con cilios. 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B) Aspecto macroscópico de tumoración fijada en formol al 10% tamponado.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 2013 "Ancho" => 1508 "Tamanyo" => 559386 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) (Descalcificación, H-E 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>X). Se observan folículos pilosos (flecha roja) y tejido óseo (flecha verde). B) (Descalcificación, H-E 20X) Osteocitos normales (flecha verde) y canales vasculares dentro del fragmento óseo (flecha celeste).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:1 [ "referenciaCompleta" => "Shields JA. Coristoma conjuntival y epibulbar. Tumores palpebrales, conjuntivales y orbitarios. Philadelphia: Lippincott, Williams y Wilkins; 2008. pp. 249-65." ] ] ] 1 => array:3 [ "identificador" => "bib0060" "etiqueta" => "2" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Epibulbar complex and osseous choristoma: Clinicopathological study with interesting associations" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "M.M. Aldossary" 1 => "H.M. Alkatan" 2 => "A.M. 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