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Afectación oftalmológica en el contexto de un síndrome de Sweet: comunicación de un caso y revisión de la literatura
Ocular involvement in a patient with Sweet syndrome: report of a case and review of the literature
E. Guzmán-Almagroa,
Autor para correspondencia
elenaguzmanal@gmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Fernández-Hortelanoa, A. Díaz-Menéndezb, J. González-Martín-Moroa,c
a Departamento de Oftalmología, Hospital Universitario del Henares, Madrid, España
b Departamento de Anatomía Patológica, Hospital Universitario del Henares, Madrid, España
c Departamento de Medicina, Universidad Francisco de Vitoria, Madrid, España
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A pesar de que se estima que la afectaci&#243;n ocular ocurre en un tercio de los casos&#44; son muy pocos los casos publicados en la literatura oftalmol&#243;gica &#40;contabiliz&#225;ndose solo 20 hasta 2008&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 66 a&#241;os acudi&#243; al servicio de Urgencias por hiperemia conjuntival&#44; asociada a lesiones eritematosas pruriginosas acompa&#241;adas de edema en facies y tronco de tan solo 24 h de evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; La semana previa hab&#237;a presentado un cuadro catarral&#46; En los antecedentes personales destaca el diagn&#243;stico de colitis ulcerosa hace m&#225;s de 30 a&#241;os de evoluci&#243;n en tratamiento con mesalazina&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n se evidenci&#243; edema periorbitario que se extend&#237;a al labio superior y la mucosa bucal&#44; llegando incluso a la &#250;vula&#44; sin presentar dificultad respiratoria&#46; Las lesiones d&#233;rmicas numulares palpables eran placas menores de 5 cm de di&#225;metro&#44; eritematoedematosas e infiltradas&#44; de forma circunferencial&#44; no dolorosas y que no desaparec&#237;an a la digitopresi&#243;n&#46; Se distribu&#237;an en zona malar&#44; mentoniana&#44; cervical&#44; escapular&#44; abdominal y en miembros inferiores &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41;&#46; Se inici&#243; tratamiento con corticoide intravenoso&#46; Inicialmente con hidrocortisona y posteriormente&#44; tras resultado de la biopsia cut&#225;nea con prednisona oral a dosis de 0&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg de peso y d&#237;a&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se remiti&#243; a Oftalmolog&#237;a para valorar la inflamaci&#243;n ocular&#46; A la exploraci&#243;n&#44; la agudeza visual estaba conservada&#46; La presi&#243;n intraocular y la funduscopia no mostraron alteraciones&#46; En el segmento anterior presentaba una inyecci&#243;n mixta de caracter&#237;sticas hemorr&#225;gicas que se acompa&#241;aba de quemosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C&#41;&#46; Se diagnostic&#243; de conjuntivitis hemorr&#225;gica en contexto de SS y se paut&#243; colirio de dexametasona&#44; una gota cada 6 h durante una semana&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anal&#237;tica mostraba leucopenia leve de 2&#44;70x103&#47;&#956;L &#40;3&#44;6 - 10&#44;5&#41; y linfopenia leve de 0&#44;8x10<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#47;&#956;L &#40;1&#44;1 - 4&#44;0&#41;&#46; Los valores de prote&#237;na C reactiva fueron 85&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l &#40;0&#44;0 - 5&#44;0&#41;&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel histopatol&#243;gico se evidenci&#243; una dermatitis neutrof&#237;lica con leucocitoclastia y edema en dermis papilar compatible con SS&#46; Como se observa en nuestro caso&#44; el infiltrado inflamatorio se puede condensar ligeramente alrededor de los vasos y los ductos sudor&#237;paros&#44; sin producir vasculitis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; En la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figura 2</a>B&#44; se aprecia un infiltrado predominantemente de c&#233;lulas neutr&#243;filas con leucocitoclastia y alg&#250;n macr&#243;fago aislado &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>B&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La conjuntivitis hemorr&#225;gica&#44; al igual que el cuadro sist&#233;mico&#44; se resolvieron de forma casi completa a la semana&#44; normaliz&#225;ndose los valores de la anal&#237;tica&#46; Ante la mejor&#237;a&#44; se inici&#243; el descenso de corticoide oral hasta completar un ciclo de tratamiento de un mes&#46; En los &#250;ltimos seis meses la paciente no ha presentado recurrencias&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SS es una enfermedad infrecuente que cursa con lesiones eritematosas y dolorosas de aparici&#243;n brusca que se acompa&#241;an de fiebre&#44; malestar&#44; artralgias o cefalea y una elevaci&#243;n de los reactantes de fase aguda &#40;leucocitosis con neutrofilia&#44; VSG y prote&#237;na C reactiva elevadas&#41;&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se desconoce su etiolog&#237;a pero podr&#237;a existir una disfunci&#243;n inmunol&#243;gica&#46; Parece que una se&#241;alizaci&#243;n inadecuada por parte de las citoquinas conduce a un reclutamiento y activaci&#243;n de neutr&#243;filos&#46; Esta respuesta disfuncional de los neutr&#243;filos intoxica los tejidos&#44; produciendo las manifestaciones caracter&#237;sticas&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque tradicionalmente se ha estimado que un tercio de los casos de SS presentan lesiones oculares lo cierto es que probablemente sea algo menos frecuente&#46; De los 136 casos descritos solo presentaron manifestaciones oftalmol&#243;gicas 24 de ellos &#40;18&#37;&#41;&#46; La afectaci&#243;n m&#225;s com&#250;n es la del segmento anterior&#44; aunque tambi&#233;n se han descrito algunos casos con afectaci&#243;n del polo posterior&#46; La expresi&#243;n es muy variable&#44; pudiendo producir conjuntivitis&#44; epiescleritis&#44; n&#243;dulos limbares&#44; uve&#237;tis&#44; dacrioadenitis&#44; inflamaci&#243;n palpebral&#44; queratitis ulcerativa perif&#233;rica&#44; glaucoma&#44; inflamaci&#243;n orbitaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> e incluso vasculitis y retinitis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Tradicionalmente&#44; las patolog&#237;as m&#225;s involucradas han sido conjuntivitis y epiescleritis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5</span></a>&#44; pero series recientes se&#241;alan a la escleritis como la m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La lesi&#243;n ocular puede presentarse de forma uni- o bilateral&#46; Su aparici&#243;n puede ser simult&#225;nea a las alteraciones d&#233;rmicas&#44; aparecer d&#237;as despu&#233;s&#44; o presentarse en ausencia de estas&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#211;rganos como hueso&#44; pulm&#243;n&#44; h&#237;gado&#44; bazo y cerebro pueden verse comprometidos&#44; y al igual que el ojo su implicaci&#243;n en este s&#237;ndrome puede ser de forma sincr&#243;nica&#44; anterior o posterior a la infiltraci&#243;n d&#233;rmica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tama&#241;o de las lesiones cut&#225;neas var&#237;a entre entre 0&#44;5 y 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; Estas suelen afectar m&#225;s al hemicuerpo superior &#40;cara&#44; cuello&#44; tronco e inicio de miembros&#41; aunque tambi&#233;n se han descrito lesiones en dedos&#44; mu&#241;ecas&#44; manos o piernas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las dermatosis neutrof&#237;licas se clasifican en 4 tipos seg&#250;n la profundidad de la afectaci&#243;n&#58; epidermis &#40;dando lugar a p&#250;stulas&#41;&#44; dermis &#40;p&#225;pulas y placas&#41; y dermis profunda &#40;&#250;lceras&#41;&#46; El SS corresponde a la variante que afecta a la dermis&#46; El eritema nudoso puede asociarse al SS pero no es una dermatosis neutrof&#237;lica&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para el diagn&#243;stico de SS es necesario cumplir dos criterios de los considerados mayores y dos menores &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuando se diagnostica el SS es necesario descartar cualquier proceso maligno subyacente&#44; infecci&#243;n o enfermedad sist&#233;mica dado que existe una mayor frecuencia de recurrencias en estos casos&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Seg&#250;n su inicio&#44; el SS puede ser clasificado en 3 tipos&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#225;sico o idiop&#225;tico&#58; es el tipo m&#225;s frecuente y el que cursa con mayor afectaci&#243;n ocular&#46; Se asocia con infecci&#243;n del tracto respiratorio o gastrointestinal&#44; enfermedad inflamatoria digestiva o embarazo&#46; Este es el tipo que presentaba nuestra paciente&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Asociado a patolog&#237;a maligna subyacente&#58; representa el 15-20&#37; de los casos&#44; sobre todo se asocia con leucemia mieloide aguda y mielodisplasia&#46; Tambi&#233;n puede asociarse con tumores s&#243;lidos del tracto genitourinario&#44; gastrointestinal o mamarios&#46; Si hubiese recurrencias de las lesiones oftalmol&#243;gicas de forma aislada&#44; habr&#237;a que ampliar el espectro de tumores e infecciones a considerar&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Inducido por f&#225;rmacos de diversa &#237;ndole&#58; antibi&#243;ticos &#40;minociclina&#44; nitrofuranto&#237;na&#44; trimetropim-sulfametoxazol&#41;&#44; antihipertensivos&#44; antiepil&#233;pticos&#44; el factor estimulante de colonias de granulocitos &#40;G-CSF&#41;&#44; anticonceptivos orales y retinoides&#46;</p></li></ul></p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque no hay una gu&#237;a cl&#237;nica para su tratamiento&#44; el uso de corticoides orales a dosis iniciales de 0&#44;5-1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;peso parece ser lo m&#225;s indicado&#46; La respuesta es muy buena y de hecho es considerada un criterio diagn&#243;stico&#46; En los SS farmacoinducidos&#44; si es posible&#44; se debe retirar el f&#225;rmaco que lo indujo&#46; Tambi&#233;n se han usado otros f&#225;rmacos&#44; aunque con menos experiencia&#44; como&#58; ciclosporina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; colchicina&#44; indometacina&#44; dapsona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y yoduro pot&#225;sico&#46; La utilizaci&#243;n t&#243;pica o intralesional de corticoides no parece aportar ning&#250;n beneficio a&#241;adido al tratamiento sist&#233;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se considera necesaria la biopsia del tejido ocular para el diagn&#243;stico de esta entidad&#44; si bien en los casos en los que s&#237; se ha realizado se evidencia una histopatolog&#237;a similar al cuadro dermatol&#243;gico&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un rasgo histopatol&#243;gico muy caracter&#237;stico es la presencia de un infiltrado denso neutrof&#237;lico con leucocitoclastia en la dermis reticular cut&#225;nea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; aunque tambi&#233;n pueden observarse macr&#243;fagos&#44; eosin&#243;filos y linfocitos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En ocasiones&#44; el infiltrado inflamatorio es tan intenso que afecta a la dermis papilar induciendo cambios a nivel de la epidermis&#59; planteando diagn&#243;stico diferencial con la dermatitis herpetiforme<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Sin embargo&#44; en nuestro caso la epidermis estaba respetada&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista anatomopatol&#243;gico&#44; los principales diagn&#243;sticos diferenciales son<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las vasculitis leucocitocl&#225;sticas&#44; siendo la presencia o no de lesi&#243;n vascular clave para su diagn&#243;stico&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El granuloma facial suele presentar un cuadro parecido con menor necrosis y mayor infiltrado inflamatorio de eosin&#243;filos&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de &#250;lceras ayuda a distinguir el pioderma gangrenoso del SS&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0035"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuadros infecciosos que tambi&#233;n pueden inducir un denso infiltrado neutrof&#237;lico&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0040"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel de la biopsia cut&#225;nea no es posible diferenciar un SS de una enfermedad de Beh&#231;et&#44; dado que los hallazgos histopatol&#243;gicos pueden ser superponibles&#46; Se ha sugerido la coexistencia en un mismo paciente del SS y enfermedad de Be&#231;het<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; plante&#225;ndose la posibilidad de que las manifestaciones cl&#237;nicas constituyan un espectro continuo en estas dos patolog&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p></li></ul></p><p id="par0155" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; exponemos un cuadro cl&#225;sico de SS&#44; con la manifestaci&#243;n ocular m&#225;s frecuente que es la conjuntivitis&#46; Debemos recordar que esa patolog&#237;a se acompa&#241;a de afectaci&#243;n oftalmol&#243;gica en un tercio de los pacientes&#46; Por ello es importante que el oftalm&#243;logo conozca el amplio espectro de manifestaciones oculares que pueden asociarse a este s&#237;ndrome&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0160" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Fiebre &#62; 38&#176;C&#44; malestar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Asociaci&#243;n con patolog&#237;a maligna hematol&#243;gica o visceral&#44; enfermedad inflamatoria &#40;colitis ulcerosa&#44; enfermedad de Crohn&#41; o embarazo o precedida de infecci&#243;n de v&#237;a a&#233;rea superior&#44; infecci&#243;n gastrointestinal o vacuna&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Alteraciones a nivel anal&#237;tico en su presentaci&#243;n &#40;cumpliendo 3 de las 4&#41;&#58;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#62; 20 mm&#47;hora&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 03656691
Idioma original: Español
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