Comunicación corta
Trocleítis bilateral corticodependiente
Corticodependent bilateral trochleitis
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Fue descrita en 1984 por Tyschen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Se considera la trocleodinia como un conjunto de trastornos caracterizados por dolor en la región troclear. Siendo una o más de las siguientes las estructuras afectadas: tróclea cartilaginosa, músculo OS, tendón y vaina fibrovascular del OS, y los nervios circundantes que proporcionan información nociceptiva, principalmente los nervios supraorbitario y supratroclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se han propuesto a su vez tres teorías etiopatogénias:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">1.</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dolor neuropático por estimulación mecánica repetitiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">2.</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dolor neuromuscular que postula existencia de puntos gatillo miofasciales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">3.</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dolor inflamatorio sustentado por hallazgos anatomopatológicos de infiltración linfocítica perivascular en biopsias quirúrgicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p></li></ul></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociación de trocleítis y migraña está ampliamente documentada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>. La trocleodinia puede exacerbar o hacer fracasar el tratamiento migrañoso, o puede ocurrir de forma aislada. En ocasiones el tratamiento del dolor troclear se suele pasar por alto, dado que la mayoría de los pacientes a menudo tienen trastornos de cefalea coexistentes.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 29 años que acude a urgencias por dolor de dos meses de evolución peritroclear de ambos ojos. El dolor es intenso opresivo, no irradiado, no paroxístico y con mala respuesta a naproxeno y paracetamol. No refiere disminución de agudeza visual, pero sí un empeoramiento en frecuencia e intensidad de su migraña.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como antecedentes personales presenta obesidad grado I, migrañas sin aura sin tratamiento preventivo, asma extrínseco tratado con salbutamol ocasional y síndrome hemolítico urémico sin tratamiento actual (recibió eculizumab dos años antes). El dolor durante su visita a urgencias lo refería como 9 sobre 10 en la escala visual, sin ceder tras administración de analgesia intravenosa (diclofenaco iv.). Se decidió su ingreso para estudio tratándose inicialmente como estatus migrañoso.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploración neurológica no reveló ninguna focalidad ni sospecha de otro cuadro asociado. Durante su ingreso fue tratada con diclofenaco y paracetamol vía oral e intravenosa apenas aliviando el dolor a 6/10 en la escala visual. A las 24 h se inició tratamiento con corticoides sistémicos 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg de peso, siendo también ineficaz y no reduciendo el dolor en ninguna medida.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio de la paciente con resonancia magnética nuclear cráneo, columna y órbitas que muestra una ligera inflamación troclear derecha (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), se realizó punción lumbar (sin hallazgos patológicos) y estudio de autoinmunidad e infeccioso resultando negativo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante el ingreso se realizó la primera infiltración de triamcinolona (dosis 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg) periocular en canto superior interno de ambos ojos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). El dolor remitía tras infiltraciones perioculares de triamcinolona durante 3 semanas. Debido al empeoramiento en supraversión se prescribieron prismas de 3 dioptrías prismáticas base inferior en ambos ojos que aliviaban el dolor levemente (2 puntos en la escala visual) y permitían media hora de lectura diaria. En esta paciente existía una asociación ya descrita con migrañas ocasionales, por lo que se prescribió amitriptilina a dosis de 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg diarios que consiguieron un alivio leve de la trocleodinia.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial planteado hasta el momento fue inflamación orbitaria idiopática, sarcoidosis, miositis localizada y migraña oftálmica. El estudio para estas patologías resultó negativo; enzima convertidora de angiotensiona normal, IgG4 negativa, ausencia de inflamación en vientres musculares orbitarios y ausencia de respuesta a tratamiento migrañoso.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las infiltraciones se sucedieron sin incidencias hasta la última bilateral en que presentó un cuadro vasovagal severo. Ante la persistencia de dolor incapacitante en ojo derecho se decidió conjuntamente con la paciente exploración quirúrgica, toma de biopsias e infiltración de dexametasona peritroclear derecha.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La intervención consistió en disección del tendón OS en la región nasal del globo ocular derecho (único sintomático en ese momento), toma de biopsia de tendón y tejido perilesional e infiltración de metilprednisolona (40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). El estudio antomopatológico se informó como «tejido fibroadiposo. Sin especificidad ni malignidad».</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente recibió en total 5 infiltraciones en ojo izquierdo y 6 en ojo derecho, la última realizada en quirófano. Actualmente no presenta trocleodinia habitual, porta prismas de 3 dioptrías prismáticas base inferior de ambos ojos aunque sí refiere limitación leve para esfuerzos visuales en cerca por trocleodinia.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En caso de nuevas decisivas se le propuso continuar las infiltraciones hasta que aparezcan efectos adversos intolerables. Como tratamiento de uso compasivo también se le ha propuesto la inyección peritroclear de plasma rico en plaquetas, cuya utilidad en tendinitis en otras regiones anatómicas ha sido documentada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La especificidad anatómica del dolor en las trocleítis sugiere como primera posibilidad una tendinitis del OS. La inmensa mayoría de las trocleítis son idiopátias, sin embargo no debemos olvidar que puede ser manifestación de enfermedades subyacentes.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha sugerido que el estudio del patrón anatómico de afectación sugiere como primera posibilidad una tendinitis del OS, que podría guardar correlación con la variabilidad regional en la expresión proteica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Acorde a esta hipótesis está el hallazgo de que solo el 2% de las enfermedades inflamatorias idiopáticas afectan al OS<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, sugiriendo una diana antigénica diferente para estas enfermedades.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La miositis del OS aislada es una entidad muy rara. Tychsen informó acerca de 13 casos de trocleítis con miositis del OS sin restricción de la motilidad y tratados con éxito con esteroides orales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La miositis del OS ha sido descrita en la granulomatosis de Wegener, sarcoidosis, enfermedad inflamatoria idiopática. La afectación muscular sintomática en la sarcoidosis se ha reportado en tan solo 1,4-2,3% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, y ha sido dividida en tres entidades: nódulos palpables, miosotis aguda y crónica.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consideramos que la mejoría del cuadro tras la intervención quirúrgica se debe a un mejor acceso a la tróclea y que la sedación del paciente en quirófano permite instilar mayores dosis de corticoide y anestésico, aunque este punto no está refrendado por la literatura por ser el primer caso publicado del que tenemos constancia.</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen en la literatura documentadas series de hasta 86 pacientes seguidos durante 70 meses. Un 5% de los casos presentaba recidivas hasta 70 meses después del inicio del cuadro y uno de los pacientes precisó 17 infiltraciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Sin embargo nuestro caso resulta excepcional pues apenas tenemos constancia de otro caso de trocleítis idiopática bilateral crónica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Queda por determinar la posible asociación del síndrome hemolítico urémico con la trocleítis, así como el papel del tejido indurado encontrado de forma intraoperatoria.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nosotros recomendamos en el manejo habitual de la trocleítis el siguiente protocolo:<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estudio con prueba de neuroimagen, idealmente resonancia magnética nuclear pero valorar tomografía axial computerizada según disponibilidad en cada centro para descartar masas, malformaciones vasculares o miositis.</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tratamiento inicial con antiinflamatorios no esteroideos a dosis habituales durante 14 días (naproxeno 550<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg cada 12horas).</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0030"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante persistencia del dolor: infiltraciones con corticoides locales, pudiendo repetirse las infiltraciones solo en caso de ser parcialmente efectivas. No repetir ante ausencia de respuesta.</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0035"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante persistencia del dolor o cuadro atípico recomendamos realizar estudio etiológico dirigido según el resto de la exploración para descartar enfermedades sistémicas: proteína C reactiva y velocidad de sedimentación glomerular, enzima convertidora de angiotensina y radiografía de tórax (sarcoidosis), anticuerpos antinucleares (enfermedades tejido conectivo), anti- DNA (lupus), perfil tiroideo e inmunoglobulina estimuladora de tiroides (orbitopatía distiroidea), factor reumatoide (artritis reumatoide, lupus), anti-SSA (Ro) y anti-SSB (La) (Sjögren), anticuerpos C-ANCA (granulomatosis Wegener), serología de lúes, virus de la inmunodeficiencia adquirida, enfermedad de Lyme y Mantoux<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p></li></ul></p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La trocleítis en edad pediátrica es excepciónal, sin embargo se ha descrito su asociación a sinusitis y traumatismos (incluso banales) que pueden dar lugar al síndrome de Brown adquirido inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Según la naturaleza del traumatismo habría que valorar prueba de neuroimágen para descartar lesiones más graves<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Su tratamiento inicial es idéntico al de los adultos con ibuprofeno en dosis ajustada por peso durante 15 días, con un pronóstico excelente en la mayoría de los casos.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La trocleítis o trocleodinia es un cuadro clínico característico con el que cualquier oftalmólogo debe estar familiarizado. Ante la presentación atípica se requiere un estudio etiológico exhaustivo así como la aplicación de medidas terapéuticas más drásticas, pudiendo ser necesario como es nuestro caso mayor número de infiltraciones del esperado e incluso planificar una intervención quirúrgica para biopsia muscular.</p></span><span id="sec1020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect1040">Conflicto de intereses</span><p id="par1135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflictos de interés.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1722632" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1521930" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1722631" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1521929" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusiones" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec1020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-09-21" "fechaAceptado" => "2020-12-26" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1521930" "palabras" => array:4 [ 0 => "Trocleítis" 1 => "Trocleodinia" 2 => "Corticosteroides" 3 => "Cirugía de estrabismo" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1521929" "palabras" => array:4 [ 0 => "Trochleitis" 1 => "Trochleodynia" 2 => "Corticosteroids" 3 => "Strabismus surgery" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La trocleítis es habitualmente una inflamación transitoria, unilateral y no incapacitante de la tróclea del oblicuo superior. Presentamos el caso de una trocleítis bilateral en mujer de 29 años de evolución tórpida. Tras estudio etiológico exhaustivo con pruebas de neuroimagen, análisis de autoinmunidad e infeccioso no se encontró ninguna causa subyacente. Precisó múltiples infiltraciones en ambos ojos con efecto parcial. Finalmente se decidió intervención quirúrgica para exploración visual de la tróclea, toma de biopsias e infiltración de metilprednisolona que resultaron eficaces en el alivio sintomático. Este caso es excepcional por su bilateralidad y severidad, suponiendo un desafío terapéutico para el equipo clínico.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Trochleitis is usually a transient and non-disabling inflammation of the trochlea of superior oblique. The case is presented of a difficult to manage bilateral trochleitis in a 29-year-old woman. After an exhaustive aetiological study with neuro-imaging tests, as well as an analysis of autoimmunity and infection, no underlying cause was found. Multiple injections of corticosteroids were required in both eyes, with a partial effect. Surgical intervention was finally decided in order to visually examine the trochlea, take biopsies, and inject methylprednisolone. These were effective in relieving the symptoms. 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