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Detección de la progresión de la retinopatía externa oculta zonal aguda (AZOOR) con angiografía por tomografía de coherencia óptica: a propósito de un caso
Detecting progression of acute zonal occult outer retinopathy (AZOOR) with optical coherence tomography angiography: A case report
C. de los Santosa,
Autor para correspondencia
hes.oftalmologia.cs@gmail.com

Autor para correspondencia.
, J.M. Herrerasa,b, L. Cochoa,b
a IOBA - Instituto de Oftalmobiología Aplicada, Universidad de Valladolid, Valladolid, España
b Departamento de Oftalmología, Hospital Clínico Universitario de Valladolid, Valladolid, España
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a veces acompa&#241;ada de fotofobia&#44; que imita las migra&#241;as&#44; y de disminuci&#243;n de la sensibilidad al contraste&#46; Los cambios fundosc&#243;picos est&#225;n ausentes o son m&#237;nimos al principio&#59; sin embargo&#44; las alteraciones pueden ser evidentes en el electrorretinograma &#40;ERG&#41;&#44; con defectos posteriores del campo visual&#46; Las im&#225;genes multimodales mediante autofluorescencia del fondo de ojo &#40;FAF&#41;&#44; tomograf&#237;a de coherencia &#243;ptica &#40;OCT&#41; y angiograf&#237;a con verde de indocianina &#40;ICG&#41; pueden mostrar un patr&#243;n trizonal caracter&#237;stico en la fase subaguda y cr&#243;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las lesiones suelen estabilizarse en 4-6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses y en la mayor&#237;a de los casos la visi&#243;n central sigue siendo buena&#44; aunque pueden producirse recidivas en un tercio de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque existen pocos informes que utilicen angiograf&#237;a por OCT &#40;OCT-A&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5-7</span></a>&#44; destacamos su utilidad para detectar la progresi&#243;n de la enfermedad presentando un caso con un seguimiento de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os&#46; Por otro lado&#44; el tratamiento es controvertido&#44; ya que algunos casos refieren pr&#243;dromos virales o antecedentes de enfermedades autoinmunes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y la patogenia a&#250;n no ha sido demostrada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Sin embargo&#44; comunicamos una nueva opci&#243;n de tratamiento eficaz&#44; particularmente cuando se produce recurrencia&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os sin antecedentes de migra&#241;a que exhibe escotomas superotemporales acompa&#241;ados de fotopsia y fotofobia de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>d&#237;as de evoluci&#243;n en ambos ojos &#40;AO&#41;&#46; Presenta un fondo de ojo &#40;FO&#41; aparentemente normal&#44; una prueba de campo visual de Humphrey &#40;HVF&#41; que informa de una probable cuadrantanop&#237;a bitemporal superior&#44; una resonancia magn&#233;tica de &#243;rbita y cerebro con contraste sin lesi&#243;n retrobulbar&#44; quiasm&#225;tica o parenquimatosa&#44; y potenciales evocados visuales normales para AO&#46; Fue remitida a nuestra instituci&#243;n 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses despu&#233;s debido a la persistencia de los s&#237;ntomas&#46; Se descartaron enfermedades autoinmunes o cualquier enfermedad v&#237;rica reciente y se repiti&#243; la HVF &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El examen cl&#237;nico de la primera visita no revel&#243; nada destacable&#44; incluyendo la agudeza visual&#44; la presi&#243;n intraocular y el segmento anterior en AO&#44; excepto por el FO&#44; que mostraba una zona sutil de despigmentaci&#243;n inferotemporal del disco &#243;ptico en el ojo derecho &#40;OD&#41; y en la regi&#243;n peripapilar en ojo izquierdo &#40;OI&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; La angiograf&#237;a fluoresce&#237;nica mostraba hiperfluorescencia precoz y tard&#237;a debido al defecto de ventana <span class="elsevierStyleItalic">&#40;window defect&#41;</span> del epitelio pigmentario de la retina &#40;EPR&#41; y ligera tinci&#243;n del disco &#243;ptico en AO sin signos de vasculitis o edema macular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; En la FAF estas lesiones presentaban hiperautofluorescencia difusa delimitada por una l&#237;nea continua de mayor hiperautofluorescencia y que en visitas posteriores se volvieron hipoautofluorescentes &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; un ERG convencional que revel&#243; una disfunci&#243;n mixta de conos y bastones y una disminuci&#243;n de la respuesta del ERG con patr&#243;n &#40;ERGp&#41; y de los potenciales oscilatorios &#40;posc&#41; en el OI&#44; y el ERG multifocal &#40;ERGm&#41; mostr&#243; una respuesta reducida en AO correspondiente a defectos de HVF &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OCT evidenci&#243; un adelgazamiento retiniano debido a la atrofia de la retina externa con p&#233;rdida de la capa plexiforme externa&#44; la capa nuclear externa&#44; la membrana limitante externa&#44; la zona elipsoide &#40;EZ&#41;&#44; la zona mioide y la zona de interdigitaci&#243;n&#44; con la consiguiente atrofia del EPR y coriocapilar &#40;CC&#41; en AO &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Adem&#225;s&#44; se observaron dep&#243;sitos subretinianos hiperreflectantes dentro y en el borde de las lesiones&#46; La OCT-A revel&#243; un aumento de la descorrelaci&#243;n en el plexo profundo con artefactos de proyecci&#243;n del plexo superficial y la OCT-A <span class="elsevierStyleItalic">en face</span> a nivel de EZ mostraba puntos hiperreflectantes sobre un &#225;rea hiporreflectante que los cambios en la FAF&#44; con lesiones hiporreflectantes adicionales temporales en la lesi&#243;n principal en AO&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; un extenso estudio para detectar enfermedades infecciosas&#44; inflamatorias o neopl&#225;sicas&#44; incluyendo <span class="elsevierStyleItalic">Treponema pallidum</span>&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Herpes simplex virus</span> tipo<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1 y<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Toxocara canis</span>&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Bartonella henselae</span>&#44; QuantiFERON-TB Gold&#44; calcio s&#233;rico&#44; enzima convertidora de angiotensina&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; prote&#237;na<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C reactiva&#44; factor reumatoide&#44; complemento s&#233;rico C3 y C4&#44; anticuerpos anticardiolipina IgM e IgG&#44; anticuerpos antinucleares&#44; anticuerpos citoplasm&#225;ticos antineutr&#243;filos&#44; marcadores tumorales &#40;ant&#237;geno carcinoembrionario y CA 19-9&#41;&#44; anti-titina&#44; anti-recoverina&#44; anti-CV2&#44; anti-anfifisina&#44; anti-Ri&#44; antineuronal &#40;Ma2&#41;&#44; anti-Yo&#44; anti-Hu&#44; anti-SOX1&#44; anticuerpos anti-alfa enolasa&#44; anticuerpos anti-anhidrasa carb&#243;nica y una tomograf&#237;a por emisi&#243;n de positrones &#40;PET&#41;&#44; todos ellos negativos&#44; por lo que se diagnostic&#243; AZOOR&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras el empeoramiento detectado por HVF y ERG en AO al tercer mes de seguimiento &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; se inici&#243; tratamiento inmunomodulador con adalimumab subcut&#225;neo 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg cada 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>semanas&#44; mostrando mejor&#237;a bilateral&#46; Sin embargo&#44; 19<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses despu&#233;s la paciente refiri&#243; un aumento de los s&#237;ntomas y se observ&#243; progresi&#243;n en HVF&#44; ERG y OCT-A en AO &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs&#46; 1 y 3</a>&#41;&#44; por lo que se analizaron los niveles de adalimumab y anticuerpos anti-adalimumab en suero&#44; reportando normalidad &#40;9&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;ml &#91;valores de referencia&#58; 5-12&#93; y &#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10 ng&#47;ml &#91;valores de referencia&#58; &#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#93; respectivamente&#41;&#46; No obstante&#44; se agreg&#243; micofenolato mofetil 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d&#237;a&#44; con posterior mejor&#237;a en AO&#46; Actualmente&#44; tras 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de seguimiento&#44; la paciente refiere estar asintom&#225;tica&#44; mantiene una agudeza visual de 1&#44;0 en ambos ojos y se registra estabilidad en la HVF&#44; en el ERG y en la imagen multimodal&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La AZOOR es una fotorreceptoritis primaria con afectaci&#243;n secundaria del EPR y CC&#46; Al principio puede no ser cl&#237;nicamente aparente&#59; sin embargo&#44; ocasionalmente puede verse una l&#237;nea de demarcaci&#243;n blanco-gris&#225;cea entre la retina afectada y la normal si hay una expansi&#243;n activa de la enfermedad&#44; que desaparece en semanas y es sustituida por una zona anaranjada&#46; Cuando progresa&#44; puede presentar deposici&#243;n pigmentaria con atrofia retinocoroidea zonal o multizonal&#44; que a menudo se ve como una despigmentaci&#243;n peripapilar&#44; y en estadios avanzados se asocia con envainamiento perivenoso y atenuaci&#243;n arteriolar retiniana focal&#44; imitando retinosis pigmentaria sectorial o asim&#233;trica&#44; s&#237;filis&#44; retinopat&#237;a autoinmune&#44; neurorretinitis subaguda unilateral difusa o vasculitis retiniana<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#59; no obstante&#44; estas entidades fueron descartadas en la paciente&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El electrorretinograma podr&#237;a revelar la disfunci&#243;n tanto de conos como de bastones&#44; as&#237; como la amplitud reducida de los posc que sugiere que la retina interna puede estar afectada de forma secundaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; ya que los fotorreceptores proporcionan se&#241;ales el&#233;ctricas de entrada a las c&#233;lulas m&#225;s proximales que generan los posc&#46; La prueba de HVF puede revelar escotomas que sugieren neuritis &#243;ptica retrobulbar o tumor intracraneal&#44; que fueron descartados en la paciente&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La imagen multimodal mediante FAF&#44; OCT y angiograf&#237;a ICG puede mostrar un patr&#243;n trizonal caracter&#237;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> consistente en retina normal &#40;zona<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1&#41;&#44; l&#237;nea de transici&#243;n de atrofia de retina externa &#40;zona<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2&#41; y un &#225;rea con atrofia adicional del EPR y CC &#40;zona<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3&#41;&#46; La retinopat&#237;a autoinmune paraneopl&#225;sica y no paraneopl&#225;sica tambi&#233;n puede presentar una disfunci&#243;n de la retina externa parecida al AZOOR&#44; pero&#44; a pesar de la ausencia de s&#237;ntomas sist&#233;micos&#44; los anticuerpos anti-retinianos&#44; los marcadores tumorales y el esc&#225;ner PET fueron negativos&#44; confirmando el diagn&#243;stico&#46; Varios informes han detectado cambios en la OCT-A en la AZOOR que relacionan el aumento de la densidad de flujo profundo como posible fuente de mediadores de la inflamaci&#243;n en contraste con la fase inactiva&#44; donde la densidad est&#225; disminuida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Sin embargo&#44; este hallazgo no se observ&#243; en nuestra paciente&#46; Adicionalmente&#44; otros estudios han descrito un aumento de la se&#241;al de descorrelaci&#243;n a nivel del plexo capilar profundo con artefactos de proyecci&#243;n desde el plexo capilar superficial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y un aumento de los puntos hiperreflectantes en la OCT-A <span class="elsevierStyleItalic">en face</span> a nivel de la EZ<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; como en nuestra paciente&#46; Aunque esto &#250;ltimo puede sugerir degradaci&#243;n en los segmentos externos de los fotorreceptores&#44; seg&#250;n nuestro conocimiento este es el primer informe de un caso que aborda la progresi&#243;n de la enfermedad en un contexto a largo plazo y correlaciona estos hallazgos con el empeoramiento en el ERG y el HVF&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No hay consenso sobre si el tratamiento altera o no la progresi&#243;n natural de la enfermedad debido a los escasos informes en la literatura&#44; y el uso de antivirales como aciclovir y valaciclovir es anecd&#243;tico&#44; con una eficacia todav&#237;a no demostrada en esta patolog&#237;a&#46; Adem&#225;s&#44; la respuesta a corticoides sist&#233;micos y&#47;o inmunosupresores como metotrexato&#44; micofenolato mofetilo&#44; azatioprina&#44; ciclosporina&#44; infliximab y adalimumab es variable&#46; No obstante&#44; la paciente obtuvo una buena respuesta cl&#237;nica en la recidiva combinando adalimumab y micofenolato mofetilo&#44; y hasta el momento no hay m&#225;s pruebas en la literatura de este enfoque terap&#233;utico&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la imagen multimodal es esencial para distinguir la AZOOR de otras enfermedades&#46; Sin embargo&#44; dado que se trata de una fotorreceptoritis primaria&#44; la OCT-A <span class="elsevierStyleItalic">en face</span> a nivel de EZ parece ser una t&#233;cnica de imagen potencial para monitorizar la progresi&#243;n y la respuesta al tratamiento junto con ERG&#44; HVF y FAF&#46; Adem&#225;s&#44; la combinaci&#243;n de adalimumab con micofenolato mofetilo es una buena opci&#243;n de tratamiento para la enfermedad recurrente&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Financiaci&#243;n</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores confirman que no han recibido financiaci&#243;n para la realizaci&#243;n de este art&#237;culo&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 03656691
Idioma original: Español
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2024 Mayo 3 0 3
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