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B) Expresión aumentada del complejo mayor de histocompatibilidad de tipo 1 en la membrana de algunas fibras (verde). C) El complejo de ataque a la membrana (C5-b9), expresado intensamente en numerosos capilares engrosados (verde). D) Macrófagos (verde), que expresan el marcador CD68, localizados en regiones perimisiales y endomisiales, así como alrededor de capilares (rojo) de paredes engrosadas y luz dilatada.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "A. Barreiro-González, M. Cerdà-Ibáñez, H. Barranco González, M.Á. Harto Castaño, I. Calvo Penadés, M.L. Senent Peris, I. Azorín Villena" "autores" => array:7 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "A." "apellidos" => "Barreiro-González" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "M." "apellidos" => "Cerdà-Ibáñez" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "H." "apellidos" => "Barranco González" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "M.Á." "apellidos" => "Harto Castaño" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "I." 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B) Radiografía de tórax en la que se observa adenopatía parahiliar. C) Tomografía de tórax en la que se confirma la hipertrofia hiliar del mediastino.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sarcoidosis, trastorno multisistémico de causa desconocida, caracterizado por la inflamación granulomatosa no caseificante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Los órganos más afectados son los ganglios mediastínicos, ganglios hiliares y los pulmones (50-90%). La afectación oftálmica ocurre en el 30-60% de los pacientes con sarcoidosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, sin embargo la afección de la glándula lagrimal como primera manifestación es de presentación infrecuente.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de sarcoidosis sistémica se basa en los hallazgos clínicos y radiográficos junto con la confirmación histológica y la exclusión de otras enfermedades granulomatosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 40 años de edad, acude a consulta refiriendo aumento de volumen del párpado superior izquierdo de una semana de evolución, recibió tratamiento con antibiótico y esteroide tópico sin respuesta. Menciona tos crónica seca de un año de evolución y artralgias ocasionalmente; niega otros síntomas sistémicos. Antecedente de abuelo materno con fibrosis pulmonar y enfermedad pulmonar obstructiva crónica (EPOC), exposición a guacamayas desde la infancia, ha visitado Puerto Rico, África y unas grutas en Italia en el último año.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración oftalmológica: en ambos ojos una agudeza visual 20/20, posición primaria de la mirada en ortoposición, movimientos oculares normales, reflejos pupilas presentes; exoftalmometría base 101 de 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm ojo derecho y 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm ojo izquierdo, en anexos ojo derecho sin alteraciones y ojo izquierdo con ptosis palpebral del tercio externo (parpado en forma de <span class="elsevierStyleItalic">«s»</span> itálica) se palpa lesión ocupativa a nivel de reborde orbitario superoexterno con dolor a la palpación (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). En segmento anterior ojo derecho sin alteraciones, ojo izquierdo conjuntiva bulbar con tortuosidad, vasodilatación y quemosis en canto externo; se aprecia glándula lagrimal discretamente aumentada de volumen e hiperémica. Tonometría de 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg en ambos ojos y fondo de ojo bajo midriasis sin alteraciones. El resto de la exploración general normal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicita tomografía de orbitas donde se observa aumento de volumen de glándula lagrimal izquierda, con densidad homogénea, sin erosión ósea, no deforma el globo ocular y no refuerza con medios de contraste (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2A</a>). Con los datos anteriores, se inicia protocolo de estudio para determinar etiología de la enfermedad. Se solicitan estudios de laboratorio, en los cuales únicamente presenta alteración de la VSG; pruebas inmunológicas para VHA, VHB, toxoplasma, rubeola, CMV, VEB con resultados negativos; se realiza prueba de tuberculina cutánea que muestra induración mayor a 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y se solicita radiografía de tórax (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2B</a>), la cual muestra adenopatía mediastinal que se confirma en una tomografía computarizada de tórax (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2C</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante los hallazgos en los estudios se realiza biopsia incisional de la glándula lagrimal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3A</a>). En el transoperatorio se encuentra una glándula lagrimal infiltrada con tejido sólido, bordes mal definidos, infiltra porción palpebral y orbitaria, y se extiende hacia el vértice de la órbita, friable, blanco-grisáceo. El análisis histopatológico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">figs. 3B y C</a>) reporta dacrioadenitis crónica granulomatosa, y el cultivo fue negativo para algún agente infeccioso (incluido bacilos ácido-alcohol resistente). Como hasta ese momento se desconocía la etiología del padecimiento, se solicitaron estudios de laboratorio complementarios, los cuales arrojaron resultados dentro de parámetros normales, por lo cual se decide realizar una biopsia de mediastino, confirmando el diagnóstico de sarcoidosis sistémica. La paciente recibió manejo multidisciplinario con mejoría de la sintomatología.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Discusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sarcoidosis es un trastorno granulomatoso multisistémico de etiología desconocida que se caracteriza por granulomas no caseificantes; afecta más comúnmente a los pulmones, los ojos y la piel. La edad de presentación más común es entre los 20 y 40 años, con mayor incidencia en afroamericanos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Puede ser unilateral o bilateral. La uveítis anterior es la manifestación oftalmológica más frecuente en el 65% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, pero puede también afectar la glándula lagrimal, la cual se manifiesta con crecimiento indoloro crónico que rara vez afecta a músculos extraoculares o condiciona diplopía. Hasta un 26% de los pacientes presenta inflamación de la glándula parótida asociada, denominado síndrome de Mikulicz<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico se realiza mediante estudios de imagen de órbita y de tórax, donde se observan aumento de volumen de la glándula lagrimal e hipertrofia de ganglios; los niveles elevados de la enzima convertidora de angiotensina (ECA) también pueden orientar, pero el diagnóstico definitivo es mediante biopsia de la glándula lagrimal o ganglios hiliares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. El pilar del tratamiento es a base de corticoesteroides sistémicos.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La neumopatía por hipersensibilidad, psitacosis e histoplasmosis, son enfermedades pulmonares con patrón de afección pulmonar y evolución similar a la sarcoidosis, dado los antecedentes en este caso clínico y aun cuando no afecten la glándula lagrimal, es importante considerar como diagnósticos diferenciales.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La glándula lagrimal está sujeta a una amplia variedad de enfermedades, incluidos procesos inflamatorios o neoplásicos, ya sea aislados o sistémicos, por lo que es importante hacer diagnóstico diferencial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor benigno más frecuente de la glándula lagrimal es el adenoma, de evolución lenta e indolora y el tratamiento es la resección completa para evitar recidiva. El tumor maligno tiene una evolución aguda, dolorosa con erosión ósea. El linfoma se caracteriza por tumoraciones firmes, gomosas, no dolorosas, rara vez destruyen hueso, el diagnóstico definitivo es con biopsia. En la tuberculosis, la uveítis es la manifestación ocular más común, el diagnóstico de afección glandular es mediante biopsia; pero el crecimiento de bacilos es poco frecuente.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hacer el diagnóstico oportuno es de suma importancia debido a las diferencias en el pronóstico y en el tratamiento.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1008978" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo/método" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Resultado/conclusión" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec968618" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1008977" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0015" "titulo" => "Objective/method" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0020" "titulo" => "Result/conclusion" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec968617" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "xack340401" "titulo" => "Agradecimientos" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-03-02" "fechaAceptado" => "2017-05-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec968618" "palabras" => array:6 [ 0 => "Sarcoidosis" 1 => "Glándula lagrimal" 2 => "Granulomatosa" 3 => "Sistémica" 4 => "Enfermedad granulomatosa" 5 => "Biopsia" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec968617" "palabras" => array:6 [ 0 => "Sarcoidosis" 1 => "Tear gland" 2 => "Granulomatous" 3 => "Systemic" 4 => "Granulomatous disease" 5 => "Biopsy" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:3 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Objetivo/método</span><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Generalmente la primera manifestación de la sarcoidosis es a nivel pulmonar, por lo que se presenta el caso de una mujer de 40 años de edad, quien presenta como primera expresión de la enfermedad aumento de volumen de la glándula lagrimal y ptosis mecánica del párpado superior izquierdo.</p></span> <span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Resultado/conclusión</span><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Después de realizar diversos estudios inmunológicos con resultados negativos, estudios de imagen, toma de biopsia glandular y de ganglios localizados en mediastino se concluye en el diagnóstico de sarcoidosis sistémica con presentación primaria de la glándula lagrimal y se inicia tratamiento con metotrexate vía oral con respuesta favorable.</p></span>" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "abst0005" "titulo" => "Objetivo/método" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "abst0010" "titulo" => "Resultado/conclusión" ] ] ] "en" => array:3 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Objective/method</span><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The first manifestation of sarcoidosis is usually at the pulmonary level. The case is described of a 40-year-old female patient, who presented with an increased volume of the lacrimal gland and mechanical ptosis of upper left eyelid as the first expression of this disease.</p></span> <span id="abst0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Result/conclusion</span><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The diagnosis of systemic sarcoidosis with primary presentation of the lacrimal gland was made after performing several immunological studies with negative results, imaging studies, and taking of glandular and lymph node biopsies. 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B) (H&E ×20) y C) (ACL ×20) en ambas imágenes muestran la transición entre el tejido glandular (izquierda) y los granulomas sin necrosis caseosa, abundantes macrófagos epitelioides y linfocitos positivos a CD45 (derecha).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:7 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0040" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Diagnostic categorization according to the First International Workshop on Ocular Sarcoidosis (FIWOS) criteria in a series of 11 patients" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "C.F. Meneses" 1 => "C.A. Egües" 2 => "M. Uriarte" 3 => "N. Errazquin" 4 => "A. Valero" 5 => "O. 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Sarcoidosis de la glándula lagrimal como primera manifestación
M.Y. Peralta-Gómez, K.A. Ávila-Ocampo, S. Huerta-Velázquez, M.I. Rivera-Salgado
10.1016/j.oftal.2017.05.001Arch Soc Esp Oftalmol. 2018;93:206-8
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Sarcoidosis of the lacrimal gland as a first manifestation
M.Y. Peralta-Gómez, K.A. Ávila-Ocampo, S. Huerta-Velázquez, M.I. Rivera-Salgado
10.1016/j.oftale.2017.11.001Arch Soc Esp Oftalmol. 2018;93:206-8