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CASO CLÍNICO
Pseudotumor inflamatorio hepático. Importancia de la anatomía patológica intraoperatoria
Inflammatory pseudotumour of the liver. Importance of intra-operative histopathology
Francisco Gabriel Onieva-Gonzáleza,
Autor para correspondencia
franonieva9@gmail.com

Autor para correspondencia. Ctra. Don Benito-Villanueva, KM 3.06400 Don Benito, Badajoz. Telefono +34 924386800. Fax: +34 924 38 68 01.
, Francisco Galeano-Díazb, María José Matito-Díazb, Diego López-Guerrab, Juana Fernández-Pérezb, Gerardo Blanco-Fernándezb
a Servicio de Cirugía General y del Aparato Digestivo, Hospital de Don Benito-Villanueva, Don Benito, Badajoz, España
b Servicio de Cirugía Hepatobiliopancreática y de Trasplante Hepático, Hospital Infanta Cristina, Badajoz, España
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Puede asentar en cualquier parte del organismo&#44; siendo el pulm&#243;n la m&#225;s frecuente&#44; habi&#233;ndose descrito casos en el sistema nervioso central&#44; los ojos&#44; el h&#237;gado o el bazo&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso cl&#237;nico de un var&#243;n de 70 a&#241;os que muestra cuadro de febr&#237;cula y s&#237;ndrome constitucional&#44; en el que se hallan&#44; en una tomograf&#237;a computada de abdomen&#44; 2 lesiones hep&#225;ticas indicativas de abscesos hep&#225;ticos&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un var&#243;n de 70 a&#241;os con antecedentes personales de alergia a penicilina&#44; hipertensi&#243;n&#44; tuberculosis pulmonar&#44; diabetes&#44; artritis gotosa&#44; litiasis renal y diverticulosis col&#243;nica&#46; El paciente es ingresado para estudio en su hospital de referencia por cuadro cl&#237;nico de al menos 3 semanas de evoluci&#243;n de febr&#237;cula&#44; astenia&#44; anorexia&#44; p&#233;rdida de peso y oligoartritis &#40;en rodillas e interfal&#225;ngicas&#41;&#46; El paciente presenta buen estado general&#44; con exploraci&#243;n f&#237;sica dentro de la normalidad&#46; Los ex&#225;menes de laboratorio destacan la presencia de gamma-glutamil-transpeptidasa 153<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;l &#40;8-61&#41;&#44; fosfatasa alcalina 142<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;l &#40;40-129&#41; y bilirrubina total 0&#46;41<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;l &#40;0&#46;05-1&#46;1&#41;&#44; estando las enzimas de lisis hep&#225;tica dentro de los rangos de normalidad&#46; Se llev&#243; a cabo un estudio para descartar enfermedad infecciosa &#40;virus de la inmunodeficiencia humana&#44; virus de las hepatitis B y C&#44; citomegalovirus&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Coxiella burnetii</span>&#44; l&#250;es&#44; fiebre Q&#44; rosa de bengala e hidatidosis&#41;&#44; que fue negativo&#44; y de enfermedad inmunol&#243;gica &#40;anticuerpos antinucleares&#44; anticuerpos extra&#237;bles del n&#250;cleo&#44; anticuerpos anti-ADN&#44; anticuerpo antic&#233;lula endotelial&#41;&#44; que result&#243;&#44; del mismo modo&#44; negativo&#46; Todos los marcadores tumorales &#40;alfa-fetoprote&#237;na&#44; CEA&#44; CA 19-9 y ant&#237;geno prost&#225;tico&#41; fueron negativos&#46; La ecocardiograf&#237;a no mostr&#243; signos de endocarditis&#46; Se llev&#243; a cabo una baciloscopia y un cultivo de esputo&#44; obteniendo el mismo resultado&#44; al igual que en el urocultivo y la colonoscopia&#46; Se realiza una tomograf&#237;a computada de cuello-t&#243;rax-abdomen&#44; y como &#250;nico hallazgo se comprueba un engrosamiento de las paredes de la ves&#237;cula biliar&#44; con imagen de lesi&#243;n hipodensa mal definida de unos 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro en segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span> a nivel del lecho vesicular&#44; pudiendo estar en relaci&#243;n con cambios inflamatorios&#44; sin poder descartar absceso hep&#225;tico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; En una ecograf&#237;a de abdomen lo que se encuentra es el n&#243;dulo en segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; sin engrosamiento de la pared vesicular&#46; Ante estos resultados&#44; el cuadro es tratado como absceso hep&#225;tico y se instaura antibi&#243;tico con metronidazol&#44; levofloxacino y aztreonam&#46; Tras una leve mejor&#237;a&#44; vuelven a aparecer los s&#237;ntomas&#44; realiz&#225;ndose de nuevo una tomograf&#237;a computada toracoabdominal de control a los 4 meses del diagn&#243;stico&#44; y se observa un leve crecimiento de la lesi&#243;n en segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; y la aparici&#243;n de una nueva en segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">vi</span>&#44; 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; con persistencia de engrosamiento difuso e inespec&#237;fico de las paredes de la ves&#237;cula biliar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B y C&#41;&#46; En la resonancia magn&#233;tica nuclear se observa una lesi&#243;n focal hep&#225;tica de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm localizada en el segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; hipointensa en secuencias T2&#59; adyacente a esta lesi&#243;n se aprecian otros 2 n&#243;dulos de menor tama&#241;o y similar aspecto &#40;n&#243;dulos sat&#233;lites&#41;&#46; Tras la administraci&#243;n de contraste dichas lesiones presentan un discreto realce tard&#237;o&#59; rodeando a estas lesiones existe una alteraci&#243;n en el par&#233;nquima hep&#225;tico que muestra un aumento difuso en la intensidad de la se&#241;al en secuencias T2&#46; En segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">vi</span>&#44; existe otro n&#243;dulo de 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y similares caracter&#237;sticas&#44; tambi&#233;n rodeado por par&#233;nquima hep&#225;tico de se&#241;al aumentada difusamente&#46; En secuencias de difusi&#243;n&#44; los n&#243;dulos no muestran restricci&#243;n &#40;no se trata de abscesos y s&#237; son indicativas de met&#225;stasis&#41;&#46; La ves&#237;cula biliar no muestra litiasis y s&#237; engrosamiento de la pared&#44; principalmente en el fundus&#44; adyacente a la lesi&#243;n del segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span>&#44; a descartar neoformaci&#243;n&#46; Ante tales hallazgos&#44; se solicita punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina de dichas lesiones&#44; obteniendo un resultado no concluyente&#46; Se realiza una tomograf&#237;a por emisi&#243;n de positrones usando como trazador la 18-fluorodesoxiglucosa&#44; sin que se demuestren focos hipermetab&#243;licos a nivel hep&#225;tico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>D&#41; ni en otra localizaci&#243;n que indicaran malignidad&#46; El paciente es trasladado a nuestro hospital con diagn&#243;stico de lesiones hep&#225;ticas compatibles con absceso hep&#225;tico de mala evoluci&#243;n&#44; sin poder descartar origen tumoral&#44; con punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina no concluyente&#46; Se decide intervenci&#243;n quir&#250;rgica programada&#44; hall&#225;ndose una ves&#237;cula biliar con signos inflamatorios cr&#243;nicos con pared engrosada&#44; y tumor en el lecho adyacente a nivel del fundus&#46; Lesi&#243;n ocupante de espacio hep&#225;tica dura en segmento <span class="elsevierStyleSmallCaps">vi</span> de 11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro y punteado en superficie hep&#225;tica &#40;en los segmentos <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span>&#44; <span class="elsevierStyleSmallCaps">iv</span> y <span class="elsevierStyleSmallCaps">v</span>&#41;&#44; que simula siembra miliar metast&#225;sica&#44; as&#237; como en epipl&#243;n&#46; Se realiza ecograf&#237;a intraoperatoria&#44; descart&#225;ndose otras lesiones intraparenquimatosas&#46; Tras enviar varias biopsias intraoperatorias de las lesiones hep&#225;ticas y de las de epipl&#243;n&#44; se informan todas ellas como infiltrado linfoide sin signos de malignidad&#44; compatible con pseudotumor inflamatorio&#46; Se lleva a cabo una colecistectom&#237;a ampliada al lecho vesicular&#44; incluyendo la tumoraci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente presenta buena evoluci&#243;n postoperatoria&#44; siendo dado de alta el quinto d&#237;a tras la intervenci&#243;n&#46; Los resultados definitivos de anatom&#237;a patol&#243;gica vienen informados como&#44; macrosc&#243;picamente&#44; ves&#237;cula biliar con paredes engrosadas y lesi&#243;n que emerge del <span class="elsevierStyleItalic">fundus</span>&#44; sin que afecte a la mucosa&#46; Tras el estudio microsc&#243;pico&#44; se obtuvieron hallazgos histol&#243;gicos indicativos de tumor miofibrobl&#225;stico inflamatorio o pseudotumor inflamatorio&#46; El resto de las muestras mandadas se inform&#243; como tejido hep&#225;tico con arquitectura distorsionada a expensas de fibrosis difusa que afecta a par&#233;nquima hep&#225;tico y espacios porta&#44; acompa&#241;ado por intenso exudado inflamatorio linfoplasmocitoide maduro&#46; As&#237; mismo&#44; en la muestra de epipl&#243;n se obtuvo un tejido fibroso con infiltrado linfoplasmocitoide maduro&#46; En la inmunohistoqu&#237;mica no se evidenci&#243; reordenamiento clonal para el gen de las cadenas pesadas de las inmunoglobulinas &#40;IgH&#41;&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Discusi&#243;n</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pseudotumor inflamatorio o tumor miofibrobl&#225;stico inflamatorio o granuloma de c&#233;lulas plasm&#225;ticas es una lesi&#243;n formadora de tumor de tipo reparativo inflamatorio o reactivo de comportamiento benigno&#44; poco frecuente&#44; que fue descrita por primera vez en el h&#237;gado por Pack y Baker<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> en 1953&#46; Est&#225; caracterizado por la proliferaci&#243;n mesenquimal de c&#233;lulas inflamatorias&#44; especialmente de linfocitos&#44; c&#233;lulas plasm&#225;ticas y&#44; ocasionalmente&#44; histiocitos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La fisiopatolog&#237;a del pseudotumor inflamatorio a&#250;n no es bien conocida&#44; pero el patr&#243;n patol&#243;gico inflamatorio y los s&#237;ntomas sist&#233;micos&#44; como fiebre y malestar&#44; demuestran la existencia de un agente infeccioso subyacente&#44; aunque no siempre se confirma&#46; Suele afectar a ni&#241;os o adultos j&#243;venes&#44; sobre todo varones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; y parece haber una mayor incidencia en razas no cauc&#225;sicas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pseudotumor inflamatorio se clasifica cl&#237;nicamente en diferentes tipos seg&#250;n su etiolog&#237;a&#44; variando las opciones de tratamiento en funci&#243;n de la misma&#46; Las infecciones y los trastornos autoinmunes representan las causas originalmente descritas para esta entidad&#46; El pseudotumor inflamatorio de origen infeccioso puede ser causado por <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium tuberculosis</span>&#44; micobacterias no tuberculosas&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Escherichia coli</span>&#44; cocos grampositivos y <span class="elsevierStyleItalic">Klebsiella pneumoniae</span>&#46; La detecci&#243;n de estos microorganismos puede confirmar la existencia en tales casos de pseudotumor inflamatorio&#44; pudi&#233;ndose validar el diagn&#243;stico&#44; a&#250;n m&#225;s&#44; por la respuesta del paciente a los agentes antibacterianos espec&#237;ficos&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es muy dif&#237;cil para un m&#233;dico diagnosticar esta afecci&#243;n debido a la ausencia de s&#237;ntomas&#44; anomal&#237;as hematol&#243;gicas o hallazgos radiol&#243;gicos espec&#237;ficos&#46; Cl&#237;nicamente&#44; puede presentarse con fiebre&#44; s&#237;ndrome constitucional&#44; dolor abdominal o malestar general&#46; En el reporte de laboratorio&#44; es frecuente encontrar un incremento en la velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; y de prote&#237;na C reactiva&#44; leucocitosis&#44; anemia&#44; hipertransaminasemia o hipoalbuminemia&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatol&#243;gicamente&#44; se caracteriza por la presencia de miofibroblastos envueltos en tejido col&#225;geno densamente hialinizado&#44; con infiltrado inflamatorio con predominio de linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas policlonales&#44; los cambios de tipo reparativo con fibrosis&#44; las &#225;reas de necrosis celular y&#44; a veces&#44; una reacci&#243;n granulomatosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los resultados radiol&#243;gicos para el pseudotumor inflamatorio tambi&#233;n son inespec&#237;ficos&#44; debido a que la proporci&#243;n o la distribuci&#243;n de las c&#233;lulas inflamatorias y fibrosis van a depender tanto de la causa como de la fase inflamatoria en que se encuentre&#44; de forma que&#44; en ocasiones&#44; incluso puede imitar tumores malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; As&#237;&#44; un realce tard&#237;o en la tomograf&#237;a computada con contraste&#44; especialmente en la periferia de las lesiones&#44; se considera que es caracter&#237;stico de pseudotumor inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; pero tambi&#233;n puede ser compatible con colangiocarcinoma o lesiones metast&#225;sicas&#46; En su estudio&#44; Akatsu et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> publican que en ocasiones puede mostrar un patr&#243;n de captaci&#243;n temprana seguido de un lavado en la fase retardada de la tomograf&#237;a computada con contraste&#44; t&#237;pico del hepatocarcinoma&#59; sin embargo&#44; seg&#250;n Fukuya et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; la mayor&#237;a de las veces muestra una captaci&#243;n variable en la fase portal&#44; con mayor realce en las fases tard&#237;as&#44; lo que lo diferencia del hepatocarcinoma&#46; En la resonancia magn&#233;tica nuclear&#44; la lesi&#243;n demuestra un aumento de la intensidad de la se&#241;al tanto en T1 como en T2 en relaci&#243;n con un h&#237;gado normal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; si bien puede&#44; igualmente&#44; simular otras afecciones malignas&#46; La tomograf&#237;a por emisi&#243;n de positrones usa como radiotrazador la 18-fluorodesoxiglucosa y podr&#237;a ser de ayuda&#44; ya que en procesos malignos la captaci&#243;n de este radiotrazador es mayor que en los inflamatorios&#46; Un ejemplo de ello es que identifica con precisi&#243;n los hepatocarcinomas menos diferenciados&#44; sobre los que debe establecerse el diagn&#243;stico diferencial con el pseudotumor inflamatorio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; Sin embargo&#44; este m&#233;todo de diferenciaci&#243;n es de valor limitado para el pseudotumor inflamatorio porque la captaci&#243;n de 18-fluorodesoxiglucosa var&#237;a con la proporci&#243;n de la fibrosis e infiltraci&#243;n de c&#233;lulas inflamatorias&#46; De hecho&#44; ha habido algunos estudios con tomograf&#237;a por emisi&#243;n de positrones-fluorodesoxiglucosa en pseudotumor inflamatorio que nos informan de una alta captaci&#243;n de 18-fluorodesoxiglucosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#44; comparable a malignidad&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico definitivo requiere a menudo una confirmaci&#243;n histopatol&#243;gica en la mayor&#237;a de los casos mediante punci&#243;n percut&#225;nea hep&#225;tica&#44; aunque a veces puede conducir a un diagn&#243;stico err&#243;neo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#59; por ello&#44; en algunas ocasiones&#44; sobre todo cuando no se puede descartar malignidad&#44; es necesaria una laparotom&#237;a exploradora&#44; e incluso la realizaci&#243;n de una hepatectom&#237;a para su confirmaci&#243;n&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Numerosos estudios han demostrado que la historia natural del pseudotumor inflamatorio es su remisi&#243;n&#46; Una vez confirmado el diagn&#243;stico con la biopsia&#44; se puede llevar a cabo una actitud conservadora mediante controles peri&#243;dicos hasta su resoluci&#243;n&#44; o se puede tratar con antibi&#243;ticos&#44; antiinflamatorios e&#44; incluso&#44; corticoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La resecci&#243;n quir&#250;rgica&#44; que en un principio era considerada como tratamiento de elecci&#243;n en estos enfermos&#44; debe ser reservada para algunas situaciones&#44; tales como persistencia de s&#237;ntomas sist&#233;micos no resueltos a pesar del tratamiento m&#233;dico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#44; en aquellas situaciones en las que se evidencia crecimiento del pseudotumor inflamatorio&#44; con o sin s&#237;ntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#44; cuando est&#225; implicado el hilio hep&#225;tico&#44; pudiendo ser causa de obstrucci&#243;n biliar y&#47;o de hipertensi&#243;n portal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a> y&#44; por &#250;ltimo&#44; en caso de no poder descartar la posibilidad de malignidad a pesar de las diferentes pruebas complementarias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad&#44; no hay estudios cl&#237;nicos que comparen los resultados de los pacientes tratados de forma conservadora y los tratados con cirug&#237;a&#46; Adem&#225;s&#44; no hay datos sobre la duraci&#243;n del seguimiento en pacientes tratados de forma conservadora&#46; M&#225;s recientemente&#44; la recurrencia local y las met&#225;stasis a distancia se han atribuido a la ploid&#237;a de la lesi&#243;n&#44; teniendo las lesiones aneuploides m&#225;s probabilidad de presentar recurrencias y tener met&#225;stasis que las diploides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0170"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>&#46; Por lo tanto&#44; el an&#225;lisis de ADN por citometr&#237;a de flujo ha sido recomendado para proporcionar al cl&#237;nico informaci&#243;n tanto diagn&#243;stica como pron&#243;stica&#44; para individualizar un enfoque terap&#233;utico m&#225;s factible&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0070">Conclusiones</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; se trata de un paciente en el que tras un estudio intenso del posible origen del cuadro cl&#237;nico que presentaba&#44; se decide intervenci&#243;n quir&#250;rgica al no poder filiar las lesiones hep&#225;ticas mediante punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina&#46; En la misma&#44; se hall&#243; una lesi&#243;n en el lecho vesicular&#44; &#237;ntimamente adherida al <span class="elsevierStyleItalic">fundus</span> de la ves&#237;cula&#44; con lesiones compatibles con siembra miliar en la superficie hep&#225;tica&#44; as&#237; como en epipl&#243;n&#46; Se opt&#243; por la toma de biopsia intraoperatoria&#44; colecistectom&#237;a y extirpaci&#243;n de la lesi&#243;n del lecho en bloque&#44; sin resecar las dem&#225;s lesiones&#44; al obtener el diagn&#243;stico de pseudotumor inflamatorio&#46; En la actualidad&#44; el paciente se encuentra asintom&#225;tico&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0075">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00097411
Idioma original: Español
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