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Histiocitoma fibroso maligno hepático: una rara variedad de sarcoma hepático
Malignant fibrous histiocytoma of the liver: a rare type of liver sarcoma
JM. Miguelena Bobadillaa, J. Escartín Valderramaa, MJ. Valenzuela Martíneza, JA. Giménez Masb, A. Portolés Susoc, M. Vázquez Arnedoa
a Servicio de Cirugía D (Prof. M. Vázquez Arnedo). Hospital Universitario Miguel Servet. Zaragoza.
b Anatomía Patológica. Hospital Universitario Miguel Servet. Zaragoza.
c Medicina Interna. Hospital Universitario Miguel Servet. Zaragoza.
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</p><p class="elsevierStylePara"> El diagn&#243;stico histol&#243;gico debe incluir adem&#225;s de la identificaci&#243;n de c&#233;lulas fusiformes con diferentes tipos de patrones&#44; como el &#34;estoriforme&#34;&#44; la realizaci&#243;n de t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica para c&#233;lulas mesenquimales&#44; como CD-68&#44; alfa-1-antitripsina y alfa-1-antiquimotripsina&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"> No obstante&#44; y a pesar de su infrecuencia&#44; los sarcomas primitivos hep&#225;ticos deben ser tenidos en cuenta en el diagn&#243;stico diferencial de tumores hep&#225;ticos s&#243;lidos en el adulto&#44; en ausencia de cirrosis&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El &#250;nico tratamiento que permite expectativas de supervivencia es el quir&#250;rgico&#44; mediante hepatectom&#237;as regladas o &#34;at&#237;picas&#34; con m&#225;rgenes de seguridad e incluso en algunos casos trasplante hep&#225;tico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Se presenta un caso de HFM primario hep&#225;tico de gran tama&#241;o&#44; diagnosticado preoperatoriamente mediante punci&#243;n-aspiraci&#243;n con aguja fina &#40;PAAF&#41; de sarcoma fusocelular de bajo grado y tratado quir&#250;rgicamente mediante hepatectom&#237;a &#34;central&#34; &#40;segmentectom&#237;a medial&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span></p><p class="elsevierStylePara"> Mujer de 61 a&#241;os sin antecedentes personales ni familiares de inter&#233;s que ingres&#243; en el servicio de medicina interna para estudio de dolor abdominal continuo&#44; de peque&#241;a-mediana intensidad&#44; en el hemiabdomen superior y sensaci&#243;n de distensi&#243;n abdominal&#44; as&#237; como astenia&#44; anorexia y p&#233;rdida ponderal de unos 6-7 kg&#44; todo ello de unos 5-6 meses de evoluci&#243;n y en los &#250;ltimos 15 d&#237;as&#44; adem&#225;s&#44; febr&#237;cula vespertina&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la exploraci&#243;n cl&#237;nica se objetiv&#243;&#44; en el hemiabdomen derecho y en el epi y mesogastrio&#44; una gran tumoraci&#243;n redondeada&#44; de consistencia dura y superficie lisa&#44; de unos 25 cm de di&#225;metro&#44; dependiente de h&#237;gado&#46; No se apreciaron ictericia&#44; ascitis ni circulaci&#243;n colateral&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Los datos de la anal&#237;tica fueron&#58; GOT&#44; 77 U&#47;ml&#59; GPT&#44; 56 U&#47;ml&#59; gamma-GT&#44; 95 U&#47;ml&#59; fosfatasa alcalina&#44; 451 U&#47;l&#46; En el hemograma se hall&#243; una discreta anemia hipocroma microc&#237;tica&#46; Alfafetoprote&#237;na de 2&#44;01 ng&#47;ml&#59; CEA de 2 ng&#47;ml&#59; CA 19-9 de 16 U&#47;ml&#59; CA 125 de 7 U&#47;ml&#59; CA 15-3 de 16 U&#47;ml&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la TC abdominal &#40;fig&#46; 1&#41; se apreci&#243; una gran masa s&#243;lida&#44; abdominop&#233;lvica&#44; de implantaci&#243;n supramesoc&#243;lica de 26 &#42; 23 &#42; 15 cm&#44; de eje mayor craneocaudal&#44; con captaci&#243;n muy heterog&#233;nea del contraste&#44; con bordes bien definidos y aspecto encapsulado&#46; Fue dif&#237;cil de precisar su dependencia por el gran tama&#241;o&#44; aunque parec&#237;a originarse en el h&#237;gado&#46; No se visualizaba la cava en su porci&#243;n infrahep&#225;tica por compresi&#243;n&#46; El aspecto podr&#237;a ser compatible con tumor maligno de estirpe sarcomatosa&#46;  <img src="36682541.JPG" width="229" height="199"></img></p><p class="elsevierStylePara"> En la RNM se apreci&#243; una voluminosa masa abdominal de 25 &#42; 23 &#42; 15 cm bien delimitada&#44; sin poder valorar su dependencia&#44; que comprim&#237;a y desplazaba la vena cava hacia atr&#225;s&#46; Su densidad era heterog&#233;nea&#44; hipointensa en T1&#44; haci&#233;ndose m&#225;s intensa en T2&#44; pero menor que el par&#233;nquima renal&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La arteriograf&#237;a hep&#225;tica puso de manifiesto un aumento global de la circulaci&#243;n terminal de arteria hep&#225;tica derecha&#44; con aumento de calibre y desplazamiento de la arteria mesent&#233;rica superior por la masa&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La PAAF fue compatible con sarcoma fusocelular de bajo grado de malignidad&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> De acuerdo con los servicios de medicina interna y oncolog&#237;a m&#233;dica se decidi&#243; realizar tratamiento quir&#250;rgico secuencial&#44; con reducci&#243;n de masa tumoral&#44; primero abdominal y ulteriormente tor&#225;cica&#44; previos a un tratamiento quimioter&#225;pico coadyuvante&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la intervenci&#243;n quir&#250;rgica se apreci&#243; la existencia de un tumor hep&#225;tico muy vascularizado de unos 25 cm de di&#225;metro y 5 kg&#44; aparentemente bien encapsulado&#44; que depend&#237;a y se originaba en el segmento V&#44; incluyendo lateralmente a la ves&#237;cula biliar y estableciendo &#237;ntima relaci&#243;n con la v&#237;a biliar principal en su confluencia hiliar&#46; Exist&#237;a un buen plano de clivaje con la vena cava inferior y el ri&#241;&#243;n derecho&#46; La tumoraci&#243;n desplazaba pero no infiltraba el duodeno y colon derecho y transverso&#46; Se apreciaban met&#225;stasis hep&#225;ticas en contig&#252;idad del tumor&#58; dos en el segmento VI y una en el segmento IV&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Se le practic&#243; &#34;segmentectom&#237;a medial&#34;&#44; incluyendo la tumoraci&#243;n y las met&#225;stasis adyacentes&#46; En el postoperatorio inmediato present&#243; hemoperitoneo secundario a sangrado en el lecho hep&#225;tico residual&#44; pr&#243;ximo a cava retrohep&#225;tica&#44; que requiri&#243; reintervenci&#243;n urgente hemost&#225;tica&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"> La paciente&#44; no obstante&#44; desarroll&#243; un cuadro cl&#237;nico&#44; radiol&#243;gico y gasom&#233;trico compatible con distr&#233;s respiratorio que condujo al fallecimiento el sexto d&#237;a del postoperatorio&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la anatom&#237;a patol&#243;gica&#44; la pieza de morfolog&#237;a ovoidea&#44; que pesaba 5 kg y med&#237;a 25 &#42; 19 &#42; 18 cm&#44; de superficie blanco-amarillenta&#44; lisa&#44; brillante&#44; con amplias &#225;reas deslustradas y hemorr&#225;gicas&#44; y consistencia firme y carnosa&#46; Microsc&#243;picamente se apreciaba &#40;fig&#46; 2&#41; una neoformaci&#243;n s&#243;lida constituida por c&#233;lulas fusiformes agrupadas en haces entrecruzados&#44; con patr&#243;n &#34;arremolinado&#34; &#40;estoriforme&#41;&#46; Se observaba riqueza de vasos capilares&#44; focos inflamatorios con c&#233;lulas linfomonocitarias y c&#233;lulas x&#225;nticas&#46; Las c&#233;lulas neopl&#225;sicas eran relativamente monomorfas&#44; con baja actividad mit&#243;tica y bajo porcentaje en proliferaci&#243;n &#40;Ki-67&#41;&#46; La neoformaci&#243;n mostraba un patr&#243;n infiltrativo sobre el par&#233;nquima hep&#225;tico en el que asentaba&#46; Las c&#233;lulas tumorales eran positivas para vimentina&#44; CD 68 &#40;marcador histiocitario&#41; y alfa-1-antitripsina&#46; Se estableci&#243; el diagn&#243;stico de histiocitoma fibroso maligno hep&#225;tico&#46;  <img src="36682542.JPG" width="229" height="199"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara"> Pinson et al<span class="elsevierStyleSup">3</span> han descrito al menos cinco tipos de sarcomas primarios hep&#225;ticos en el adulto&#44; basados en el tipo celular de origen&#58; angiosarcoma &#40;hemangioendotelioma maligno&#41;&#44; que representa el sarcoma hep&#225;tico m&#225;s frecuente &#40;en el adulto&#41;&#59; fibrosarcoma &#40;segundo en frecuencia&#41;&#59; sarcoma indiferenciado&#44; histol&#243;gicamente similar al sarcoma embrionario del ni&#241;o&#59; leiomiosarcoima y&#44; finalmente&#44; el histiocitoma fibroso maligno &#40;HFM&#41;&#44; que constituye un tipo inhabitual y especialmente &#34;agresivo&#34;&#46; As&#237; mismo&#44; y desde el trabajo de Weiss<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#44; los HFM se han clasificado desde el punto de vista de patr&#243;n histol&#243;gico en cinco tipos<span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span>&#58; estoriforme-pleom&#243;rfico&#44; mixoide&#44; inflamatorio&#44; angiomatoide y de c&#233;lulas gigantes&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Aunque su etiolog&#237;a es desconocida&#44; algunos de ellos&#44; principalmente el angiosarcoma&#44; se han asociado con exposici&#243;n a thorotrast&#44; cloruro de vinilo o ars&#233;nico<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Varios autores<span class="elsevierStyleSup">7</span> los han relacionado tambi&#233;n con la utilizaci&#243;n prolongada de contraceptivos orales y consumo prolongado de etanol&#44; siendo por el contrario muy poco frecuente su relaci&#243;n con cirrosis alcoh&#243;lica o hepatitis<span class="elsevierStyleSup">3</span> y su asociaci&#243;n con historia familiar de otros tumores hep&#225;ticos<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La edad media de presentaci&#243;n se podr&#237;a situar entre la cuarta y quinta d&#233;cadas&#44; con edades extremas referidas en la bibliograf&#237;a de 22 y 77 a&#241;os<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El s&#237;ntoma m&#225;s frecuente de los sarcomas hep&#225;ticos&#44; independientemente del tipo histol&#243;gico&#44; es el dolor de peque&#241;a-mediana intensidad en hemiabdomen superior&#44; que se suele acompa&#241;ar de otros s&#237;ntomas tambi&#233;n inespec&#237;ficos&#44; como p&#233;rdida ponderal&#44; febr&#237;cula vespertina y astenia<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> As&#237; mismo&#44; en la exploraci&#243;n cl&#237;nica se puede apreciar hepatomegalia o una masa abdominal palpable en el hipocondrio derecho-epigastrio&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la mayor&#237;a de casos se han descrito elevaciones inespec&#237;ficas de alguno de los par&#225;metros bioqu&#237;micos de funcionalismo&#47;da&#241;o hep&#225;tico&#58; bilirrubina&#44; fosfatasa alcalina&#44; y&#47;o transaminasas&#44; no habiendo sido descritas elevaciones sistem&#225;ticas de alfafetoprote&#237;na&#44; ni tampoco de otros marcadores tumorales&#44; como sucede tambi&#233;n en casos de sarcomas de otras localizaciones<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En cuanto al diagn&#243;stico por imagen&#44; la ecograf&#237;a&#44; TC&#44; RMN y la arteriograf&#237;a no aportaron ning&#250;n dato espec&#237;fico<span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span>&#44; pues la demostraci&#243;n radiol&#243;gica de una tumoraci&#243;n hep&#225;tica hipo ecoica&#44; hipodensa&#44; en ocasiones inhomog&#233;nea por &#225;reas centrales de necrosis y con patr&#243;n angiogr&#225;fico de masa avascular y&#47;o importante neovascularizaci&#243;n perif&#233;rica patol&#243;gica<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#44; constituye <span class="elsevierStyleItalic">a priori</span> un hallazgo superponible a cualquier tumor hep&#225;tico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> De este modo&#44; el diagn&#243;stico diferencial en nuestro medio se deber&#237;a establecer entre diversos tipos de tumores s&#243;lidos hep&#225;ticos&#58; benignos<span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span> y malignos&#58; hepatocarcinoma asociado a cirrosis&#44; hepatocarcinoma esclerosante<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; hepatocarcinoma fibrolamelar<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#44; y sarcoma primitivo o metast&#225;sico<span class="elsevierStyleSup">7</span> e incluso con sarcomas de la vena cava retrohep&#225;tica<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> En la actualidad y en la mayor&#237;a de series consultadas<span class="elsevierStyleSup">3&#44;7-9</span>&#44; el diagn&#243;stico de sarcoma hep&#225;tico puede establecerse preoperatoriamente&#44; como en nuestro caso&#44; mediante citolog&#237;a o biopsia percut&#225;nea ecodirigida&#46; Sin embargo&#44; en ocasiones el diagn&#243;stico diferencial entre sarcoma hep&#225;tico primitivo o metast&#225;sico puede presentar dificultades&#44; dada la mayor frecuencia de sarcomas de otras localizaciones con metastatizaci&#243;n hep&#225;tica&#44; como los retroperitoneales<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; Por ello&#44; el estudio anatomopatol&#243;gico resulta fundamental&#44; pues tanto en casos de angiosarcomas como de sarcomas indiferenciados &#40;embrionarios&#41; puede predecirse con seguridad su origen primitivo hep&#225;tico&#46; Por el contrario&#44; en casos de fibrosarcomas&#44; leiomiosarcomas y HFM habr&#237;a que excluir inequ&#237;vocamente su origen metast&#225;sico&#44; por lo dem&#225;s mucho m&#225;s frecuente&#46; En estos casos&#44; la confirmaci&#243;n cl&#237;nica &#40;antecedentes&#44; exploraci&#243;n&#44; etc&#46;&#41; y radiol&#243;gica de ausencia de tumor primitivo de estirpe sarcomatosa&#44; la ausencia de met&#225;stasis en otras localizaciones y su forma de presentaci&#243;n como tumor &#250;nico&#44; ayudar&#237;an a confirmar el origen primitivo hep&#225;tico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico en los casos de HFM incluir&#237;a su adscripci&#243;n seg&#250;n el pleomorfismo celular y su &#237;ndice mit&#243;tico&#44; en uno de los cinco subtipos que se han descrito<span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span>&#44; siendo los de patr&#243;n &#34;estoriforme&#34;&#44; como en nuestro caso&#44; el tipo histol&#243;gico m&#225;s frecuente&#46; En el estudio inmunohistoqu&#237;mico&#44; los ant&#237;genos caracter&#237;sticos de tumor epitelial&#44; como alfafetoprote&#237;na&#44; CEA&#44; citoqueratina&#44; col&#225;geno tipo IV&#44; etc&#46;&#44; son habitualmente negativos&#44; mientras que ant&#237;genos mesenquimales e histiocitarios&#44; como alfa-1-antitripsina&#44; alfa-1-antiquimotripsina&#44; CD-68&#44; etc&#46;&#44; y con menor especificidad vimentina&#44; suelen ser positivos en la mayor&#237;a de casos&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La cirug&#237;a constituye el tratamiento de elecci&#243;n&#46; El tratamiento quir&#250;rgico resectivo debe mantener los mismos principios quir&#250;rgicos preconizados en la cirug&#237;a de los sarcomas de &#34;partes blandas&#34;&#46; Por ello&#44; las resecciones anat&#243;micas hep&#225;ticas con &#34;m&#225;rgenes oncol&#243;gicos&#34; son el tratamiento de elecci&#243;n&#46; No obstante&#44; y debido al avanzado estado evolutivo de la enfermedad en el momento del diagn&#243;stico&#44; como ha sucedido en la mayor&#237;a de las series consultadas&#44; la tumorectom&#237;a o enucleaci&#243;n seguida de tratamiento quimioter&#225;pico coadyuvante puede ser otra opci&#243;n terap&#233;utica a tener en cuenta&#44; incluso en casos con met&#225;stasis&#44; como ha preconizado alg&#250;n autor<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Otros autores<span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span> han realizado trasplante hep&#225;tico en casos seleccionados&#44; como tumores irresecables y ausencia de met&#225;stasis&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Otros tipos de tratamiento&#44; propuestos principalmente en casos en que la cirug&#237;a se considere contraindicada son&#58; embolizaci&#243;n&#44; radioterapia y quimioterapia&#44; aunque sus resultados son claramente inferiores a los que se obtendr&#237;an en sarcomas de otras localizaciones<span class="elsevierStyleSup">16&#44;17</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Los agentes quimioter&#225;picos m&#225;s frecuentemente utilizados como primera l&#237;nea de tratamiento son&#58; ifosfamida y adriamicina con adici&#243;n o no de doxorubicina<span class="elsevierStyleSup">7&#44;17</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El pron&#243;stico de los sarcomas hep&#225;ticos y fundamentalmente del HFM es pobre&#46; La mayor&#237;a de los pacientes no operados mueren antes del primer a&#241;o desde el diagn&#243;stico<span class="elsevierStyleSup">8&#44;18</span>&#44; mientras que en el conjunto de pacientes con resecci&#243;n y trasplante con o sin quimioterapia adyuvante se ha descrito una supervivencia global despu&#233;s del tercer a&#241;o del 15-20&#37; &#40;con la reserva que supone el reducido n&#250;mero de casos referidos en la bibliograf&#237;a&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El an&#225;lisis de los casos resecados con una supervivencia prolongada revela que los principales factores pron&#243;sticos favorables son&#58; diagn&#243;stico precoz con tama&#241;o peque&#241;o del tumor &#40;inferior a 5 cm&#41; y enfermedad localizada &#40;&#191;hallazgo&#63;&#41;&#44; junto con cirug&#237;a radical con &#34;m&#225;rgenes de seguridad&#34;<span class="elsevierStyleSup">8</span> o trasplante hep&#225;tico&#46; </p>"
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Información del artículo
ISSN: 0009739X
Idioma original: Español
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2024 Octubre 63 0 63
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