Caso clínico
Angiomixoma agresivo de vulva
Aggressive angiomyxoma of the vulva
E.M. Guldrís Nieto
, V. Buján Costas, R.L. Reboredo García, M. Porto Quintáns, M. Gil Andrés
Autor para correspondencia
Servicio de Ginecología y Obstetricia, Complejo Hospitalario Universitario, Vigo, Pontevedra, España
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Es un tumor poco frecuente, con unos 250 casos publicados en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La relación mujer:hombre es 6:1 y afecta sobre todo a mujeres adultas en edad fértil con lesiones en región pélvica, genital o perineal.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 37 años de edad, nuligesta, usuaria de anticonceptivos orales con antecedente de fractura de cadera y septoplastia acudió a nuestra consulta por presentar una lesión nodular de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en labio mayor derecho. La biopsia escisional bajo anestesia local se realizó sin dificultad y el estudio anatomopatológico mostró un tejido fibroadiposo sin alteraciones relevantes. Después de la biopsia referida, la paciente tuvo un embarazo que finalizó mediante cesárea electiva por presentación podálica. Dos años más tarde la paciente consultó nuevamente por unas lesiones nodulares con pedículos amplios en labio mayor derecho que habían crecido de forma importante durante el embarazo en el año anterior, refiriendo dolor al sentarse y molestias con pantalones y ropa ajustada. Se realizó exéresis de las lesiones pediculadas bajo anestesia local de 1,5 y 3,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, y se objetivó continuación de los pedículos en profundidad y con extensión craneal hacia pubis, extirpándose la máxima cantidad de tejido posible, limitada por el tipo de anestesia. Se finalizó la intervención con excelente resultado estético y las piezas se enviaron para estudio histológico que emitió el diagnóstico de angiomixoma agresivo profundo en las tumoraciones enviadas, mostrando una matriz mixoide, con escasa celularidad y frecuentes vasos, algunos de ellos hialinizados. En el estudio inmunohistoquímico existía expresión de desmina, positividad para receptores de estrógenos y progesterona con negatividad para actina y S-100 con una mínima actividad proliferativa (Ki67). La piel perilesional presentaba áreas de infiltración dérmica por angiomixoma profundo con bordes quirúrgicos no valorables. Se solicitó una resonancia magnética que mostraba asimetría en región vulvar y una lesión de morfología pseudonodular en el tejido graso del tercio anterior de labio mayor derecho de aproximadamente 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro que planteaba como posibilidades diagnósticas cambios poscirugía o un pequeño resto tumoral. Seis semanas más tarde se realizó bajo anestesia general ampliación de márgenes de la cirugía previa, en 1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm sin encontrarse en todo el material enviado evidencia de neoplasia residual y observándose fibrosis y reacción gigantocelular focal. Tras 2 años de seguimiento no existe evidencia de recidiva y la paciente se encuentra asintomática. Ha solicitado método anticonceptivo, aconsejándose un dispositivo intrauterino de cobre por la posible influencia hormonal en el crecimiento tumoral.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El angiomixoma agresivo fue descrito por primera vez por Steeper y Rosai en 1983, y eligieron el término de agresivo para destacar la naturaleza neoplásica de los vasos sanguíneos, la tendencia a la infiltración local y su naturaleza recurrente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. El término actual aceptado para este tumor es angiomixoma profundo, donde el término profundo refleja su tendencia por la afectación de tejidos blandos profundos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Solo existen 2 casos descritos de enfermedad metastásica en la literatura. Siassi et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> describieron el caso de una paciente de 63 años con afectación pulmonar y mediastínica por angiomixoma y Blandamura et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> describieron el caso de una mujer de 27 años con múltiples recurrencias locales y metástasis pulmonares.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mayoría de los angiomixomas son inicialmente diagnosticados como quistes de la glándula de Bartholino, quistes labiales, quistes del conducto de Gartner y otros tumores mesenquimales del tracto genital. Suelen presentarse como una masa sólida de consistencia blanda, no dolorosa de tamaño variable y crecimiento lento, aunque parece existir una influencia hormonal en su patogenia porque a menudo presenta receptores positivos para estrógenos y progesterona y su crecimiento es más rápido en el embarazo, como en nuestra paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado su comportamiento biológico, la escisión local con 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de margen es el tratamiento óptimo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Sin embargo, el diagnóstico preoperatorio es a menudo un problema por la rareza de estos tumores y la ausencia de hallazgos típicos y la mayoría de los casos son diagnosticados después de la primera cirugía. El diagnóstico exacto antes de la cirugía permite planear tanto la cirugía como el manejo adecuado del paciente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La comprobación de la existencia de receptores hormonales por medios inmunohistoquímicos, en algunos casos de angiomixoma, plantea la posibilidad de utilizar terapia hormonal como coadyuvante en los casos de resección incompleta, aunque no existen datos sobre cuánto tiempo mantener el tratamiento. Los tratamientos usados hasta ahora han sido los agonistas de la GnRh (a-GnRh) generalmente en inyección mensual, solos o en combinación con otros fármacos como raloxifeno. Los a-GnRh representan un tratamiento eficaz para distintas enfermedades ginecológicas como endometriosis, cáncer de mama o miomas. El raloxifeno a dosis estándares reduce el tamaño de los miomas cuando es dado en combinación con los a-GnRh en pacientes en edad fértil. Su uso ha disminuido el tamaño tumoral, facilitando la cirugía, y se ha empleado como tratamiento de consolidación posteriormente en diferentes casos presentados en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,8,9</span></a>. Queremos destacar la necesidad de hacer pequeñas biopsias rápidas ante una tumoración pélvica o perineal porque el diagnóstico previo permite un mejor plan de tratamiento y ayuda a evitar múltiples cirugías. En el caso que presentamos, han sido necesarias 2 cirugías para conseguir una escisión completa con márgenes libres. En caso de recurrencia, las terapias hormonales serán consideradas como tratamientos alternativos.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres404923" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec381297" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres404924" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec381296" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2013-01-07" "fechaAceptado" => "2013-05-17" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec381297" "palabras" => array:4 [ 0 => "Angiomixoma agresivo" 1 => "Angiomixoma profundo" 2 => "Tumor de partes blandas" 3 => "Vulva" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec381296" "palabras" => array:4 [ 0 => "Aggressive angiomyxoma" 1 => "Deep angiomyxoma" 2 => "Soft tissue tumors" 3 => "Vulva" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El angiomixoma agresivo es una neoplasia de partes blandas poco frecuente que aparece fundamentalmente en la región pélvica y perineal de mujeres durante la edad reproductiva. Se caracteriza por un crecimiento lento y tendencia a la recurrencia local. Presentamos un caso de angiomixoma agresivo vulvar en una mujer de 37 años.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Aggressive angiomyxoma is a rare soft tissue tumor that almost exclusively involves the perineal and pelvic regions of women of reproductive age. This tumor is characterized by slow growth and a tendency to local recurrence. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 11 | 2 | 13 |
| 2024 Octubre | 152 | 10 | 162 |
| 2024 Septiembre | 90 | 10 | 100 |
| 2024 Agosto | 96 | 7 | 103 |
| 2024 Julio | 134 | 7 | 141 |
| 2024 Junio | 110 | 10 | 120 |
| 2024 Mayo | 79 | 2 | 81 |
| 2024 Abril | 74 | 5 | 79 |
| 2024 Marzo | 72 | 7 | 79 |
| 2024 Febrero | 73 | 5 | 78 |
| 2024 Enero | 122 | 8 | 130 |
| 2023 Diciembre | 104 | 2 | 106 |
| 2023 Noviembre | 143 | 5 | 148 |
| 2023 Octubre | 192 | 17 | 209 |
| 2023 Septiembre | 123 | 16 | 139 |
| 2023 Agosto | 89 | 8 | 97 |
| 2023 Julio | 130 | 4 | 134 |
| 2023 Junio | 87 | 5 | 92 |
| 2023 Mayo | 111 | 7 | 118 |
| 2023 Abril | 75 | 2 | 77 |
| 2023 Marzo | 95 | 20 | 115 |
| 2023 Febrero | 81 | 27 | 108 |
| 2023 Enero | 93 | 12 | 105 |
| 2022 Diciembre | 79 | 34 | 113 |
| 2022 Noviembre | 86 | 13 | 99 |
| 2022 Octubre | 80 | 16 | 96 |
| 2022 Septiembre | 75 | 15 | 90 |
| 2022 Agosto | 81 | 11 | 92 |
| 2022 Julio | 83 | 19 | 102 |
| 2022 Junio | 93 | 9 | 102 |
| 2022 Mayo | 73 | 8 | 81 |
| 2022 Abril | 104 | 19 | 123 |
| 2022 Marzo | 91 | 18 | 109 |
| 2022 Febrero | 89 | 11 | 100 |
| 2022 Enero | 91 | 8 | 99 |
| 2021 Diciembre | 81 | 17 | 98 |
| 2021 Noviembre | 102 | 26 | 128 |
| 2021 Octubre | 136 | 22 | 158 |
| 2021 Septiembre | 112 | 11 | 123 |
| 2021 Agosto | 211 | 17 | 228 |
| 2021 Julio | 128 | 13 | 141 |
| 2021 Junio | 86 | 13 | 99 |
| 2021 Mayo | 56 | 8 | 64 |
| 2021 Abril | 141 | 22 | 163 |
| 2021 Marzo | 84 | 6 | 90 |
| 2021 Febrero | 70 | 19 | 89 |
| 2021 Enero | 54 | 8 | 62 |
| 2020 Diciembre | 65 | 11 | 76 |
| 2020 Noviembre | 57 | 8 | 65 |
| 2020 Octubre | 46 | 6 | 52 |
| 2020 Septiembre | 55 | 11 | 66 |
| 2020 Agosto | 75 | 7 | 82 |
| 2020 Julio | 68 | 11 | 79 |
| 2020 Junio | 55 | 11 | 66 |
| 2020 Mayo | 69 | 16 | 85 |
| 2020 Abril | 67 | 5 | 72 |
| 2020 Marzo | 97 | 10 | 107 |
| 2020 Febrero | 128 | 6 | 134 |
| 2020 Enero | 131 | 4 | 135 |
| 2019 Diciembre | 140 | 12 | 152 |
| 2019 Noviembre | 121 | 14 | 135 |
| 2019 Octubre | 114 | 4 | 118 |
| 2019 Septiembre | 167 | 17 | 184 |
| 2019 Agosto | 112 | 11 | 123 |
| 2019 Julio | 168 | 16 | 184 |
| 2019 Junio | 103 | 41 | 144 |
| 2019 Mayo | 99 | 62 | 161 |
| 2019 Abril | 196 | 16 | 212 |
| 2019 Marzo | 97 | 17 | 114 |
| 2019 Febrero | 119 | 8 | 127 |
| 2019 Enero | 88 | 10 | 98 |
| 2018 Diciembre | 62 | 6 | 68 |
| 2018 Noviembre | 75 | 7 | 82 |
| 2018 Octubre | 77 | 6 | 83 |
| 2018 Septiembre | 54 | 7 | 61 |
| 2018 Agosto | 55 | 5 | 60 |
| 2018 Julio | 34 | 9 | 43 |
| 2018 Junio | 38 | 7 | 45 |
| 2018 Mayo | 44 | 2 | 46 |
| 2018 Abril | 30 | 4 | 34 |
| 2018 Marzo | 34 | 1 | 35 |
| 2018 Febrero | 27 | 1 | 28 |
| 2018 Enero | 26 | 0 | 26 |
| 2017 Diciembre | 9 | 0 | 9 |
| 2017 Noviembre | 13 | 1 | 14 |
| 2017 Octubre | 27 | 3 | 30 |
| 2017 Septiembre | 19 | 1 | 20 |
| 2017 Agosto | 13 | 0 | 13 |
| 2017 Julio | 18 | 6 | 24 |
| 2017 Junio | 29 | 3 | 32 |
| 2017 Mayo | 15 | 0 | 15 |
| 2017 Abril | 9 | 4 | 13 |
| 2017 Marzo | 14 | 36 | 50 |
| 2017 Febrero | 17 | 0 | 17 |
| 2017 Enero | 8 | 2 | 10 |
| 2016 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Mayo | 0 | 1 | 1 |
| 2015 Octubre | 0 | 1 | 1 |
| 2015 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Enero | 0 | 2 | 2 |
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