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Carta científica
Una causa singular de hipertensión endocrina
A remarkable cause of endocrine hypertension
Miguel Paja-Fano
Autor para correspondencia
miguel.pajafano@osakidetza.eus

Autor para correspondencia.
, Adela-Leire Martínez-Martínez, Andoni Monzón-Mendiolea, Javier Espiga-Alzola
Servicio de Endocrinología, Hospital Universitario de Basurto, OSI Bilbao-Basurto, Osakidetza, Bilbao, España
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En la anal&#237;tica de su m&#233;dico de atenci&#243;n primaria destacaba una caliemia baja en dos determinaciones &#40;3&#44;49 y 3&#44;12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#41;&#44; con funci&#243;n renal normal&#46; El estudio ampliado en el servicio de Nefrolog&#237;a evidenci&#243; una actividad de renina plasm&#225;tica baja &#40;0&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#47;h&#41; con aldosterona normal-baja &#40;7&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;dl&#41;&#44; catecolaminas urinarias normales y un angioTAC con una masa suprarrenal derecha hipervascular de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Consultado el servicio de Endocrinolog&#237;a se indic&#243; ampliar el estudio con metanefrinas urinarias fraccionadas&#44; 3-metoxitiramina urinaria y cortisol libre urinario&#44; todos ellos normales&#44; adem&#225;s de ACTH &#40;34&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml&#41; y DHEAs plasm&#225;ticas &#40;1&#44;31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;ml&#41;&#44; junto con la determinaci&#243;n en suero de cromogranina A y testosterona&#44; todos ellos normales&#46; Evaluada en consulta con estos resultados&#44; no manifestaba alteraciones menstruales ni hirsutismo&#44; negaba el consumo habitual de regaliz y su fenotipo era normal&#46; Se indic&#243; cirug&#237;a preferente por el tama&#241;o de la masa tumoral&#44; y en el suero almacenado en la seroteca hospitalaria se solicit&#243; simult&#225;neamente la determinaci&#243;n de metabolitos intermedios de la esteroidog&#233;nesis en laboratorio de referencia&#46; Intervenida una semana despu&#233;s mediante laparotom&#237;a subcostal ante la potencial malignidad&#44; se resec&#243; una suprarrenal derecha de 87&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g que conten&#237;a una tumoraci&#243;n no encapsulada s&#243;lida homog&#233;nea amarillenta de 6&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; con un fino ribete de tejido adrenal comprimido&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico mostr&#243; un crecimiento tumoral de patr&#243;n trabecular y tubular-pseudoglandular sin mitosis&#44; necrosis&#44; calcificaci&#243;n ni invasi&#243;n vascular&#46; La inmunohistoqu&#237;mica mostr&#243; positividad para Melan-A&#44; inhibina y CKA1-AE3&#44; con negatividad para cromogranina&#44; S100&#44; CEA&#44; EMA y <span class="elsevierStyleItalic">renal cell marker</span>&#59; todo ello compatible con adenoma suprarrenal&#44; con Ki67 &#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2&#37;&#46; Tras la intervenci&#243;n se recibieron los resultados de los an&#225;lisis pendientes&#44; con niveles de desoxicorticosterona &#40;DOCA&#41; casi 16 veces por encima del l&#237;mite superior de la normalidad &#40;LSN&#41; &#40;237&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;dl&#59; LSN&#58; 15&#41;&#44; con 11-desoxicortisol y corticosterona normales&#46; Evaluada a los 15 d&#237;as se hab&#237;a normalizado la PA&#44; desaparecido la poliuria y la caliemia era normal &#40;4&#44;32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#41;&#46; Al mes de la cirug&#237;a&#44; la bioqu&#237;mica s&#233;rica mostraba valores normales de DOCA &#40;7&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#41;&#44; con niveles a&#250;n bajos de actividad de renina&#46; Pasados 2 a&#241;os y medio de la intervenci&#243;n se mantiene asintom&#225;tica&#44; con PA normal y sin lesiones en el lecho quir&#250;rgico en una RM abdominal&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La posibilidad de una forma secundaria de HTA debe plantearse ante la presencia de algunos s&#237;ntomas cl&#237;nicos&#44; principalmente cefalea&#44; taquicardia o hipersudoraci&#243;n que apunten un exceso de catecolaminas&#44; o de alteraciones anal&#237;ticas&#44; en particular la hipocaliemia espont&#225;nea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Esta alteraci&#243;n electrol&#237;tica&#44; en ausencia de una p&#233;rdida digestiva o iatr&#243;gena por diur&#233;ticos&#44; sugiere la posibilidad de un exceso mineralocorticoide&#46; Dentro de este grupo el aldosteronismo primario es la causa m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; y se caracteriza por la secreci&#243;n aut&#243;noma de aldosterona en un adenoma unilateral o por ambas gl&#225;ndulas en la hiperplasia bilateral&#46; Las dem&#225;s variantes&#44; incluida la hiperplasia unilateral&#44; los adenomas m&#250;ltiples&#44; los carcinomas productores de aldosterona &#40;aislada o cosecretada con otros esteroides&#41; y las formas gen&#233;ticas&#44; son mucho menos frecuentes&#46; En todas estas presentaciones&#44; la renina&#44; o bien medida por actividad&#44; o bien como masa&#44; estar&#225; baja o suprimida&#44; con niveles normales o altos de aldosterona &#40;usualmente por encima de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;dl&#41;&#44; no suprimibles con la sobrecarga salina&#46; Otra forma de exceso mineralocorticoide aparente se produce con el hipercortisolismo severo por rebosamiento del receptor glucocorticoide y escape de la inactivaci&#243;n por la 11&#223;-hidroxiesteroide deshidrogenasa tipo 2 &#40;11&#223;-HSD2&#41;&#44; habitualmente asociado a producci&#243;n ect&#243;pica maligna de ACTH y sin fenotipo Cushing por la explosividad de su curso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; El consumo excesivo de regaliz&#44; a trav&#233;s del bloqueo del mismo enzima inactivador&#44; origina que el cortisol en niveles fisiol&#243;gicos active el receptor mineralocorticoide&#44; con la consecuente supresi&#243;n de la renina&#44; retenci&#243;n salina e hipercaliuria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Este mismo mecanismo&#44; con base gen&#233;tica&#44; subyace en el denominado s&#237;ndrome de exceso aparente de mineralocorticoide&#44; debido a mutaciones heterocigotas del enzima 11&#223;-HSD2<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El exceso no tumoral de otros precursores de la esteroidog&#233;nesis como causa de exceso mineralocorticoide se puede detectar en edad pedi&#225;trica asociado a d&#233;ficits enzim&#225;ticos cong&#233;nitos&#44; en particular el de 11&#223;-hidroxilasa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; con exceso de 11-desoxicortisol y DOCA &#40;ambos con efecto mineralocorticoide&#41;&#44; y en defectos en la s&#237;ntesis de andr&#243;genos &#40;17&#945;-hidroxilasa y 17&#44;20-liasa&#41;&#44; con alteraciones gonadales asociadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; El exceso de precursores de la esteroidog&#233;nesis asociado a procesos neopl&#225;sicos sin s&#237;ndrome de Cushing es excepcional&#44; dependiente del nivel e intensidad del bloqueo enzim&#225;tico en el seno de tejido tumoral&#44; y es valorable por estudios de cromatograf&#237;a que demuestran el perfil de secreci&#243;n en cada tumor&#46; Habitualmente se describe asociado a carcinomas adrenales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; y excepcionalmente a adenomas suprarrenales&#44; unilateral como este caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; o bilaterales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; La paciente aportada re&#250;ne una serie de caracter&#237;sticas muy inusuales&#44; en especial la sorprendente detecci&#243;n de un tumor adrenal productor de DOCA aislada&#44; y en particular de una neoplasia benigna pese a su tama&#241;o y apariencia radiol&#243;gica&#46; La diferencia entre un adenoma y un carcinoma suprarrenal depende de criterios no del todo precisos antes de la intervenci&#243;n&#44; y por ello una disecci&#243;n quir&#250;rgica cuidadosa en los casos con potencial malignidad es fundamental&#46; La reversi&#243;n cl&#237;nica&#44; bioqu&#237;mica y radiol&#243;gica tras la intervenci&#243;n confirma el origen tumoral de la DOCA&#44; sin ning&#250;n otro metabolito esteroidog&#233;nico elevado&#44; indicativo de una producci&#243;n selectiva de esta hormona en el seno de un adenoma radiol&#243;gicamente agresivo por su tama&#241;o y vascularizaci&#243;n&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; se aporta un nuevo caso de un tumor suprarrenal productor de DOCA&#44; con la peculiaridad de su benignidad&#44; curso favorable y ausencia de hipersecreci&#243;n de otros metabolitos esteroideos&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Autor&#237;a</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Miguel Paja&#58; concepci&#243;n&#44; dise&#241;o y escritura de manuscrito&#46; Adela L&#46; Mart&#237;nez&#58; recogida de datos y su interpretaci&#243;n&#46; Andoni Monz&#243;n&#58; recogida de datos y su interpretaci&#243;n&#46; Javier Espiga&#58; atenci&#243;n y seguimiento cl&#237;nico del paciente&#59; revisi&#243;n cr&#237;tica del art&#237;culo&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 25300164
Idioma original: Español
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2024 Octubre 78 7 85
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2024 Agosto 52 11 63
2024 Julio 59 16 75
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