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Notas clínicas
Xantogranuloma de silla turca
Sellar xanthogranuloma
Isabel Pavón de Paza,
Autor para correspondencia
pavonisa@yahoo.es

Dra. I. Pavón de Paz. Servicio de Endocrinología. Hospital Universitario de Getafe. Ctra. de Toledo, Km 12,5. 28905 Getafe. Madrid. España.
, David Peñalver Talaveraa, Juana Olivar Roldána, Juan Carlos Gómez-Angulo Ginerb, Carlos Santonja Garrigac, Susana Monereo Megíasa
a Servicio de Endocrinología. Hospital Universitario de Getafe. Getafe. Madrid. España
b Servicio de Neurocirugía. Hospital Universitario de Getafe. Getafe. Madrid. España
c Servicio de Anatomía Patológica. Hospital Universitario de Getafe. Getafe. Madrid. España
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ten&#237;a varias primas en rama materna con historia de menarquia precoz&#46;</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la edad de 6 a&#241;os apareci&#243; vello pubiano asociado a flujo vaginal y aumento de la velocidad de crecimiento&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se trata de una ni&#241;a normos&#243;mica con desarrollo arm&#243;nico&#59; talla&#44; 118<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm &#40;percentil 60&#41;&#59; talla en sedestaci&#243;n&#44; 66&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#59; peso&#44; 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#59; facies normal&#44; sin manchas cut&#225;neas&#59; tiroides normal&#59; vello pubiano incipiente&#44; sin axilarquia ni telarquia&#46; El resto de la exploraci&#243;n result&#243; normal&#46;</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; estudio en el que el hemograma y la bioqu&#237;mica general&#44; as&#237; como las pruebas de funci&#243;n tiroidea&#44; resultaron normales&#46; Estradiol plasm&#225;tico&#44; 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml&#59; lutropina &#40;LH&#41; basal&#44; 1&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml&#44; que tras est&#237;mulo con LHRH ascend&#237;a a 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml&#59; folitropina &#40;FSH&#41; basal&#44; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml que tras LHRH ascend&#237;a a 2&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml&#59; 17 hidroxiprogesterona&#44; 0&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml que tras est&#237;mulo con corticotropina &#40;ACTH&#41; ascend&#237;a a 1&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#46; La ecograf&#237;a abdominal y genital result&#243; normal&#46; La edad &#243;sea era de 8 a&#241;os y 10 meses &#40;pron&#243;stico de talla&#44; 151<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#41; y la resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; del &#225;rea hipotalamohipofisaria no mostr&#243; ninguna alteraci&#243;n&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de pubertad precoz idiop&#225;tica&#44; se inici&#243; tratamiento con triptorelina intramuscular cada 4 semanas&#44; con buena respuesta&#59; se mantuvo dicho tratamiento durante 30 meses&#46; La paciente tuvo la menarquia a los 12 a&#241;os&#44; y su talla final fue 156<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y fue dada de alta&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En octubre del 2003&#44; con 16 a&#241;os&#44; ingres&#243; en nuestro servicio con sospecha de apoplej&#237;a hipofisaria&#46; La paciente refer&#237;a desde los 10 a&#241;os episodios de cefalea punzante hemicraneal derecha de inicio progresivo a primera hora de la ma&#241;ana asociada a ojo rojo y lagrimeo unilateral&#46; Estos episodios se presentaban en racimos cada 2 o 3 meses y duraban 4&#8211;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#47;d&#237;a durante aproximadamente una semana&#46; Hab&#237;a sido diagnosticada de cefalea de Horton o Cluster y por este motivo hab&#237;a seguido diferentes tratamientos&#46; En los &#250;ltimos meses la frecuencia de estos episodios hab&#237;a aumentado hasta hacerse pr&#225;cticamente diarios&#46; En la &#250;ltima semana la cefalea se hab&#237;a hecho m&#225;s intensa&#44; sin cambios claros en sus caracter&#237;sticas&#44; por lo que se realiz&#243; una RM craneal&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM mostraba una imagen de masa intrasellar bien definida&#44; con una se&#241;al elevada en todas las secuencias compatible con macroadenoma hipofisario con signos de sangrado subagudo&#44; desplazamiento del tallo&#44; compresi&#243;n y desviaci&#243;n quiasm&#225;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Interrogada al respecto&#44; no hab&#237;a notado alteraciones de la visi&#243;n&#44; manten&#237;a reglas regulares y no presentaba otros datos cl&#237;nicos de exceso o d&#233;ficit hormonal&#46; Se realiz&#243; valoraci&#243;n oftalmol&#243;gica urgente&#58; los movimientos oculares&#44; reflejos pupilares&#44; fondo de ojo y campimetr&#237;a resultaron normales&#46; Se obtuvieron muestras para determinaciones hormonales&#46; Se valoraron en ese momento opciones de tratamiento&#58; cirug&#237;a urgente frente a tratamiento con glucocorticoides&#44; y se opt&#243; por manejo m&#233;dico conservador&#46; Se inici&#243; tratamiento con dexametasona inicialmente intravenosa &#40;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#41; y despu&#233;s v&#237;a oral&#44; con lo que mejoraron de forma llamativa los s&#237;ntomas de la paciente en las siguientes 24&#8211;48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio hormonal hipofisario result&#243; normal&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras una semana de tratamiento y comprobar la ausencia de complicaciones oftalmol&#243;gicas y estabilidad&#44; la paciente fue dada de alta con dexametasona por v&#237;a oral&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dos semanas despu&#233;s&#44; la RM mostraba discreta mejor&#237;a radiol&#243;gica con disminuci&#243;n de la afecci&#243;n quiasm&#225;tica&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 4 semanas del alta la paciente fue llevada a urgencias por alteraci&#243;n del comportamiento y s&#237;ndrome confusional agudo&#58; la familia manifestaba que tras el alta la paciente present&#243; &#225;nimo triste&#44; que mejor&#243; parcialmente tras iniciar tratamiento con sertralina&#46; No present&#243; nuevos episodios de cefalea&#46; Despu&#233;s comenz&#243; a mostrarse progresivamente m&#225;s inhibida&#44; abandon&#243; el aseo personal y expres&#243; ideas alucinatorias&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n mostraba poca colaboraci&#243;n&#44; estaba desorientada y bradips&#237;quica y contestaba con monos&#237;labos&#46; Los movimientos oculares eran normales y no presentaba otra focalidad neurol&#243;gica&#46; La bioqu&#237;mica en sangre no mostr&#243; alteraciones&#44; las determinaciones de t&#243;xicos en orina &#40;anfetaminas&#44; cannabis&#44; coca&#237;na&#44; benzodiacepinas&#44; barbit&#250;ricos y opi&#225;ceos&#41; fueron negativas&#46; Se realiz&#243; una RM hipofisaria urgente&#44; que no objetiv&#243; cambios con respecto a la previa&#44; y un electroencefalograma urgente sin datos de actividad epilept&#243;gena&#46; Descartada una causa org&#225;nica&#44; se solicit&#243; valoraci&#243;n psiqui&#225;trica y se le diagnostic&#243; depresi&#243;n y psicosis esteroidea&#44; para lo que se la trat&#243; con haloperidol y se mantuvo la sertralina&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; pauta descendente de glucocorticoides&#44; con lo que reaparecieron los episodios de cefalea intensa&#46; Por este motivo recomendamos tratamiento quir&#250;rgico de la lesi&#243;n hipofisaria&#46; La cl&#237;nica psiqui&#225;trica mejor&#243; progresivamente&#46;</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue intervenida quir&#250;rgicamente por v&#237;a transesfenoidal&#46; Tras la apertura dural&#44; se objetiv&#243; la salida de un l&#237;quido oleoso que indicaba craneofaringioma&#46; El postoperatorio curs&#243; sin complicaciones&#44; salvo diabetes ins&#237;pida transitoria&#46;</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio anatomopatol&#243;gico de los fragmentos de tejido remitidos mostraba predominio de tejido xantogranulomatoso con abundantes cristales de colesterol entremezclados con detritos&#44; celularidad inflamatoria&#44; histiocitos&#44; c&#233;lulas gigantes de cuerpo extra&#241;o y algunos sider&#243;fagos&#46; Se observ&#243; la presencia focal de epitelio escamoso aplanado sin queratinizaci&#243;n&#46; Todos estos datos eran compatibles con la impresi&#243;n quir&#250;rgica de craneofaringioma adamantinomatoso&#44; pero el estudio histol&#243;gico indicaba un xantogranuloma de silla turca &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio hormonal posquir&#250;rgico result&#243; completamente normal&#46; La paciente qued&#243; libre de cefaleas tras la cirug&#237;a y s&#243;lo ha tenido desde entonces dos episodios similares&#46; Los controles de imagen realizados a los 6 meses y a los 2 a&#241;os de la cirug&#237;a muestran cambios posquir&#250;rgicos sin ning&#250;n dato de resto o recidiva tumoral&#46; La paciente no ha sido radiada&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">DISCUSI&#211;N</span><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La pubertad precoz central o verdadera puede asociarse a multitud de lesiones en el sistema nervioso central&#44; pero en la mayor parte de los ni&#241;os no es posible identificar una causa&#44; por lo que son diagnosticados de pubertad precoz idiop&#225;tica&#46;</p><p id="p0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La posibilidad de una neoplasia del sistema nervioso central obliga a realizar una tomograf&#237;a o una RM craneal en cualquier paciente con una pubertad precoz central verdadera&#46; El glioma &#243;ptico e hipotal&#225;mico&#44; el astrocitoma&#44; el ependimoma y rara vez el craneofaringioma pueden comprimir las v&#237;as neuronales que inhiben la generaci&#243;n de pulsos de LHRH en la infancia y causar una pubertad precoz<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46;</p><p id="p0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; la prueba de imagen result&#243; &#40;sin lugar a dudas&#41; normal&#44; la paciente fue diagnosticada de pubertad precoz idiop&#225;tica y fue tratada&#44; con buenos resultados&#46;</p><p id="p0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 10 a&#241;os de edad la paciente fue diagnosticada de cefalea en racimos en el servicio de neurolog&#237;a&#46; Aunque la edad de comienzo de este tipo de cefalea es generalmente entre los 20 y los 50 a&#241;os&#44; puede ocurrir incluso en la primera d&#233;cada de la vida&#46; Afecta m&#225;s frecuentemente a varones&#46; Se caracteriza por dolores de cabeza repetitivos que generalmente comienzan bruscamente en la zona periorbitaria y son siempre unilaterales&#46; Se asocia a lagrimeo unilateral&#44; ojo rojo&#44; congesti&#243;n nasal y n&#225;useas&#46; La patogenia no est&#225; totalmente aclarada&#59; parece haber una alteraci&#243;n en neurotransmisi&#243;n serotonin&#233;rgica&#44; y el hipot&#225;lamo ser&#237;a el lugar de activaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46;</p><p id="p0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El aumento de intensidad de la cefalea y la disminuci&#243;n de los per&#237;odos de remisi&#243;n llevaron a sus m&#233;dicos a solicitar una RM craneal&#44; que evidenci&#243; una masa intrasellar de aproximadamente 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro m&#225;ximo que comprim&#237;a y desviaba el quiasma &#243;ptico y el tallo hipofisario&#46; Por sus caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas&#44; la lesi&#243;n era compatible con un macroadenoma hipofisario hemorr&#225;gico&#46; Dado que no hab&#237;a alteraci&#243;n del nivel de conciencia ni oftalmoplej&#237;a y que la exploraci&#243;n oftalmol&#243;gica era normal&#44; se opt&#243; por tratamiento conservador con glucocorticoides&#44; con lo que disminuy&#243; discretamente el tama&#241;o de la lesi&#243;n y desapareci&#243; la cefalea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La buena respuesta de la cefalea al tratamiento con glucocorticoides se ha descrito tanto en la cefalea en racimos como en la apoplej&#237;a hipofisaria&#46;</p><p id="p0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La hipoman&#237;a y la depresi&#243;n son efectos secundarios frecuentes en el tratamiento con glucocorticoides&#46; Menos frecuentemente pueden aparecer cuadros psiqui&#225;tricos m&#225;s graves como la psicosis&#46; Se describe casi exclusivamente con dosis superiores a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de prednisona y sobre todo en tratamientos largos&#46; La respuesta a f&#225;rmacos antipsic&#243;ticos es t&#237;picamente completa y ocurre a las 2 semanas de iniciar el tratamiento neurol&#233;ptico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Nuestra paciente fue tratada con m&#225;s haloperidol y sertralina&#44; con mejor&#237;a en el plazo esperado&#59; asimismo se disminuy&#243; progresivamente los glucocorticoides&#44; con reaparici&#243;n de la cefalea&#44; por lo que se opt&#243; por el tratamiento quir&#250;rgico de la lesi&#243;n intrasellar&#46;</p><p id="p0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anatom&#237;a patol&#243;gica era compatible con craneofaringioma adamantinomatoso&#44; pero apuntaba como m&#225;s probable el diagn&#243;stico de xantogranuloma de la silla turca&#46;</p><p id="p0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los craneofaringiomas son tumores derivados de remanentes embriol&#243;gicos de la bolsa de Rathke que crecen lentamente desde el nacimiento hasta que son diagnosticados&#44; generalmente en la infancia y la juventud&#44; con otro pico de incidencia entre los 55 y los 65 a&#241;os&#46; Al diagn&#243;stico pueden ser muy variables en sus caracter&#237;sticas&#44; desde tumores s&#243;lidos peque&#241;os y circunscritos hasta grandes masas qu&#237;sticas multilobuladas invasoras de m&#225;s de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#46; Generalmente asientan en la zona del tallo hipofisario y el quiasma &#243;ptico y desde ah&#237; pueden extenderse a estructuras circundantes&#46; Con mucha frecuencia afectan a la silla turca&#44; pero es raro que se manifiesten como masa exclusivamente intrasellar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="p0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cl&#237;nica depende de la edad&#46; Los pacientes generalmente presentan hipofunci&#243;n hipofisaria&#44; alteraciones visuales y&#47;o cefalea grave&#46; En ni&#241;os las manifestaciones hormonales m&#225;s comunes son el d&#233;ficit de hormona de crecimiento y el hipotiroidismo central&#44; con el consiguiente retraso de crecimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La pubertad precoz por esta causa es excepcional<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="p0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de colesterol en una masa sellar puede ser el indicio principal del diagn&#243;stico de craneofaringioma&#46; Los espacios aciculares &#243;pticamente vac&#237;os <span class="elsevierStyleItalic">&#40;clefts&#41;</span> de colesterol son comunes en el craneofaringioma adamantinomatoso&#44; aunque tambi&#233;n pueden aparecer en los quistes de la bolsa de Rathke y en los adenomas hipofisarios&#46;</p><p id="p0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los xantogranulomas de la silla turca son granulomas de colesterol intrasellares y se ha se&#241;alado que se trata de una entidad cl&#237;nica y patol&#243;gicamente diferente del craneofaringioma adamantinomatoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46; Se diagnostican sobre todo en adolescentes y adultos j&#243;venes&#46; En general son de tama&#241;o m&#225;s peque&#241;o que los craneofaringiomas y de localizaci&#243;n preferentemente intrasellar&#46; Presentan calcificaciones con menor frecuencia y tambi&#233;n es menos frecuente que cursen con alteraciones visuales&#46; Se describe una mejor resecabilidad con un mayor porcentaje de resecci&#243;n total en la cirug&#237;a&#44; y en general tienen un curso m&#225;s favorable&#46; En lo referente a su patogenia&#44; es posible que puedan crecer como reacci&#243;n a hemorragia&#44; necrosis o inflamaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46;</p><p id="p0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el diagn&#243;stico diferencial de este caso&#44; debe mencionarse la hipofisitis xantomatosa&#46; En esta entidad es caracter&#237;stico&#44; desde el punto de vista anatomopatol&#243;gico&#44; el gran predominio de histiocitos espumosos en el intersticio de una adenohip&#243;fisis relativamente conservada&#44; con linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#59; no se observa revestimiento epitelial&#44; fibrosis&#44; c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; hendiduras de colesterol ni hemosiderina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="p0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas de la lesi&#243;n que presentaba nuestra paciente&#44; con ausencia de calcificaciones&#44; su peque&#241;o tama&#241;o y su localizaci&#243;n exclusivamente intrasellar&#44; junto con los datos cl&#237;nicos con ausencia al diagn&#243;stico de alteraciones visuales a pesar del contacto con el quiasma&#44; y la indemnidad del funcionamiento hipofisario nos hacen pensar en el xantogranuloma de silla turca como diagn&#243;stico m&#225;s probable&#46; Esto se apoya en el hecho de que 10 a&#241;os antes la paciente ten&#237;a una RM hipofisaria completamente normal&#46; Hasta donde hemos podido documentarnos&#44; s&#243;lo ha sido publicado un caso de aparici&#243;n de novo de un craneofaringioma en una paciente diagnosticada de esclerosis m&#250;ltiple y con una RM 2 a&#241;os antes sin lesiones hipotalamohipofisarias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46;</p><p id="p0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mayor parte de los craneofaringiomas son dif&#237;ciles de resecar&#44; e incluso tras la resecci&#243;n &#34;completa&#34; tienden a recurrir&#44; por lo que algunos autores recomiendan la radioterapia como tratamiento adyuvante&#46; La resecci&#243;n completa sin ninguna complicaci&#243;n perioperatoria&#44; salvo diabetes ins&#237;pida transitoria&#44; y la ausencia de recurrencia tras 3 a&#241;os de seguimiento tambi&#233;n respaldan nuestro diagn&#243;stico&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 15750922
Idioma original: Español
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2024 Octubre 56 4 60
2024 Septiembre 55 11 66
2024 Agosto 63 7 70
2024 Julio 66 6 72
2024 Junio 44 8 52
2024 Mayo 44 4 48
2024 Abril 44 9 53
2024 Marzo 53 10 63
2024 Febrero 75 5 80
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2023 Diciembre 105 10 115
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2023 Octubre 150 10 160
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2023 Junio 82 7 89
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