Adolescente de 17años nacida en Quito pero residente desde hace 8meses en la región subtropical de Pachijal, provincia de Pichincha, Ecuador. Acudió a nuestra unidad por presentar 2 úlceras cutáneas, una en el dorso de la mano izquierda seguida de lesiones nodulares a lo largo de la mano, antebrazo y brazo, y la otra en la región axilar derecha. Refiere que las 2 lesiones aparecieron hace 3meses. Se iniciaron como picaduras de mosquitos y evolucionaron a pápulas pruríticas que posteriormente ulceraron. Concomitantemente aparecieron los nódulos y el dolor en el trayecto linfático del miembro superior izquierdo. Acudió al médico de la localidad, quien prescribió diferentes ciclos de antibióticos, sin respuesta. En ningún momento refiere fiebre. Al examen físico se observó una úlcera en el dorso de la mano izquierda de 18×12mm, redondeada, con bordes prominentes y eritematosos, no dolorosa, seguida de 9 lesiones nodulares de trayectorias ascendentes en todo el miembro superior izquierdo. Los 2 primeros nódulos, de 10mm de diámetro, estaban erosionados y de un color violáceo pero sin ulcerarse; los otros eran palpables, de menor tamaño observados a simple vista, y seguían el trayecto de los vasos linfáticos, sensibles a la palpación (fig. 1). Se tomaron muestras de la úlcera de la mano. El frotis coloreado con Diff Quik demostró al microscopio cuerpos redondeados característicos de amastigotes de Leishmania spp., diagnosticándose así como leishmaniasis cutánea tipo esporotricoide o llamada también «pian bois» por la diseminación a los ganglios linfáticos locales y regionales. En los exámenes histopatológicos con coloraciones de Periodic Acid Schiff (PAS) y Grocott-Gomori no se evidenciaron hongos y fueron negativos para bacilos alcohol-ácido resistentes con la coloración de Ziehl Neelsen. Del papel filtro (FTA card) se extrajo el ADN, y amplificado y secuenciado el citocromo b de Leishmania se identificó como L. (Viannia) guyanensis (fig. 2). La analítica básica, que incluyó hemograma y fórmula leucocitaria, enzimograma hepático, velocidad de eritrosedimentación y proteína C reactiva, no presentó alteraciones.
La paciente recibió intramuscularmente 20mg Sbv+/kg/día de antimoniato de meglumina (Glucantime®, Aventis Pharma Ltda., Brasil), correspondiéndole 2 ampollas/día, durante 11días continuos. Progresivamente presentó mialgias, artralgias, astenia, sensación de cansancio y sequedad de la boca. A las 3semanas de inicio del Glucantime® las úlceras —tanto de la axila como de la mano— y los nódulos disminuyeron de tamaño. A las 6semanas las úlceras curaron clínicamente dejando cicatrices hipertróficas; los nódulos linfáticos desaparecieron dejando manchas hiperpigmentadas postinflamatorias. A los 12meses de seguimiento no hay signos de reactivación (fig. 3).
Comentario
La leishmaniasis tegumentaria americana es una infección de la piel y mucosas causada por varias especies del protozoario Leishmania. En las Américas está distribuida desde Texas (EE.UU.) hasta el norte de Argentina1. En Ecuador está presente en regiones subtropicales y tropicales de la costa del Pacífico, en la Amazonía y en ciertos valles interandinos2. La forma clínica predominante es la cutánea localizada (LC), siendo su variante ulcerativa la más frecuente. Los casos de recidiva cutis, úlcera de chiclero, diseminada y difusa son poco comunes, al igual que la forma esporotricoide o linfocutánea o «pian bois», que es poco habitual en Ecuador2. Por tanto, este caso clínico pone de manifiesto que, aunque sea poco habitual, debe considerarse en el diagnóstico diferencial con la esporotricosis linfocutánea (Sporothrix schenkii) y casos de infección por Mycobacterium marinum, infecciones que coexisten en estas mismas condiciones geográficas1,3,4. Característicamente el «pian-bois» se presenta con una o varias lesiones ulcerosas que metastatizan a lo largo de la cadena linfática, produciendo múltiples nódulos que pueden llegar a ulcerarse; la curación espontánea es extremadamente rara y las recaídas son frecuentes. Generalmente el agente causal es L. (V.) guyanensis5, como evidenciamos en este caso identificado por amplificación y secuenciación del gen cytocromo b. Se conoce que L. (V.) panamensis y L. (L.) amazonensis también producen esta forma clínica6,7. L. (V.) guyanensis y L. (V.) panamensis prevalecen en la región subtropical del Pacifico8 donde nuestra paciente se infectó. El tratamiento recomendado por el Ministerio de Salud Pública en Ecuador para todas las variantes de LC son los antimoniales pentavalentes en forma sistémica9. En nuestra paciente el Glucantime® administrado en forma sistémica a dosis estandarizadas resultó efectivo. Un caso de «pian-bois» infectado en Nicaragua, sin identificación de la especie de Leishmania, no curó con Glucantime® y cedió al itraconazol10. Es obligatorio el tratamiento sistémico en la forma esporotricoide por cuanto los nódulos podrían ulcerarse, y además porque con L. (V.) guyanensis habría el riesgo de metástasis a nasofaringe, llegando a producirse la forma mucocutánea1. Otros fármacos recomendados para L. (V.) guyanensis son pentamidina y miltefosina1, que no están disponibles en Ecuador.
En conclusión, este caso representó una forma clínica rara de leishmaniasis cutánea, con diseminación linfática regional, presente en una región subtropical donde la esporotricosis linfocutánea y las infecciones cutáneas por micobacterias también se diagnostican. Además, confirmamos que esta forma esporotricoide en Ecuador fue causada por L. (V.) guyanensis y que cedió al antimoniato de meglumine, sin reactivación posterior.
Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
