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Hiperplasia nodular focal múltiple hepática: presentación en la infancia y evolución atípica
Multiple focal nodular hyperplasia: presentation in infancy and atypical evolution
S. Vivas Alegrea, F. Jorquera Plazaa, F. Muñoz Núñeza, A. Herrera Abiána, J. Espinel Díeza, MJ. Fernández Gundína, R. Tascón Péreza, JL. Olcoz Goñia
a Sección de Aparato Digestivo. Hospital de León. León.
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</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">OBSERVACI&#211;N CL&#205;NICA</span></p><p class="elsevierStylePara"> Mujer de 27 a&#241;os&#44; nul&#237;para&#44; sin antecedentes de toma de anticonceptivos orales&#44; afectada de una forma esp&#225;stica de par&#225;lisis cerebral infantil que le causa un retraso psicomotor y episodios ocasionales de crisis comiciales&#46; A la edad de 11 a&#241;os ingres&#243; por dolor en el hipocondrio derecho y hepatomegalia&#44; realiz&#225;ndose una laparotom&#237;a exploradora que puso de manifiesto un h&#237;gado aumentado de tama&#241;o con varios n&#243;dulos en ambos l&#243;bulos&#44; cuya biopsia no fue diagn&#243;stica&#46; No se investig&#243; la causa de estos n&#243;dulos hep&#225;ticos&#44; que segu&#237;an estando presentes en un control ecogr&#225;fico realizado 4 a&#241;os despu&#233;s&#44; y cuya revisi&#243;n parec&#237;a poner de manifiesto un n&#243;dulo en el l&#243;bulo hep&#225;tico derecho &#40;LHD&#41; de aproximadamente 8 cm y otro en el l&#243;bulo hep&#225;tico izquierdo &#40;LHI&#41; peor definido &#40;4-6 cm aproximadamente&#41;&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"> &#160; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="1423192.GIF" width="232" height="192"></img></p><p class="elsevierStylePara"> A la edad de 26 a&#241;os acudi&#243; de nuevo a consulta&#44; tras aproximadamente 15 a&#241;os durante los cuales present&#243; dolor espor&#225;dico leve en el epigastrio y el hipocondrio derecho&#46; En una nueva ecograf&#237;a se apreciaron los dos n&#243;dulos ya conocidos con un tama&#241;o de 14 cm &#40;LHD&#41; y 9 cm &#40;LHI&#41;&#44; plante&#225;ndose en este momento estudio de las lesiones&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"> &#160; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="1423191.GIF" width="232" height="186"></img></p><p class="elsevierStylePara"> Los estudios hematol&#243;gicos mostraron&#58; leucocitos 8&#46;200&#47; &#181; l&#44; Hgb 11&#44;8 g&#47;dl&#44; VCM 74&#44; plaquetas 210&#46;000&#47; &#181; l&#59; urea 48 mg&#47;dl &#40;VN 10-50&#41;&#44; creatinina 0&#44;5 mg&#47;dl &#40;VN 0&#44;5-1&#44;1&#41;&#44; GOT 51 U&#47;l &#40;VN &#60; 37&#41;&#44; GPT 45 U&#47;l &#40;VN &#60; 40&#41;&#44; fosfatasa alcalina 1&#46;091 U&#47;l &#40;VN 40-280&#41;&#44; fracci&#243;n &#243;sea de fosfatasa alcalina 224 U&#47;l &#40;VN &#60; 250&#41;&#44; GGT 108 mg&#47;dl &#40;VN 10-50&#41;&#44; bilirrubina total 2&#44;1 mg&#47;dl &#40;VN 0&#44;1-1&#44;2&#41;&#44; cupremia 287  &#181; g&#47;dl &#40;VN 80-150&#41;&#44; ceruloplasmina s&#233;rica 61&#44;2 mg&#47;dl &#40;VN 15-60&#41;&#44; cupruria 16  &#181; g&#47;dl &#40;VN &#60; 60&#41;&#44; alfafetoprote&#237;na 0&#44;9 ng&#47;ml&#59; los marcadores s&#233;ricos frente al virus de hepatitis B&#44; virus de hepatitis C y VIH fueron negativos&#59; autoanticuerpos negativos&#46; Endoscopia digestiva alta y baja normales&#46; En las t&#233;cnicas de diagn&#243;stico por imagen la ecograf&#237;a se apreci&#243; una imagen en el LHI de 9 cm y otra en el LHD de 15 cm&#44; hiperecog&#233;nicas&#44; no realiz&#225;ndose estudio con Doppler&#46; En la TAC helicoidal hep&#225;tica &#40;fig&#46; 1&#41; se apreciaron las dos lesiones que ocupaban la pr&#225;ctica totalidad del LHI y gran parte del LHD&#44; sin captaci&#243;n de contraste&#44; con &#225;reas centrales hipodensas en forma de cicatriz&#46; En la resonancia magn&#233;tica &#40;fig&#46; 2&#41; se ve&#237;an estas mismas lesiones con aspecto nodular&#44; hiperintensas en T1 e hipointensas en T2 y en las secuencias de supresi&#243;n grasa&#59; la inyecci&#243;n de gadolinio no aport&#243; datos adicionales&#46; La gammagraf&#237;a hep&#225;tica con coloide <span class="elsevierStyleSup">99</span>Tc- mostr&#243; una captaci&#243;n heterog&#233;nea con probable lesi&#243;n ocupante de espacio en LHD&#46; Finalmente una arteriograf&#237;a hep&#225;tica &#40;fig&#46; 3&#41; puso de manifiesto dos masas sin patr&#243;n hipervascular&#44; rodeadas de vasos aparentemente patol&#243;gicos&#44; tortuosos&#44; que no penetraban en el interior en las fases iniciales&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> &#160; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="1423193.GIF" width="232" height="179"></img></p><p class="elsevierStylePara"> Aunque las t&#233;cnicas de diagn&#243;stico por imagen en conjunto apuntaban al diagn&#243;stico de HNF&#44; la sintomatolog&#237;a dolorosa&#44; el incremento de tama&#241;o durante el seguimiento y la elevaci&#243;n de enzimas de colestasis llevaron a conseguir un diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico que confirmase definitivamente esta lesi&#243;n&#46; Se realiz&#243; otra biopsia hep&#225;tica con aguja Tru-cut por laparoscopia&#44; siendo su resultado dudoso entre HNF y AH&#44; por lo cual se decidi&#243; realizar una nueva biopsia hep&#225;tica en cu&#241;a&#44; en la que se apreci&#243; un patr&#243;n morfol&#243;gico con septos conjuntivos que separaban l&#243;bulos de hepatocitos maduros y conten&#237;an gran cantidad de conductos biliares y vasos sangu&#237;neos sin anomal&#237;as&#44; sin atipias celulares ni figuras de mitosis&#44; compatible con el diagn&#243;stico de HNF&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara"> La HNF aparece como un hallazgo casual en el 90&#37; de los casos<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#44; habitualmente en forma de tumor &#250;nico&#46; Su presentaci&#243;n en la infancia hace menos probable la relaci&#243;n de este tumor con los ACO&#44; teniendo tambi&#233;n a estas edades predominio en el sexo femenino &#40;81&#37;&#41; y el resto de caracter&#237;sticas similares a las que aparecen en adultos<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; En este caso aparecen 2 n&#243;dulos en la infancia que en el seguimiento aumentan de tama&#241;o y originan cl&#237;nica de dolor abdominal y aumento de enzimas de colestasis&#46; Aunque este comportamiento no es caracter&#237;stico de la HNF&#44; recientemente se ha descrito un subtipo de HNF denominado &#171;progresivo&#187; y caracterizado por un aumento del tama&#241;o de la lesi&#243;n&#44; elevaci&#243;n de enzimas de colestasis e incluso recurrencia tras la cirug&#237;a<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; El caso que se presenta cumple parte de estas caracter&#237;sticas al haber incrementado su tama&#241;o con el tiempo de evoluci&#243;n&#44; provocando dolor y colestasis&#44; haciendo dif&#237;cil tanto su diagn&#243;stico como su manejo cl&#237;nico&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Las t&#233;cnicas de diagn&#243;stico por imagen ofrecen una serie de caracter&#237;sticas que permiten diferenciar la HNF del adenoma y hemangioma&#46; Mediante TAC y RM se puede observar en un 50&#37; de los casos la caracter&#237;stica imagen de cicatriz central&#44; as&#237; como aumento de densidad en la primera e hipointensidad en las secuencias T2 en el segundo<span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span>&#46; En la angiograf&#237;a es t&#237;pica una arteria central de la que irradian vasos&#44; comparada a los radios de una rueda&#44; pero esto s&#243;lo ocurre en una tercera parte de los casos<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; presentando con m&#225;s frecuencia vasos tortuosos an&#243;malos&#44; a diferencia del patr&#243;n hipervascular difuso del adenoma hep&#225;tico &#40;AH&#41;&#46; La gammagraf&#237;a con <span class="elsevierStyleSup">99</span>Tc ofrece una lesi&#243;n que capta coloide&#44; ya que los n&#243;dulos de HNF contienen c&#233;lulas del sistema reticuloendotelial &#40;SRE&#41; que retienen este is&#243;topo<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#44; aunque se han descrito casos de captaci&#243;n de is&#243;topos en un 25&#37; de los AH que en teor&#237;a carecen de c&#233;lulas del SRE<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#46; La ecograf&#237;a Doppler permite identificar un flujo central puls&#225;til en la HNF y&#44; a diferencia de otras lesiones benignas&#44; se comporta como un flujo de alta frecuencia y adem&#225;s presenta una baja resistencia vascular que lo distingue del carcinoma hepatocelular<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#46; Recientemente&#44; en una serie de 437 tumores benignos<span class="elsevierStyleSup">7</span> &#40;238 hemangiomas&#44; 150 HNF y 44 adenomas&#41; de los cuales 173 fueron operados&#44; la combinaci&#243;n de ecograf&#237;a&#44; TAC y gammagraf&#237;a obtuvo una sensibilidad y especificidad del 82 y 97&#37;&#44; respectivamente&#44; para el diagn&#243;stico de HNF frente a los otros 2 tipos de tumores&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"> En nuestro caso&#44; los estudios de imagen apoyaban el diagn&#243;stico de HNF&#44; aunque el comportamiento an&#243;malo de las lesiones &#40;crecimiento&#44; dolor y alteraci&#243;n de enzimas hep&#225;ticas&#41; oblig&#243; a obtener una confirmaci&#243;n histol&#243;gica&#46; Se debe recordar&#44; sin embargo&#44; que la punci&#243;n de este tipo de lesiones tiene una elevada incidencia de complicaciones hemorr&#225;gicas&#44; sobre todo en el caso de adenomas<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#44; por lo cual no estar&#237;an indicadas las punciones-aspiraciones ni las biopsias con la elevada eficacia diagn&#243;stica que presentan las actuales t&#233;cnicas de imagen&#46; Cuando no se plantea tratamiento quir&#250;rgico y existen dudas en el diagn&#243;stico&#44; como en el caso que presentamos&#44; lo m&#225;s recomendable es la toma de biopsia en cu&#241;a que permite una mayor fiabilidad al pat&#243;logo<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Hoy d&#237;a se acepta un tratamiento conservador en los pacientes con HNF dado su comportamiento benigno&#58; ausencia de evoluci&#243;n hacia la malignidad&#44; escaso n&#250;mero de complicaciones y estabilidad en el tama&#241;o&#59; a diferencia del adenoma hep&#225;tico donde el tratamiento quir&#250;rgico es de primera elecci&#243;n por el riesgo de hemorragia y la posible tendencia a malignizarse&#46; Solamente en los casos en que exista duda diagn&#243;stica de la lesi&#243;n o que provoque sintomatolog&#237;a importante&#44; estar&#237;a indicada la resecci&#243;n quir&#250;rgica en la HNF<span class="elsevierStyleSup">7&#44;13</span>&#46; Menos frecuente es la presencia de lesiones de HNF sintom&#225;ticas que precisan ser tratadas y no son abordables quir&#250;rgicamente&#44; como puediera ser el caso que aportamos&#46; En estas circunstancias&#44; Pain et al<span class="elsevierStyleSup">14</span> trataron mediante embolizaci&#243;n de la arteria hep&#225;tica derecha a 4 pacientes con HNF no resecable&#44; obteniendo alivio sintom&#225;tico &#40;principalmente del dolor&#41; en todas ellas&#44; disminuci&#243;n del tama&#241;o en dos y pr&#225;cticamente la desaparici&#243;n de la lesi&#243;n en las otras dos&#46; Incluso el trasplante hep&#225;tico se ha realizado con &#233;xito en este tumor cuando la p&#233;rdida de par&#233;nquima sano origina insuficiencia hep&#225;tica&#44; habiendo sido practicado con &#233;xito en un caso por el grupo de la Universidad de Pittsburgh<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El diagn&#243;stico de esta lesi&#243;n se puede establecer en la mayor&#237;a de los casos por la cl&#237;nica y las t&#233;cnicas de imagen&#44; siendo inusual la confirmaci&#243;n histol&#243;gica&#44; reservada para los casos con comportamiento at&#237;pico como el presentado&#46; Por su evoluci&#243;n benigna&#44; el tratamiento quir&#250;rgico se reserva para las lesiones sintom&#225;ticas&#44; pudiendo en casos excepcionales no resecables usar otras alternativas como la embolizaci&#243;n selectiva&#44; probablemente no aplicable a nuestro caso por la localizaci&#243;n en ambos l&#243;bulos de las lesiones&#44; y aun en ausencia de series m&#225;s amplias podr&#237;a ser razonable plantear el trasplante hep&#225;tico cuando se produce un deterioro importante de la funci&#243;n hepatocelular&#46; </p>"
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Información del artículo
ISSN: 02105705
Idioma original: Español
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2024 Octubre 556 0 556
2024 Septiembre 633 0 633
2024 Agosto 512 0 512
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2021 Enero 171 0 171
2020 Diciembre 156 1 157
2020 Noviembre 191 0 191
2020 Octubre 110 1 111
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2020 Agosto 148 1 149
2020 Julio 156 2 158
2020 Junio 144 0 144
2020 Mayo 126 0 126
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2020 Marzo 156 0 156
2020 Febrero 210 0 210
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2019 Mayo 502 0 502
2019 Abril 450 0 450
2019 Marzo 238 0 238
2019 Febrero 233 1 234
2019 Enero 243 1 244
2018 Diciembre 218 6 224
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2018 Octubre 324 2 326
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