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Colangitis piógena recurrente en un paciente occidental
Recurrent pyogenic cholangitis in a western patient
MJ. Álvarez Martína, J. García Medinab, MJ. García Garcíac, JA. Hermo Brionc, M. Carreira Delgadod, JR. Pineda Mariñoc
a Anatomía Patológica. Hospital Meixoeiro. Vigo.
b Unidad de Radiología Intervencionista. Hospital Xeral. Vigo.
c Sección de Aparato Digestivol. Hospital Meixoeiro. Vigo.
d Cirugía General. Hospital Meixoeiro. Vigo.
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que fue remitido para estudio por episodios recurrentes y autolimitados de dolor en hipocondrio derecho&#44; acompa&#241;ado en ocasiones de fiebre&#44; desde hac&#237;a 10 a&#241;os&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica y los estudios anal&#237;ticos fueron normales&#46; La ecograf&#237;a y la tomograf&#237;a axial computarizada &#40;TAC&#41; abdominales pusieron de manifiesto una dilataci&#243;n segmentaria y litiasis de los conductos biliares del &#225;rbol hep&#225;tico izquierdo &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; La colangiopancreatograf&#237;a retr&#243;grada endosc&#243;pica &#40;CPRE&#41; confirm&#243; la dilataci&#243;n de las ramificaciones del l&#243;bulo hep&#225;tico izquierdo con im&#225;genes perif&#233;ricas en &#171;cabeza de flecha&#187; y numerosos c&#225;lculos en su interior&#44; siendo normales la ves&#237;cula&#44; el conducto c&#237;stico&#44; la v&#237;a biliar principal y la v&#237;a pancre&#225;tica &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; El estudio de un aspirado biliar obtenido durante esta exploraci&#243;n fue negativo para cristales de colesterol o bilirrubinato c&#225;lcico&#44; as&#237; como para par&#225;sitos&#44; y su cultivo fue negativo&#46; Las serolog&#237;as para fasciola hep&#225;tica&#44; virus B&#44; virus C y VIH fueron tambi&#233;n negativas&#46; Se estableci&#243; el diagn&#243;stico de colangitis pi&#243;gena recurrente y el paciente fue seguido cl&#237;nicamente&#44; sin tratamiento&#44; debido a su excelente estado general y la ausencia de s&#237;ntomas o alteraciones anal&#237;ticas en ese momento&#46; Nueve meses despu&#233;s del diagn&#243;stico present&#243; un nuevo episodio de dolor en hipocondrio derecho y fiebre &#40;38&#44;5 &#176;C&#41;&#44; que no mejor&#243; con tratamiento antibi&#243;tico con ciprofloxacino&#44; por lo que se decidi&#243; el ingreso del paciente inici&#225;ndose tratamiento con piperacilina-tazobactan con excelente respuesta&#46; Los hemocultivos obtenidos al ingreso fueron negativos y las &#250;nicas alteraciones anal&#237;ticas eran GGT 215 U&#47;l&#44; GPT 43 U&#47;l y fosfatasa alcalina 360 U&#47;l&#46; Una nueva CPRE confirma los mismos hallazgos que la previa&#44; desestim&#225;ndose la realizaci&#243;n de esfinterotom&#237;a endosc&#243;pica debido a la ausencia de litiasis extrahep&#225;tica y la localizaci&#243;n exclusivamente intrahep&#225;tica de los mismos&#44; que har&#237;a muy poco probable su extracci&#243;n completa&#46; Se aconseja en este momento tratamiento quir&#250;rgico&#44; observando en el acto operatorio una atrofia del l&#243;bulo hep&#225;tico izquierdo con hipertrofia compensadora del l&#243;bulo hep&#225;tico derecho&#46; Se realiza hepatectom&#237;a izquierda comprendiendo los segmentos II&#44; III y IV&#44; conserv&#225;ndose el segmento I&#44; que durante la secci&#243;n quir&#250;rgica se aprecia que es macrosc&#243;picamente normal&#46; Se realiza&#44; asimismo&#44; una colecistectom&#237;a profil&#225;ctica&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico evidenci&#243; como elemento m&#225;s llamativo la intensa dilataci&#243;n de los conductos biliares&#44; tanto intrahep&#225;ticos como extrahep&#225;ticos&#44; ocupada por numerosos c&#225;lculos de color negruzco y superficie irregular&#44; el mayor de 2&#44;5 cm&#44; con erosi&#243;n del epitelio biliar y cambios reactivos del par&#233;nquima circundante&#44; concordante con colangitis pi&#243;gena recurrente &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; En la colangiograf&#237;a trans-Kher postoperatoria se descubrieron tres estenosis focales&#44; segmentarias&#44; del &#225;rbol intrahep&#225;tico derecho&#44; que no se hab&#237;an observado en las colangiograf&#237;as preoperatorias&#44; probablemente debido a un relleno insuficiente por paso preferente del contraste a los conductos izquierdos marcadamente dilatados&#44; que fueron tratadas mediante dos sesiones de dilataci&#243;n percut&#225;nea trans-Kher con bal&#243;n de angioplastia&#44; con buena respuesta&#46; La evoluci&#243;n cl&#237;nica posterior ha sido favorable&#44; encontr&#225;ndose el paciente asintom&#225;tico&#44; activo laboralmente y con normalidad anal&#237;tica en los 14 meses transcurridos desde la retirada del tubo de Kher&#46;   <img src="14231701.GIF" width="232" height="225"></img><img src="14231702.GIF" width="232" height="347"></img><img src="14231703.GIF" width="232" height="197"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara"> La colangitis pi&#243;gena recurrente&#44; colangiohepatitis oriental o enfermedad de los c&#225;lculos pigmentarios intrahep&#225;ticos es una enfermedad cr&#243;nica caracterizada por brotes recurrentes de colangitis debidos a la estasis biliar causada por la presencia de c&#225;lculos y la dilataci&#243;n de la v&#237;a biliar&#44; fundamentalmente intrahep&#225;tica&#46; Se presenta de forma end&#233;mica en los pa&#237;ses del sudeste asi&#225;tico&#44; especialmente China&#44; Taiwan y Hong Kong&#44; representando en este &#250;ltimo la primera causa de dolor abdominal en los servicios de urgencia<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Debido a los patrones migratorios&#44; esta enfermedad est&#225; siendo identificada con creciente frecuencia en los Estados Unidos y otros pa&#237;ses occidentales&#44; estando constituidas la gran mayor&#237;a de las series publicadas en estos pa&#237;ses por emigrantes asi&#225;ticos&#44; aunque ha sido descrita en la poblaci&#243;n aut&#243;ctona de Estados Unidos&#44; M&#233;xico&#44; Am&#233;rica Central&#44; Sudam&#233;rica&#44; Sud&#225;frica&#44; Italia y Australia<span class="elsevierStyleSup">2-7</span>&#46; En la b&#250;squeda que hemos efectuado en las bases de datos MEDLINE e &#205;ndice M&#233;dico Espa&#241;ol no encontramos ning&#250;n caso publicado en nuestro pa&#237;s&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La patogenia de esta enfermedad est&#225; muy debatida&#44; aunque se ha relacionado con diversos factores&#58; infecci&#243;n por microorganismos ent&#233;ricos&#44; infestaci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">Clonorchis sinensis</span> y otros par&#225;sitos&#44; factores gen&#233;ticos&#44; malnutrici&#243;n y disfunci&#243;n del esf&#237;nter de Oddi&#46; Se cree que la infecci&#243;n biliar desempe&#241;a un papel clave en la g&#233;nesis de los c&#225;lculos a trav&#233;s de la formaci&#243;n de bilirrubina no conjugada&#44; la cual precipita como bilirrubinato c&#225;lcico&#44; dando lugar a la formaci&#243;n de c&#225;lculos pigmentarios<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46; Sin embargo&#44; los c&#225;lculos est&#225;n ausentes en aproximadamente el 20&#37; de los pacientes y en un 3-10&#37; de los casos se describe la presencia de c&#225;lculos de colesterol<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; en lugar de los caracter&#237;sticos c&#225;lculos pigmentarios&#46; Mayor controversia existe con relaci&#243;n a si la infestaci&#243;n por par&#225;sitos&#44; fundamentalmente <span class="elsevierStyleItalic">Ascaris lumbricoides</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Clonorchis sinensis</span>&#44; desempe&#241;a un papel causal o se trata de un hallazgo incidental&#44; apoyando esta &#250;ltima posibilidad la rareza de la infestaci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">Clonorchis sinensis</span> en Taiwan&#44; donde la incidencia de CPR es alta&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Se ha sugerido que factores gen&#233;ticos&#44; como una an&#243;mala comunicaci&#243;n o dilataci&#243;n de los conductos intrahep&#225;ticos&#44; en colaboraci&#243;n con factores ambientales&#58; dieta hipoproteica&#44; pobres condiciones higienicosanitarias&#44; infestaci&#243;n por par&#225;sitos&#44; etc&#46;&#44; dar&#237;an lugar a la estasis biliar que predispondr&#237;a a estos individuos al desarrollo de infecciones recurrentes del &#225;rbol biliar<span class="elsevierStyleSup">8</span> y consiguientemente&#44; por los mecanismos rese&#241;ados&#44; a la formaci&#243;n de c&#225;lculos pigmentarios&#46; Secundariamente&#44; la erosi&#243;n del epitelio biliar y la fibrosis secundaria a los repetidos brotes de colangitis ser&#237;an los causantes de las estenosis biliares&#44; lo cual explicar&#237;a que s&#243;lo se encuentren en el 10 al 30&#37; de los pacientes<span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span>&#44; seg&#250;n distintas series&#44; dependiendo probablemente del estado evolutivo de la enfermedad&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Otros autores tratan de explicar de una forma diferente el origen de la estasis biliar&#46; As&#237;&#44; Khuroo et al realizaron manometr&#237;a del esf&#237;nter de Oddi y encontraron una predominancia de ondas f&#225;sicas retr&#243;gradas&#44; comparado con el grupo control&#44; sugiriendo que esto podr&#237;a causar un retraso en el flujo biliar y favorecer la infecci&#243;n&#44; lo que les lleva a recomendar la realizaci&#243;n rutinaria de esfinterotom&#237;a endosc&#243;pica o esfinteroplastia quir&#250;rgica en estos pacientes<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Cl&#237;nicamente se manifiesta como episodios recurrentes de dolor abdominal&#44; fiebre e ictericia&#46; En casos graves se ha descrito el desarrollo de abscesos hep&#225;ticos m&#250;ltiples&#44; cirrosis biliar secundaria&#44; trombosis portal y pancreatitis&#46; Se ha comunicado&#44; asimismo&#44; en estos pacientes una incidencia aumentada de colangiocarcinoma<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El diagn&#243;stico diferencial es limitado&#58; enfermedad de Caroli&#44; colangitis esclerosante primaria&#44; quistes de col&#233;doco y enfermedad liti&#225;sica habitual en Occidente&#46; La enfermedad de Caroli presenta las caracter&#237;sticas dilataciones saculares de la v&#237;a biliar intrahep&#225;tica&#44; ausentes en la CPR&#44; y suele existir historia familiar de la enfermedad&#46; La colangitis esclerosante primaria se presenta como un cuadro cr&#243;nico de colostasis intrahep&#225;tica&#44; con desarrollo progresivo de prurito e ictericia&#44; siendo infrecuentes los brotes recurrentes de colangitis<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#44; que constituye la manifestaci&#243;n fundamental de la CPR&#59; por otra parte&#44; la presencia de una extensa litiasis intrahep&#225;tica constituye un criterio de exclusi&#243;n de esta enfermedad<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; La enfermedad liti&#225;sica observada en Occidente se localiza fundamentalmente en la ves&#237;cula y&#44; en ocasiones&#44; la v&#237;a biliar extrahep&#225;tica&#44; no asoci&#225;ndose a estenosis y siendo infrecuentes los c&#225;lculos intrahep&#225;ticos&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La ecograf&#237;a es la t&#233;cnica diagn&#243;stica inicial de elecci&#243;n ya que permite demostrar la dilataci&#243;n de los conductos biliares y la presencia de c&#225;lculos intraductales&#44; as&#237; como descartar otras causas de sepsis biliar&#46; Su mayor inconveniente es que cuando los c&#225;lculos son peque&#241;os o amorfos&#44; con frecuencia formando aut&#233;nticos moldes dentro del &#225;rbol biliar&#44; puede estar ausente la t&#237;pica se&#241;al hiperecoica con sombra ac&#250;stica posterior e incluso puede ser dif&#237;cil de identificar la dilataci&#243;n ductal<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; La tomograf&#237;a axial computarizada &#40;TAC&#41; abdominal evita estos inconvenientes y define m&#225;s completamente la extensi&#243;n de la enfermedad&#44; fundamental para planear la resecci&#243;n hep&#225;tica&#44; as&#237; como la presencia de abscesos hep&#225;ticos y bilomas&#44; por lo que se considera la t&#233;cnica no invasiva de elecci&#243;n<span class="elsevierStyleSup">17</span>&#46; La imagen caracter&#237;stica es una dilataci&#243;n ductal central con afilamiento abrupto perif&#233;rico&#44; con predilecci&#243;n por el segmento lateral del l&#243;bulo izquierdo&#44; pudiendo observarse tambi&#233;n refuerzo de la pared ductal&#44; m&#250;ltiples defectos de repleci&#243;n de elevada atenuaci&#243;n&#44; atrofia segmentaria y neumobilia<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; La colangiograf&#237;a directa&#44; mediante CPRE o por v&#237;a percut&#225;nea&#44; es la t&#233;cnica m&#225;s segura para definir la anatom&#237;a ductal&#44; proporcionando una adecuada visualizaci&#243;n de las estenosis&#44; los c&#225;lculos y la ectasia ductal&#46; La CPRE es de elecci&#243;n&#44; ya que permite la realizaci&#243;n de terap&#233;utica endosc&#243;pica&#44; que puede ser altamente resolutiva cuando la afectaci&#243;n es predominantemente extrahep&#225;tica&#46; La imagen colangiogr&#225;fica caracter&#237;stica es la dilataci&#243;n ductal&#44; con m&#250;ltiples defectos de repleci&#243;n en su interior&#44; que terminan con un afilamiento agudo perif&#233;rico&#44; dando lugar a la imagen en &#171;cabeza de flecha&#187;&#44; que se considera muy sugestiva de esta entidad<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46; La colangiopancreatograf&#237;a mediante resonancia magn&#233;tica es una nueva t&#233;cnica no invasiva que permite una visualizaci&#243;n directa del sistema biliopancre&#225;tico y que no requiere la administraci&#243;n intravenosa o intraductal de contraste&#44; y es una alternativa a las t&#233;cnicas invasivas<span class="elsevierStyleSup">20</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> El tratamiento de los episodios agudos de colangitis consiste en la instauraci&#243;n precoz de tratamiento antibi&#243;tico de amplio espectro&#46; Una vez resuelta la fase aguda los objetivos del tratamiento son la completa eliminaci&#243;n de los c&#225;lculos del &#225;rbol biliar&#44; as&#237; como la correcci&#243;n de la estasis biliar para prevenir la nueva formaci&#243;n de c&#225;lculos<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span>&#46; En aquellos pacientes con enfermedad claramente asim&#233;trica&#44; con afectaci&#243;n exclusiva o preferente de un l&#243;bulo o varios segmentos&#44; como suced&#237;a en el caso presentado&#44; la resecci&#243;n de los segmentos afectados puede ser curativa<span class="elsevierStyleSup">21</span>&#46; Esta situaci&#243;n es relativamente frecuente en esta enfermedad&#44; puesto que tiende a producir una afectaci&#243;n marcadamente asim&#233;trica&#44; generalmente afectando inicialmente o de forma preferente el l&#243;bulo hep&#225;tico izquierdo&#46; Incluso en estos casos debe seguirse la evoluci&#243;n de los pacientes&#44; puesto que se ha descrito la progresi&#243;n de la enfermedad al l&#243;bulo derecho&#46; El manejo de los pacientes con enfermedad bilateral es mucho m&#225;s complejo y dif&#237;cil que los casos en que la afectaci&#243;n es unilateral o focal&#46; En estos casos es extremadamente dif&#237;cil eliminar todos los c&#225;lculos intrahep&#225;ticos&#44; por lo que es sumamente importante mantener un acceso permanente al &#225;rbol biliar para extraer instrumentalmente por v&#237;a percut&#225;nea los c&#225;lculos persistentes tras la cirug&#237;a y para la dilataci&#243;n de las estenosis&#46; La hepatoyeyunostom&#237;a en Y de Roux con creaci&#243;n de un estoma cut&#225;neo yeyunal permite la realizaci&#243;n de estos objetivos y es considerada por autores con gran experiencia en CPR<span class="elsevierStyleSup">21 </span>como la t&#233;cnica de elecci&#243;n en estos casos&#44; en los que la resecci&#243;n simple no es factible&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> La terap&#233;utica endosc&#243;pica es de utilidad en los casos en los que existe litiasis extrahep&#225;tica&#44; si bien los autores que propugnan un papel relevante del esf&#237;nter de Oddi en la patogenia de la enfermedad aconsejan la realizaci&#243;n sistem&#225;tica de esfinterotom&#237;a para mejorar el estasis biliar&#46; Las t&#233;cnicas de radiolog&#237;a intervencionista percut&#225;nea son de gran utilidad especialmente en aquellos casos en los que se ha creado un estoma cut&#225;neo quir&#250;rgico o son portadores temporales de un tubo de Kher&#46; En nuestro paciente la utilizaci&#243;n de balones de dilataci&#243;n hidrost&#225;tica a trav&#233;s de un abordaje percut&#225;neo&#44; aprovechando la colocaci&#243;n del tubo de Kher&#44; permiti&#243; dilatar con &#233;xito las leves lesiones esten&#243;ticas observadas en el &#225;rbol intrahep&#225;tico derecho&#44; las cuales podr&#237;an constituir el nido para la formaci&#243;n en el futuro&#44; mediado por la estasis biliar consiguiente&#44; de nuevos c&#225;lculos intrahep&#225;ticos<span class="elsevierStyleSup">22</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Las posibilidades de tratamiento m&#233;dico son escasas&#44; con la excepci&#243;n del tratamiento antibi&#243;tico durante los episodios de colangitis&#46; Se ha propugnado la utilizaci&#243;n de pautas intermitentes de antibi&#243;ticos&#44; especialmente quinolonas&#44; pero su utilidad no ha sido probada&#46; El tratamiento con &#225;cido ursodesoxic&#243;lico es adecuado en la minor&#237;a de pacientes con c&#225;lculos de colesterol&#44; no habi&#233;ndose probado su utilidad en la mayor&#237;a de pacientes que no presentan este tipo de c&#225;lculos&#46; Finalmente&#44; en los casos refractarios&#44; con episodios recurrentes de colangitis grave y sin adecuada respuesta a las terapias expuestas&#44; el trasplante hep&#225;tico es una opci&#243;n v&#225;lida&#46; </p><p class="elsevierStylePara"> Pensamos&#44; como reflexi&#243;n final&#44; que nuestro caso ilustra c&#243;mo la colaboraci&#243;n entre gastroenter&#243;logos&#44; cirujanos digestivos y radi&#243;logos intervencionistas ha permitido el tratamiento con &#233;xito de una compleja enfermedad excepcional en nuestro medio&#46;  </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">BIBLIOGRAF&#205;A</span></p>"
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Información del artículo
ISSN: 02105705
Idioma original: Español
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