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Carta científica
Síndrome de Budd-Chiari como expresión clínica de un síndrome de POEMS
Budd-Chiari syndrome as clinical expression of POEMS syndrome
Isabel María Almenta
Autor para correspondencia
isa.almenta@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Belén Martínez, José Maria Palazón
Unidad de Hepatología, Hospital General Universitario de Alicante, Alicante, España
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afecta de hipotiroidismo&#44; en estudio por parestesias y debilidad de ambos pies por el que se realiz&#243; el diagn&#243;stico de polineuropat&#237;a desmielinizante inflamatoria cr&#243;nica&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica mostr&#243; hiperpigmentaci&#243;n de la piel y hepatomegalia&#46; Los an&#225;lisis s&#233;ricos fueron normales&#44; salvo la detecci&#243;n de anti-HBs y anti-HBc &#40;IgG&#41;&#46; La ecograf&#237;a revel&#243; esplenomegalia&#44; discreta ascitis y circulaci&#243;n portal y hep&#225;tica patentes&#46; Dado que presentaba m&#237;nima ascitis en este momento no se realiz&#243; paracentesis&#46; En una primera evaluaci&#243;n se realiz&#243; una medici&#243;n del gradiente de presi&#243;n venosa hep&#225;tica&#44; siendo la presi&#243;n hep&#225;tica enclavada de 15&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; la presi&#243;n hep&#225;tica libre de 9&#44;67<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; la presi&#243;n en la cava de 8&#44;39<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y la biopsia hep&#225;tica transyugular normal&#46; Adem&#225;s se realiz&#243; estudio ecocardiogr&#225;fico que no mostr&#243; alteraciones de la funci&#243;n cardiaca&#46; Debido a la polineuropat&#237;a se inici&#243; tratamiento con inmunoglobulina intravenosa&#46; Diez meses m&#225;s tarde&#44; la ascitis se hab&#237;a incrementado hasta hacerse casi a tensi&#243;n&#44; y la paciente fue hospitalizada de nuevo&#46; Se realiz&#243; angio-TAC hep&#225;tico objetivando hepatomegalia heterog&#233;nea a expensas del l&#243;bulo caudado &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; ascitis y trombosis parcial de las venas hep&#225;ticas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Se calcul&#243; el gradiente de alb&#250;mina&#58; 1&#44;7 &#40;alb&#250;mina s&#233;rica 3&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl y alb&#250;mina en l&#237;quido asc&#237;tico 1&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;&#46; Se realiz&#243; de nuevo una medici&#243;n de la presi&#243;n venosa hep&#225;tica&#44; siendo la presi&#243;n &#8216;enclavada&#8217; de 20&#44;31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y la &#171;libre&#187; de 15&#44;58<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; por lo que el gradiente de presi&#243;n venoso hep&#225;tico result&#243; en ese momento normal&#46; Se realiz&#243; nueva biopsia hep&#225;tica&#44; que en esta ocasi&#243;n revel&#243; dilataci&#243;n sinusoidal&#44; congesti&#243;n vascular y necrosis de la zona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Mediante inmunofijaci&#243;n se detect&#243; una paraprote&#237;na monoclonal IgA lambda en suero &#40;1&#44;06<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;&#46; Posteriormente&#44; la paciente present&#243; episodios de visi&#243;n borrosa mostrando el estudio oftalmol&#243;gico edema de papila bilateral&#59; la RMN craneal evidenci&#243; trombosis parcial de la arteria car&#243;tida interna derecha y se inici&#243; tratamiento anticoagulante&#46; Ante la sospecha diagn&#243;stica de un s&#237;ndrome de POEMS se procedi&#243; a la biopsia de m&#233;dula &#243;sea y al estudio de la misma mediante citometr&#237;a de flujo&#44; identificando menos del 2&#37; de c&#233;lulas plasm&#225;ticas at&#237;picas&#46; Los niveles de VEGF en plasma fueron de 1&#46;951<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml&#46; En esos momentos la paciente presentaba&#58; Cr 1&#44;11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; Na 130<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol&#47;l&#44; bilirrubina 0&#44;69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; colinesterasa 3&#46;300<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; alb&#250;mina 3&#46;100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#44; plaquetas 148&#46;000 y Quick 74&#37;&#46; Ante estos hallazgos&#44; la paciente fue diagnosticada del s&#237;ndrome de POEMS&#44; complicado con un s&#237;ndrome de Budd-Chiari&#46; Se procedi&#243; a tratamiento con melfal&#225;n y posterior trasplante de c&#233;lulas hematopoy&#233;ticas &#40;HCT&#41;&#44; realiz&#225;ndose previamente una derivaci&#243;n portosist&#233;mica intrahep&#225;tica &#40;DPPI&#41; e inicio de tratamiento anticoagulante&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La existencia de un episodio tromb&#243;tico dentro de un s&#237;ndrome de POEMS no es un episodio frecuente y en nuestro conocimiento apenas se han referido en la literatura pacientes con trombosis de las venas suprahep&#225;ticas como manifestaci&#243;n inicial de este s&#237;ndrome&#46; Por ello el proceso diagn&#243;stico fue dif&#237;cil&#44; lo que ya ha sido reconocido en general&#44; en las series m&#225;s extensas como la descrita en la cl&#237;nica Mayo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La causa de este raro s&#237;ndrome es desconocida&#44; aunque una sobreproducci&#243;n cr&#243;nica proinflamatoria y de citocinas&#44; son los principales mecanismos implicados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La prevalencia de hepatomegalia y ascitis es variable seg&#250;n las diferentes series de casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;5&#8211;7</span></a>&#46; Probablemente&#44; la organomegalia est&#233; en relaci&#243;n al cierto grado de congesti&#243;n vascular&#44; la cual se atribuye a los niveles elevados de VEGF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Usualmente la histolog&#237;a hep&#225;tica en los pocos casos en los que se dispone&#44; muestra la presencia de hiperplasia nodular regenerativa o cirrosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8</span></a> &#40;en los menos&#41; y tan solo se han publicado en nuestro conocimiento otros 2 casos como nuestra paciente&#44; con s&#237;ndrome de Budd-Chiari<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Los pacientes con s&#237;ndrome de POEMS pueden padecer alteraciones tromb&#243;ticas&#44; siendo los m&#225;s frecuentes episodios cerebrales y cardiacos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;9</span></a>&#46; Hay poca informaci&#243;n sobre el an&#225;lisis del l&#237;quido asc&#237;tico en el s&#237;ndrome de POEMS&#44; y en los casos en los que se ha mencionado se ha descrito como una ascitis de &#171;bajo gradiente&#187; no relacionado con la presencia de hipertensi&#243;n portal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; sin embargo&#44; el gradiente result&#243; elevado por lo que se consider&#243; secundario a la presencia del s&#237;ndrome de Budd-Chiari&#46; Por ello y para llevar a cabo un tratamiento eficaz de la hipertensi&#243;n portal se decidi&#243; la realizaci&#243;n de una derivaci&#243;n portal percut&#225;nea intrahep&#225;tica &#40;DPPI&#41;&#46; Optamos por la realizaci&#243;n de la DPPI debido a que la paciente precisaba de forma &#171;r&#225;pida&#187; mejorar la funci&#243;n hep&#225;tica&#44; previamente al inicio de quimioterapia con melfal&#225;n&#44; la cual fue tambi&#233;n complementada con un trasplante de c&#233;lulas hematopoy&#233;ticas&#46; La paciente 3 a&#241;os despu&#233;s del inicio del cuadro se encuentra en situaci&#243;n de franca mejor&#237;a cl&#237;nica habiendo recuperado gran parte de su d&#233;ficit neurol&#243;gico&#44; sin presentar otras alteraciones de la funci&#243;n hep&#225;tica y siendo la DPPI permeable&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; esta carta plantea la necesidad de incluir el s&#237;ndrome de Budd-Chiari entre las manifestaciones cl&#237;nicas del raro s&#237;ndrome de POEMS y describe algunas de las peculiaridades de esta infrecuente asociaci&#243;n&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02105705
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 2 0 2
2024 Octubre 34 5 39
2024 Septiembre 30 12 42
2024 Agosto 21 8 29
2024 Julio 27 8 35
2024 Junio 36 2 38
2024 Mayo 44 6 50
2024 Abril 22 4 26
2024 Marzo 35 8 43
2024 Febrero 42 5 47
2024 Enero 69 3 72
2023 Diciembre 70 4 74
2023 Noviembre 78 1 79
2023 Octubre 114 7 121
2023 Septiembre 58 7 65
2023 Agosto 36 3 39
2023 Julio 75 3 78
2023 Junio 59 8 67
2023 Mayo 100 19 119
2023 Abril 67 7 74
2023 Marzo 77 7 84
2023 Febrero 57 5 62
2023 Enero 64 5 69
2022 Diciembre 67 7 74
2022 Noviembre 68 13 81
2022 Octubre 62 15 77
2022 Septiembre 75 21 96
2022 Agosto 81 13 94
2022 Julio 41 18 59
2022 Junio 52 15 67
2022 Mayo 43 8 51
2022 Abril 48 18 66
2022 Marzo 68 12 80
2022 Febrero 65 7 72
2022 Enero 106 12 118
2021 Diciembre 47 7 54
2021 Noviembre 64 10 74
2021 Octubre 127 9 136
2021 Septiembre 78 18 96
2021 Agosto 87 7 94
2021 Julio 71 10 81
2021 Junio 52 9 61
2021 Mayo 55 10 65
2021 Abril 86 13 99
2021 Marzo 79 7 86
2021 Febrero 68 8 76
2021 Enero 51 22 73
2020 Diciembre 45 9 54
2020 Noviembre 49 10 59
2020 Octubre 37 8 45
2020 Septiembre 33 31 64
2020 Agosto 79 31 110
2020 Julio 38 12 50
2020 Junio 24 8 32
2020 Mayo 25 12 37
2020 Abril 23 7 30
2020 Marzo 24 9 33
2020 Febrero 27 7 34
2020 Enero 27 16 43
2019 Diciembre 42 15 57
2019 Noviembre 19 6 25
2019 Octubre 20 3 23
2019 Septiembre 37 5 42
2019 Agosto 21 3 24
2019 Julio 53 14 67
2019 Junio 113 14 127
2019 Mayo 263 28 291
2019 Abril 86 63 149
2019 Marzo 8 6 14
2019 Febrero 10 10 20
2019 Enero 17 4 21
2018 Diciembre 17 11 28
2018 Noviembre 21 3 24
2018 Octubre 99 9 108
2018 Septiembre 65 8 73
2018 Agosto 29 0 29
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2018 Junio 15 0 15
2018 Mayo 9 3 12
2018 Abril 13 0 13
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2017 Agosto 12 4 16
2017 Julio 14 4 18
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