Carta científica
Colitis ulcerosa asociada a pancreatitis autoinmune, sialoadenitis y vasculitis leucocitoclástica
Ulcerative colitis associated with autoimmune pancreatitis, sialadenitis and leukocytoclastic vasculitis
Mayra Lindo Riccea,
, Verónica Martín Domíngueza, Yolanda Reala, Leticia González Morenoa, Constanza Martínez Merab, Maximiliano Aragües Montañesb, Carlos Humberto Gordillo Vélezc, Javier P. Gisberta
Autor para correspondencia
a Servicio de Aparato Digestivo y Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Hepáticas y Digestivas (CIBEREHD)
b Servicio de Dermatología, Hospital Universitario de La Princesa, Instituto de Investigación Sanitaria Princesa, Madrid, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de La Princesa, Instituto de Investigación Sanitaria Princesa, Madrid, España
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Lesión aftosa en labio inferior.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones extraintestinales de la colitis ulcerosa (CU) pueden involucrar diversos órganos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Dentro de las manifestaciones cutáneas de la CU, la vasculitis leucocitoclástica (VL) es muy infrecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Se ha venido describiendo un aumento en la asociación entre CU y pancreatitis autoinmune (PAI) en los últimos años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; asimismo, se ha observado a la PAI y a la sialoadenitis formando parte del síndrome de hiper-IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Sin embargo, la triple asociación de CU, PAI y sialoadenitis ha sido excepcionalmente descrita en la bibliografía<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A continuación se presenta el caso clínico de una paciente con CU grave, que además presentó PAI, sialoadenitis y VL tipo pustular, una asociación no descrita previamente en la literatura.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 25 años, previamente sana, que presenta clínica de 6 deposiciones diarias, con sangre, asociadas a tenesmo rectal y dolor abdominal de 15 días de evolución. En la colonoscopia se observó afectación continua de la mucosa, de aspecto inflamatorio, friable y úlceras geográficas, hallazgos compatibles con pancolitis ulcerosa. En un primer momento se pautó mesalazina (4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/día) junto con corticoides orales, luego metilprednisolona (0,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día) intravenosa, sin alcanzar respuesta favorable, por lo que se decide inducir la remisión con infliximab a dosis de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg, con buena respuesta clínica a las 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 72<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h del descenso de la dosis de corticoides, la paciente presenta epigastralgia y vómitos, en la analítica destaca una amilasa en 237<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (30-310<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl) y en la tomografía computarizada (TC) abdominal, se observó un aumento difuso del páncreas, con captación homogénea y halo hipocaptante periférico, compatible con pancreatitis aguda de etiología autoinmune (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), la cual respondió rápidamente al incremento de la dosis de metilprednisolona (60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día). Cabe resaltar que la paciente no estuvo tomando ningún otro medicamento que no se haya mencionado anteriormente.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, la paciente presenta fiebre (39<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C), aftas orofaríngeas, lesiones cutáneas papulares que evolucionan a pústulas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) y sialoadenitis (parótidas, submaxilares y sublinguales). Se inicia tratamiento antibiótico y antiviral empírico, presentando mejoría del cuadro a los 10 días.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio de virus <span class="elsevierStyleItalic">(microarray)</span> fue positivo para el VEB en sangre, exudado nasal, oral y faríngeo; para virus herpes humano (VHH) 7 en las lesiones orales y para VHH-6 en el colon. El resto de serologías fueron negativas. En el estudio de autoinmunidad los anticuerpos anti-nucleares fueron negativos. La IgG4 en suero fue de 0,278<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl (0,052-1,25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl), a las 6 semanas del episodio agudo.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la biopsia de piel se evidenciaron agregados focales neutrofílicos intraepidérmicos y en la dermis superficial, con extravasación hemática e imágenes de necrosis fibrinoide en pequeñas estructuras vasculares, compatible con VL tipo pustular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente fue dada de alta con metilprednisolona oral (40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día) en pauta descendente (disminuyendo 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/semana) e infliximab, manteniéndose asintomática durante el seguimiento y con resolución de las alteraciones inflamatorias pancreáticas en la resonancia magnética abdominal de control a los 2 meses.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociación de PAI y CU ha sido descrita en los últimos años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. La PAI ha sido clasificada en 2 subtipos: la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> o pancreatitis esclerosante linfoplasmocítica (PELP), considerada parte de la enfermedad sistémica IgG4 dependiente, que es más prevalente en pacientes ancianos, varones y de origen asiático; y la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> o pancreatitis idiopática conducto-destructiva (PICD), que se asocia a la CU y se caracteriza por presentar niveles de IgG4 normales y ser más prevalente en jóvenes de origen caucásico. La PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> se presenta principalmente con dolor abdominal, mientras que la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> lo hace habitualmente con ictericia obstructiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. En la PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> no suele alterarse la función pancreática; en cambio, sí en la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Por último, la PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> tiene una alta tasa de recaídas, mientras que en la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">II</span> estas son raras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para llegar al diagnóstico de PAI existen diferentes criterios, siendo el consenso internacional de criterios diagnósticos (ICDC 2011) el que ha demostrado una mayor sensibilidad (95,5%) y precisión<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">10,11</span></a>. El ICDC está basado en 5 criterios: imagen pancreática, serología, afectación de otros órganos, histología y respuesta a corticoides. Según el ICDC, nuestra paciente se encuadraría en el diagnóstico de PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> definitivo, por presentar una prueba de imagen típica y afectación de otros órganos: sialoadenitis y, por otro lado, al presentar CU y buena respuesta a los corticoides, cumpliría criterios de PAI tipo 2 probable.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque la sialoadenitis no está descrita como una manifestación extrapancreática de la CU, sí está relacionada con la PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span> y forma parte del síndrome de IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. En nuestro caso clínico no se detectó elevación de IgG4; no obstante, dado que la sensibilidad de dicho incremento oscila entre el 57,1 y el 73,3% en la PAI tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">I</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>, y que tras tratamiento con corticoides la IgG4 podría disminuir a niveles normales hasta en un 50% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>, no se puede descartar un resultado falso negativo.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otras posibles etiologías de la sialoadenitis son: infecciosas, inflamatorias y reacciones adversas a contrastes yodados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0170"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>; dentro de las etiologías virales se incluyen el VEB, el cual es muy prevalente en la población, por lo cual un resultado positivo en el estudio de <span class="elsevierStyleItalic">microrray</span> necesita confirmación mediante reacción en cadena de la polimerasa (PCR) para descartar una posible reactivación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0175"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>. Aunque se ha descrito reactivación de VEB en pacientes tratados con etanercept (3,9%) y adalimumab (4,6%), no con infliximab<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0180"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La VL es una manifestación cutánea rara de la CU, su espectro clínico va desde lesiones purpúricas palpables hasta vesículas, pústulas o úlceras, se caracteriza histológicamente por infiltración neutrofílica y de restos nucleares en vénulas poscapilares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">3,18</span></a>. Aunque la asociación de la VL con las otras entidades descritas apoya un probable origen autoinmune, otra causa que se ha descrito relacionada a esta entidad es el uso de infliximab, sin embargo la paciente continuó con este tratamiento sin presentar un nuevo episodio de VL<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por último, y como conclusión, la asociación de CU, PAI, sialoadenitis y VL tipo pustular no ha sido descrita previamente en la literatura, Aunque puedan existir dudas etiológicas sobre alguno de estos cuadros clínicos y no se disponga de estudio histológico del páncreas ni de las glándulas salivares, la etiología autoinmune parece la más probable en este caso.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 609 "Ancho" => 723 "Tamanyo" => 83723 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen tomográfica donde se aprecia el aumento difuso del tamaño del páncreas, con captación homogénea y halo hipocaptante periférico en fase arterial.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 482 "Ancho" => 738 "Tamanyo" => 59286 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples lesiones pustulosas rodeadas de halo eritemato-purpúrico, que varían de tamaño entre 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, con predominio en miembros superiores e inferiores. Lesión aftosa en labio inferior.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 520 "Ancho" => 749 "Tamanyo" => 180245 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Corte histológico de la piel donde se observa una pústula intraepidérmica, con acúmulo de neutrófilos. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 24 | 0 | 24 |
| 2024 Octubre | 124 | 7 | 131 |
| 2024 Septiembre | 127 | 4 | 131 |
| 2024 Agosto | 114 | 8 | 122 |
| 2024 Julio | 120 | 4 | 124 |
| 2024 Junio | 144 | 16 | 160 |
| 2024 Mayo | 126 | 8 | 134 |
| 2024 Abril | 159 | 7 | 166 |
| 2024 Marzo | 130 | 4 | 134 |
| 2024 Febrero | 155 | 4 | 159 |
| 2024 Enero | 136 | 5 | 141 |
| 2023 Diciembre | 132 | 11 | 143 |
| 2023 Noviembre | 137 | 6 | 143 |
| 2023 Octubre | 164 | 4 | 168 |
| 2023 Septiembre | 123 | 2 | 125 |
| 2023 Agosto | 150 | 2 | 152 |
| 2023 Julio | 138 | 7 | 145 |
| 2023 Junio | 166 | 6 | 172 |
| 2023 Mayo | 160 | 7 | 167 |
| 2023 Abril | 135 | 10 | 145 |
| 2023 Marzo | 144 | 11 | 155 |
| 2023 Febrero | 126 | 15 | 141 |
| 2023 Enero | 124 | 4 | 128 |
| 2022 Diciembre | 104 | 7 | 111 |
| 2022 Noviembre | 139 | 24 | 163 |
| 2022 Octubre | 114 | 16 | 130 |
| 2022 Septiembre | 116 | 27 | 143 |
| 2022 Agosto | 92 | 17 | 109 |
| 2022 Julio | 101 | 18 | 119 |
| 2022 Junio | 125 | 17 | 142 |
| 2022 Mayo | 97 | 17 | 114 |
| 2022 Abril | 100 | 15 | 115 |
| 2022 Marzo | 179 | 7 | 186 |
| 2022 Febrero | 154 | 8 | 162 |
| 2022 Enero | 174 | 8 | 182 |
| 2021 Diciembre | 118 | 10 | 128 |
| 2021 Noviembre | 113 | 12 | 125 |
| 2021 Octubre | 119 | 21 | 140 |
| 2021 Septiembre | 114 | 11 | 125 |
| 2021 Agosto | 95 | 8 | 103 |
| 2021 Julio | 69 | 8 | 77 |
| 2021 Junio | 87 | 8 | 95 |
| 2021 Mayo | 96 | 15 | 111 |
| 2021 Abril | 241 | 39 | 280 |
| 2021 Marzo | 139 | 12 | 151 |
| 2021 Febrero | 142 | 11 | 153 |
| 2021 Enero | 93 | 8 | 101 |
| 2020 Diciembre | 74 | 10 | 84 |
| 2020 Noviembre | 100 | 7 | 107 |
| 2020 Octubre | 81 | 10 | 91 |
| 2020 Septiembre | 63 | 16 | 79 |
| 2020 Agosto | 91 | 8 | 99 |
| 2020 Julio | 92 | 4 | 96 |
| 2020 Junio | 68 | 9 | 77 |
| 2020 Mayo | 94 | 10 | 104 |
| 2020 Abril | 61 | 4 | 65 |
| 2020 Marzo | 63 | 4 | 67 |
| 2020 Febrero | 80 | 8 | 88 |
| 2020 Enero | 66 | 7 | 73 |
| 2019 Diciembre | 86 | 14 | 100 |
| 2019 Noviembre | 73 | 4 | 77 |
| 2019 Octubre | 92 | 10 | 102 |
| 2019 Septiembre | 86 | 11 | 97 |
| 2019 Agosto | 45 | 9 | 54 |
| 2019 Julio | 60 | 13 | 73 |
| 2019 Junio | 130 | 20 | 150 |
| 2019 Mayo | 272 | 13 | 285 |
| 2019 Abril | 126 | 46 | 172 |
| 2019 Marzo | 54 | 1 | 55 |
| 2019 Febrero | 43 | 6 | 49 |
| 2019 Enero | 54 | 2 | 56 |
| 2018 Diciembre | 31 | 8 | 39 |
| 2018 Noviembre | 43 | 5 | 48 |
| 2018 Octubre | 49 | 6 | 55 |
| 2018 Septiembre | 25 | 5 | 30 |
| 2018 Agosto | 19 | 3 | 22 |
| 2018 Julio | 19 | 0 | 19 |
| 2018 Junio | 13 | 0 | 13 |
| 2018 Mayo | 19 | 0 | 19 |
| 2018 Abril | 14 | 2 | 16 |
| 2018 Marzo | 9 | 0 | 9 |
| 2017 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2017 Marzo | 0 | 1 | 1 |
| 2017 Enero | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Julio | 3 | 1 | 4 |
| 2016 Junio | 1 | 1 | 2 |
| 2016 Mayo | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Abril | 2 | 2 | 4 |
| 2016 Marzo | 12 | 10 | 22 |
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