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(MT) es una enfermedad desmielinizante inmunomediada del sistema nervioso central (SNC) caracterizada por debilidad simétrica de extremidades, alteración del control de esfínteres y alteración sensitiva con nivel localizador, por desmielinización aguda de la médula espinal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La mielitis aguda diseminada ocurre cuando aparece más de una lesión desmielinizante a lo largo de la médula espinal.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome de overlap o solapamiento (SOS) de SGB y MT ocurre cuando coexisten ambas enfermedades, quizá por la presencia de epítopos comunes de la mielina en el SNC y SNP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Debe sospecharse asociación cuando en un SGB se observan datos sugestivos de mielitis. Es una entidad muy infrecuente, publicándose habitualmente como casos aislados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2–4</span></a>, sobre todo casos pediátricos o en gente joven<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. Dos revisiones recientes han recogido hasta 23 casos publicados desde 1.966, ninguno procedente de España<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,5</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La importancia del diagnóstico radica en los cambios que implica a nivel terapéutico y pronóstico.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Presentamos dos casos en adultos</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso No. 1 se trata de un varón de 48 años, con hipertensión arterial, diabetes mellitus tipo 2, dislipemia y esteatosis hepática. Consultó en urgencias por acorchamiento de inicio en una mano y ambos pies, que en 24 horas afectaba a miembros inferiores completos y ambas manos, con debilidad. Una semana antes había tenido una infección respiratoria no condensante. A la exploración física se observó paresia distal 4 +/ 5 en cuatro miembros, hipoestesia distal en miembros inferiores y en abdomen hasta nivel T10, abolición de forma bilateral de reflejos aquíleos.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La analítica de sangre mostró insuficiencia renal aguda prerrenal con creatinina 1,23, resto normal. El líquido cefalorraquídeo (LCR) demostró 10 leucocitos, 160 hematíes (xantocromía negativa), glucosa 84 y proteínas 48,4. El cultivo y la reacción en cadena de la polimerasa (PCR) para virus fue negativo (CMV, VHS, enterovirus, varicela zoster, parotiditis, parechovirus).</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de polineuropatía sensitivomotora aguda tipo SGB, se trató con inmunoglobulinas (Ig) intravenosas a 0,4 g/kg/día. Un electromiograma (EMG) confirmó polirradiculoneuropatía de tipo mixta, desmielinizante y axonal, con afectación sensitivo-motora de severa intensidad, compatible con SGB.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se solicitó autoinmunidad (ANA, ENA, ANCA, anticardiolipinas, antiBeta2GPI) y serología (VIH, sífilis, VHB, BHC, Brucella, herpes virus, herpes zoster, citomegalovirus, rubeola, virus de Epstein-Barr, micoplasma y Borrelia). Los resultados fueron negativos.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A las 48 horas del ingreso, el paciente empeoró precisando ingreso en la Unidad de Cuidados Intensivos (UCI) e intubación mecánica. Evolucionó a tetraplejia hipotónica arrefléxica global con amiotrofia e hipoestesia global. Se administró un segundo ciclo de Ig. Fue recuperando movilidad en miembros superiores, pero continuó parapléjico.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez extubado se confirmó paresia en miembros superiores 4 +/ 5, paraplejia arrefléxica y reflejos cutáneos plantares indiferentes, con nivel sensitivo T4 y retención urinaria. La persistencia de nivel sensitivo y alteración en el control de esfínteres planteaban la sospecha de asociación de afectación medular, confirmada en resonancia magnética (RM) de columna.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM reveló lesión pseudonodular a nivel C2-C3 de 13 mm, isointensa en secuencia T1, hiperintensa en secuencias T2 y STIR, con realce tras contraste; a nivel dorsal, extensa afectación medular difusa, con aumento de intensidad de señal en secuencias T1, T2 y STIR, con áreas parcheadas de realce tras contraste; y a nivel lumbar, lesión pseudonodular de 1,5 cm, a nivel L1, hiperintensa en T1, T2 y STIR, sin realce tras contraste. Estos hallazgos eran compatibles con mielitis aguda diseminada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>a-c). La RM craneal fue normal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras descartar proceso infeccioso con hemocultivos, urocultivo, serología y nuevo análisis y cultivo de LCR, el paciente se trató con bolos de 1 g de metilprednisolona por cinco días. Al quinto día el nivel sensitivo descendió a D6-D7, aunque radiológicamente no hubo cambios.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se amplió estudio autoinmune, que fue positivo para anti-GAD, pero negativo para: anti-NMO, anti-MOG, anti-DPPX, anticuerpos onconeuronales anti-Hu, anti-Yo, anti-RI, anti-SOX1, antirecoverina, anti-Titina, anti-Ma2, anti-CV2, antiantifisina y bandas oligoclonales.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se interpretó la captación de contraste en la RM como inflamación activa, y se repitió otro ciclo de metilprednisolona cinco días, sin mejoría. A la semana se pautó un bolo intravenoso de ciclofosfamida, sin mejoría clínica, pero con franca disminución de la captación de contraste en la resonancia magnética nuclear (RMN).</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado que no había inflamación aguda que justificara nuevos tratamientos, el tiempo transcurrido y la falta de mejoría tras la primera infusión de ciclofosfamida, así como una anemia muy severa que presentó tras dicha infusión, se desestimó segunda dosis. El paciente se trasladó al Hospital de Parapléjicos de Toledo para continuar rehabilitación neurológica.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El caso No. 2 se trata de un varón de 75 años, hipertenso, sin tratamiento específico, que acudió a urgencias por caída desde su cama. En los últimos cinco días había notado hormigueo y debilidad de inicio en los pies, con progresión ascendente y a miembros superiores, con mayor debilidad, hasta su caída. La semana previa refería un cuadro autolimitado de diarrea y distermia. A su llegada a urgencias presentaba tetraparesia flácida de predominio en miembros inferiores 1/5 y miembros superiores 2/5, hipoestesia con nivel sensitivo C4 y abolición de todos los reflejos.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una tomografía axial computarizada (TAC) de cráneo y analítica basal fueron anodinos. El LCR mostró 0 leucocitos, 410 hematíes, glucosa 55 y proteínas 68. Ante la sospecha de SGB se inició tratamiento con Ig iv. El EMG fue compatible con polineuropatía axonal aguda de intensidad severa.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al día siguiente del ingreso necesitó sondaje por retención urinaria y empeoró la debilidad, quedando tetrapléjico y con disnea que precisó oxigenoterapia. La distribución del trastorno sensitivo con nivel C4 desde el inicio, asociado a la retención urinaria, hizo sospechar lesión medular. Se solicitó RM de columna, con hallazgo de hiperintensidad en T2y STIR a nivel C4-C7, con discreto realce de contraste de predominio en los cordones laterales izquierdos.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron los mismos estudios complementarios del caso No. 1 para descartar etiologías infecciosas, inmunomediadas y oncológicas siendo todo normal, y se asoció tratamiento con metilprednisolona. Tras finalizar el tratamiento, una nueva RM de columna confirmó ausencia de captación patológica. Clínicamente persistía situación de tetraparesia severa, con mejoría de predominio proximal y en miembros superiores, y ausencia de dificultad respiratoria, por lo que fue trasladado a un centro rehabilitador para continuar fisioterapia<span class="elsevierStyleItalic">.</span></p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos de SOS entre SGB y MT son extremadamente inusuales, existiendo escasas publicaciones al respecto, a menudo en forma de casos aislados. Más raro es que se trate de una mielitis parcheada como nuestro paciente No. 1. Los SOS pueden ser infradiagnosticados, o no ser diagnosticados al inicio de la enfermedad, si predominan los signos de afectación de una de las dos entidades (caso No. 2), o si la gravedad del paciente impide una exploración detallada (caso No. 1, que requirió ventilación mecánica). Sin embargo, hay pruebas complementarias que pueden ayudar al diagnóstico definitivo (EMG y RM), siempre que se haya sospechado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De los casos recogidos en la revisión de 2019<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, sólo un tercio se diagnosticó como SOS al inicio. En nuestros casos, los pacientes fueron diagnosticados de SGB, aunque desde el principio presentaban datos que podrían haber planteado la coexistencia de un proceso medular: nivel sensitivo y/o LCR con discreta pleocitosis.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez confirmada la asociación, se hizo despistaje de enfermedades autoinmunes, encontrándose anti-GAD positivos en el caso No. 1. Esto podría ser inespecífico, dada la diabetes del paciente, aunque podría implicar mayor predisposición del paciente a enfermedades autoinmunes. Además, se ha descrito la asociación de anti-GAD con otros síndromes neurológicos autoinmunes. El caso No. 2 no mostró hallazgos analíticos reseñables.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos de estos pacientes son de interés por la edad de debut, mayor de lo habitual. También, el caso No. 1 es llamativo por la afectación medular parcheada y la afectación sensitivomotora mixta del SGB (desmielinizante y axonal). Hasta ahora, lo más frecuentemente descrito era la variante axonal y motora (AMAN), aunque de forma reciente se han publicado dos casos de variante sensitivomotora, pero sólo axonal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a> y no desmielinizante y axonal como fue nuestro caso.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La importancia del diagnóstico precoz radica en la orientación acertada del tratamiento para buscar la mejor respuesta, pese a que actualmente la primera línea de tratamiento es incierta. El tratamiento con Ig es la primera línea para SGB; los corticoides, para la mielitis transversa y encefalomielitis aguda diseminada. Por tanto, se puede utilizar una combinación de ambos. Como alternativa se pueden considerar plasmaféresis o tratamiento inmunodepresor con ciclofosfamida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Cuando sólo se diagnostica de una de las entidades, probablemente el tratamiento estará incompleto, puesto que se usarán sólo Ig o esteroides.</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de la combinación de tratamientos, los resultados no son del todo favorables. El SOS parece que tiene peor pronóstico, sólo la mitad de los pacientes responden. De los 23 casos revisados en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>: seis pacientes recibieron corticoides o Ig; 13 pacientes, combinación de ambas; un paciente, combinación de ambas y plasmaféresis; dos pacientes, combinación de las tres y ciclofosfamida; y un paciente, esteroides y ciclofosfamida. De los tres casos en que se utilizó ciclofosfamida, sólo uno de ellos obtuvo un resultado favorable. En la casuística, el 56,2% obtuvo resultado favorable<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, lo que coincide con el 55% de la revisión de 2014<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestros casos, a pesar de Ig y corticoides, persistió una importante afectación motora. En el caso No. 1, ante la persistencia de un marcador de inflamación activa en la RM (captación de contraste), se probó ciclofosfamida, sin éxito clínico, aunque sí disminución radiológica de la inflamación. Está descrito que los casos con afectación axonal, como es el de este paciente, tienen peor pronóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los casos de SOS entre SGB y MT son inusuales, aunque en los últimos años se describen más. El diagnóstico de sospecha es importante porque la coexistencia de ambas enfermedades puede pasar desapercibida, y tener implicaciones terapéuticas y pronósticas.</p><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El interés de estos casos radica, por un lado, en la variante del SGB y la coexistencia de varias lesiones medulares en el caso 1 y, por otro lado, en la peculiaridad de la edad mayor a la habitual en ambos casos.</p><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos que es importante seguir describiendo los casos de SOS entre ambas enfermedades para acercarnos a cifras de incidencia realistas, y poder continuar investigando las opciones terapéuticas más favorables.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Presentamos dos casos en adultos" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 865 "Ancho" => 1350 "Tamanyo" => 122643 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A-C) Secuencias de RNM columna cérvicodorsolumbar caso No. 1.</p> <p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se muestran señaladas con flechas las lesiones hiperintensas a distintos niveles.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0030" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Clinical features and prognosis of patients with Guillain-Barré and acute transverse myelitis overlap syndrome" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "F. 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