Varón de 62 años con tumefacción y tumoraciones dolorosas en la extremidad inferior derecha

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Durante este tiempo el enfermo fue tratado con múltiples analgésicos, con muy escasa mejoría en la mayoría de las ocasiones. Un mes antes de ingresar en el Hospital Clínic de Barcelona (HCB), notó un aumento del dolor en la pantorrilla, junto a impotencia funcional, motivo por el cual acudió a otro centro donde se practicaron diversas pruebas, entre ellas una biopsia en la zona poplítea, que objetivó atrofia muscular inespecífica. Por persistencia de las molestias acudió a consultas externas del hospital, desde donde ingresó para estudio.El paciente era natural de Marruecos y vivía en Barcelona desde hacía dos meses. Había fumado 20 cigarrillos/día hasta 7 años antes y sufría una insuficiencia venosa crónica en la extremidad inferior derecha (EID) que había sido intervenida quirúrgicamente en 5 ocasiones (la última en 1995).La exploración física puso de manifiesto: presión arterial de 130/80 mmHg; frecuencia cardíaca de 80 lat/min; temperatura axilar de 36,4 °C, y frecuencia respiratoria de 16 respiraciones/min. El estado general estaba conservado y no se palpaban adenopatías. La exploración del aparato respiratorio, cardiocirculatorio, sistema nervioso y del abdomen era normal. Había una actitud en flexión de la EID con atrofia y trastornos tróficos de piel. A lo largo del trayecto femoropoplíteo se palpaban varias masas duras y muy dolorosas sin signos inflamatorios locales. La presión de masas musculares era también extremadamente dolorosa.En los análisis practicados destacaban: velocidad de sedimentación globular (VSG), 2 mm/h; hematíes, 5 * 1012/l; hemoglobina, 167 g/l; hematócrito, 0,50 l/l; VCM, 82 fl; HCM, 26 pg; leucocitos, 9 * 109/l (neutrófilos segmentados, 70%; eosinófilos, 1%; linfocitos, 22%; monocitos, 7%); plaquetas, 248 *109/l; índice de protrombina, 92%; glucemia, 105 mg/dl (5,8 mmol/l); BUN, 13 mg/dl (2 mmol/l); creatinina, 1,2 mg/dl (106 µmol/l); ácido úrico, 6,4 mg/dl (380 µmol/l); sodio, 144 mmol/l; potasio, 4,9 mmol/l; calcio, 9,7 mg/dl (2,4 mmol/l); fósforo, 2,7 mg/dl (0,9 mmol/l); aspartatoaminotransferasa (ASAT), 23 U/l; alaninaminotransferasa (ALAT), 32 U/l; lactatodeshidrogenasa, 347 U/l (normal: 250-450); gammaglutamiltranspeptidasa, 56 U/l; fosfatasa alcalina, 229 U/l; bilirrubina total, 1 mg/dl (17,1 µmol/l); colesterol, 174 mg/dl (4,5 mmol); triglicéridos, 212 mg/dl (2,4 mmol/l); creatincinasa, 35 U/l; proteínas totales, 67 g/l (albúmina, 42; alfa1, 2,5; alfa2, 5,5; beta, 9; gammaglobulina, 8 g/l). El sedimento de orina era normal. La radiografía posteroanterior de tórax y el electrocardiograma eran normales.La radiografía simple de la EID evidenció una discreta osteoporosis generalizada y algunas calcificaciones irregulares en el trayecto vascular. Se practicó una tomografía computarizada (TC) de las áreas poplíteas, que puso de manifiesto múltiples imágenes nodulares, algunas de ellas calcificadas, a lo largo del trayecto poplíteo. En una resonancia magnética (RM) dichas masas nodulares eran hipercaptantes y se extendían a lo largo del trayecto femoropoplíteo en dirección craneocaudal con desplazamiento posteromedial del espacio vascular; había atrofia muscular acusada, una cicatriz quirúrgica poplítea posterior y edema poplíteo difuso. Se llevó a cabo una ecografía-Doppler venoso de la EID que evidenció una vena femoral común, superficial y profunda permeables, con buena respuesta a la compresión distal; cayado de safena mayor y poplítea permeables. Se apreciaba un aumento de tamaño de partes blandas con hiperecogenicidad global indicativo de edema difuso, así como algunas imágenes nodulares superficiales de unos 2 cm de diámetro, inespecíficas. Durante la exploración llamó la atención la extrema sensibilidad local que existía en la zona poplítea, que dificultó la exploración ecográfica. Se practicó una arteriografía de la EID que puso de manifiesto la existencia de múltiples lesiones hipervasculares de aspecto nodular en el eje iliofemoral derecho, la mayor de las cuales se hallaba localizada en la región poplítea y que se hallaba asociada al menos a otros 4 nódulos bien delimitados, no conectados entre sí. Había asimismo una estenosis en la zona media del tronco tibioperoneo.Durante el ingreso el paciente se mantuvo estable, con buen estado general, aunque precisó tratamiento con sulfato de morfina (120 mg/día) y gabapentina (800 mg/día). Al duodécimo día del ingreso se practicó una exploración que permitió establecer el diagnóstico.DIAGNOSTICO DIFERENCIALDr. Javier Sobrino.En resumen, se trata de un varón de 62 años con dolor en la EID de un año y medio de evolución, acentuado en el último mes, y tumoraciones muy dolorosas en el trayecto femoropoplíteo derecho. Antes de proceder a la discusión del caso, agradecería los comentarios del radiólogo. Dr. Xavier Montañá.Se practicó una TC de las áreas poplíteas (fig. 1) que puso de manifiesto múltiples imágenes nodulares, algunas de ellas calcificadas, a lo largo del proyecto poplíteo. En la RM realizada (fig. 2), dichas masas captaban contraste y se extendían a lo largo del trayecto femoropoplíteo en dirección craneocaudal con desplazamiento posteromedial del espacio vascular; había atrofia muscular acusada, una cicatriz quirúrgica poplítea posterior y edema poplíteo difuso. Se practicó una arteriografía de la EID (fig. 3), que puso de manifiesto la existencia de múltiples lesiones hipervasculares de aspecto nodular en el eje iliofemoral derecho, la mayor de las cuales se hallaba localizada en la región poplítea.<img src="2v118n16-13030493tab01.gif"></img>Fig. 1. Tomografía computarizada de la extremidad inferior derecha. Se observa una lesión nodular con calcificaciones (flecha), situada entre la porción posterior de la diáfisis femoral y los vasos poplíteos.<img src="2v118n16-13030493tab02.gif"></img>Fig. 2. Resonancia magnética de la extremidad inferior derecha. Imagen sagital ponderada en T1, que presenta un nódulo isointenso en la región retrofemoral diafisaria (flecha). Trabeculación de la grasa inferior secundaria a intervenciones quirúrgicas previas.<img src="2v118n16-13030493tab03.gif"></img>Fig. 3. Arteriografía de la extremidad inferior derecha. Se observan varios nódulos hipervascularizados (flechas), sin fístulas arteriovenosas en el sector poplíteo. a) Fase arterial; b) fase capilar.Dr. J. Sobrino.En este paciente concurren ciertas características que hacen que se trate de un caso singular, ya que el diagnóstico diferencial que debe acompañar a toda conferencia clinicopatológica se basa en un único dato clínico relevante, las características del dolor, sin ningún hallazgo en los datos de laboratorio y unas pruebas de imagen no demasiado específicas.La primera posibilidad en un paciente varón más allá de la sexta década de la vida que consulta por una tumoración dolorosa en la fosa poplítea es el aneurisma de la arteria poplítea. Se trata de una entidad 30 veces más frecuente en el varón1,2, con edad media de aparición a los 60 años; en la mayoría de los casos es bilateral y puede asociarse con otras malformaciones extrapoplíteas. Suele ser clínicamente sintomático, siendo la isquemia la manifestación más frecuente, aunque también, y según su tamaño, puede causar síntomas de compresión local, como obstrucción venosa o nerviosa, con dolor espontáneo y a la palpación. El dato semiólogico más relevante es el de una masa pulsátil, aunque también puede corresponder a una tumoración dura no pulsátil si está trombosado. La ecografía es el método diagnóstico de elección y, aunque el intenso dolor que presentaba el paciente que nos ocupa impidió realizar la exploración de la zona poplítea de forma adecuada, el resto de las exploraciones radiológicas practicadas descartan totalmente un proceso aneurismático.Dado que el título de esta conferencia incluye el término «tumoraciones», si bien sólo es descriptivo, el gran grupo en el que querría centrar la discusión son los tumores de partes blandas, también denominados tumores de los tejidos de sostén, término muy amplio que incluye el tejido conjuntivo, vasos, músculos, nervios y huesos. Esta amplitud de posibilidades hace imposible realizar un diagnóstico diferencial que abarque todas estas categorías. A pesar de que las imágenes radiológicas, y en ocasiones ciertas características clínicas, pueden orientar hacia el origen de una lesión, el resultado de la histología es siempre imprescindible para la confirmación diagnóstica de una tumoración. Sin embargo, como no dispondremos de este dato hasta que haya finalizado mi exposición y haya emitido una orientación diagnóstica, ésta debe basarse en los datos que se refieren en la historia clínica. Atendiendo a los datos radiológicos de la TC, la RM y la arteriografía, y en mayor medida a las características especiales del dolor, y asumiendo en parte un cierto riesgo, siempre inherente a la realización de un ejercicio de este tipo, he decidido centrarme en los tumores vasculares.Existen diversas clasificaciones de los tumores vasculares, si bien la mayoría se basa en sus características clínicas de benignidad o malignidad (tabla 1). Entre los tumores vasculares benignos, los hemangiomas son tumores muy frecuentes, especialmente comunes en la infancia, y existen diversas variedades clínicas e histológicas. Me referiré en particular a los hemangiomas profundos de partes blandas, y de éstos, a su forma más frecuente, el hemangioma intramuscular. Éste representa alrededor del 0,8% de todos los tumores vasculares benignos3, se manifiesta generalmente antes de los 30 años y afecta a ambos sexos por igual. Aunque puede localizarse en cualquier músculo, la gran mayoría de los hemangiomas intramusculares se localiza en las extremidades inferiores, particularmente en los músculos del muslo. Clínicamente se presenta como una tumoración de partes blandas con pocos signos que hagan sospechar su origen vascular. El dolor es frecuente pero no un síntoma constante; ocasionalmente puede producir deterioro funcional del músculo, así como deformidades anatómicas. Aunque en el 20% de los casos se recoge el antecedente de un traumatismo, no existe una evidencia clara de que estas lesiones sean causadas por él; más bien parece que el traumatismo sería únicamente responsable de agravar un tumor ya existente. Prácticamente suele afectar a una sola localización en el tiempo; así, en una serie de 74 casos4 del Hospital de St. Thomas de Londres, sólo 6 pacientes presentaban más de una lesión en sitios anatómicos distintos y nunca eran más de dos. Cuando los hemangiomas afectan a varios músculos constituyen la denominada angiomatosis. Este término también incluye a las lesiones vasculares benignas que afectan a múltiples tejidos de forma contigua en sentido vertical (p. ej., tejido subcutáneo, músculo y hueso). También la extremidad inferior es la región afectada con más frecuencia y es una lesión típica de la edad infantil; en una serie de 51 casos referidos por Rao et al5, el intervalo de edad de presentación clínica inicial fue de dos días a 54 años, y ocurrió antes de los 30 años en 45 de los 51 pacientes. La edad de presentación en este caso, más de 60 años, y la multiplicidad de lesiones hacen poco posible este diagnóstico.<img src="2v118n16-13030493tab04.gif"></img>El término «hemangioendotelioma» se ha utilizado para designar aquellos tumores vasculares que tienen un comportamiento intermedio entre un hemangioma y un angiosarcoma. Son tumores de malignidad intermedia, con una gran capacidad de recidiva local y, ocasionalmente, de producir metástasis a distancia, pero en mucho menor grado que el angiosarcoma. El hemangioendotelioma de células fusiformes, denominado así por su semejanza histológica con el sarcoma de Kaposi6, si bien inicialmente formaba parte de este apartado de tumores de malignidad intermedia, la práctica ausencia de metástasis en los casos estudiados ha hecho que ciertos autores lo incluyan entre los tumores vasculares benignos y hayan propuesto denominarlo hemangioma de células fusiformes. Perkins y Weiss7, en una serie de 78 casos con un seguimiento medio de 5,4 años, observaron que ninguno de ellos había desarrollado metástasis, si bien 58 sufrieron recidivas del tumor. El hemangioendotelioma puede aparecer en cualquier época de la vida. En la serie citada, la edad media de presentación fue a los 34 años, con un intervalo de 8 a 78 años, ambos sexos eran afectados por igual y el tiempo transcurrido entre la aparición de la lesión y la consulta médica fue habitualmente superior al año. El 40% de los pacientes presentaba varias lesiones en la misma área anatómica. La localización más frecuente es la parte distal de las extremidades; suele manifestarse como una tumoración superficial, aunque también puede afectar a regiones más profundas, como el músculo8, y ocasionalmente puede producir un ligero dolor. Su frecuente aparición en múltiples localizaciones, lo que ha llevado a algunos autores a utilizar el término «hemangiomatosis de células fusiformes», el intervalo de edad de presentación y su largo período de evolución podrían ser compatibles con las lesiones que presenta este paciente, pero su localización más superficial y distal y las escasas manifestaciones clínicas asociadas con este tipo de tumor descartan esta hipótesis diagnóstica.Dentro del grupo de tumores vasculares de malignidad intermedia destaca el hemangioendotelioma epitelioide, aunque para algunos autores9 formaría parte de los tumores vasculares malignos. Es un tumor que puede aparecer a cualquier edad, generalmente en la quinta década de la vida y rara vez en la infancia, no tiene predilección por ningún sexo y, aunque suele manifestarse como una lesión única con predilección por las extremidades, ligeramente dolorosa, superficial o de partes blandas, puede asimismo presentarse de forma múltiple y en cualquier parte del organismo10,11. En al menos la mitad de los casos suele afectar a algún vaso, generalmente una vena, y producir sintomatología atribuible a dicha afección venosa, en forma de edema o tromboflebitis. La recidiva local no es muy frecuente, inferior al 15% en dos series de pacientes12,13, pero sí lo es su potencial metastásico, de aproximadamente el 30%, con especial predilección por los ganglios linfáticos. Si bien la mortalidad atribuible a esta entidad clínica es inferior al 15%, esta proporción aumenta hasta casi el 50% cuando el hemagioendotelioma se origina en el hígado11. La edad de aparición, la posible afección venosa (el paciente que nos ocupa tenía antecedentes de enfermedad venosa múltiple que había requerido diversas intervenciones quirúrgicas) y su localización apoyarían este diagnóstico; sin embargo, de nuevo su poca expresividad clínica y el hecho de que no suele ser multifocal cuando afecta a partes blandas me llevan a descartar el hemangioendotelioma epitelioide.En el diagnóstico diferencial de los tumores vasculares, el origen africano de este paciente obliga a considerar el sarcoma de Kaposi. Si bien las regiones africanas más fuertemente relacionadas con el sarcoma de Kaposi son Zaire y Uganda, existe una mayor prevalencia en los varones del área mediterránea, su pico de incidencia se sitúa entre los 50 y 70 años y, aunque la lesión típica inicial es cutánea, en ocasiones puede manifestarse como nódulos subcutáneos. El dolor no es característico de esta entidad.El angiosarcoma sería el otro tumor vascular maligno. Es poco frecuente, pues representa menos del 1% de todos los sarcomas. Cuando afecta a partes blandas, las extremidades inferiores consituyen la región anatómica más expuesta en cerca de la mitad de los casos14. Es más frecuente en el varón y el pico máximo de incidencia es la séptima década de la vida. Cuando presenta síntomas, lo cual sucede en menos del 50% de los casos, el crecimiento de la tumoración o el dolor constituyen su manifestación inicial. Normalmente se presenta como una tumoración única y sólo el 6% puede manifestarse como varios nódulos en la misma región anatómica. Su aparición se ha asociado con la presencia de linfedema, cirugía previa en la zona o traumatismo previo. Tienen un mal pronóstico, con una supervivencia corta y una elevada probabilidad de desarrollar metástasis, siendo el pulmón la localización más frecuente. Aunque la edad del paciente del caso que comentamos, la localización de las lesiones y el antecedente de cirugía podrían ir a favor de que se hallara afectado de un angiosarcoma, su lenta progresión desde los síntomas iniciales, más de 18 meses, hacen muy improbable este diagnóstico.Por último, querría hacer mención de los tumores perivasculares que, como su nombre indica, se originan en las células situadas alrededor de los vasos sanguíneos. En este grupo se incluyen el hemangiopericitoma y el tumor glómico.El hemangiopericitoma clásicamente se describe como un tumor único, con un tamaño medio entre 4 y 8 cm de diámetro, de aparición en la edad adulta, sin predilección por ningún sexo y de muy lento crecimiento; el dolor en la zona afectada es poco frecuente y sólo se desencadena durante el movimiento. Por lo general se localiza en la extremidad inferior, especialmente en el muslo y la fosa pélvica. Puede producir hipoglucemia por producción de sustancias insulina-like15,16 y se asocia con osteomalacia, presumiblemente por secretar algún tipo de sustancia con capacidad de disminuir la absorción de fosfato por el túbulo renal17. La incidencia de metástasis es variable y oscila entre el 17%18 y el 30% en una serie más reciente19. La presencia en este caso de varias tumoraciones muy dolorosas, a pesar del curso prolongado del hemangiopericitoma, ya que se han descrito casos que han evolucionado hasta 30 años antes del tratamiento quirúrgico18, hace muy poco probable el diagnóstico de este tipo de tumor.El tumor glómico o glomangioma procede de las células musculares lisas modificadas de los glomus20. El glomus es un receptor neuromioarterial sensible a las variaciones de la temperatura, que regula el flujo arteriolar. Masson21 lo describió por primera vez en 1924, en tres pacientes con síntomas prácticamente idénticos, dolores paroxísticos y lancinantes en la extremidad superior que desaparecieron totalmente tras extirpar la lesión. Es un tumor poco frecuente; en una serie de la Clínica Mayo22 representó el 1,6% de los tumores de partes blandas. Afecta por igual a ambos sexos y se suele diagnosticar en el adulto, aunque muchas veces los síntomas llevan presentes varios años. El típico tumor glómico es una lesión de pequeño tamaño, color rojo azulado y situada en la región subungueal del dedo. Aunque se puede localizar en cualquier territorio anatómico, existe una clara preferencia por las extremidades. En el 10% de los casos es múltiple23 y entonces la localización subungueal es muy poco frecuente; normalmente se agrupan en la misma extremidad, aunque también pueden estar diseminados. La mayoría de ellos son muy superficiales y tienen el característico color azulado, son de pequeño tamaño y sólo aparece dolor en el 42% de los casos24,25. Las manifestaciones clínicas son muy características: dolor paroxístico irradiado de tipo lancinante, desencadenado en muchas ocasiones por cambios de temperatura o estimulación táctil, junto con atrofia muscular26 y osteoporosis27 en la región afectada. Al igual que sucede con los hemangiomas y la angiomatosis, como ya se ha comentado anteriormente, cuando un tumor glómico se manifiesta por una infiltración más difusa, extensa y profunda recibe el nombre de glomangiomatosis. Aunque la mayoría de los tumores glómicos son benignos, se han descrito tumores glómicos malignos, por sus características histológicas y por la posibilidad de desarrollar metástasis; las características más típicas de éstos son poseer un tamaño superior a 2 cm, su localización profunda y la observación de una notable atipia nuclear y un elevado índice mitótico28. De los tumores que reúnen estos criterios el 38% desarrollarán metástasis.La localización de las tumoraciones palpables y, sobre todo, la forma clínica de presentación, con dolor paroxístico de tipo lancinante, desencadenado con el cambio de temperatura y la palpación de dichas masas hacen que el diagnóstico más probable sea el de un tumor glómico infiltrante, término utilizado por Lumley y Stansfeld29 en 1972. No obstante, según la propuesta de clasificación de Folpe et al28 del año 2001, se podría considerar un tumor glómico maligno. En mi opinión, creo que se trata de un tumor glómico múltiple atípico. La prueba diagnóstica realizada debió ser la exéresis quirúrgica de todas las tumoraciones, con la previsible desaparición total de la clínica del paciente.DIAGNOSTICO CLINICOTumores vasculares.DIAGNOSTICO DEL DR. J. SOBRINOTumor glómico múltiple ¿atípico?DISCUSION ANATOMOPATOLOGICADra. Carme Mallofré. La prueba diagnóstica fue una biopsia de una de las lesiones, llevada a cabo por Cirugía Vascular. La muestra recibida en el servicio de Anatomía Patológica estaba constituida por varios fragmentos tisulares irregulares correspondientes a tejido fibroadiposo y muscular estriado. Histológicamente destacaban los cambios de tipo reactivo en forma de fibrosis y rabdomiólisis que afectaban mayoritariamente a la muestra. Al estudiar con más detalle todas las secciones realizadas se observaron pequeños grupos celulares de hasta 0,5 cm de diámetro que se distribuían de forma irregular y multifocal. Se trataba de nódulos de contornos bien delimitados pero no encapsulados, desde cuya periferia, al ser estudiados a mayor aumento, se veían extensiones infiltrantes hacia el tejido adiposo adyacente en forma de formaciones vasculares de pequeño calibre (fig. 4). Asimismo en otros puntos se identificaba proliferación de estructuras vasculares tanto de pequeño como de mediano calibre, de carácter infiltrante, entre las células de tejido adiposo y las fibras musculares (fig. 5). Algunas de las estructuras vasculares de mayor tamaño tenían luces dilatadas y paredes engrosadas, configurando estructuras del tipo fístula arteriovenosa (fig. 6). Alrededor de los vasos destacaba un aumento de celularidad en distintas proporciones según el campo estudiado. Las células que conformaban los nidos más sólidos eran redondas, cohesivas, con bordes bien delimitados y núcleos redondeados u ovalados muy uniformes en cuanto a forma y tamaño, lo que daba a las lesiones un aspecto muy monomorfo. En estos nódulos más sólidos se observaba una fina red vascular que les confería cierto aspecto organoide (fig. 7). El aumento de celularidad perivascular era a expensas de células con características muy similares, igualmente uniformes. En ningún punto se detectaron atipias o figuras de mitosis.<img src="2v118n16-13030493tab05.gif"></img>Fig. 4. Detalle de la periferia de un nódulo sólido donde se aprecia el carácter infiltrante a tejido adiposo por parte de estructuras vasculares (flecha) (HE,*200).<img src="2v118n16-13030493tab06.gif"></img>Fig. 5. Proliferación de estructuras vasculares de pequeño calibre con carácter infiltrante y con paredes aumentadas de tamaño a expensas de células uniformes redondeadas y sin atipias (HE, *400).<img src="2v118n16-13030493tab07.gif"></img>Fig. 6. Estructuras vasculares de mayor calibre con acentuada dilatación de la luz y engrosamiento de la pared. Destaca la hipercelularidad perivascular de la lesión (HE,*100).<img src="2v118n16-13030493tab08.gif"></img>Fig. 7. Detalle de las células neoplásicas: redondeadas, cohesivas entre sí y con núcleos uniformes, sin atipias (HE,*400).Ante la disposición en forma de nidos se planteó la posibilidad de que se tratara de una neoplasia epitelial. Morfológicamente la regularidad de las células, el patrón organoide y la falta de atipia citológica hacían necesario descartar una neoplasia endocrina. La negatividad para marcadores epiteliales tales como las citoqueratinas de amplio espectro AE1/AE3, así como de los marcadores específicos para células endocrinas como cromogranina y sinaptofisina, descartaron esta posibilidad diagnóstica. La positividad inmunohistoquímica para vimentina hizo plantear el diagnóstico diferencial entre los tumores mesenquimales. En su mayor parte los tumores mesenquimales están constituidos por células fusiformes y dehiscentes, por lo que se planteó el diagnóstico diferencial entre los tumores mesenquimales con patrón epitelioide, en especial aquellos que se caracterizan por presentar un patrón de predominio vascular. Aun cuando las células en este caso no presentaban el aspecto más característico de los llamados tumores de células redondas, como son el tumor neuroectodérmico periférico/sarcoma de Ewing, los cuales suelen presentar menos citoplasma y núcleos también uniformes pero con una mayor atipia, se descartó esta entidad mediante tinción inmunohistoquímica de CD99, que fue negativa.El sarcoma sinovial es una neoplasia altamente agresiva, de predominio en las extremidades, que puede adoptar distintas formas, entre ellas la forma monofásica epitelioide30. Puede ser altamente vascularizado. Sin embargo, esta neoplasia suele poseer un mayor grado de pleomorfismo nuclear y las figuras de mitosis acostumbran ser evidentes. Asimismo, la forma epitelioide tiene reactividad positiva frente a anticuerpos epiteliales, cosa que no se producía en este caso. Este diagnóstico, por tanto, también se excluyó.Dada la prominente proliferación vascular observada se planteó el diagnóstico diferencial entre las neoplasias propiamente vasculares y los tumores perivasculares. Existe una gran variedad de neoplasias vasculares, especialmente en su variante benigna. En el presente caso, cabía plantearse la posibilidad de alguna forma de hemangioma epitelioide, pero estas neoplasias suelen cursar con una proliferación endotelial más evidente. Los marcadores endoteliales, como CD3131, son positivos en estas neoplasias y no infrecuentemente también lo son los marcadores epiteliales. Las células tumorales de este caso eran negativas para dichos anticuerpos, por lo que se descartó este grupo de neoplasias como posibilidad diagnóstica y se centró la atención en el diagnóstico diferencial de los tumores perivasculares.Básicamente se han descrito dos grandes grupos de tumores perivasculares32: el hemangiopericitoma y el tumor glómico con todas sus variantes. El hemangiopericitoma se caracteriza histológicamente por presentar un patrón vascular arborescente muy característico, con proliferación de células ovaladas o elongadas alrededor de dichos vasos33. Suelen ser positivos para el marcador CD34 y la actina acostumbra ser negativa34. El tumor glómico es una neoplasia derivada de las células glómicas, las cuales se consideran células musculares lisas modificadas. A menudo el tumor glómico presenta características morfológicas similares a las propias células glómicas, aunque también puede simular tumores vasculares o incluso tener un predominio de diferenciación a tejido muscular liso. De aquí deriva la distinción del tumor glómico en sus tres principales tipos, que son el tumor glómico propiamente dicho, el glomangioma y el glomangiomioma35-37. La localización más frecuente del tumor glómico es subungueal, seguida de otras porciones distales de las extremidades. Sin embargo, el tumor glómico se ha descrito en prácticamente todas las localizaciones del organismo36. Aproximadamente el 10% de los casos son múltiples y ocasionalmente se han descrito formas familiares. La forma clásica de tumor glómico, el tumor glómico propiamente dicho, es una neoplasia caracterizada por la uniformidad de las células y su disposición en estrecha proximidad con numerosos vasos de pequeño calibre37. Una variante del tumor glómico, el glomangioma, presenta características tanto histológicas como macroscópicas similares al hemangioma cavernoso, con presencia de vasos grandes y engrosados y de nidos de células glómicas en la pared de dichos vasos. El glomangiomioma presenta un crecimiento perivascular como la forma clásica de tumor glómico, aunque las células tienen diferenciación a músculo liso con tendencia a adoptar una forma elongada de predominio en la pared de los vasos32,38.El tumor glómico múltiple ha sido denominado por algunos autores como glomangiomatosis o tumor glómico difuso. Esta forma es rara y constituye únicamente el 5% de los tumores glómicos. Se considera la variante glomoide de la angiomatosis, es decir, una neoplasia de carácter infiltrante aunque sin capacidad metastásica. Los pacientes afectados por esta forma de tumor glómico suelen ser más jóvenes y los tumores acostumbran a tener una localización más profunda. En estas formas es frecuente la presencia de numerosos vasos de tamaño variable rodeados de células glómicas. A menudo presentan crecimiento infiltrante y se acompañan de tejido adiposo maduro39. El tumor glómico se considera una neoplasia benigna aun cuando pueda ser multifocal y en ocasiones recidivante. Existe una forma histológica, el glomangiosarcoma o tumor glómico atípico, en la que las células presentan mayor pleomorfismo e incluso figuras de mitosis, así como configuración fusiforme40. Este diagnóstico, sin embargo, es altamente controvertido y son pocos los casos de tumor glómico metastatizante bien establecido41. Recientemente, como ya se ha dicho, se ha publicado una propuesta de clasificación del tumor glómico atípico en la que se incluye el término «tumor glómico maligno» reconociendo la posibilidad metastásica de esta neoplasia28. En esta misma clasificación se recoge el término, ya previamente descrito, de «tumor glómico simplástico», que agruparía aquellas formas con atipias citológicas de carácter degenerativo pero que no tendrían capacidad metastatizante. La glomangiomatosis o tumor glómico difuso también se incluye en esta entidad de tumor glómico atípico por el carácter infiltrante y recidivante de la lesión. Finalmente, los autores incluyen una cuarta forma en la clasificación que es el tumor glómico de potencial maligno incierto, en el que entrarían formas de tumor glómico de localización profunda y con un número escaso de figuras de mitosis. El diagnóstico del tumor glómico, en todas sus formas, se basa principalmente en sus características histológicas y no existe un marcador inmunohistoquímico específico, siendo su perfil el de célula mioide lisa. La exclusión de otras neoplasias y, especialmente, el pensar en su existencia son los principales factores en el diagnóstico de dicha entidad. En este caso, tanto las características puramente histológicas con tinción de hematoxilina-eosina como el perfil inmunohistoquímico permitieron efectuar el diagnóstico de tumor glómico. Dada la forma infiltrante multifocal y profunda, consideramos que se trataba de un tumor glómico en su variante difusa o glomangiomatosis. Dr. Vicenç Riambau. Creo que vale la pena poner de manifiesto la dificultad que entraña el diagnóstico anatomopatológico de estos tumores, puesto que, como se ha visto, es preciso recurrir a técnicas inmunohistoquímicas. Además, como cirujano que llevó a cabo la exéresis parcial de la tumoración, una de las cuestiones que me llaman la atención es la causa del dolor, puesto que no he podido identificar en la exposición morfológica ninguna imagen que corresponda a terminaciones o componentes nerviosos intratumorales. Es posible que en este paciente se debiera a que estas tumoraciones estaban envolviendo y comprimiendo el nervio sural y el nervio ciático poplíteo externo. Dra. C. Mallofré.Las técnicas inmunohistoquímicas en el tumor glómico en realidad sólo sirven para descartar otros procesos. La clave diagnóstica está en el estudio de hematoxilina-eosina. En cuanto al dolor que presentaba el paciente, puede ser que influyera el hecho de infiltrar estructuras nerviosas. Se ha identificado, sin embargo, una sustancia (llamada sustancia P o péptido vasoactivo asociado al dolor) en las células del tumor glómico y se cree que ésta podría ser la causa del dolor, por un mecanismo poco conocido. Prof. Ciril Rozman.En mi experiencia profesional he podido diagnosticar a varios pacientes con tumores glómicos subungueales, muy dolorosos a la presión, en los que el diagnóstico anatomopatológico correspondía a tumores neurovasculares. Dra. C. Mallofré. El estudio ultraestructural ha permitido identificar miofibrillas en las células glómicas, pero no neurofilamentos. Por métodos inmunohistoquímicos las células glómicas son positivas para marcadores específicos de fibra muscular lisa, pero no para la proteína S-100, por lo que se considera que la célula glómica es una célula muscular modificada. En algunos tumores glómicos se ha descrito la presencia de receptores del factor de crecimiento nervioso (nerve growth factor), pero su significado todavía no está establecido. Dr. Josep M. Grau.¿Cuál fue la evolución del paciente? Dr. Jordi Casademont.Por desgracia se desconoce, pues tras la exéresis de uno de los tumores decidió trasladarse a su país, con tratamiento todavía con mórficos, y hemos perdido todo contacto. Dr. V. Riambau.El problema grave de este paciente fue que la exéresis de todos los tumores no era posible por el número de ellos, su extensión a lo largo de toda la extremidad y su localización hasta la misma raíz del muslo, lo cual tampoco permitía una amputación de la extremidad con intención curativa. Únicamente pudo efectuarse una embolización de algunas áreas (no todas eran fácilmente identificables) pero, tal como ya ha quedado especificado, esto tampoco logró la desaparición del dolor.DIAGNOSTICO ANATOMOPATOLOGICOTumor glómico (variante difusa o glomangiomatosis). AgradecimientoA los Dres. Jordi Casademont (Servicio de Medicina Interna) y Vicenç Riambau (Servicio de Cirugía Cardiovascular) del Hospital Clínic de Barcelona, por su colaboración en la preparación de la presente conferencia.A los Dres. Miquel Torres y Ferran Nonell (Servicio de Medicina Interna del HES), Mariola Pérez (Servicio de Radiodiagnóstico, HES), Dolors López (Servicio de Anatomía Patológica, HES) y Antonio Segarra (Servicio de Radiodiagnóstico, HGVM) por su colaboración en la discusión clínica de la presente conferencia. " "pdfFichero" => "2v118n16a13030493pdf001.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:16 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "tbl1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "descripcion" => array:1 [ "es" => "Tomografía computarizada de la extremidad inferior derecha. 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Estadísticas

A 62-year-old male with swelling and painful tumors in the lower right limb

Javier Sobrinoa, Carme Mallofréb, Xavier Montañác

a Servicio de Medicina Interna. Hospital de Viladecans. Santa Coloma de Gramenet. Barcelona.

b Servicio de Anatomía Patológica. Centro de Diagnóstico Biológico. Hospital Clínic de Barcelona.

c Sección de Angiorradiografía. Servicio de Radiodiagnóstico. Centro de Diagnóstico por la Imagen. Hospital Clínic de Barcelona.

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Por persistencia de las molestias acudi&#243; a consultas externas del hospital&#44; desde donde ingres&#243; para estudio&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente era natural de Marruecos y viv&#237;a en Barcelona desde hac&#237;a dos meses&#46; Hab&#237;a fumado 20 cigarrillos&#47;d&#237;a hasta 7 a&#241;os antes y sufr&#237;a una insuficiencia venosa cr&#243;nica en la extremidad inferior derecha &#40;EID&#41; que hab&#237;a sido intervenida quir&#250;rgicamente en 5 ocasiones &#40;la &#250;ltima en 1995&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La exploraci&#243;n f&#237;sica puso de manifiesto&#58; presi&#243;n arterial de 130&#47;80 mmHg&#59; frecuencia card&#237;aca de 80 lat&#47;min&#59; temperatura axilar de 36&#44;4 &#176;C&#44; y frecuencia respiratoria de 16 respiraciones&#47;min&#46; El estado general estaba conservado y no se palpaban adenopat&#237;as&#46; La exploraci&#243;n del aparato respiratorio&#44; cardiocirculatorio&#44; sistema nervioso y del abdomen era normal&#46; Hab&#237;a una actitud en flexi&#243;n de la EID con atrofia y trastornos tr&#243;ficos de piel&#46; A lo largo del trayecto femoropopl&#237;teo se palpaban varias masas duras y muy dolorosas sin signos inflamatorios locales&#46; La presi&#243;n de masas musculares era tambi&#233;n extremadamente dolorosa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En los an&#225;lisis practicados destacaban&#58; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; 2 mm&#47;h&#59; hemat&#237;es&#44; 5  &#42; 10<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#47;l&#59; hemoglobina&#44; 167 g&#47;l&#59; hemat&#243;crito&#44; 0&#44;50 l&#47;l&#59; VCM&#44; 82 fl&#59; HCM&#44; 26 pg&#59; leucocitos&#44; 9 &#42;  10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l &#40;neutr&#243;filos segmentados&#44; 70&#37;&#59; eosin&#243;filos&#44; 1&#37;&#59; linfocitos&#44; 22&#37;&#59; monocitos&#44; 7&#37;&#41;&#59; plaquetas&#44; 248 &#42;10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l&#59; &#237;ndice de protrombina&#44; 92&#37;&#59; glucemia&#44; 105 mg&#47;dl &#40;5&#44;8 mmol&#47;l&#41;&#59; BUN&#44; 13 mg&#47;dl &#40;2 mmol&#47;l&#41;&#59; creatinina&#44; 1&#44;2 mg&#47;dl &#40;106 &#181;mol&#47;l&#41;&#59; &#225;cido &#250;rico&#44; 6&#44;4 mg&#47;dl &#40;380 &#181;mol&#47;l&#41;&#59; sodio&#44; 144 mmol&#47;l&#59; potasio&#44; 4&#44;9 mmol&#47;l&#59; calcio&#44; 9&#44;7 mg&#47;dl &#40;2&#44;4 mmol&#47;l&#41;&#59; f&#243;sforo&#44; 2&#44;7 mg&#47;dl &#40;0&#44;9 mmol&#47;l&#41;&#59; aspartatoaminotransferasa &#40;ASAT&#41;&#44; 23 U&#47;l&#59; alaninaminotransferasa &#40;ALAT&#41;&#44; 32 U&#47;l&#59; lactatodeshidrogenasa&#44; 347 U&#47;l &#40;normal&#58; 250-450&#41;&#59; gammaglutamiltranspeptidasa&#44; 56 U&#47;l&#59; fosfatasa alcalina&#44; 229 U&#47;l&#59; bilirrubina total&#44; 1 mg&#47;dl &#40;17&#44;1  &#181;mol&#47;l&#41;&#59; colesterol&#44; 174 mg&#47;dl &#40;4&#44;5 mmol&#41;&#59; triglic&#233;ridos&#44; 212 mg&#47;dl &#40;2&#44;4 mmol&#47;l&#41;&#59; creatincinasa&#44; 35 U&#47;l&#59; prote&#237;nas totales&#44; 67 g&#47;l &#40;alb&#250;mina&#44; 42&#59; alfa<span class="elsevierStyleInf">1</span>&#44; 2&#44;5&#59; alfa<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#44; 5&#44;5&#59; beta&#44; 9&#59; gammaglobulina&#44; 8 g&#47;l&#41;&#46; El sedimento de orina era normal&#46; La radiograf&#237;a posteroanterior de t&#243;rax y el electrocardiograma eran normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La radiograf&#237;a simple de la EID evidenci&#243; una discreta osteoporosis generalizada y algunas calcificaciones irregulares en el trayecto vascular&#46; Se practic&#243; una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de las &#225;reas popl&#237;teas&#44; que puso de manifiesto m&#250;ltiples im&#225;genes nodulares&#44; algunas de ellas calcificadas&#44; a lo largo del trayecto popl&#237;teo&#46; En una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; dichas masas nodulares eran hipercaptantes y se extend&#237;an a lo largo del trayecto femoropopl&#237;teo en direcci&#243;n craneocaudal con desplazamiento posteromedial del espacio vascular&#59; hab&#237;a atrofia muscular acusada&#44; una cicatriz quir&#250;rgica popl&#237;tea posterior y edema popl&#237;teo difuso&#46; Se llev&#243; a cabo una ecograf&#237;a-Doppler venoso de la EID que evidenci&#243; una vena femoral com&#250;n&#44; superficial y profunda permeables&#44; con buena respuesta a la compresi&#243;n distal&#59; cayado de safena mayor y popl&#237;tea permeables&#46; Se apreciaba un aumento de tama&#241;o de partes blandas con hiperecogenicidad global indicativo de edema difuso&#44; as&#237; como algunas im&#225;genes nodulares superficiales de unos 2 cm de di&#225;metro&#44; inespec&#237;ficas&#46; Durante la exploraci&#243;n llam&#243; la atenci&#243;n la extrema sensibilidad local que exist&#237;a en la zona popl&#237;tea&#44; que dificult&#243; la exploraci&#243;n ecogr&#225;fica&#46; Se practic&#243; una arteriograf&#237;a de la EID que puso de manifiesto la existencia de m&#250;ltiples lesiones hipervasculares de aspecto nodular en el eje iliofemoral derecho&#44; la mayor de las cuales se hallaba localizada en la regi&#243;n popl&#237;tea y que se hallaba asociada al menos a otros 4 n&#243;dulos bien delimitados&#44; no conectados entre s&#237;&#46; Hab&#237;a asimismo una estenosis en la zona media del tronco tibioperoneo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Durante el ingreso el paciente se mantuvo estable&#44; con buen estado general&#44; aunque precis&#243; tratamiento con sulfato de morfina &#40;120 mg&#47;d&#237;a&#41; y gabapentina &#40;800 mg&#47;d&#237;a&#41;&#46; Al duod&#233;cimo d&#237;a del ingreso se practic&#243; una exploraci&#243;n que permiti&#243; establecer el diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNOSTICO DIFERENCIAL</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; Javier Sobrino&#46;En resumen&#44; se trata de un var&#243;n de 62 a&#241;os con dolor en la EID de un a&#241;o y medio de evoluci&#243;n&#44; acentuado en el &#250;ltimo mes&#44; y tumoraciones muy dolorosas en el trayecto femoropopl&#237;teo derecho&#46; Antes de proceder a la discusi&#243;n del caso&#44; agradecer&#237;a los comentarios del radi&#243;logo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; Xavier Monta&#241;&#225;&#46;Se practic&#243; una TC de las &#225;reas popl&#237;teas &#40;fig&#46; 1&#41; que puso de manifiesto m&#250;ltiples im&#225;genes nodulares&#44; algunas de ellas calcificadas&#44; a lo largo del proyecto popl&#237;teo&#46; En la RM realizada &#40;fig&#46; 2&#41;&#44; dichas masas captaban contraste y se extend&#237;an a lo largo del trayecto femoropopl&#237;teo en direcci&#243;n craneocaudal con desplazamiento posteromedial del espacio vascular&#59; hab&#237;a atrofia muscular acusada&#44; una cicatriz quir&#250;rgica popl&#237;tea posterior y edema popl&#237;teo difuso&#46; Se practic&#243; una arteriograf&#237;a de la EID &#40;fig&#46; 3&#41;&#44; que puso de manifiesto la existencia de m&#250;ltiples lesiones hipervasculares de aspecto nodular en el eje iliofemoral derecho&#44; la mayor de las cuales se hallaba localizada en la regi&#243;n popl&#237;tea&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 1&#46; Tomograf&#237;a computarizada de la extremidad inferior derecha&#46; Se observa una lesi&#243;n nodular con calcificaciones &#40;flecha&#41;&#44; situada entre la porci&#243;n posterior de la di&#225;fisis femoral y los vasos popl&#237;teos&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"><img src="2v118n16-13030493tab02.gif"></img></span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 2&#46; Resonancia magn&#233;tica de la extremidad inferior derecha&#46; Imagen sagital ponderada en T1&#44; que presenta un n&#243;dulo isointenso en la regi&#243;n retrofemoral diafisaria &#40;flecha&#41;&#46; Trabeculaci&#243;n de la grasa inferior secundaria a intervenciones quir&#250;rgicas previas&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"><img src="2v118n16-13030493tab03.gif"></img></span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 3&#46; Arteriograf&#237;a de la extremidad inferior derecha&#46; Se observan varios n&#243;dulos hipervascularizados &#40;flechas&#41;&#44; sin f&#237;stulas arteriovenosas en el sector popl&#237;teo&#46;</span> a&#41; <span class="elsevierStyleItalic">Fase arterial&#59;</span> b&#41; <span class="elsevierStyleItalic">fase capilar&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; J&#46; Sobrino&#46;En este paciente concurren ciertas caracter&#237;sticas que hacen que se trate de un caso singular&#44; ya que el diagn&#243;stico diferencial que debe acompa&#241;ar a toda conferencia clinicopatol&#243;gica se basa en un &#250;nico dato cl&#237;nico relevante&#44; las caracter&#237;sticas del dolor&#44; sin ning&#250;n hallazgo en los datos de laboratorio y unas pruebas de imagen no demasiado espec&#237;ficas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La primera posibilidad en un paciente var&#243;n m&#225;s all&#225; de la sexta d&#233;cada de la vida que consulta por una tumoraci&#243;n dolorosa en la fosa popl&#237;tea es el aneurisma de la arteria popl&#237;tea&#46; Se trata de una entidad 30 veces m&#225;s frecuente en el var&#243;n<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span>&#44; con edad media de aparici&#243;n a los 60 a&#241;os&#59; en la mayor&#237;a de los casos es bilateral y puede asociarse con otras malformaciones extrapopl&#237;teas&#46; Suele ser cl&#237;nicamente sintom&#225;tico&#44; siendo la isquemia la manifestaci&#243;n m&#225;s frecuente&#44; aunque tambi&#233;n&#44; y seg&#250;n su tama&#241;o&#44; puede causar s&#237;ntomas de compresi&#243;n local&#44; como obstrucci&#243;n venosa o nerviosa&#44; con dolor espont&#225;neo y a la palpaci&#243;n&#46; El dato semi&#243;logico m&#225;s relevante es el de una masa puls&#225;til&#44; aunque tambi&#233;n puede corresponder a una tumoraci&#243;n dura no puls&#225;til si est&#225; trombosado&#46; La ecograf&#237;a es el m&#233;todo diagn&#243;stico de elecci&#243;n y&#44; aunque el intenso dolor que presentaba el paciente que nos ocupa impidi&#243; realizar la exploraci&#243;n de la zona popl&#237;tea de forma adecuada&#44; el resto de las exploraciones radiol&#243;gicas practicadas descartan totalmente un proceso aneurism&#225;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dado que el t&#237;tulo de esta conferencia incluye el t&#233;rmino &#171;tumoraciones&#187;&#44; si bien s&#243;lo es descriptivo&#44; el gran grupo en el que querr&#237;a centrar la discusi&#243;n son los tumores de partes blandas&#44; tambi&#233;n denominados tumores de los tejidos de sost&#233;n&#44; t&#233;rmino muy amplio que incluye el tejido conjuntivo&#44; vasos&#44; m&#250;sculos&#44; nervios y huesos&#46; Esta amplitud de posibilidades hace imposible realizar un diagn&#243;stico diferencial que abarque todas estas categor&#237;as&#46; A pesar de que las im&#225;genes radiol&#243;gicas&#44; y en ocasiones ciertas caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; pueden orientar hacia el origen de una lesi&#243;n&#44; el resultado de la histolog&#237;a es siempre imprescindible para la confirmaci&#243;n diagn&#243;stica de una tumoraci&#243;n&#46; Sin embargo&#44; como no dispondremos de este dato hasta que haya finalizado mi exposici&#243;n y haya emitido una orientaci&#243;n diagn&#243;stica&#44; &#233;sta debe basarse en los datos que se refieren en la historia cl&#237;nica&#46; Atendiendo a los datos radiol&#243;gicos de la TC&#44; la RM y la arteriograf&#237;a&#44; y en mayor medida a las caracter&#237;sticas especiales del dolor&#44; y asumiendo en parte un cierto riesgo&#44; siempre inherente a la realizaci&#243;n de un ejercicio de este tipo&#44; he decidido centrarme en los tumores vasculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Existen diversas clasificaciones de los tumores vasculares&#44; si bien la mayor&#237;a se basa en sus caracter&#237;sticas cl&#237;nicas de benignidad o malignidad &#40;tabla 1&#41;&#46; Entre los tumores vasculares benignos&#44; los hemangiomas son tumores muy frecuentes&#44; especialmente comunes en la infancia&#44; y existen diversas variedades cl&#237;nicas e histol&#243;gicas&#46; Me referir&#233; en particular a los hemangiomas profundos de partes blandas&#44; y de &#233;stos&#44; a su forma m&#225;s frecuente&#44; el hemangioma intramuscular&#46; &#201;ste representa alrededor del 0&#44;8&#37; de todos los tumores vasculares benignos<span class="elsevierStyleSup">3</span>&#44; se manifiesta generalmente antes de los 30 a&#241;os y afecta a ambos sexos por igual&#46; Aunque puede localizarse en cualquier m&#250;sculo&#44; la gran mayor&#237;a de los hemangiomas intramusculares se localiza en las extremidades inferiores&#44; particularmente en los m&#250;sculos del muslo&#46; Cl&#237;nicamente se presenta como una tumoraci&#243;n de partes blandas con pocos signos que hagan sospechar su origen vascular&#46; El dolor es frecuente pero no un s&#237;ntoma constante&#59; ocasionalmente puede producir deterioro funcional del m&#250;sculo&#44; as&#237; como deformidades anat&#243;micas&#46; Aunque en el 20&#37; de los casos se recoge el antecedente de un traumatismo&#44; no existe una evidencia clara de que estas lesiones sean causadas por &#233;l&#59; m&#225;s bien parece que el traumatismo ser&#237;a &#250;nicamente responsable de agravar un tumor ya existente&#46; Pr&#225;cticamente suele afectar a una sola localizaci&#243;n en el tiempo&#59; as&#237;&#44; en una serie de 74 casos<span class="elsevierStyleSup">4</span> del Hospital de St&#46; Thomas de Londres&#44; s&#243;lo 6 pacientes presentaban m&#225;s de una lesi&#243;n en sitios anat&#243;micos distintos y nunca eran m&#225;s de dos&#46; Cuando los hemangiomas afectan a varios m&#250;sculos constituyen la denominada angiomatosis&#46; Este t&#233;rmino tambi&#233;n incluye a las lesiones vasculares benignas que afectan a m&#250;ltiples tejidos de forma contigua en sentido vertical &#40;p&#46; ej&#46;&#44; tejido subcut&#225;neo&#44; m&#250;sculo y hueso&#41;&#46; Tambi&#233;n la extremidad inferior es la regi&#243;n afectada con m&#225;s frecuencia y es una lesi&#243;n t&#237;pica de la edad infantil&#59; en una serie de 51 casos referidos por Rao et al<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#44; el intervalo de edad de presentaci&#243;n cl&#237;nica inicial fue de dos d&#237;as a 54 a&#241;os&#44; y ocurri&#243; antes de los 30 a&#241;os en 45 de los 51 pacientes&#46; La edad de presentaci&#243;n en este caso&#44; m&#225;s de 60 a&#241;os&#44; y la multiplicidad de lesiones hacen poco posible este diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El t&#233;rmino &#171;hemangioendotelioma&#187; se ha utilizado para designar aquellos tumores vasculares que tienen un comportamiento intermedio entre un hemangioma y un angiosarcoma&#46; Son tumores de malignidad intermedia&#44; con una gran capacidad de recidiva local y&#44; ocasionalmente&#44; de producir met&#225;stasis a distancia&#44; pero en mucho menor grado que el angiosarcoma&#46; El hemangioendotelioma de c&#233;lulas fusiformes&#44; denominado as&#237; por su semejanza histol&#243;gica con el sarcoma de Kaposi<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#44; si bien inicialmente formaba parte de este apartado de tumores de malignidad intermedia&#44; la pr&#225;ctica ausencia de met&#225;stasis en los casos estudiados ha hecho que ciertos autores lo incluyan entre los tumores vasculares benignos y hayan propuesto denominarlo hemangioma de c&#233;lulas fusiformes&#46; Perkins y Weiss<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; en una serie de 78 casos con un seguimiento medio de 5&#44;4 a&#241;os&#44; observaron que ninguno de ellos hab&#237;a desarrollado met&#225;stasis&#44; si bien 58 sufrieron recidivas del tumor&#46; El hemangioendotelioma puede aparecer en cualquier &#233;poca de la vida&#46; En la serie citada&#44; la edad media de presentaci&#243;n fue a los 34 a&#241;os&#44; con un intervalo de 8 a 78 a&#241;os&#44; ambos sexos eran afectados por igual y el tiempo transcurrido entre la aparici&#243;n de la lesi&#243;n y la consulta m&#233;dica fue habitualmente superior al a&#241;o&#46; El 40&#37; de los pacientes presentaba varias lesiones en la misma &#225;rea anat&#243;mica&#46; La localizaci&#243;n m&#225;s frecuente es la parte distal de las extremidades&#59; suele manifestarse como una tumoraci&#243;n superficial&#44; aunque tambi&#233;n puede afectar a regiones m&#225;s profundas&#44; como el m&#250;sculo<span class="elsevierStyleSup">8</span>&#44; y ocasionalmente puede producir un ligero dolor&#46; Su frecuente aparici&#243;n en m&#250;ltiples localizaciones&#44; lo que ha llevado a algunos autores a utilizar el t&#233;rmino &#171;hemangiomatosis de c&#233;lulas fusiformes&#187;&#44; el intervalo de edad de presentaci&#243;n y su largo per&#237;odo de evoluci&#243;n podr&#237;an ser compatibles con las lesiones que presenta este paciente&#44; pero su localizaci&#243;n m&#225;s superficial y distal y las escasas manifestaciones cl&#237;nicas asociadas con este tipo de tumor descartan esta hip&#243;tesis diagn&#243;stica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dentro del grupo de tumores vasculares de malignidad intermedia destaca el hemangioendotelioma epitelioide&#44; aunque para algunos autores<span class="elsevierStyleSup">9</span> formar&#237;a parte de los tumores vasculares malignos&#46; Es un tumor que puede aparecer a cualquier edad&#44; generalmente en la quinta d&#233;cada de la vida y rara vez en la infancia&#44; no tiene predilecci&#243;n por ning&#250;n sexo y&#44; aunque suele manifestarse como una lesi&#243;n &#250;nica con predilecci&#243;n por las extremidades&#44; ligeramente dolorosa&#44; superficial o de partes blandas&#44; puede asimismo presentarse de forma m&#250;ltiple y en cualquier parte del organismo<span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span>&#46; En al menos la mitad de los casos suele afectar a alg&#250;n vaso&#44; generalmente una vena&#44; y producir sintomatolog&#237;a atribuible a dicha afecci&#243;n venosa&#44; en forma de edema o tromboflebitis&#46; La recidiva local no es muy frecuente&#44; inferior al 15&#37; en dos series de pacientes<span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span>&#44; pero s&#237; lo es su potencial metast&#225;sico&#44; de aproximadamente el 30&#37;&#44; con especial predilecci&#243;n por los ganglios linf&#225;ticos&#46; Si bien la mortalidad atribuible a esta entidad cl&#237;nica es inferior al 15&#37;&#44; esta proporci&#243;n aumenta hasta casi el 50&#37; cuando el hemagioendotelioma se origina en el h&#237;gado<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#46; La edad de aparici&#243;n&#44; la posible afecci&#243;n venosa &#40;el paciente que nos ocupa ten&#237;a antecedentes de enfermedad venosa m&#250;ltiple que hab&#237;a requerido diversas intervenciones quir&#250;rgicas&#41; y su localizaci&#243;n apoyar&#237;an este diagn&#243;stico&#59; sin embargo&#44; de nuevo su poca expresividad cl&#237;nica y el hecho de que no suele ser multifocal cuando afecta a partes blandas me llevan a descartar el hemangioendotelioma epitelioide&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el diagn&#243;stico diferencial de los tumores vasculares&#44; el origen africano de este paciente obliga a considerar el sarcoma de Kaposi&#46; Si bien las regiones africanas m&#225;s fuertemente relacionadas con el sarcoma de Kaposi son Zaire y Uganda&#44; existe una mayor prevalencia en los varones del &#225;rea mediterr&#225;nea&#44; su pico de incidencia se sit&#250;a entre los 50 y 70 a&#241;os y&#44; aunque la lesi&#243;n t&#237;pica inicial es cut&#225;nea&#44; en ocasiones puede manifestarse como n&#243;dulos subcut&#225;neos&#46; El dolor no es caracter&#237;stico de esta entidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El angiosarcoma ser&#237;a el otro tumor vascular maligno&#46; Es poco frecuente&#44; pues representa menos del 1&#37; de todos los sarcomas&#46; Cuando afecta a partes blandas&#44; las extremidades inferiores consituyen la regi&#243;n anat&#243;mica m&#225;s expuesta en cerca de la mitad de los casos<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; Es m&#225;s frecuente en el var&#243;n y el pico m&#225;ximo de incidencia es la s&#233;ptima d&#233;cada de la vida&#46; Cuando presenta s&#237;ntomas&#44; lo cual sucede en menos del 50&#37; de los casos&#44; el crecimiento de la tumoraci&#243;n o el dolor constituyen su manifestaci&#243;n inicial&#46; Normalmente se presenta como una tumoraci&#243;n &#250;nica y s&#243;lo el 6&#37; puede manifestarse como varios n&#243;dulos en la misma regi&#243;n anat&#243;mica&#46; Su aparici&#243;n se ha asociado con la presencia de linfedema&#44; cirug&#237;a previa en la zona o traumatismo previo&#46; Tienen un mal pron&#243;stico&#44; con una supervivencia corta y una elevada probabilidad de desarrollar met&#225;stasis&#44; siendo el pulm&#243;n la localizaci&#243;n m&#225;s frecuente&#46; Aunque la edad del paciente del caso que comentamos&#44; la localizaci&#243;n de las lesiones y el antecedente de cirug&#237;a podr&#237;an ir a favor de que se hallara afectado de un angiosarcoma&#44; su lenta progresi&#243;n desde los s&#237;ntomas iniciales&#44; m&#225;s de 18 meses&#44; hacen muy improbable este diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por &#250;ltimo&#44; querr&#237;a hacer menci&#243;n de los tumores perivasculares que&#44; como su nombre indica&#44; se originan en las c&#233;lulas situadas alrededor de los vasos sangu&#237;neos&#46; En este grupo se incluyen el hemangiopericitoma y el tumor gl&#243;mico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El hemangiopericitoma cl&#225;sicamente se describe como un tumor &#250;nico&#44; con un tama&#241;o medio entre 4 y 8 cm de di&#225;metro&#44; de aparici&#243;n en la edad adulta&#44; sin predilecci&#243;n por ning&#250;n sexo y de muy lento crecimiento&#59; el dolor en la zona afectada es poco frecuente y s&#243;lo se desencadena durante el movimiento&#46; Por lo general se localiza en la extremidad inferior&#44; especialmente en el muslo y la fosa p&#233;lvica&#46; Puede producir hipoglucemia por producci&#243;n de sustancias insulina-<span class="elsevierStyleItalic">like</span><span class="elsevierStyleSup">15&#44;16</span> y se asocia con osteomalacia&#44; presumiblemente por secretar alg&#250;n tipo de sustancia con capacidad de disminuir la absorci&#243;n de fosfato por el t&#250;bulo renal<span class="elsevierStyleSup">17</span>&#46; La incidencia de met&#225;stasis es variable y oscila entre el 17&#37;<span class="elsevierStyleSup">18</span> y el 30&#37; en una serie m&#225;s reciente<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46; La presencia en este caso de varias tumoraciones muy dolorosas&#44; a pesar del curso prolongado del hemangiopericitoma&#44; ya que se han descrito casos que han evolucionado hasta 30 a&#241;os antes del tratamiento quir&#250;rgico<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#44; hace muy poco probable el diagn&#243;stico de este tipo de tumor&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tumor gl&#243;mico o glomangioma procede de las c&#233;lulas musculares lisas modificadas de los <span class="elsevierStyleItalic">glomus</span><span class="elsevierStyleSup">20</span>&#46; El <span class="elsevierStyleItalic">glomus</span> es un receptor neuromioarterial sensible a las variaciones de la temperatura&#44; que regula el flujo arteriolar&#46; Masson<span class="elsevierStyleSup">21</span> lo describi&#243; por primera vez en 1924&#44; en tres pacientes con s&#237;ntomas pr&#225;cticamente id&#233;nticos&#44; dolores parox&#237;sticos y lancinantes en la extremidad superior que desaparecieron totalmente tras extirpar la lesi&#243;n&#46; Es un tumor poco frecuente&#59; en una serie de la Cl&#237;nica Mayo<span class="elsevierStyleSup">22</span> represent&#243; el 1&#44;6&#37; de los tumores de partes blandas&#46; Afecta por igual a ambos sexos y se suele diagnosticar en el adulto&#44; aunque muchas veces los s&#237;ntomas llevan presentes varios a&#241;os&#46; El t&#237;pico tumor gl&#243;mico es una lesi&#243;n de peque&#241;o tama&#241;o&#44; color rojo azulado y situada en la regi&#243;n subungueal del dedo&#46; Aunque se puede localizar en cualquier territorio anat&#243;mico&#44; existe una clara preferencia por las extremidades&#46; En el 10&#37; de los casos es m&#250;ltiple<span class="elsevierStyleSup">23</span> y entonces la localizaci&#243;n subungueal es muy poco frecuente&#59; normalmente se agrupan en la misma extremidad&#44; aunque tambi&#233;n pueden estar diseminados&#46; La mayor&#237;a de ellos son muy superficiales y tienen el caracter&#237;stico color azulado&#44; son de peque&#241;o tama&#241;o y s&#243;lo aparece dolor en el 42&#37; de los casos<span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span>&#46; Las manifestaciones cl&#237;nicas son muy caracter&#237;sticas&#58; dolor parox&#237;stico irradiado de tipo lancinante&#44; desencadenado en muchas ocasiones por cambios de temperatura o estimulaci&#243;n t&#225;ctil&#44; junto con atrofia muscular<span class="elsevierStyleSup">26</span> y osteoporosis<span class="elsevierStyleSup">27</span> en la regi&#243;n afectada&#46; Al igual que sucede con los hemangiomas y la angiomatosis&#44; como ya se ha comentado anteriormente&#44; cuando un tumor gl&#243;mico se manifiesta por una infiltraci&#243;n m&#225;s difusa&#44; extensa y profunda recibe el nombre de glomangiomatosis&#46; Aunque la mayor&#237;a de los tumores gl&#243;micos son benignos&#44; se han descrito tumores gl&#243;micos malignos&#44; por sus caracter&#237;sticas histol&#243;gicas y por la posibilidad de desarrollar met&#225;stasis&#59; las caracter&#237;sticas m&#225;s t&#237;picas de &#233;stos son poseer un tama&#241;o superior a 2 cm&#44; su localizaci&#243;n profunda y la observaci&#243;n de una notable atipia nuclear y un elevado &#237;ndice mit&#243;tico<span class="elsevierStyleSup">28</span>&#46; De los tumores que re&#250;nen estos criterios el 38&#37; desarrollar&#225;n met&#225;stasis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La localizaci&#243;n de las tumoraciones palpables y&#44; sobre todo&#44; la forma cl&#237;nica de presentaci&#243;n&#44; con dolor parox&#237;stico de tipo lancinante&#44; desencadenado con el cambio de temperatura y la palpaci&#243;n de dichas masas hacen que el diagn&#243;stico m&#225;s probable sea el de un tumor gl&#243;mico infiltrante&#44; t&#233;rmino utilizado por Lumley y Stansfeld<span class="elsevierStyleSup">29</span> en 1972&#46; No obstante&#44; seg&#250;n la propuesta de clasificaci&#243;n de Folpe et al<span class="elsevierStyleSup">28</span> del a&#241;o 2001&#44; se podr&#237;a considerar un tumor gl&#243;mico maligno&#46; En mi opini&#243;n&#44; creo que se trata de un tumor gl&#243;mico m&#250;ltiple at&#237;pico&#46; La prueba diagn&#243;stica realizada debi&#243; ser la ex&#233;resis quir&#250;rgica de todas las tumoraciones&#44; con la previsible desaparici&#243;n total de la cl&#237;nica del paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNOSTICO CLINICO</p><p class="elsevierStylePara">Tumores vasculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNOSTICO DEL DR&#46; J&#46; SOBRINO</p><p class="elsevierStylePara">Tumor gl&#243;mico m&#250;ltiple &#191;at&#237;pico&#63;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSION ANATOMOPATOLOGICA</p><p class="elsevierStylePara">Dra&#46; Carme Mallofr&#233;&#46; La prueba diagn&#243;stica fue una biopsia de una de las lesiones&#44; llevada a cabo por Cirug&#237;a Vascular&#46; La muestra recibida en el servicio de Anatom&#237;a Patol&#243;gica estaba constituida por varios fragmentos tisulares irregulares correspondientes a tejido fibroadiposo y muscular estriado&#46; Histol&#243;gicamente destacaban los cambios de tipo reactivo en forma de fibrosis y rabdomi&#243;lisis que afectaban mayoritariamente a la muestra&#46; Al estudiar con m&#225;s detalle todas las secciones realizadas se observaron peque&#241;os grupos celulares de hasta 0&#44;5 cm de di&#225;metro que se distribu&#237;an de forma irregular y multifocal&#46; Se trataba de n&#243;dulos de contornos bien delimitados pero no encapsulados&#44; desde cuya periferia&#44; al ser estudiados a mayor aumento&#44; se ve&#237;an extensiones infiltrantes hacia el tejido adiposo adyacente en forma de formaciones vasculares de peque&#241;o calibre &#40;fig&#46; 4&#41;&#46; Asimismo en otros puntos se identificaba proliferaci&#243;n de estructuras vasculares tanto de peque&#241;o como de mediano calibre&#44; de car&#225;cter infiltrante&#44; entre las c&#233;lulas de tejido adiposo y las fibras musculares &#40;fig&#46; 5&#41;&#46; Algunas de las estructuras vasculares de mayor tama&#241;o ten&#237;an luces dilatadas y paredes engrosadas&#44; configurando estructuras del tipo f&#237;stula arteriovenosa &#40;fig&#46; 6&#41;&#46; Alrededor de los vasos destacaba un aumento de celularidad en distintas proporciones seg&#250;n el campo estudiado&#46; Las c&#233;lulas que conformaban los nidos m&#225;s s&#243;lidos eran redondas&#44; cohesivas&#44; con bordes bien delimitados y n&#250;cleos redondeados u ovalados muy uniformes en cuanto a forma y tama&#241;o&#44; lo que daba a las lesiones un aspecto muy monomorfo&#46; En estos n&#243;dulos m&#225;s s&#243;lidos se observaba una fina red vascular que les confer&#237;a cierto aspecto organoide &#40;fig&#46; 7&#41;&#46; El aumento de celularidad perivascular era a expensas de c&#233;lulas con caracter&#237;sticas muy similares&#44; igualmente uniformes&#46; En ning&#250;n punto se detectaron atipias o figuras de mitosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 4&#46; Detalle de la periferia de un n&#243;dulo s&#243;lido donde se aprecia el car&#225;cter infiltrante a tejido adiposo por parte de estructuras vasculares &#40;flecha&#41; &#40;HE&#44;</span><span class="elsevierStyleItalic">&#42;</span><span class="elsevierStyleItalic">200&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab06.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 5&#46; Proliferaci&#243;n de estructuras vasculares de peque&#241;o calibre con car&#225;cter infiltrante y con paredes aumentadas de tama&#241;o a expensas de c&#233;lulas uniformes redondeadas y sin atipias &#40;HE&#44;</span><span class="elsevierStyleItalic"> &#42;</span><span class="elsevierStyleItalic">400&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab07.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 6&#46; Estructuras vasculares de mayor calibre con acentuada dilataci&#243;n de la luz y engrosamiento de la pared&#46; Destaca la hipercelularidad perivascular de la lesi&#243;n &#40;HE&#44;</span><span class="elsevierStyleItalic">&#42;</span><span class="elsevierStyleItalic">100&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="2v118n16-13030493tab08.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig&#46; 7&#46; Detalle de las c&#233;lulas neopl&#225;sicas&#58; redondeadas&#44; cohesivas entre s&#237; y con n&#250;cleos uniformes&#44; sin atipias &#40;HE&#44;</span><span class="elsevierStyleItalic">&#42;</span><span class="elsevierStyleItalic">400&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">Ante la disposici&#243;n en forma de nidos se plante&#243; la posibilidad de que se tratara de una neoplasia epitelial&#46; Morfol&#243;gicamente la regularidad de las c&#233;lulas&#44; el patr&#243;n organoide y la falta de atipia citol&#243;gica hac&#237;an necesario descartar una neoplasia endocrina&#46; La negatividad para marcadores epiteliales tales como las citoqueratinas de amplio espectro AE1&#47;AE3&#44; as&#237; como de los marcadores espec&#237;ficos para c&#233;lulas endocrinas como cromogranina y sinaptofisina&#44; descartaron esta posibilidad diagn&#243;stica&#46; La positividad inmunohistoqu&#237;mica para vimentina hizo plantear el diagn&#243;stico diferencial entre los tumores mesenquimales&#46; En su mayor parte los tumores mesenquimales est&#225;n constituidos por c&#233;lulas fusiformes y dehiscentes&#44; por lo que se plante&#243; el diagn&#243;stico diferencial entre los tumores mesenquimales con patr&#243;n epitelioide&#44; en especial aquellos que se caracterizan por presentar un patr&#243;n de predominio vascular&#46; Aun cuando las c&#233;lulas en este caso no presentaban el aspecto m&#225;s caracter&#237;stico de los llamados tumores de c&#233;lulas redondas&#44; como son el tumor neuroectod&#233;rmico perif&#233;rico&#47;sarcoma de Ewing&#44; los cuales suelen presentar menos citoplasma y n&#250;cleos tambi&#233;n uniformes pero con una mayor atipia&#44; se descart&#243; esta entidad mediante tinci&#243;n inmunohistoqu&#237;mica de CD99&#44; que fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El sarcoma sinovial es una neoplasia altamente agresiva&#44; de predominio en las extremidades&#44; que puede adoptar distintas formas&#44; entre ellas la forma monof&#225;sica epitelioide<span class="elsevierStyleSup">30</span>&#46; Puede ser altamente vascularizado&#46; Sin embargo&#44; esta neoplasia suele poseer un mayor grado de pleomorfismo nuclear y las figuras de mitosis acostumbran ser evidentes&#46; Asimismo&#44; la forma epitelioide tiene reactividad positiva frente a anticuerpos epiteliales&#44; cosa que no se produc&#237;a en este caso&#46; Este diagn&#243;stico&#44; por tanto&#44; tambi&#233;n se excluy&#243;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dada la prominente proliferaci&#243;n vascular observada se plante&#243; el diagn&#243;stico diferencial entre las neoplasias propiamente vasculares y los tumores perivasculares&#46; Existe una gran variedad de neoplasias vasculares&#44; especialmente en su variante benigna&#46; En el presente caso&#44; cab&#237;a plantearse la posibilidad de alguna forma de hemangioma epitelioide&#44; pero estas neoplasias suelen cursar con una proliferaci&#243;n endotelial m&#225;s evidente&#46; Los marcadores endoteliales&#44; como CD31<span class="elsevierStyleSup">31</span>&#44; son positivos en estas neoplasias y no infrecuentemente tambi&#233;n lo son los marcadores epiteliales&#46; Las c&#233;lulas tumorales de este caso eran negativas para dichos anticuerpos&#44; por lo que se descart&#243; este grupo de neoplasias como posibilidad diagn&#243;stica y se centr&#243; la atenci&#243;n en el diagn&#243;stico diferencial de los tumores perivasculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara">B&#225;sicamente se han descrito dos grandes grupos de tumores perivasculares<span class="elsevierStyleSup">32</span>&#58; el hemangiopericitoma y el tumor gl&#243;mico con todas sus variantes&#46; El hemangiopericitoma se caracteriza histol&#243;gicamente por presentar un patr&#243;n vascular arborescente muy caracter&#237;stico&#44; con proliferaci&#243;n de c&#233;lulas ovaladas o elongadas alrededor de dichos vasos<span class="elsevierStyleSup">33</span>&#46; Suelen ser positivos para el marcador CD34 y la actina acostumbra ser negativa<span class="elsevierStyleSup">34</span>&#46; El tumor gl&#243;mico es una neoplasia derivada de las c&#233;lulas gl&#243;micas&#44; las cuales se consideran c&#233;lulas musculares lisas modificadas&#46; A menudo el tumor gl&#243;mico presenta caracter&#237;sticas morfol&#243;gicas similares a las propias c&#233;lulas gl&#243;micas&#44; aunque tambi&#233;n puede simular tumores vasculares o incluso tener un predominio de diferenciaci&#243;n a tejido muscular liso&#46; De aqu&#237; deriva la distinci&#243;n del tumor gl&#243;mico en sus tres principales tipos&#44; que son el tumor gl&#243;mico propiamente dicho&#44; el glomangioma y el glomangiomioma<span class="elsevierStyleSup">35-37</span>&#46; La localizaci&#243;n m&#225;s frecuente del tumor gl&#243;mico es subungueal&#44; seguida de otras porciones distales de las extremidades&#46; Sin embargo&#44; el tumor gl&#243;mico se ha descrito en pr&#225;cticamente todas las localizaciones del organismo<span class="elsevierStyleSup">36</span>&#46; Aproximadamente el 10&#37; de los casos son m&#250;ltiples y ocasionalmente se han descrito formas familiares&#46; La forma cl&#225;sica de tumor gl&#243;mico&#44; el tumor gl&#243;mico propiamente dicho&#44; es una neoplasia caracterizada por la uniformidad de las c&#233;lulas y su disposici&#243;n en estrecha proximidad con numerosos vasos de peque&#241;o calibre<span class="elsevierStyleSup">37</span>&#46; Una variante del tumor gl&#243;mico&#44; el glomangioma&#44; presenta caracter&#237;sticas tanto histol&#243;gicas como macrosc&#243;picas similares al hemangioma cavernoso&#44; con presencia de vasos grandes y engrosados y de nidos de c&#233;lulas gl&#243;micas en la pared de dichos vasos&#46; El glomangiomioma presenta un crecimiento perivascular como la forma cl&#225;sica de tumor gl&#243;mico&#44; aunque las c&#233;lulas tienen diferenciaci&#243;n a m&#250;sculo liso con tendencia a adoptar una forma elongada de predominio en la pared de los vasos<span class="elsevierStyleSup">32&#44;38</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tumor gl&#243;mico m&#250;ltiple ha sido denominado por algunos autores como glomangiomatosis o tumor gl&#243;mico difuso&#46; Esta forma es rara y constituye &#250;nicamente el 5&#37; de los tumores gl&#243;micos&#46; Se considera la variante glomoide de la angiomatosis&#44; es decir&#44; una neoplasia de car&#225;cter infiltrante aunque sin capacidad metast&#225;sica&#46; Los pacientes afectados por esta forma de tumor gl&#243;mico suelen ser m&#225;s j&#243;venes y los tumores acostumbran a tener una localizaci&#243;n m&#225;s profunda&#46; En estas formas es frecuente la presencia de numerosos vasos de tama&#241;o variable rodeados de c&#233;lulas gl&#243;micas&#46; A menudo presentan crecimiento infiltrante y se acompa&#241;an de tejido adiposo maduro<span class="elsevierStyleSup">39</span>&#46; El tumor gl&#243;mico se considera una neoplasia benigna aun cuando pueda ser multifocal y en ocasiones recidivante&#46; Existe una forma histol&#243;gica&#44; el glomangiosarcoma o tumor gl&#243;mico at&#237;pico&#44; en la que las c&#233;lulas presentan mayor pleomorfismo e incluso figuras de mitosis&#44; as&#237; como configuraci&#243;n fusiforme<span class="elsevierStyleSup">40</span>&#46; Este diagn&#243;stico&#44; sin embargo&#44; es altamente controvertido y son pocos los casos de tumor gl&#243;mico metastatizante bien establecido<span class="elsevierStyleSup">41</span>&#46; Recientemente&#44; como ya se ha dicho&#44; se ha publicado una propuesta de clasificaci&#243;n del tumor gl&#243;mico at&#237;pico en la que se incluye el t&#233;rmino &#171;tumor gl&#243;mico maligno&#187; reconociendo la posibilidad metast&#225;sica de esta neoplasia<span class="elsevierStyleSup">28</span>&#46; En esta misma clasificaci&#243;n se recoge el t&#233;rmino&#44; ya previamente descrito&#44; de &#171;tumor gl&#243;mico simpl&#225;stico&#187;&#44; que agrupar&#237;a aquellas formas con atipias citol&#243;gicas de car&#225;cter degenerativo pero que no tendr&#237;an capacidad metastatizante&#46; La glomangiomatosis o tumor gl&#243;mico difuso tambi&#233;n se incluye en esta entidad de tumor gl&#243;mico at&#237;pico por el car&#225;cter infiltrante y recidivante de la lesi&#243;n&#46; Finalmente&#44; los autores incluyen una cuarta forma en la clasificaci&#243;n que es el tumor gl&#243;mico de potencial maligno incierto&#44; en el que entrar&#237;an formas de tumor gl&#243;mico de localizaci&#243;n profunda y con un n&#250;mero escaso de figuras de mitosis&#46; El diagn&#243;stico del tumor gl&#243;mico&#44; en todas sus formas&#44; se basa principalmente en sus caracter&#237;sticas histol&#243;gicas y no existe un marcador inmunohistoqu&#237;mico espec&#237;fico&#44; siendo su perfil el de c&#233;lula mioide lisa&#46; La exclusi&#243;n de otras neoplasias y&#44; especialmente&#44; el pensar en su existencia son los principales factores en el diagn&#243;stico de dicha entidad&#46; En este caso&#44; tanto las caracter&#237;sticas puramente histol&#243;gicas con tinci&#243;n de hematoxilina-eosina como el perfil inmunohistoqu&#237;mico permitieron efectuar el diagn&#243;stico de tumor gl&#243;mico&#46; Dada la forma infiltrante multifocal y profunda&#44; consideramos que se trataba de un tumor gl&#243;mico en su variante difusa o glomangiomatosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; Vicen&#231; Riambau&#46; Creo que vale la pena poner de manifiesto la dificultad que entra&#241;a el diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico de estos tumores&#44; puesto que&#44; como se ha visto&#44; es preciso recurrir a t&#233;cnicas inmunohistoqu&#237;micas&#46; Adem&#225;s&#44; como cirujano que llev&#243; a cabo la ex&#233;resis parcial de la tumoraci&#243;n&#44; una de las cuestiones que me llaman la atenci&#243;n es la causa del dolor&#44; puesto que no he podido identificar en la exposici&#243;n morfol&#243;gica ninguna imagen que corresponda a terminaciones o componentes nerviosos intratumorales&#46; Es posible que en este paciente se debiera a que estas tumoraciones estaban envolviendo y comprimiendo el nervio sural y el nervio ci&#225;tico popl&#237;teo externo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dra&#46; C&#46; Mallofr&#233;&#46;Las t&#233;cnicas inmunohistoqu&#237;micas en el tumor gl&#243;mico en realidad s&#243;lo sirven para descartar otros procesos&#46; La clave diagn&#243;stica est&#225; en el estudio de hematoxilina-eosina&#46; En cuanto al dolor que presentaba el paciente&#44; puede ser que influyera el hecho de infiltrar estructuras nerviosas&#46; Se ha identificado&#44; sin embargo&#44; una sustancia &#40;llamada sustancia P o p&#233;ptido vasoactivo asociado al dolor&#41; en las c&#233;lulas del tumor gl&#243;mico y se cree que &#233;sta podr&#237;a ser la causa del dolor&#44; por un mecanismo poco conocido&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Prof&#46; Ciril Rozman&#46;En mi experiencia profesional he podido diagnosticar a varios pacientes con tumores gl&#243;micos subungueales&#44; muy dolorosos a la presi&#243;n&#44; en los que el diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico correspond&#237;a a tumores neurovasculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dra&#46; C&#46; Mallofr&#233;&#46; El estudio ultraestructural ha permitido identificar miofibrillas en las c&#233;lulas gl&#243;micas&#44; pero no neurofilamentos&#46; Por m&#233;todos inmunohistoqu&#237;micos las c&#233;lulas gl&#243;micas son positivas para marcadores espec&#237;ficos de fibra muscular lisa&#44; pero no para la prote&#237;na S-100&#44; por lo que se considera que la c&#233;lula gl&#243;mica es una c&#233;lula muscular modificada&#46; En algunos tumores gl&#243;micos se ha descrito la presencia de receptores del factor de crecimiento nervioso <span class="elsevierStyleItalic">&#40;nerve growth factor&#41;</span>&#44; pero su significado todav&#237;a no est&#225; establecido&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; Josep M&#46; Grau&#46;&#191;Cu&#225;l fue la evoluci&#243;n del paciente&#63;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; Jordi Casademont&#46;Por desgracia se desconoce&#44; pues tras la ex&#233;resis de uno de los tumores decidi&#243; trasladarse a su pa&#237;s&#44; con tratamiento todav&#237;a con m&#243;rficos&#44; y hemos perdido todo contacto&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p><p class="elsevierStylePara">Dr&#46; V&#46; Riambau&#46;El problema grave de este paciente fue que la ex&#233;resis de todos los tumores no era posible por el n&#250;mero de ellos&#44; su extensi&#243;n a lo largo de toda la extremidad y su localizaci&#243;n hasta la misma ra&#237;z del muslo&#44; lo cual tampoco permit&#237;a una amputaci&#243;n de la extremidad con intenci&#243;n curativa&#46; &#218;nicamente pudo efectuarse una embolizaci&#243;n de algunas &#225;reas &#40;no todas eran f&#225;cilmente identificables&#41; pero&#44; tal como ya ha quedado especificado&#44; esto tampoco logr&#243; la desaparici&#243;n del dolor&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNOSTICO ANATOMOPATOLOGICO</p><p class="elsevierStylePara">Tumor gl&#243;mico &#40;variante difusa o glomangiomatosis&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Agradecimiento</p><p class="elsevierStylePara">A los Dres&#46; Jordi Casademont &#40;Servicio de Medicina Interna&#41; y Vicen&#231; Riambau &#40;Servicio de Cirug&#237;a Cardiovascular&#41; del Hospital Cl&#237;nic de Barcelona&#44; por su colaboraci&#243;n en la preparaci&#243;n de la presente conferencia&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los Dres&#46; Miquel Torres y Ferran Nonell &#40;Servicio de Medicina Interna del HES&#41;&#44; Mariola P&#233;rez &#40;Servicio de Radiodiagn&#243;stico&#44; HES&#41;&#44; Dolors L&#243;pez &#40;Servicio de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#44; HES&#41; y Antonio Segarra &#40;Servicio de Radiodiagn&#243;stico&#44; HGVM&#41; por su colaboraci&#243;n en la discusi&#243;n cl&#237;nica de la presente conferencia&#46; </p>"
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Información del artículo

ISSN: 00257753
Idioma original: Español

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