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Sarcoma histiocítico: un nuevo caso de presentación clínica atípica
Histiocytic sarcoma: case report with atypical onset
Raquel de Paza, Miguel Ángel Canalesa, Marta Moradoa, Fernando Hernández-Navarroa
a Servicio de Hematología. Hospital Universitario La Paz. Madrid.
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aspecto que ejemplifica el caso que se describe a continuaci&#243;n&#44; caracterizado por lesiones cut&#225;neas&#44; fracaso renal y neuropat&#237;a perif&#233;rica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Var&#243;n de 76 a&#241;os&#44; con antecedentes de hipertensi&#243;n en tratamiento con enalapril&#44; que acudi&#243; a urgencias por anuria y edema perif&#233;rico&#44; junto con la aparici&#243;n de lesiones papulonodulares de coloraci&#243;n vi&#243;lacea en la cara&#44; el tronco y las extremidades&#44; de 3 semanas de evoluci&#243;n&#44; y dolor en la regi&#243;n escapular izquierda junto con p&#233;rdida progresiva de fuerza en el miembro superior izquierdo y disestesias en el quinto dedo de la mano izquierda de una semana de evoluci&#243;n&#46; No presentaba s&#237;ntomas generales y en la exploraci&#243;n&#44; junto a las lesiones cut&#225;neas&#44; se identific&#243; una adenopat&#237;a submandibular&#44; discreta hipoventilaci&#243;n en las bases pulmonares y edema generalizado&#44; as&#237; como p&#233;rdida de fuerza en grupos musculares proximales del brazo izquierdo&#46; Los an&#225;lisis demostraron hematocrito de 0&#44;45 l&#47;l&#44; 12&#44;50 &#42; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l leucocitos con recuento diferencial normal y ausencia de c&#233;lulas inmaduras&#44; 456 &#42;  10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l plaquetas&#44; sodio de 140 mM&#47;l&#44; potasio de 5&#44;87 mM&#47;l&#44; estudio de coagulaci&#243;n y funci&#243;n hep&#225;tica normales&#44; creatinina de 9&#44;2 mg&#47;dl&#44; nitr&#243;geno ureico sangu&#237;neo de 144 mg&#47;dl&#44; lactatodeshidrogenasa de 225 U&#47;l&#44; prote&#237;nas s&#233;ricas de 6&#44;4 g&#47;dl y albumina de 3&#44;2 g&#47;dl&#46; El an&#225;lisis de orina demostr&#243; proteinuria &#40;4&#44;5 g&#47;l&#41; y la &#223;<span class="elsevierStyleInf">2</span>-microglobulina fue de 21&#44;4 mg&#47;l&#46; Las serolog&#237;as para los virus de la hepatitis B&#44; C y de la inmunodeficiencia humana fueron negativas&#44; y los anticuerpos antinucleares&#44; antimitocondriales&#44; antimembrana basal glomerular&#44; antiproteinasa 3 y antimieloperoxidasa fueron negativos&#46; En la tomograf&#237;a computarizada no se observaron adenopat&#237;as mediast&#237;nicas&#44; hiliares&#44; mesent&#233;ricas o retroperitoneales&#44; pero s&#237; una adenopat&#237;a inguinal izquierda de 2 cm de di&#225;metro&#44; adem&#225;s de observarse derrame pleural bilateral de peque&#241;a cuant&#237;a y peque&#241;o derrame peric&#225;rdico&#46; En la resonancia magn&#233;tica se apreciaron m&#250;ltiples focos hiperintensos en ambos h&#250;meros y la electromiograf&#237;a demostr&#243; una lesi&#243;n difusa de la parte baja del plexo braquial proximal del miembro superior izquierdo&#46; En la biopsia de las lesiones cut&#225;neas y de la m&#233;dula &#243;sea se constat&#243; infiltraci&#243;n por histiocitos con atipias nucleares&#44; mitosis y necrosis&#46; La inmunohistoqu&#237;mica mostr&#243; intensa reactividad con CD68&#44; mieloperoxidasa y vimentina&#44; con negatividad para inmunoglobulinas&#44; S-100&#44; CD1a&#44; CD20&#44; CD3 y CD30&#59; el estudio mediante hibridaci&#243;n <span class="elsevierStyleItalic">in situ</span> fluorescente no objetiv&#243; t&#40;2&#59;5&#41; y no se detect&#243; reordenamiento de inmunoglobulinas o del receptor de c&#233;lulas T por t&#233;cnica de reacci&#243;n en cadena de la polimerasa&#46; La biopsia de la adenopat&#237;a inguinal evidenci&#243; la presencia de histiocitos at&#237;picos de similares caracter&#237;sticas a los de la m&#233;dula &#243;sea&#44; y el diagn&#243;stico final fue de sarcoma histioc&#237;tico&#46; Tras ello se inici&#243; quimioterapia seg&#250;n el esquema CNOP &#40;ciclofosfamida&#44; mitoxantrona&#44; vincristina y prednisona&#41;&#44; con buena respuesta inicial&#46; Despu&#233;s de dos ciclos&#44; las adenopat&#237;as y las lesiones cut&#225;neas hab&#237;an desaparecido&#44; la neuropat&#237;a hab&#237;a mejorado y la funci&#243;n renal se hab&#237;a normalizado &#40;creatinina 1&#44;1 mg&#47;dl&#59; nitr&#243;geno ureico sangu&#237;neo&#44; 60 mg&#47;dl&#41;&#46; Antes de la administraci&#243;n del tercer ciclo&#44; aparecieron de nuevo lesiones cut&#225;neas en las extremidades&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento de rescate seg&#250;n esquema ESHAP &#40;etop&#243;sido&#44; cisplatino&#44; citarabina y metilprednisolona&#41;&#46; Despu&#233;s de tres ciclos&#44; las lesiones se extendieron r&#225;pidamente y el enfermo falleci&#243; antes del a&#241;o del diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La rareza del sarcoma histioc&#237;tico y la presentaci&#243;n cl&#237;nica at&#237;pica obligan a tener un alto &#237;ndice de sospecha para llegar al diagn&#243;stico de este proceso&#46; Adem&#225;s de insistir en la necesidad de llevar a cabo un proceso diagn&#243;stico correcto y exigir que en cada caso presentado se hayan excluido por completo procesos como el linfoma anapl&#225;sico nulo&#44; es preciso adquirir experiencia sobre los casos con presentaci&#243;n cl&#237;nica at&#237;pica&#44; que pueden dificultar a&#250;n m&#225;s el diagn&#243;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">As&#237;&#44; aunque el 10-15&#37; de los pacientes con sarcoma histioc&#237;tico tienen manifestaciones cut&#225;neas&#44; las lesiones maculopapulares eritematoviol&#225;ceas y los n&#243;dulos subcut&#225;neos&#44; como en el caso presentado&#44; son las lesiones cut&#225;neas menos frecuentes<span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46; En este mismo sentido&#44; las manifestaciones neurol&#243;gicas se observan en el 10&#37; de los casos&#44; con la infiltraci&#243;n leptomen&#237;ngea como la forma m&#225;s frecuente de afectaci&#243;n&#44; si bien se ha descrito tambi&#233;n la infiltraci&#243;n del par&#233;nquima cerebral o la neuropat&#237;a perif&#233;rica<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; En cuanto a la afectaci&#243;n renal&#44; aunque la proteinuria se ha descrito en el 60&#37; de los pacientes&#44; la funci&#243;n renal no suele estar afectada&#46; En nuestro caso&#44; la biopsia renal no se llev&#243; a cabo por la situaci&#243;n cl&#237;nica del paciente&#44; pero algunos autores se&#241;alan que la presencia de proteinuria es indicativa de infiltraci&#243;n renal<span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">L&#243;gicamente&#44; debido a la excepcionalidad del sarcoma histioc&#237;tico&#44; no existen estudios prospectivos que definan la mejor opci&#243;n terap&#233;utica&#44; si bien es importante se&#241;alar que algunos estudios han demostrado la eficacia de reg&#237;menes que contienen etop&#243;sido&#44; que se ha propuesto incluso como primera l&#237;nea de tratamiento<span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span>&#46; El trasplante aut&#243;logo de progenitores hematopoy&#233;ticos puede ser una opci&#243;n adecuada en pacientes j&#243;venes en reca&#237;da<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Todos estos enfoques terap&#233;uticos no se discuten en el art&#237;culo de Khosravi y Del Castillo<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#44; algo que deber&#237;a haberse considerado teniendo en cuenta que un art&#237;culo de revisi&#243;n sobre un proceso tan excepcional como el sarcoma histioc&#237;tico&#44; publicado en la secci&#243;n &#171;Diagn&#243;stico y tratamiento&#187;&#44; deber&#237;a revisar todas las opciones disponibles&#44; al igual que ofrecer y explicar m&#225;s ampliamente todas las manifestaciones cl&#237;nicas descritas&#46; El caso que presentamos puede completar la informaci&#243;n proporcionada y contribuir as&#237; a mejorar el proceso diagn&#243;stico y terap&#233;utico de este trastorno&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00257753
Idioma original: Español
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