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Carta al Editor
Distonía oromandibular secundaria a radioterapia: descripción de 2 casos
Oromandibular dystonia secondary to radiation therapy: a description of 2 cases
G. Salazara,
Autor para correspondencia
gsalaz64@gmail.com

Autor para correspondencia.
, G. Españolb, M. Fragosob
a Servicio neurología Hospital de Terrassa, España
b Servicio de Psiquiatría. Hospital de Terrassa, España
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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La diston&#237;a oromandibular &#40;DOM&#41; es una contracci&#243;n involuntaria&#44; repetitiva y sostenida o espasm&#243;dica de los m&#250;sculos masticatorios de la cara y de la lengua&#46; Puede dar lugar a la apertura o cierre involuntario de la mand&#237;bula&#44; y movimientos involuntarios de la lengua&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito causas primarias y secundarias de DOM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; La diston&#237;a tard&#237;a es una de las causas secundarias m&#225;s comunes&#44; que se asocia con el uso de antagonistas de la dopamina&#44; en particular con los neurol&#233;pticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El traumatismo perif&#233;rico ha sido sugerido como un factor desencadenante de la diston&#237;a focal&#44; como en el s&#237;ndrome de dolor regional tipo I o diston&#237;a simp&#225;tica refleja<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;6</span></a>&#46; La DOM se ha relacionado con lesiones nerviosas perif&#233;ricas&#44; en particular en procedimientos dentales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hoy en d&#237;a&#44; hay un creciente inter&#233;s en tratar de explicar los posibles mecanismos fisiopatol&#243;gicos de las diston&#237;as focales desencadenadas o que aparecen despu&#233;s de un da&#241;o perif&#233;rico&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos 2 casos de DOM secundaria a radioterapia focal por un c&#225;ncer de cavum nasal y discutimos la literatura m&#233;dica actual relacionada con este tema&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 1</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 39 a&#241;os de edad diagnosticado de un tumor de <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> nasal en noviembre de 2010&#46; Entre los antecedentes destacaba que era fumador&#44; sin h&#225;bitos en&#243;licos&#44; ni otros h&#225;bitos t&#243;xicos&#46; Tampoco hab&#237;a antecedentes de hipertensi&#243;n arterial&#44; diabetes o dislipidemia&#46; No hab&#237;a antecedentes de traumatismos craneales o enfermedades de la articulaci&#243;n temporomandibular&#46; El paciente no hab&#237;a tomado ning&#250;n agente antagonista de la dopamina ni ning&#250;n otro f&#225;rmaco asociado&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se hizo una resecci&#243;n completa del tumor y la histolog&#237;a revel&#243; un tumor de c&#233;lulas escamosas con un margen de resecci&#243;n quir&#250;rgica amplia&#46; Despu&#233;s recibi&#243; durante 8 semanas de radioterapia focal naso-far&#237;ngea&#44; con una dosis total de 54<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radioterapia fue bien tolerada inicialmente&#44; sin evidencia de efectos secundarios significativos de manera inmediata&#46; Tres semanas despu&#233;s de la &#250;ltima sesi&#243;n comienza a presentar un cierre intermitente&#44; espasm&#243;dico y doloroso de la boca&#44; que le causaba mordeduras repetidas de la lengua&#44; as&#237; como dificultad para hablar y comer&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen cl&#237;nico destacaba el cierre intermitente y muy doloroso de la boca secundario a contracciones espasm&#243;dicas de los m&#250;sculos maseteros presentes en reposo&#44; y mucho m&#225;s evidentes cuando trataba de abrir la boca&#46; Las contracciones eran deformantes provocando problemas est&#233;ticos&#44; psicol&#243;gicos y de relaci&#243;n social&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El resto del examen neurol&#243;gico fue normal&#46; Se descartaron alteraciones de la articulaci&#243;n temporomandibular tras la valoraci&#243;n cl&#237;nica y radiol&#243;gica&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La TC craneal y la RM cerebral fueron normales&#46; La electromiograf&#237;a &#40;EMG&#41; mostr&#243; signos de cocontracci&#243;n de los maseteros y el platisma del cuello&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los an&#225;lisis de sangre rutinarios&#44; as&#237; como el cobre s&#233;rico&#44; ceruloplasmina y acantocitos en la sangre fueron normales&#46; El video-electroencefalograf&#237;a &#40;EEG&#41; no mostr&#243; ninguna anormalidad&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente recibi&#243; f&#225;rmacos antidist&#243;nicos como baclofeno&#44; benzodiazepinas&#44; biperideno y amantadina&#44; sin mejor&#237;a significativa&#46; Tras la infiltraci&#243;n de toxina botul&#237;nica &#40;BTX&#41; tipo A&#44; 50 UI en cada m&#250;sculo masetero &#40;dosis total de 100 UI&#41;&#44; present&#243; una mejor&#237;a que comenz&#243; 24 h despu&#233;s de la infiltraci&#243;n de BTX y tard&#243; 4 d&#237;as en alcanzar la m&#225;xima mejor&#237;a de los s&#237;ntomas dist&#243;nicos&#44; logrando la remisi&#243;n total de las contracciones de los m&#250;sculos maseteros&#46; El efecto beneficioso de la infiltraci&#243;n con toxina botul&#237;nica se prolong&#243; durante 3 meses&#46; Posteriormente&#44; el paciente ha requerido infiltraciones de toxina botul&#237;nica en los m&#250;sculos maseteros &#40;100 UI&#41; en dos ocasiones m&#225;s&#44; mostrando una gran mejor&#237;a de 3 a 4 meses de duraci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 2</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente var&#243;n de 42 a&#241;os de edad derivado a nuestras consultas de neurolog&#237;a por presentar cierre involuntario de la boca y mordedura de la lengua&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre los antecedentes personales lo m&#225;s destacado era el reciente diagn&#243;stico y tratamiento de un c&#225;ncer de <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> en los meses anteriores&#44; realizando resecci&#243;n de la lesi&#243;n y radioterapia local &#40;55<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Gy en 15 sesiones&#41;&#46; Adem&#225;s era fumador de un paquete de tabaco al d&#237;a y de cannabis de manera ocasional&#46; Consum&#237;a tambi&#233;n coca&#237;na de manera espor&#225;dica&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tres semanas despu&#233;s de finalizar las sesiones de radioterapia refiere molestias en la mand&#237;bula&#44; dolor leve que fue aumentando de intensidad y tendencia a morderse la lengua&#44; inicialmente al comer y luego espont&#225;neamente&#46; No contaba bruxismo durante el sue&#241;o&#44; pero s&#237; movimientos espasm&#243;dicos de los m&#250;sculos maseteros que no eran discapacitantes&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Fue valorado por maxilofacial que no encontraron anomal&#237;as en la articulaci&#243;n temporomandibular&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La RM craneal fue normal y el EMG mostr&#243; una actividad muscular espont&#225;nea de los m&#250;sculos maseteros bilaterales simult&#225;neamente con los m&#250;sculos platisma del cuello&#46; El resto del estudio anal&#237;tico fue normal&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen f&#237;sico se apreciaban espasmos de ambos m&#250;sculos maseteros&#44; de corta duraci&#243;n&#44; en r&#225;fagas de 4-5 s&#44; espont&#225;neos y que aumentaban al intentar hablar o masticar&#46; El paciente insist&#237;a en que no le molestaban&#44; solo le preocupaba la mordedura de la lengua&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Proponemos toxina botul&#237;nica&#44; que no acepta el paciente&#44; y pautamos clonazepam 0&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg cada 12 h con lo que refiere discreta mejor&#237;a&#46; El paciente ha permanecido con estos s&#237;ntomas durante 6 meses sin mostrar agravamiento ni mejor&#237;a&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la &#250;ltima d&#233;cada se han publicado una variedad de casos de pacientes con diston&#237;as focales relacionados con traumas perif&#233;ricos&#44; donde se exponen algunos posibles mecanismos fisiopatol&#243;gicos de este tipo de diston&#237;a focal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Existe muy poca informaci&#243;n en la literatura m&#233;dica&#44; donde se relacione a la radioterapia con las diston&#237;as de acuerdo a nuestro conocimiento&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las lesiones perif&#233;ricas han sido destacadas como posibles factores desencadenantes de diston&#237;as focales&#44; por ejemplo&#44; en el s&#237;ndrome de dolor regional perif&#233;rico tipo I &#40;diston&#237;a simp&#225;tica refleja&#41;&#44; donde se relaciona una historia de traumatismo leve focal&#44; con la aparici&#243;n de una diston&#237;a focal &#40;frecuentemente brazos y piernas&#41;&#44; cambios disauton&#243;m&#237;cos locales y dolor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Algunos autores sugieren que una lesi&#243;n o traumatismo perif&#233;rico puede generar est&#237;mulos anormales en los ganglios basales&#44; lo que podr&#237;a crear una anomal&#237;a en el control voluntario de los grupos musculares cercanos al traumatismo focal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; Estando de acuerdo con la hip&#243;tesis anteriormente descrita&#44; creemos que las lesiones perif&#233;ricas&#44; como los procedimientos dentales y posiblemente la radioterapia focal&#44; pueden inducir la reorganizaci&#243;n fundamental de la representaci&#243;n som&#225;tica en el t&#225;lamo&#44; esta alteraci&#243;n de los circuitos neuronales corticosubcorticales puede llevar a una alteraci&#243;n en la transmisi&#243;n sin&#225;ptica en los ganglios basales&#46; No sabemos explicar si este cambio es el resultado de una aberraci&#243;n en los circuitos de los ganglios basales que pudiera ser desencadenado por la alteraci&#243;n de la informaci&#243;n sensorial&#44; o si en realidad es una respuesta directa a un traumatismo perif&#233;rico &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Creemos que es importante se&#241;alar que la cercan&#237;a del <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> nasal a estructuras del tronco cerebral pudiera facilitar que los est&#237;mulos perif&#233;ricos como la radioterapia pudieran tener una distorsi&#243;n a nivel de estructuras como el puente&#44; donde est&#225; el ya conocido y descrito generador central de patrones &#40;CPG&#41; y de aqu&#237;&#44; este impulso &#171;distorsionado&#187; puede subir a estructuras superiores&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sankhla et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> proponen los siguientes criterios para el diagn&#243;stico de una DOM de origen perif&#233;rico&#58; <span class="elsevierStyleItalic">a&#41;</span> el inicio de la diston&#237;a se produce dentro de unos d&#237;as o meses &#40;hasta un m&#225;ximo de un a&#241;o&#41; de la lesi&#243;n&#59; <span class="elsevierStyleItalic">b&#41;</span> el traumatismo original es bien documentado en la historia del paciente&#44; en los registros m&#233;dicos y&#47;o dentales&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">c&#41;</span> el inicio de la diston&#237;a es anat&#243;micamente relacionados con el sitio de la lesi&#243;n &#40;facial y oral&#41;&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos que la radioterapia focal pudo haber causado una lesi&#243;n leve y repetitiva del nervio trig&#233;mino en nuestros pacientes&#44; la cual puede resultar en est&#237;mulos anormales que hayan ocasionado un cambio en la representaci&#243;n som&#225;tica del t&#225;lamo&#44; este &#250;ltimo enviar&#237;a impulsos &#171;alterados&#187; a la corteza cerebral sensitiva y posteriormente saldr&#237;an impulsos cortico-putamino-tal&#225;micos involuntarios que finalmente conducir&#237;an a la p&#233;rdida del control de los movimientos mandibulares debido a contracciones espasm&#243;dicas de los m&#250;sculos maseteros&#46; Esteban et al&#46; describieron en 2002 el seguimiento de un paciente con un hemiespasmo masticatorio que mostr&#243; una lesi&#243;n posiblemente desmielinizante trigeminal en las pruebas neurofisiol&#243;gicas y propusieron una hiperexcitabilidad trigeminal&#44; causada por una lesi&#243;n perif&#233;rica del trig&#233;mino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#44; posiblemente esta hiperexcitabilidad mencionada por estos autores&#44; pueden ser impulsos &#171;distorsionados&#187; que modificaron los circuitos corticosubcorticales que ocasionaron la perdida del control voluntario del movimiento mandibular tal como proponemos en nuestros casos&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radioterapia es un tratamiento com&#250;n y ampliamente aceptado para los carcinomas nasofar&#237;ngeos y las complicaciones son infrecuentes&#46; Es posible que exista una susceptibilidad gen&#233;tica en algunos pacientes que presentan DOM posterior a radioterapia focal&#44; debido a que muchos otros no presentan esta complicaci&#243;n&#44; esto todav&#237;a est&#225; por determinar&#46; Por lo tanto&#44; creemos que la diston&#237;a focal y las lesiones perif&#233;ricas deben ser estudiadas de una forma sistem&#225;tica&#44; con el fin de determinar posibles cambios en la regulaci&#243;n de los neurotransmisores de los ganglios basales debido a est&#237;mulos anormales que resultan de leves traumatismos perif&#233;ricos&#46;</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En estos 2 casos descritos podemos observar que tras el inicio de una radioterapia focal a dosis convencionales&#44; para un carcinoma del <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> nasal&#44; los pacientes presentaron una clara diston&#237;a mandibular&#44; en el primer caso muy discapacitante que requiri&#243; tratamiento con toxina botul&#237;nica con una excelente respuesta y en el segundo caso vemos que el paciente present&#243; tambi&#233;n una diston&#237;a mandibular leve no discapacitante&#46; La importancia de este hecho inusual radica en su potencial para enfocar y facilitar la investigaci&#243;n futura sobre la asociaci&#243;n entre las lesiones perif&#233;ricas y la diston&#237;a focal&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Financiaci&#243;n</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La realizaci&#243;n de este art&#237;culo ha sido financiada en su totalidad por el Hospital de Terrassa CST&#46; Terrassa&#44; Barcelona&#44; Espa&#241;a</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02134853
Idioma original: Español
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