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Esta entidad se ha relacionado con determinados antígenos de histocompatibilidad (HLA) como el B5, B27, B56 y A26, mientras que HLA-B*49 y HLA-B*03 son considerados alelos de protección<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Actualmente, se discute su base autoinmune, pues a pesar de la asociación con algunos autoanticuerpos, su papel patogénico es controvertido y algunos autores optan por considerarla una enfermedad de tipo autoinflamatoria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Otra característica de la EB es su particular distribución geográfica a lo largo de la antigua ruta de la seda, desde el Mediterráneo hasta el este asiático y el hecho de que la prevalencia de las diferentes manifestaciones clínicas varía según el origen étnico de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Las manifestaciones neurológicas de la EB o neuro-Behçet (NB) ocurren solo en el 5-10% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. La distribución de la afectación puede ser parenquimatosa, que constituye el 80% de los casos, y no parenquimatosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Esta última implica estructuras vasculares y la trombosis venosa cerebral (TVC) es la complicación más habitual. Las fístulas arteriovenosas (FAV) son poco frecuentes y se han descrito previamente en la retina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Describimos el caso de un paciente de 37 años con FAV durales (FAVD) secundarias a TVC como primera manifestación neurológica de EB.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un varón de 37 años que acudió al hospital por un cuadro de cefalea de inicio subagudo, hipoestesia transitoria del brazo izquierdo y pérdida súbita de consciencia. La tomografía computarizada cerebral (TC) mostró una hemorragia subaracnoidea focal frontal derecha (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) pero la angio-TC y el estudio arteriográfico no mostraron alteraciones. Seis meses después, el paciente presentó un episodio de cefalea y mareo, por lo que consultó de nuevo a nuestro centro. Se realizó otra angio-TC que demostró la presencia de estructuras vasculares anómalas en la fosa posterior y una irregularidad en el seno sigmoideo acompañado de ingurgitación de las ramas de la arteria carótida externa (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La nueva arteriografía cerebral reveló la presencia de 2 FAVD: una en la fosa posterior con aferencias de las arterias carótidas interna y externa con drenaje venoso a través de los senos sigmoideo y transverso, y venas corticales (tipo a + b de la clasificación de Cognard II)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, y la segunda incluía el seno sagital superior, con aferencia de la arteria meníngea izquierda y reflujo venoso cortical (Cognard III) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La resonancia magnética cerebral (RM) con venografía mostró la presencia de trombosis del seno transverso izquierdo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente presentaba historia previa de aftas orales y foliculitis cutánea. No refería historia de patología ocular, úlceras genitales y el test de patergia fue negativo, al igual que el estudio de trombofilia. El antígeno de histocompatibilidad HLA-B51 fue positivo. Se realizó el diagnóstico de EB sobre la base de los criterios del International Team for the Revision of the International Criteria for Behçet's Disease (ITR-ICBD)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La clasificación de Cognard distingue 5 tipos de FAVD en relación con el patrón de drenaje, lo que permite determinar el riesgo de complicaciones y la toma de decisiones terapéuticas. De acuerdo con la clasificación de Cognard, las FAVD tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> a + b y la tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">iii</span>, como las que presentaba este paciente, presentan un elevado riesgo de sangrado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Por este motivo se decidió ocluir las FAVD con Onyx<span class="elsevierStyleSup">®</span>, un agente de embolización líquido, y se añadió inmunoterapia con colchicina, dosis bajas de prednisona y azatioprina. En un primer momento se decidió no iniciar tratamiento antitrombótico debido al elevado riesgo de complicaciones hemorrágicas cerebrales. Desde el punto de vista sistémico, en los meses siguientes el paciente solo presentó aftas orales de forma ocasional. Un año más tarde, aparecieron episodios repetidos de cefalea intensa y tinnitus en el oído derecho. Se realizó una nueva RM con venografía y una arteriografía que mostraron la presencia de otra gran FAVD con 2 componentes: una en la tórcula con drenaje venoso cortical asociado (Cognard II a + b) y otra afectando a los senos sigmoide y transverso derechos, con aferencia de ramas de la arteria carótida interna derecha (Cognard I), que fueron tratadas de nuevo de forma exitosa. Con la sospecha diagnóstica de que las FAVD recurrentes eran secundarias a una TVC crónica no recanalizada, se decidió iniciar tratamiento anticoagulante por vía oral con el objetivo de obtener una <span class="elsevierStyleItalic">international normalized ratio</span> entre 2-3 y se dobló la dosis de azatioprina.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante el seguimiento clínico bajo tratamiento anticoagulante (8 meses), el paciente no ha presentado trombosis venosa profunda ni otros fenómenos vasculares y se ha mantenido estable desde el punto de vista radiológico.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La TVC es la complicación vascular más frecuente en la EB. Constituye un 18% de los casos de NB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> y se produce en aproximadamente el 8% de los pacientes con EB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. Algunos autores han descrito unas características específicas de la TVC en estos pacientes con una mayor frecuencia de un curso crónico o subagudo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>, mayor afectación del seno sagital y transverso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0165"><span class="elsevierStyleSup">12,13</span></a> y un pronóstico más favorable<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Se desconoce la patogenia de la formación del trombo en la EB, de manera que los factores trombóticos clásicos no explican la elevada incidencia de trombosis en esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0175"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista de la coagulación, existen múltiples estudios que han intentado identificar trastornos específicos de algún proceso o reacción en la cascada de la coagulación como proteína C, proteína S, concentraciones elevadas de trombomodulina, alteraciones en la funcionalidad de la antitrombina y a diferentes niveles de la fibrinólisis plasmática, tanto en su activador (activador tisular del plasminógeno [t-PA]) como de su inhibidor (inhibidor tipo 1 del t-PA)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0175"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. Sin embargo, los resultados son contradictorios, probablemente por un sesgo de selección (pacientes en fase activa e inactiva de la enfermedad), diferencias metodológicas a la hora de realizar determinados ensayos de laboratorio o, de nuevo, por el diferente origen étnico de los pacientes, como ocurre en relación con el papel que el factor V Leiden o la mutación G20210A del gen de la protrombina pueden tener con las trombosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0180"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>. Otras formas menos frecuentes de afectación neurovascular en la EB son las disecciones arteriales, la trombosis arterial, la hemorragia intracraneal y los aneurismas cerebrales.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las FAVD son un conjunto de condiciones heterogéneas que tienen en común la presencia de comunicaciones o <span class="elsevierStyleItalic">shunts</span> arteriovenosos de vasos durales. Estas conforman hasta el 10-15% de todas las malformaciones vasculares con <span class="elsevierStyleItalic">shunts</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>. Las FAVD relacionadas con EB han sido descritas una sola vez en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>. En este caso previo, la primera manifestación neurológica de la enfermedad fue un sangrado subaracnoideo focal probablemente en relación con una trombosis venosa cortical. El desarrollo de una FAVD en el paciente que presentamos ha sido interpretado como consecuencia de la alta resistencia del flujo sanguíneo en relación a una TVC crónica no recanalizada.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al tratamiento de la trombosis en la EB, no se dispone de recomendaciones acerca de la anticoagulación a largo plazo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>. Por una parte, debe considerarse la coexistencia potencial de aneurismas arteriales y el riesgo de complicaciones hemorrágicas asociadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0200"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a>. Por otro lado, la presencia de un proceso inflamatorio subyacente que adhiere el trombo a la pared vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">20</span></a> hace que muchos expertos consideren solo la terapia inmunosupresora pero no el tratamiento anticoagulante. Un estudio en 64 pacientes con EB y TVC, en el que se utilizó la anticoagulación en 62 (96%) de ellos, mostró que el uso de anticoagulantes es seguro y efectivo en estos pacientes y que la inmunosupresión no supuso ningún beneficio adicional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0170"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. Sin embargo, un reciente consenso internacional de expertos no ha sido capaz de llegar a una recomendación definitiva respecto a la anticoagulación/inmunosupresión a largo plazo en pacientes con TVC y EB<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En casos recurrentes o refractarios al tratamiento convencional, cabe tener presente el uso de las terapias biológicas, especialmente los agentes anti-TNF y alfa-interferón. A pesar de que se han demostrado muy eficaces en las manifestaciones oculares o mucocutáneas, su uso en pacientes con Behçet con afectación vascular es, por ahora, anecdótico y, por tanto, la decisión debe ser individualizada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">21</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente caso es el segundo de FAVD descrito en el contexto de EB, presuntamente asociada a la presencia de una TVC crónica. Esta complicación podría ser la única manifestación de una trombosis venosa cortical silente y requiere de cambios terapéuticos en caso de ser diagnosticada.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 836 "Ancho" => 1650 "Tamanyo" => 134039 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La angio-CT mostró la arterialización del seno sigmoide izquierdo (A) e ingurgitación de las ramas de la arteria carótida externa del mismo lado (B).</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 832 "Ancho" => 1700 "Tamanyo" => 124503 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La arteriografía mostró una FAVD en la fosa posterior con aferentes arteriales de las arterias carótidas interna (a) y externa (b), y drenaje venoso a través de los senos transversos y sigmoides y venas corticales (Cognard II a + b).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:21 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0110" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "The immunogenetics of Behçet's disease: A comprehensive review" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "M. 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año/Mes | Html | Total | |
---|---|---|---|
2024 Octubre | 25 | 1 | 26 |
2024 Septiembre | 33 | 6 | 39 |
2024 Agosto | 22 | 3 | 25 |
2024 Julio | 32 | 1 | 33 |
2024 Junio | 59 | 6 | 65 |
2024 Mayo | 75 | 3 | 78 |
2024 Abril | 58 | 3 | 61 |
2024 Marzo | 70 | 6 | 76 |
2024 Febrero | 68 | 12 | 80 |
2024 Enero | 74 | 3 | 77 |
2023 Diciembre | 52 | 13 | 65 |
2023 Noviembre | 66 | 11 | 77 |
2023 Octubre | 79 | 9 | 88 |
2023 Septiembre | 56 | 11 | 67 |
2023 Agosto | 56 | 7 | 63 |
2023 Julio | 73 | 7 | 80 |
2023 Junio | 75 | 8 | 83 |
2023 Mayo | 95 | 7 | 102 |
2023 Abril | 80 | 15 | 95 |
2023 Marzo | 82 | 5 | 87 |
2023 Febrero | 48 | 10 | 58 |
2023 Enero | 55 | 9 | 64 |
2022 Diciembre | 64 | 9 | 73 |
2022 Noviembre | 73 | 15 | 88 |
2022 Octubre | 68 | 12 | 80 |
2022 Septiembre | 64 | 15 | 79 |
2022 Agosto | 48 | 12 | 60 |
2022 Julio | 53 | 17 | 70 |
2022 Junio | 54 | 19 | 73 |
2022 Mayo | 48 | 9 | 57 |
2022 Abril | 39 | 14 | 53 |
2022 Marzo | 60 | 25 | 85 |
2022 Febrero | 83 | 12 | 95 |
2022 Enero | 82 | 8 | 90 |
2021 Diciembre | 73 | 16 | 89 |
2021 Noviembre | 80 | 11 | 91 |
2021 Octubre | 82 | 23 | 105 |
2021 Septiembre | 59 | 20 | 79 |
2021 Agosto | 71 | 15 | 86 |
2021 Julio | 52 | 8 | 60 |
2021 Junio | 52 | 11 | 63 |
2021 Mayo | 57 | 9 | 66 |
2021 Abril | 140 | 17 | 157 |
2021 Marzo | 63 | 31 | 94 |
2021 Febrero | 72 | 12 | 84 |
2021 Enero | 61 | 29 | 90 |
2020 Diciembre | 69 | 13 | 82 |
2020 Noviembre | 63 | 14 | 77 |
2020 Octubre | 44 | 8 | 52 |
2020 Septiembre | 31 | 40 | 71 |
2020 Agosto | 34 | 44 | 78 |
2020 Julio | 53 | 17 | 70 |
2020 Junio | 50 | 18 | 68 |
2020 Mayo | 45 | 20 | 65 |
2020 Abril | 33 | 8 | 41 |
2020 Marzo | 44 | 23 | 67 |
2020 Febrero | 51 | 15 | 66 |
2020 Enero | 48 | 10 | 58 |
2019 Diciembre | 49 | 9 | 58 |
2019 Noviembre | 47 | 8 | 55 |
2019 Octubre | 40 | 8 | 48 |
2019 Septiembre | 30 | 8 | 38 |
2019 Agosto | 24 | 16 | 40 |
2019 Julio | 47 | 15 | 62 |
2019 Junio | 76 | 37 | 113 |
2019 Mayo | 235 | 44 | 279 |
2019 Abril | 65 | 37 | 102 |
2019 Marzo | 22 | 7 | 29 |
2019 Febrero | 41 | 8 | 49 |
2019 Enero | 28 | 6 | 34 |
2018 Diciembre | 27 | 3 | 30 |
2018 Noviembre | 30 | 12 | 42 |
2018 Octubre | 41 | 17 | 58 |
2018 Septiembre | 21 | 9 | 30 |
2018 Agosto | 9 | 7 | 16 |
2018 Julio | 11 | 3 | 14 |
2018 Junio | 24 | 2 | 26 |
2018 Mayo | 25 | 8 | 33 |
2018 Abril | 26 | 3 | 29 |
2018 Marzo | 21 | 1 | 22 |
2018 Febrero | 27 | 1 | 28 |
2018 Enero | 49 | 2 | 51 |
2017 Diciembre | 289 | 2 | 291 |
2017 Noviembre | 127 | 13 | 140 |
2017 Octubre | 5 | 8 | 13 |
2017 Septiembre | 7 | 7 | 14 |
2017 Agosto | 5 | 4 | 9 |
2017 Julio | 7 | 8 | 15 |
2017 Junio | 6 | 4 | 10 |
2017 Mayo | 5 | 13 | 18 |
2017 Abril | 6 | 4 | 10 |
2017 Marzo | 4 | 24 | 28 |
2017 Febrero | 1 | 9 | 10 |
2017 Enero | 1 | 8 | 9 |
2016 Diciembre | 1 | 7 | 8 |
2016 Noviembre | 0 | 14 | 14 |
2016 Octubre | 2 | 12 | 14 |
2016 Septiembre | 0 | 10 | 10 |
2016 Agosto | 2 | 13 | 15 |
2016 Julio | 3 | 9 | 12 |