Carta al Editor
Mielopatía cervical como forma de presentación de la enfermedad de Whipple
Cervical myelopathy as a form of presentation of Whipple disease
Á.I. Pérez Álvarez
, G. Morís de la Tassa
Autor para correspondencia
Servicio de Neurología, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
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Se observa un foco de alteración de señal central-lateral izquierdo en el esplenio (flecha blanca), con restricción de la difusión y sin realce, consistente con edema citotóxico. Nótese la ausencia de alteraciones en el resto del cuerpo calloso (d) y en la porción visible del resto del parénquima cerebral.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "P. Gómez Iglesias, E. López Valdés, M. Vega Bayoll, M.N. Gómez Ruíz" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "P." "apellidos" => "Gómez Iglesias" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "E." "apellidos" => "López Valdés" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "M." "apellidos" => "Vega Bayoll" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "M.N." 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Inicialmente fue descrita en 1907 por George H. Whipple como una «lipodistrofia intestinal», en un paciente con pérdida ponderal, poliartritis, diarrea, malabsorción y adenopatías mesentéricas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La sintomatología neurológica en ausencia de clínica sistémica es infrecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un caso de EW que se manifiesta con clínica medular de manera aislada. Se trata de una mujer de 66 años que consulta por la alteración de la marcha de un año de evolución sin clínica a otro nivel, la exploración mostró disminución de sensibilidad profunda en miembros inferiores, sin datos de piramidalismo, siendo el resto del examen neurológico y sistémico normal. Los potenciales evocados somatosensoriales señalaron un defecto en la vía somestésica cordonal posterior, y con el fin de descartar una mielopatía, se llevó a cabo una resonancia magnética cervical sin contraste, que detectó una lesión hiperintensa en T2 comprometiendo los cordones posteriores desde C2 hasta T1, sin edema asociado (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>), siendo el parénquima cerebral normal. Con el propósito de encontrar la etiología de dicha lesión, se llevó a cabo un análisis en sangre incluyendo bioquímica completa y estudio inmunológico, que no mostraron alteraciones de significación sugerentes de enfermedades autoinmunes sistémicas, metabólicas, carenciales o de otra índole. Puesto que en el diagnóstico diferencial se incluyen enfermedades infecciosas víricas y bacterianas, se completó la valoración con análisis microbiológico en sangre, determinando la presencia de PCR positiva para TW. Por esta razón, se llevó a cabo una punción lumbar realizando en LCR un análisis bioquímico, microbiológico, inmunológico y citológico, todo ello con resultados normales, a excepción de PCR positiva para TW, al igual que en determinación sanguínea. Se trató de aislar el material genético de dicho microorganismo en heces y saliva, con resultado negativo. Se detectó nuevamente PCR positiva para TW en una segunda determinación en sangre realizada 15 días más tarde. Así, se inició tratamiento con ceftriaxona intravenosa durante 14 días con buena respuesta clínica y continuando de forma prolongada con trimetoprim-sulfametoxazol vía oral, produciéndose clara mejoría en la marcha, con estabilidad de la lesión medular en estudio de resonancia magnética realizado meses más tarde. Asimismo, se produjo una negativización de la PCR para TW en sangre y líquido cefalorraquídeo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La EW es una enfermedad infecciosa con manifestación multisistémica, aunque destaca la clínica digestiva y articular. Aunque la incidencia exacta no es del todo conocida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, el compromiso del sistema nervioso central es frecuente, apareciendo en un 43% de casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, aunque no como presentación aislada, que se produce únicamente en el 5% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los síntomas neurológicos son inespecíficos, y su presentación variada, desde alteración del nivel de consciencia, deterioro cognitivo, crisis epilépticas, mioclonías, compromiso cerebeloso, hipotalámico, neuropatías craneales y periféricas, y trastornos extrapiramidales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>. La miorritmia oculomasticatoria y la miorritmia oculofacial-esquelética son muy características de esta entidad, y se consideran signos patognomónicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien existen casos de mielopatía asociada a otras lesiones inflamatorias en diferentes puntos del sistema nervioso central, como el cerebro, quiasma óptico y fosa posterior, caso del paciente descrito por Kremer et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, mucho menos frecuente aún es su presentación en forma de mielopatía aislada. El primer caso fue descrito por Clarke et al. en 1998 en una paciente de 62 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, posteriormente Messori y Salvolini<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> y Messori et al<span class="elsevierStyleItalic">.</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> describieron el caso de una paciente de 65 años con una lesión medular cérvico-torácica y curso clínico remitente-recurrente atribuida a infección por TW, desarrollando en fases posteriores lesiones cerebrales. En 2005, Schröter et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a> aportaron el caso de un paciente de 50 años con una lesión cervical desde la unión bulbomedular hasta la región dorsal superior, sin compromiso cerebral, con buena respuesta a la terapia antibiótica frente a TW, detectado mediante PCR en sangre. En nuestro conocimiento, la paciente que describimos se trata del cuarto caso conocido, el primero en nuestro país, en el cual la EW se manifiesta como una mielopatía aislada, en forma de un síndrome cordonal posterior. Los casos descritos guardan ciertas similitudes como la edad de presentación (entre la sexta y séptima décadas de la vida), los síntomas de mielitis crónica progresiva, el compromiso cervical extenso en forma de lesión hiperintensa, así como la clara mejoría con terapia antibiótica.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial debe llevarse a cabo con otras enfermedades infecciosas bacterianas, víricas y parasitarias, con enfermedades desmielinizantes como la esclerosis múltiple, la neuromielitis óptica o la encefalomielitis aguda diseminada. También debe excluirse etiología vascular (isquemia o hemorragia), enfermedad tumoral o paraneoplásica, así como enfermedades sistémicas (lupus eritematoso sistémico, enfermedad de Behçet, síndrome de Sjögren, sarcoidosis) o enfermedades carenciales en forma de deficiencias vitamínicas.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La existencia de pocos casos en la literatura, así como el carácter inespecífico de los síntomas pueden dificultar el diagnóstico y, por tanto, retrasar el inicio del tratamiento. Debemos tener presente que la clínica neurológica puede ser la primera manifestación de la EW, pudiendo aparecer posteriormente otros síntomas más característicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>. En cualquier caso, la falta de confirmación microbiológica no debe retrasar el inicio del tratamiento en caso de sospecha clínica de EW. Igualmente se recomienda realizar tratamiento de prueba con antibioterapia dirigida antes de realizar una biopsia medular.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, la sintomatología medular es una complicación muy infrecuente de la infección por TW, de modo que debemos tener en cuenta la posibilidad de una infección por dicho agente etiológico en casos de mielopatía aislada de etiología no aclarada, incluso en ausencia de síntomas sistémicos, lo cual requiere un alto nivel de sospecha clínica. La importancia del diagnóstico precoz reside en la existencia de un tratamiento efectivo que puede eliminar la sintomatología e incluso evitar la progresión de la enfermedad hacia otros órganos o regiones del sistema nervioso, siendo una enfermedad potencialmente mortal en caso de no recibir tratamiento dirigido.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiación</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ninguna beca específica de agencias de los sectores público, comercial, o sin ánimo de lucro.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1062 "Ancho" => 905 "Tamanyo" => 78703 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Corte sagital y medio de resonancia magnética cervical potenciada en T2 que muestra lesión hiperintensa que afecta cordones posteriores desde C2 hasta T1.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 594 "Ancho" => 905 "Tamanyo" => 38115 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Corte axial de resonancia magnética potenciada en T2 que muestra lesión hiperintensa que compromete cordones posteriores a nivel cervical.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0075" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A hitherto undescribed disease characterized anatomically by deposits of fat and fatty acids in the intestinal and mesenteric lymphatic tissues" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "G.H. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 22 | 4 | 26 |
| 2024 Octubre | 106 | 14 | 120 |
| 2024 Septiembre | 132 | 4 | 136 |
| 2024 Agosto | 89 | 10 | 99 |
| 2024 Julio | 97 | 9 | 106 |
| 2024 Junio | 89 | 5 | 94 |
| 2024 Mayo | 110 | 12 | 122 |
| 2024 Abril | 122 | 9 | 131 |
| 2024 Marzo | 115 | 9 | 124 |
| 2024 Febrero | 110 | 7 | 117 |
| 2024 Enero | 107 | 8 | 115 |
| 2023 Diciembre | 111 | 10 | 121 |
| 2023 Noviembre | 157 | 24 | 181 |
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| 2023 Agosto | 108 | 3 | 111 |
| 2023 Julio | 117 | 13 | 130 |
| 2023 Junio | 175 | 12 | 187 |
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| 2023 Febrero | 81 | 10 | 91 |
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| 2022 Diciembre | 68 | 10 | 78 |
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| 2022 Marzo | 76 | 16 | 92 |
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| 2021 Diciembre | 78 | 18 | 96 |
| 2021 Noviembre | 115 | 15 | 130 |
| 2021 Octubre | 134 | 14 | 148 |
| 2021 Septiembre | 89 | 17 | 106 |
| 2021 Agosto | 99 | 14 | 113 |
| 2021 Julio | 80 | 9 | 89 |
| 2021 Junio | 67 | 13 | 80 |
| 2021 Mayo | 85 | 6 | 91 |
| 2021 Abril | 201 | 23 | 224 |
| 2021 Marzo | 133 | 28 | 161 |
| 2021 Febrero | 79 | 30 | 109 |
| 2021 Enero | 112 | 30 | 142 |
| 2020 Diciembre | 103 | 34 | 137 |
| 2020 Noviembre | 134 | 39 | 173 |
| 2020 Octubre | 107 | 46 | 153 |
| 2020 Septiembre | 194 | 36 | 230 |
| 2020 Agosto | 47 | 16 | 63 |
| 2020 Julio | 37 | 15 | 52 |
| 2020 Junio | 15 | 16 | 31 |
| 2020 Mayo | 10 | 22 | 32 |
| 2020 Abril | 15 | 9 | 24 |
| 2020 Marzo | 9 | 10 | 19 |
| 2020 Febrero | 16 | 14 | 30 |
| 2020 Enero | 13 | 20 | 33 |
| 2019 Diciembre | 16 | 12 | 28 |
| 2019 Noviembre | 13 | 17 | 30 |
| 2019 Octubre | 16 | 18 | 34 |
| 2019 Septiembre | 16 | 10 | 26 |
| 2019 Agosto | 2 | 6 | 8 |
| 2019 Julio | 3 | 31 | 34 |
| 2019 Junio | 1 | 10 | 11 |
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