Carta al Editor
Síndrome de opsoclono-mioclono secundario a intoxicación por duloxetina
Opsoclonus-myoclonus syndrome secondary to duloxetine poisoning
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Clínicamente se caracteriza por la presencia de 3 síntomas cardinales: opsoclono, mioclonías y ataxia. El opsoclono se define como movimientos oculares involuntarios, rápidos, conjugados, en forma de sacadas y en múltiples direcciones. Las mioclonías suelen localizarse en extremidades o tronco y se caracterizan por ser típicamente posturales o inducidas por el movimiento. La ataxia puede ser consecuencia de mioclonías intensas o debidas afectación cerebelosa. Otros síntomas asociados descritos son disfunción cognitiva, alteraciones del comportamiento, encefalopatía, alteración de pares craneales (IV, V, VI) o convulsiones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SOM en niños es bien conocido y su etiología más frecuente es la paraneoplásica en el contexto de un neuroblastoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En adultos sus causas más frecuentes según la literatura son la paraneoplásica, parainfecciosa o idiopática, siendo excepcionales las causas metabólicas o tóxicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un caso de SOM secundario a intoxicación por duloxetina.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 44 años con antecedente de síndrome ansioso depresivo en tratamiento con lorazepam. La paciente es derivada por el servicio de emergencias tras presentar cuadro de inicio al despertar, consistente en visión borrosa, movimientos involuntarios y visión de «personas encapuchadas en su domicilio que según refiere la paciente «le han intoxicado». A su llegada se encontraba hemodinamicamente estable, aunque taquicárdica. En la exploración de las funciones superiores la paciente se encontraba vigil, orientada en tiempo y persona y desorientada en espacio, inatenta, con lenguaje escaso sin elementos disfásicos con comprensión conservada y destacando un discurso reiterativo («me han intoxicado»). En la exploración de los pares craneales destacaban unas pupilas midriáticas con reflejo fotomotor escaso y la presencia de movimientos oculares rápidos, conjugados y en múltiples direcciones compatibles con opsoclono. Por último, se objetivaron movimientos mioclónicos de acción en extremidades superiores, inferiores y tronco (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#sec0010">material adicional, video</a>). En cuanto a las pruebas complementarias urgentes, se realizó analítica con hemograma y bioquímica, gasometría venosa, sistemático de orina, tóxicos en orina y resonancia magnética cerebral. Siendo el resultado de todas ellas normal o negativo, salvo por la presencia de leucocitosis con neutrofilia y de benzodiacepinas positivas en orina. De forma urgente además fue realizada una punción lumbar para estudio de líquido cefalorraquídeo, cuya bioquímica no mostró alteraciones significativas y fueron recogidas muestras para estudio microbiológico, bandas oligoclonales, anatomía patológica, anticuerpos anti-neuronales y onconeuronales. La paciente ingresó con el diagnóstico de SOM asociado a ideación delirante y alucinaciones visuales. Se inició de forma empírica tratamiento con corticoides a altas dosis (metilprednisolona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g intravenoso durante 5 días). Así mismo, se llevó a cabo búsqueda de tumor primario mediante la realización de marcadores tumorales cuyo resultado fue negativo y mediante la realización de mamografía y tomografía computarizada toraco-abdomino-pélvica que no mostraron lesiones sugestivas de malignidad. El resultado serológico, así como la anatomía patológica, los anticuerpos onconeuronales y antineuronales llevados a cabo en LCR resultaron negativos.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 5 días del ingreso, la paciente mejora progresivamente hasta la resolución de los síntomas, reconociendo en ese momento la toma de 3 cajas de duloxetina 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg con intención autolítica la noche previa al inicio de los síntomas. En dicho momento se extraen niveles de duloxetina resultando en 371<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml (20-80).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiología tóxica como origen del SOM es excepcional. En la literatura encontramos casos asociados a intoxicación por amitriptilina, cocaína, litio, fenitoína, fenelzina, ciclosporina, ipilimumab/nivolumab, cefepime y venlafaxina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">5–13</span></a>. Hasta donde conocemos, este es el primer caso en el que se reporta asociación entre intoxicación por duloxetina y SOM, y el segundo, tras la venlafaxina, en relación con inhibidores de la recaptación de la serotonina y noradrenalina (IRSN). En cuanto a la fisiopatología de SOM en estos casos de origen tóxico no está clara. De manera general se ha hipotetizado que el origen de este síndrome puede tener lugar en una disfunción de las neuronas omnipausa en el núcleo del rafe interpósito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> o una desinhibición del núcleo fastigio del cerebelo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>, sin embargo, estos núcleos no son serotoninérgicos ni noradrenérgicos. Necpál y Skorvanek<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a> hipotetizaron en el reporte de SOM asociado a venlafaxina que dicho caso podría producirse en el contexto de un síndrome serotoninérgico ya que el paciente presentaba alteraciones en la esfera mental, neuromuscular y autonómica. Por otra La paciente de nuestro caso mostró también alteraciones en estas tres esferas: mental (psicosis), neuromuscular (opsoclono-mioclono) y autonómica (taquicardia, midriasis); reforzando así la hipótesis establecida por Necpál y Skorvanek<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. Por otra parte, aunque en el neuroblastoma existe un aumento de producción de catecolaminas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>, existe muy poca evidencia de la participación de un efecto noradrenérgico en la génesis del SOM. Por ello, aunque no se puede descartar por completo, el origen noradrenérgico parece menos probable en estos casos.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, aunque infrecuente, la etiología tóxica es de gran importancia dentro del diagnóstico etiológico del SOM. El caso presentado supone el segundo caso de SOM reportado en relación con IRSN, pudiendo estar el origen de mismo en relación con un síndrome serotoninérgico.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "apendice" => array:1 [ 0 => array:1 [ "seccion" => array:1 [ 0 => array:4 [ "apendice" => "<p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><elsevierMultimedia ident="upi0005"></elsevierMultimedia></p>" "etiqueta" => "Anexo A" "titulo" => "Material adicional" "identificador" => "sec0010" ] ] ] ] "multimedia" => array:1 [ 0 => array:5 [ "identificador" => "upi0005" "tipo" => "MULTIMEDIAECOMPONENTE" "mostrarFloat" => false "mostrarDisplay" => true "Ecomponente" => array:3 [ "fichero" => "mmc1.mp4" "ficheroTamanyo" => 8956069 "Video" => array:2 [ "flv" => array:5 [ "fichero" => "mmc1.flv" "poster" => "mmc1.jpg" "tiempo" => 0 "alto" => 0 "ancho" => 0 ] "mp4" => array:5 [ "fichero" => "mmc1.m4v" "poster" => "mmc1.jpg" "tiempo" => 0 "alto" => 0 "ancho" => 0 ] ] ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:15 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0080" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "A prospective study of the presentation and management of dancing eye syndrome/opsoclonus-myoclonus syndrome in the United Kingdom" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "K.K. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 0 | 7 |
| 2024 Octubre | 84 | 4 | 88 |
| 2024 Septiembre | 88 | 4 | 92 |
| 2024 Agosto | 62 | 4 | 66 |
| 2024 Julio | 71 | 4 | 75 |
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| 2024 Abril | 84 | 6 | 90 |
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| 2021 Septiembre | 32 | 7 | 39 |
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| 2021 Junio | 48 | 11 | 59 |
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| 2021 Marzo | 42 | 24 | 66 |
| 2021 Febrero | 7 | 6 | 13 |
| 2021 Enero | 10 | 24 | 34 |
| 2020 Diciembre | 6 | 12 | 18 |
| 2020 Noviembre | 7 | 15 | 22 |
| 2020 Octubre | 11 | 9 | 20 |
| 2020 Septiembre | 12 | 15 | 27 |
| 2020 Agosto | 14 | 28 | 42 |
| 2020 Julio | 11 | 43 | 54 |
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