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Carta al Editor
Lesión pseudotumoral única, una presentación de inicio infrecuente del trastorno del espectro de la neuromielitis óptica
Single pseudotumour lesion, a rare debut presentation of optic neuromyelitis spectrum disorder
N. Zhua,
Autor para correspondencia
nuolezhu@gmail.com

Autor para correspondencia.
, S. Presas-Rodrígueza, F. Núñez-Marínb, B. Quirant-Sánchezc, C. Ramo-Telloa
a Servicio de Neurología, Hospital Universitario Germans Trias i Pujol, Badalona, España
b Instituto de Diagnóstico por la Imagen, Hospital Universitario Germans Trias i Pujol, Badalona, España
c Servicio de Inmunología, Hospital Universitario Germans Trias i Pujol, Badalona, España
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es extremadamente rara&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aportamos un caso de TENMO que se present&#243; con una LTD aislada&#44; y revisamos casos similares en la literatura&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 62<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os&#44; sin antecedente de inter&#233;s&#44; consult&#243; por disartria&#44; afasia y hemiparesia derecha de 2 semanas de evoluci&#243;n&#46; La resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; cerebral mostr&#243; una lesi&#243;n fronto-temporal extensa que captaba gadolinio &#40;Gd&#43;&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#46;1&#41;&#44; sugestiva de LTD o tumor glial at&#237;pico de alto grado&#46; El PET&#47;TC metionina 11-C no apuntaba a un origen tumoral&#46; El l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo detect&#243; leve pleocitosis &#40;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c&#233;lulas&#47;mL&#41;&#44; prote&#237;nas normales &#40;0&#44;51<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;L&#41;&#44; bandas oligoclonales ausentes y citolog&#237;a e inmunofenotipado sin alteraciones&#46; La RM medular y los potenciales evocados visuales fueron normales&#46; Los Ac-antinucleares &#40;ANA&#41; fueron positivos &#40;1&#47;1&#46;280&#41; con patr&#243;n de Ac-antimitocondrial&#44; compatible con colangitis biliar primaria&#46; La paciente recibi&#243; 2 ciclos de megabolus &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#41; de metilprednisolona intravenosa &#40;MPiv&#41;&#44; seguidos de prednisolona oral y rehabilitaci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Siete meses despu&#233;s&#44; tras una infecci&#243;n respiratoria&#44; la paciente desarroll&#243; una cl&#237;nica de confusi&#243;n&#44; empeoramiento de la debilidad derecha y un s&#237;ndrome de secreci&#243;n inadecuada de hormona antidiur&#233;tica &#40;SIADH&#41;&#46; La RM cerebral mostr&#243; nuevas lesiones Gd&#43; bilaterales con un patr&#243;n de captaci&#243;n parcheado y heterog&#233;neo &#40;&#171;cloud-like enhancement&#187;&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#46;2&#41;&#46; Los IgG-AQP4 mediante inmunofluorescencia indirecta resultaron positivos&#46; Fue tratada con MPiv&#44; plasmaf&#233;resis y ciclofosfamida&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tres meses m&#225;s tarde y tras 3 ciclos de ciclofosfamida&#44; present&#243; un s&#237;ndrome medular&#46; La RM mostr&#243; una mielitis longitudinal extensa y m&#250;ltiples lesiones Gd&#43; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#46;3&#41;&#46; Se paut&#243; nuevamente MPiv y se inici&#243; rituximab con pauta de monitorizaci&#243;n regular de linfocitos B memoria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 36 meses de seguimiento y 5 ciclos de rituximab&#44; la paciente permanece estable cl&#237;nicamente&#44; con una regresi&#243;n radiol&#243;gica significativa&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusi&#243;n</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas de la lesi&#243;n cerebral de inicio nos plantearon un diagn&#243;stico diferencial entre LTD y tumor glial at&#237;pico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; sin embargo&#44; la presencia de Ac para otra enfermedad autoinmune &#40;si bien silente&#41;&#44; y la negatividad del estudio PET&#47;TC metionina 11-C para lesi&#243;n tumoral&#44; nos hizo optar por la etiolog&#237;a inflamatoria&#46; La buena respuesta cl&#237;nico-radiol&#243;gica a la corticoterapia nos reforz&#243; esta orientaci&#243;n diagn&#243;stica&#44; desestim&#225;ndose la realizaci&#243;n de biopsia cerebral&#46; Tras el segundo episodio de afectaci&#243;n topogr&#225;fica diencef&#225;lica &#40;SIADH&#41;&#44; presencia de AQP4-ac y la exclusi&#243;n de otros diagn&#243;sticos alternativos&#44; realizamos el diagn&#243;stico de TENMO&#46; La forma de presentaci&#243;n de nuestro caso es extremadamente rara&#44; pero la mielitis extensa que desarroll&#243; finalmente es t&#237;pica de la enfermedad&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Solo un 15&#37; de los pacientes con TENMO inician la enfermedad con s&#237;ntomas cerebrales&#44; con o sin otros d&#233;ficits neurol&#243;gicos asociados&#44; siendo el inicio en forma de LTD aislada excepcional<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Hemos encontrado la aportaci&#243;n de 4 casos de TENMO que se presentaron con LTD aislada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;7&#8211;10</span></a>&#46; Son 4 mujeres con edad de inicio similar a la de nuestra paciente&#44; 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Kim et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> definieron 5 categor&#237;as cerebrales espec&#237;ficas de TEMNO&#44; y una de ellas es la de lesiones hemisf&#233;ricas extensas&#44; que es poco frecuente&#46; Como forma de inicio&#44; aparecen en el contexto de trastorno similar a encefalomielitis aguda diseminada &#40;ADEM-like&#41; o mielitis y&#47;o neuritis &#243;ptica&#44; siendo excepcional encontrarlas de forma aislada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una LTD es un reto diagn&#243;stico que normalmente requiere un estudio histol&#243;gico&#46; Una orientaci&#243;n diagn&#243;stica apropiada puede evitar procedimientos invasivos innecesarios como la biopsia&#46; Los estudios sobre las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas de una LTD y la aportaci&#243;n de casos sobre esta forma infrecuente de inicio de un TENMO nos ayudan a diagnosticar a nuestros pacientes&#46; En nuestro conocimiento&#44; 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          "leyenda" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">AQP4-ac&#58; anticuerpos aquaporina-4&#59; BOC&#58; bandas oligoclonales&#59; LCR&#58; l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo&#59; LTD&#58; lesi&#243;n tumefactiva desmielinizante&#59; TENMO&#58; trastornos del espectro de neuromielitis &#243;ptica&#46;</p>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Revista&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Nakamura et al&#46;&#44; Mult Scler 2005<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Kim et al&#46;&#44; Mult Scler 2012<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Fargeot et al&#46;&#44; Metab Brain Dis 2018<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">McGee y Minagar&#44; J Neurol Sci 2017<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Nuestro caso cl&#237;nico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Edad de inicio &#40;a&#241;os&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">43&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">58&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">66&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">42&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">62&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
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                  \t\t\t\t">Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Primer brote&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lesi&#243;n frontal derecha&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lesi&#243;n parieto-temporal izquierda&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lesi&#243;n temporo-parieto-occipital derecha&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lesi&#243;n frontal izquierda&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lesi&#243;n fronto-temporal izquierda&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Captaci&#243;n RMN&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Captaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Captaci&#243;n &#171;cloud-like&#187; leve&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Captaci&#243;n &#171;cloud-like&#187; eminente&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Desconocido&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Captaci&#243;n &#171;cloud-like&#187;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">AQP4-ac&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Desconocido&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">BOC&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Ausentes&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">LCR&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">108<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c&#233;lulas&#47;mLProte&#237;na &#8593;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c&#233;lulas&#47;mLProte&#237;na normal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c&#233;lulas&#47;mLProte&#237;na &#8593;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Desconocida&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c&#233;lulas&#47;mLProte&#237;na &#8593;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Histolog&#237;a&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Autopsia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Biopsia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Biopsia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Biopsia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Esteroides&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Mofetil micofenilato&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">EsteroidesPlasmaf&#233;resisRituximab&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">EsteroidesPlasmaf&#233;resisRituximab&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">EsteroidesCiclofosfamidaRituximab&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Reca&#237;das&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">4 reca&#237;das en neuritis &#243;ptica bilateral y 6 en mielitis transversa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No reca&#237;da durante 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;o de seguimiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No reca&#237;da durante 1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de seguimiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Reca&#237;da en &#225;rea postrema a los 4 meses y afectaci&#243;n temporal derecha a los 6 meses&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Reca&#237;da en s&#237;ndrome diencef&#225;lico a los 7 meses y mielitis extensa a los 10 meses&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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Información del artículo
ISSN: 02134853
Idioma original: Español
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