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A y B) Piel con extenso infiltrado linfoide difuso en la dermis profunda y el tejido subcutáneo (HE 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×). C) Infiltrado difuso de células linfoides grandes, con ocasionales linfocitos pequeños intercurrentes (HE 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×). D) Células linfoides atípicas de núcleos grandes pleomorfos, con cromatina vesicular, nucléolos y mitosis (HE 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Fernando Valenzuela Ahumada, Francisca Correa Cofré, Ivo Sazunic Yáñez" "autores" => array:3 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Fernando" "apellidos" => "Valenzuela Ahumada" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Francisca" "apellidos" => "Correa Cofré" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Ivo" "apellidos" => "Sazunic Yáñez" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0213925120304524?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/02139251/0000003700000002/v1_202202040601/S0213925120304524/v1_202202040601/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:18 [ "pii" => "S0213925120304408" "issn" => "02139251" "doi" => "10.1016/j.piel.2020.10.010" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2022-02-01" "aid" => "2177" "copyright" => "Elsevier España, S.L.U." 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B) En la dermatoscopia se evidencian pápulas xantomatosas y presencia de telangiectasias.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="s0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0005">Introducción</span><p id="p0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el grupo de las histiocitosis no Langerhans, se encuentra el xantogranuloma juvenil, una entidad rara y benigna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1–3</span></a>.</p><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su presentación clínica puede variar desde lesiones cutáneas únicas en forma de pápulas o nódulos amarillos autolimitados, o también puede presentarse en forma de lesiones múltiples y en otros casos se ha descrito incluso una afección extracutánea asociada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos 2 casos cuyo diagnóstico se realizó mediante la clínica y los hallazgos dermatoscópicos.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La importancia de estos casos subyace en la escasez de publicaciones de este diagnóstico en nuestro país en la población infantil; nuestro objetivo es poner en evidencia que a pesar del curso benigno de la enfermedad y del tratamiento conservador como elección, existe un vacío en el conocimiento en nuestro medio y hay pocos casos descritos en la literatura, así como tampoco hay descripciones dermatoscópicas consistentes que nos orienten definitivamente a esta enfermedad.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0010">Casos clínicos</span><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una niña de 5 meses de edad, producto de un embarazo a término (38 semanas), con antecedente de bajo peso al nacer (2.126 gramos) asistió con la madre a la consulta de dermatología debido a que esta notó la aparición de múltiples lesiones abultadas blanquecinas localizadas en la planta del pie derecho a las pocas semanas después del nacimiento, inicialmente pequeñas, pero venían aumentando de tamaño con el tiempo, sin cambios en su color.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen físico la paciente presentaba xerosis generalizada, en la planta del antepié derecho, en la base del segundo metatarsiano presentaba múltiples pápulas amarillas agrupadas con un fondo eritematoso (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>A). En la dermatoscopia se evidenciaban pápulas xantomatosas y la presencia de telangiectasias (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>B).</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un niño de 12 meses previamente sano consultó por la aparición desde hacía 3 meses de una lesión abultada en la base del hélix derecho, asintomática, que crecía progresivamente. En el examen físico presentó una pápula anaranjada de 4 × 5 mm en la base del hélix derecho sobre una base eritematosa (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>A). En la dermatoscopia se observaba una pápula de color amarilla a anaranjada con un halo eritematoso y algunos vasos lineales periféricos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>B).</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En ambos casos por la edad, la clínica y la dermatoscopia, se sospechó el diagnóstico de xantogranuloma juvenil y debido al curso benigno de la enfermedad se decidió el seguimiento clínico.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0015">Comentarios</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro del espectro de las histiocitosis no Langerhans, existen múltiples entidades donde la principal es el xantogranuloma juvenil, entidad rara y benigna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. El primer caso de xantogranuloma juvenil fue descrito por Adamson en 1905, quien acuñó el nombre de xantoma múltiple congénito. McDonagh describió otro caso entre 1909 y 1912, considerando que se trataba de una enfermedad cuyo origen era endotelial, denominándola xantoma neviforme<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5–8</span></a>.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 1963, Senear y Caro reconocieron su naturaleza xantomatosa y prefirieron denominarla xantoma juvenil. Finalmente fueron Helwig y Hackney quienes demostraron que estas lesiones no tenían relación con las células endoteliales y ante los hallazgos histológicos lo llamaron xantogranuloma juvenil, como se conoce actualmente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3,9,10</span></a>.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su incidencia es desconocida, afecta predominantemente a los niños entre los primeros 2 años de vida, con pocos casos descritos en adultos y siendo más frecuente en los hombres<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la edad adulta no se ha demostrado mayor prevalencia según el género, puede afectar cualquier raza, pero algunas publicaciones comentan una incidencia hasta 10 veces mayor en la raza blanca<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3,11,7</span></a>.</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia real es probablemente mayor a la reportada debido al carácter benigno y autolimitado de la misma, comúnmente se diagnostican erróneamente como nevus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiología y fisiopatología no están claramente establecidas, en algunos artículos se mencionan asociaciones entre las respuestas alteradas por parte de los macrófagos a los estímulos inespecíficos como trauma o las infecciones virales, con ausencia de evidencia que soporte dicha hipótesis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se han descrito además lesiones con células histiocíticas no Langerhans que dan lugar a reacciones granulomatosas, donde también hay células gigantes y espumosas, como respuesta a un trauma, infección o inflamación y la consecuente producción de citoquinas. Las células espumosas acumulan lípidos en su interior, sin repercutir en los niveles de lípidos elevados en la sangre<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a su clasificación, Giannotti lo divide en 2 variantes clínicas: nodular pequeña y nodular grande, pero puede clasificarse en 3 grupos básicos: pequeños nódulo-pápulas de 2 a 5 mm, nodulares grandes o macronodular de 5-20 mm y xantogranulomas gigantes mayores de 20 mm. También se describen otras categorías; una la denominan mixta: donde se encuentran tanto nódulos grandes como pequeños y pápulas que tienden a coalescer; y la profunda, que compromete el tejido celular subcutáneo, el músculo esquelético y visceral, pero no está necesariamente asociada a un compromiso cutáneo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2,7,11</span></a>.</p><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su afección es usualmente limitada a la piel, apareciendo de forma súbita, pero puede persistir por años. Las lesiones son descritas como pápulas o nódulos que pueden inicialmente ser eritematosos y evolucionar hasta presentar telangiectasias superficiales y un color amarillento, debido a esta coloración y a hallazgos histológicos recibe el término de «xantogranuloma», dado que no se asocia a cambios en el perfil lipídico ni tampoco a un síndrome metabólico o diabetes insípida. En pocos casos se han descrito como nódulos hiperqueratósicos y lesiones pedunculadas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3,4</span></a>.</p><p id="p0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su localización más frecuente es en la cabeza y el cuello, seguidos de aquellos localizados en el tronco superior, las extremidades superiores e inferiores; pero pueden aparecer en cualquier parte de la superficie corporal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="p0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estas lesiones pueden ser únicas o múltiples; sin embargo, se encuentran en asociación con la presentación de lesiones cutáneas múltiples y manifestaciones extracutáneas. Además suelen ser asintomáticas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, pero en algunos reportes de caso mencionan que los pacientes pediátricos presentan prurito intenso y dolor, en algunos casos asociados a irritabilidad, o más raramente a ulceración y sangrado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="p0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Las manifestaciones extracutáneas más comunes son las oculares, siendo el iris y los párpados los sitios más afectados; además es la causa más común de hifema espontáneo en los niños y también se ha descrito como causa de iritis no traumática<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>, otras localizaciones frecuentes son los pulmones y el hígado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="p0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es muy importante hacer un examen físico exhaustivo donde se ausculte al paciente y se evalúen las visceromegalias para descartar dicho compromiso extracutáneo, siendo imprescindible en los pacientes con lesiones cutáneas múltiples<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="p0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su diagnóstico es principalmente clínico; sin embargo, entre los diagnósticos diferenciales se incluyen otras histiocitosis de Langerhans como urticaria pigmentosa, nevus de Spitz, neurofibromatosis, sarcoidosis y xantomas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2,11</span></a>.</p><p id="p0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es por esto que en casos puntuales se usan alternativas diagnósticas como la realización de biopsias donde se observan histiocitos cargados de lípidos cuyo citoplasma tiene apariencia «xantogranulomatosa» que infiltran la dermis, células gigantes multinucleadas, células inflamatorias en regiones perilesionales y en un alto porcentaje de los pacientes pueden verse células gigantes de Touton (resultantes de la fusión de macrófagos)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2,12</span></a>.</p><p id="p0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El reto diagnóstico se presenta ya que estos hallazgos histológicos descritos no siempre están presentes al inicio de la enfermedad, siendo esto una dificultad para establecer y confirmar su diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En estudios de inmunohistoquímica se diferencia con otras histiocitosis de Langerhans, ya que en el xantogranuloma juvenil se observa positividad del factor XIIIa, CD68, CD163, fasceína y CD4, siendo negativos para CD1a, S100, HMB45 y ACL, los cuales son específicos de las células de Langerhans<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="p0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La dermatoscopia es una herramienta útil para su diagnóstico, se observa un patrón dermatoscópico caracterizado por un anaranjado-amarillo con «nubes» de depósitos amarillo pálido<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>. En ocasiones puede ser un reto diagnóstico, ya que además de los diagnósticos diferenciales previamente mencionados, se debe diferenciar a la dermatoscopia de neoplasias malignas como carcinoma basocelular, melanoma amelanótico, sobre todo en los pacientes de edad adulta donde estas entidades son más comunes. Louise Lovato et al. presentan un caso clínico de xantogranulomatosis en un adulto que clínica y dermatoscópicamente imitaba un carcinoma basocelular dado que presentaba vasos arborizantes característicos, lo que los motivó a realizar una descripción de las correlaciones clínicas y dermatoscópicas de los xantogranulomas, donde resaltan que el tono amarillento fue clave, ya que es sugestivo de xantomatosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>.</p><p id="p0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pronóstico de los pacientes que únicamente presentan lesiones cutáneas es excelente, ya que presentan una remisión espontánea en pocos meses y sus recaídas son infrecuentes. Posterior a su desaparición pueden quedar secuelas como hiperpigmentación posinflamatoria o una cicatriz<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3,4</span></a>.</p><p id="p0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Generalmente el tratamiento de esta entidad es conservador<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>. En contadas ocasiones, se realiza una extracción quirúrgica de la lesión, generalmente por razones estéticas, para confirmación diagnóstica o en casos de xantogranuloma juvenil gigante. El tamizaje imagenológico o hematológico no es requerido ni recomendado de rutina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="p0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el xantogranuloma juvenil es una entidad de carácter benigno, transitorio y de baja incidencia, por lo que debe tenerse una alta sospecha diagnóstica y realizar una evaluación clínica completa en búsqueda de un compromiso extracutáneo, evitando así desenlaces fatales o complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p></span><span id="s7020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st7020">Financiación</span><p id="p7145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna.</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Conflicto de intereses</span><p id="p0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:6 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Casos clínicos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Comentarios" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "s7020" "titulo" => "Financiación" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "s0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-08-13" "fechaAceptado" => "2020-10-23" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1343 "Ancho" => 2175 "Tamanyo" => 213822 ] ] "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0005" "detalle" => "Figura " "rol" => "short" ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) En la planta del antepié derecho, en la base del segundo metatarsiano, presenta múltiples pápulas amarillas agrupadas con un fondo eritematoso. 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B) En la dermatoscopia se observa una pápula amarilla a anaranjada con un halo eritematoso y algunos vasos lineales periféricos.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Juvenile xanthogranuloma: a case report" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:6 [ 0 => "S.P. Da Silva" 1 => "C. Viveiros" 2 => "R. Almeida" 3 => "M.A. Pereira" 4 => "R. Vaz" 5 => "A. Portela" ] ] ] ] ] "host" => array:1 [ 0 => array:1 [ "Revista" => array:6 [ "tituloSerie" => "<span class="elsevierStyleItalic">Rev Paul Pediatr</span>." 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