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Máculas y pápulas rojo-violáceas, agrupadas y con tendencia a la confluencia, en la región sacra.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="21v21n07-13091676fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 2. Proliferación difusa de capilares y vénulas en la dermis alta y media, con infiltrado inflamatorio perivascular.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="21v21n07-13091676fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 3. Células endoteliales con núcleo prominente proyectado a la luz, con aumento del número de células intersticiales.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="21v21n07-13091676fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 4. Células multinucleadas, dispersas en el intersticio, con citoplasma intensamente basófilo y bordes festoneados.</p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 67 años, que presentaba desde hacía 3 años lesiones cutáneas pruriginosas y no dolorosas, localizadas en la espalda. La paciente refería un crecimiento constante de éstas, tanto en tamaño como en número. Su estado general era excelente y los únicos antecedentes personales destacables eran osteoporosis, para la cual recibía suplementos de calcio desde hacía varios años, y una hernia de hiato. No recordaba antecedente traumático en la zona.</p><p class="elsevierStylePara">EXPLORACIÓN FÍSICA</p><p class="elsevierStylePara">En la exploración dermatológica, se observaban pápulas y máculas de color rojo-violáceo, agrupadas y con tendencia a la confluencia, localizadas en la región sacra.</p><p class="elsevierStylePara"></p><p class="elsevierStylePara">Las lesiones presentaban un aspecto claramente angiomatoso y no blanqueaban con la presión (fig. 1).</p><p class="elsevierStylePara">HISTOPATOLOGÍA</p><p class="elsevierStylePara">A pequeño aumento, se observó una epidermis ligeramente acantótica, con una proliferación de capilares y vénulas, no delimitada, localizada en la dermis superior y media. Alrededor de los vasos existía un infiltrado inflamatorio compuesto principalmente por linfocitos y células plasmáticas (fig. 2). En algunos de estos vasos, las células endoteliales presentaban núcleos prominentes que se proyectaban a la luz. En el intersticio se encontraron células de forma y tamaño variables (fig. 3). Existía una población aumentada de células de núcleo único y aspecto similar a los fibroblastos, entre las que se intercalaba otro grupo menos abundante de células de forma angulada, multinucleadas y con citoplasma intensamente basófilo (fig. 4). Estos núcleos estaban íntimamente superpuestos, y en ocasiones formaban un anillo. Una técnica de Giemsa detectó un incremento en el número total de mastocitos.</p><p class="elsevierStylePara">Ante los hallazgos histológicos, no se efectuaron estudios de laboratorio.</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNÓSTICO</p><p class="elsevierStylePara">Angiohistiocitoma de células multinucleadas.</p><p class="elsevierStylePara">COMENTARIO</p><p class="elsevierStylePara">El angiohistiocitoma de células multinucleadas (ACM) es una proliferación benigna vascular poco común y de etiología desconocida. Fue descrita en 1985 por Smith y Wilson-Jones, y desde entonces se han publicado aproximadamente 50 casos en la literatura médica, aunque es probable que la incidencia real esté subestimada, ya que es una entidad todavía poco conocida por los dermatólogos y anatomopatólogos<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Las series de casos publicados<span class="elsevierStyleSup">1-6</span> han coincidido en que se trata de una condición que típicamente afecta a mujeres entre la cuarta y séptima décadas de la vida, pero no han podido encontrar un antecedente o desencadenante común que ayude a explicar las bases etiopatogénicas de la enfermedad.</p><p class="elsevierStylePara">La presentación más común es en forma de pápulas agrupadas de color rojo apagado o violáceo, localizadas en las piernas o el dorso de las manos. Otras localizaciones menos frecuentes son la cara, el pecho, los párpados o los labios. Las lesiones muestran una consistencia firme, y sus bordes son lisos y netos, y presentan un techo aplanado o redondeado, con una ocasional depresión central<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Miden entre 2 y 15 mm, tienden a confluir y se agrupan en un área anatómica, en ocasiones con un patrón de distribución anular<span class="elsevierStyleSup">2,4</span> o lineal<span class="elsevierStyleSup">7</span>. Se han descrito casos con varias localizaciones simultáneas<span class="elsevierStyleSup">2,3</span> e incluso un caso con distribución generalizada<span class="elsevierStyleSup">8</span>. Las lesiones suelen ser asintomáticas, aunque algunos pacientes pueden referir prurito<span class="elsevierStyleSup">4,5</span>. No hay evidencias de la asociación con enfermedades sistémicas, y la evolución suele ser buena: las lesiones pueden desaparecer ocasionalmente por sí solas.</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histológicos son inespecíficos, lo que ha planteado que algunos autores cuestionen la existencia de esta entidad. Lo más característico es la asociación de una proliferación de vasos en la dermis superior y media, acompañada de células multinucleadas de citoplasma angulado y basófilo. Los vasos que proliferan son de pequeño calibre, principalmente vénulas y capilares, y pueden presentar células endoteliales de núcleo prominente que protruyen en la luz vascular. Alrededor de éstos aparece, en ocasiones, un infiltrado inflamatorio formado principalmente por linfocitos y células plasmáticas. Los haces de colágeno están ligeramente engrosados y se distribuyen al azar o paralelamente a la epidermis. En el intersticio hay un incremento del número habitual de células mononucleadas que expresan factor XIIIa, Mac-387, CD68 y vimentina<span class="elsevierStyleSup">9</span> .Entre ellas, se disponen las células multinucleadas, con formas irregulares y con menos citoplasma que otras células de cuerpo extraño, así como de 3 a 10 núcleos que se colocan en anillo o íntimamente superpuestos<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Habitualmente, aparecen en número escaso y pueden ser necesarias secciones seriadas para encontrarlas. Se tiñen con vimentina, pero no con marcadores macrofágicos (Mac387, CD68, lisozima), CD31, CD34, S-100 o factor XIIIa<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Los estudios ultrastructurales realizados han demostrado una diferenciación fibroblástica<span class="elsevierStyleSup">3,6</span>. Se han encontrado células multinucleadas similares en la pápula fibrosa de la nariz, el dermatofibroma atrófico vascular, el liquen simple crónico, la radiodermitis crónica y el xantogranuloma necrobiótico<span class="elsevierStyleSup">2</span>. Recientemente, se han descrito, además, en la estroma de la mucosa anal normal y en los pólipos fibroepiteliales de la vagina y del ano<span class="elsevierStyleSup">9</span>. Otros hallazgos histopatológicos referidos en la bibliografía son un incremento en el número total de mastocitos<span class="elsevierStyleSup">2,9</span> y acantosis<span class="elsevierStyleSup">1,3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento no es necesario, debido a su benignidad y evolución generalmente lenta. En los casos con importante repercusión estética, se recomienda la exéresis quirúrgica o el empleo de métodos destructivos; además, se han descrito casos que no recidivaron tras el tratamiento con láser argón<span class="elsevierStyleSup">7,10</span>.</p><p class="elsevierStylePara">DIAGNÓSTICO DIFERENCIAL</p><p class="elsevierStylePara">Los principales diagnósticos diferenciales se establecen con el dermatofibroma, el angiofibroma, el sarcoma de Kaposi, el seudosarcoma de Kaposi y los hemangiomas. Cuando el aspecto de las lesiones es escasamente vascular, se puede confundir clínicamente con el granuloma anular, el liquen plano, el linfocitoma, la sarcoidosis, el lupus eritematoso e incluso con el nevo de Spitz, si la lesión es única. El estudio histopatológico de estas entidades permitirá distinguirlas fácilmente del ACM.</p><p class="elsevierStylePara">Las 2 enfermedades que más se asemejan histológicamente al ACM son el dermatofibroma y el angiofibroma<span class="elsevierStyleSup">3</span>, y en ambos casos puede ocurrir que sea necesaria la correlación clinicopatológica para alcanzar el diagnóstico.</p><p class="elsevierStylePara"></p><p class="elsevierStylePara">Dermatofibroma. Se presenta típicamente como una lesión solitaria que se localiza en las piernas o en las porciones proximales de los miembros superiores. Histológicamente, se diferencia del ACM por la hiperplasia epidérmica más acusada, por la hiperpigmentación de la membrana basal y por presentar un componente dérmico más nodular y mejor delimitado. Además, los haces de colágeno son más gruesos y se sitúan preferentemente en la periferia del tumor y no se encuentra un infiltrado perivascular linfoplasmocitario. Los dermatofibromas atróficos vasculares son la variante que más similitudes histopatológicas presentan con el ACM, pero se distinguen fácilmente por la clínica<span class="elsevierStyleSup">9</span>. Comparten las células multinucleadas y la proliferación vascular, pero se distinguen del ACM por la reducción del grosor de la dermis y la población de dendrocitos dérmicos más densa.</p><p class="elsevierStylePara"></p><p class="elsevierStylePara">Angiofibroma. El angiofibroma, o pápula fibrosa de la nariz, es una lesión generalmente solitaria que asienta con frecuencia en la nariz, lo que la distingue clínicamente del ACM, que suele presentarse como lesión múltiple y de localización acral. Histológicamente, estos dos procesos comparten la proliferación vascular y fibroblástica, así como las células multinucleadas. En contraste, la pápula fibrosa de la nariz presenta atrofia epidérmica, vasos con luces alargadas e irregulares sin células endoteliales prominentes y haces de colágeno que se disponen en forma de «capas de cebolla» alrededor de los anejos y vasos.</p><p class="elsevierStylePara">Sarcoma de Kaposi (SK). Es el principal diagnóstico diferencial, desde el punto de vista clínico, ya que se presenta como máculas, nódulos y placas rojo-violáceas localizadas en áreas distales de los miembros inferiores de pacientes ancianos que pueden evocar al ACM. De todas formas, las lesiones del SK suelen ser más grandes que las del ACM, se localizan preferentemente en los tobillos y los pies, y afectan con mucha mayor frecuencia a los varones. Histológicamente, en el SK se encuentra una proliferación de los espacios vasculares irregulares y dilatados que se anastomosan y rodean estructuras vasculares y anejos normales, y causan el signo del promontorio. Además, existe una proliferación de células fusiformes que se disponen en fascículos que se entrelazan. Estas células presentan pleomorfismo nuclear, y pueden estar presentes las figuras mitóticas. Los eritrocitos extravasados y los depósitos de hemosiderina son otros hallazgos frecuentes, que sólo de forma ocasional se pueden observar en el ACM. Además, a diferencia de lo que ocurre en el ACM, no encontramos células multinucleadas en el SK. Por último, la realización de una técnica de reacción en cadena de la polimerasa (PCR) permitirá detectar HVH-8 en el SK, mientras que no se hallará ADN de este virus en una muestra de ACM<span class="elsevierStyleSup">8</span>.</p><p class="elsevierStylePara"></p><p class="elsevierStylePara">Acroangiodermatitis. La acroangiodermatitis, o seudosarcoma de Kaposi, es una entidad que recuerda al SK tanto histológica como clínicamente, por lo que también se puede confundir con un ACM. Afecta, por lo general, a varones de edades avanzadas en forma de pápulas y nódulos purpúricos-rojizos, que asientan típicamente sobre el dorso de los pies y los dedos en un terreno de insuficiencia venosa crónica. También se han descrito asociados a parálisis de las piernas, malformaciones congénitas arteriovenosas, síndrome de Klippel-Trenaunay-Weber y fístulas arteriovenosas adquiridas. Las pápulas y nódulos corresponden a proliferaciones de vasos pequeños y dilatados que asientan en una dermis edematosa. Los vasos presentan un perfil regular, sin las indentaciones ni el signo del promontorio que caracterizan al SK. Otra característica histopatológica compartida con el ACM son las células endoteliales prominentes y sin atipia citológica. Puede existir una ligera proliferación fibroblástica perivascular, así como extravasación de células rojas y de hemosiderina. La epidermis es habitualmente hiperqueratósica.</p><p class="elsevierStylePara"></p><p class="elsevierStylePara">Hemangiomas. Los hemangiomas son proliferaciones neoplásicas benignas de los vasos sanguíneos con los que se puede confundir fácilmente el ACM cuando éste presenta un aspecto angiomatoide. Las 2 entidades que se deben considerar en el diagnóstico diferencial son el hemangioma microvenular y el hemangioma arteriovenoso. El hemangioma microvenular se presenta clínicamente como una lesión única de color purpúrico-rojizo, que crece lentamente y se sitúa de forma característica en los antebrazos de adultos jóvenes o de mediana edad. En el estudio histopatológico se observa una proliferación de capilares y vénulas de luz irregular y casi inaparente, sin endotelio prominente ni atipia celular. Puede haber un grado variable de esclerosis dérmica, y el infiltrado inflamatorio y las células multinucleadas están ausentes. El hemangioma arteriovenoso o tumor arteriovenoso acral se muestra como una lesión solitaria que asienta en la piel perioral, el labio, los párpados, la nariz o las extremidades de adultos sanos de edad mediana o avanzada. Histológicamente, se caracteriza por una proliferación bien ciscunscrita y no encapsulada de vasos grandes y de pared gruesa localizada en la dermis superior y media. 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Pápulas y máculas violáceas agrupadas en la región sacra
Violaceous papules and macules grouped in the sacral area