Caso clínico
Lesiones cutáneas y dolor abdominal. Forma de inicio de paniculitis sistémica extensa
Cutaneous injuries and abdominal pain. Onset of extensive systemic panniculitis
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Si bien es cierto que la paniculitis como afectación cutánea es una entidad de inicio poco frecuente en el LES<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, representa del 1 al 3% de los lupus cutáneos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La paniculitis lúpica (PL) se asocia a lupus eritematoso discoide y a LES con frecuencias que oscilan en función de las series entre el 20–33%, pero puede presentarse también de forma aislada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. La PL o el lupus eritematoso profundo se caracteriza por nódulos subcutáneos profundos o placas induradas que pueden evolucionar a grandes lesiones ulcerosas y dolorosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Es más frecuente en mujeres jóvenes y suelen aparecer en la edad media de la vida. La etiología del proceso es desconocida, aunque clásicamente se han considerado los traumatismos como factores precipitantes de las lesiones. Presentamos el caso de una mujer de 58 años de edad con lesiones cutáneas compatibles con PL como inicio de un LES, según los criterios de la American Rheumatism Association (ARA)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 58 años, hipertensa en tratamiento con ibesartan y colestectomizada que presentaba desde hacía 6 meses lesiones cutáneas eritematosas sobreelevadas de aspecto nodular en la cara, la frente, las extremidades superiores junto con dolores articulares con datos de artritis en codos y muñecas. Este cuadro se acompañaba de febrícula de 37,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C de predominio vespertino. Ingresó desde urgencias por dolor abdominal difuso con náuseas y vómitos. En la exploración física se encontraba consciente, orientada y normohidratada con palidez mucocutánea. Temperatura axilar de 37,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C, presión arterial de 140/80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg, peso de 98<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg y saturación basal de oxígeno por pulsioximetría del 94% con frecuencia cardíaca de 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>lpm. La cabeza y el cuello sin ingurgitación yugular. Lesiones eritematosas, sobreelevadas, calientes en la frente y el cuero cabelludo que asociaban alopecia en regiones aisladas. Presentaba nódulos subcutáneos con zonas eritematosas, calientes y dolorosas en el abdomen, las extremidades superiores, las mamas y las nalgas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig. 1</a>). La auscultación cardíaca era normal y la auscultación pulmonar presentaba crepitantes finos bibasales. En los miembros inferiores a la altura de la región anterior de ambos muslos se apreciaban lesiones cicatriciales laceradas hipopigmentadas con áreas de atrofia (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las exploraciones complementarias destacaba una leucocitopenia (3.910×10<span class="elsevierStyleSup">3</span>/μl) con linfocitopenia (970×10<span class="elsevierStyleSup">3</span>/μl) y aumento de reactantes de fase aguda que incluían ferritina (1.968<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml), VSG (30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm 1.° hora) y PCR (31<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/l). En el estudio inmunológico presentaba anticuerpos antinucleares (ANA) positivos moteados a título de 1/40, anti-ADN nativo 49 (normal<20), anti-SSA-RO positivo fuerte y el resto incluía anticardiolipinas normales, proteinograma, complemento, inmunoglobulinas (Ig), crioglobulinas, hormonas tiroideas, ácido fólico y vitamina B12 normales. Los hemocultivos, los urinocultivos, la ECA, los marcadores tumorales CA 15/9, CA 15/3, SCC y la alfafetoproteína eran normales; CEA de 8,6 (normal <3,4) y CA 19/9 de 44,6 (normal<37).</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las serologías para bacterias atípicas, <span class="elsevierStyleItalic">Coxiella</span>, <span class="elsevierStyleItalic">Brucella</span>,VHB/VHC/VIH y el Mantoux fueron negativos.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las radiografías de tórax y abdomen, la ecografía abdominal, la gastroscopia, la colonoscopia, la mamografía, la TAC (<span class="elsevierStyleItalic">body</span>-TAC) y el ecocardiograma no mostraron hallazgos significativos.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de un nódulo subcutáneo mostraba un infiltrado inflamatorio linfohistiocitario dérmico superficial y profundo, con infiltración focal de la epidermis. La inmunofluorescencia fue positiva para IgM y C3 ±. Estos hallazgos histológicos fueron compatibles con PL.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagnóstico de PL extensa se inició tratamiento con hidroxicloroquina (Dolkine<span class="elsevierStyleSup">®</span> [200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h]) y prednisona (Dacortin<span class="elsevierStyleSup">®</span> [40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día]), y evolucionó satisfactoriamente. En el seguimiento se redujo la dosis de prednisona hasta 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día, y requirió el incremento de la dosis hasta 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día por exacerbación de la sintomatología. A pesar del tratamiento combinado, aparecieron nuevas lesiones de paniculitis en distintas áreas, y recibió tratamiento inmunosupresor con azatioprina (2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día) (Inmurel<span class="elsevierStyleSup">®</span> [200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día]) que tuvo que suspenderse debido a la aparición de fiebre e infiltrados pulmonares difusos. Ha desarrollado calcificaciones extensas de las partes blandas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig. 3</a>), brotes de reactivación con amplias zonas de lesiones subcutáneas dolorosas y lesiones cicatriciales extensas con alopecia residual.</p><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro del LES podemos encontrarnos con manifestaciones cutáneas específicas, entre las que se encuentran las agudas (eritema malar, lesiones eritematosas no malares y lesiones ampollosas), las subagudas (lupus anular policíclico y lupus psoriasiforme) y las crónicas (lupus discoide localizado, lupus discoide generalizado y lupus profundo o PL). Además, podemos encontrar lesiones cutáneas inespecíficas, como la fotosensibilidad, las telangiectasias, el livedo reticularis, las úlceras orales, los nódulos subcutáneos, la alopecia y la vasculitis cutánea.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestra paciente podría incluirse dentro del diagnóstico de LES con afectación cutánea crónica tipo PL. La afectación crónica es la forma más frecuente de presentación de lupus cutáneo y éstos excepcionalmente (menos del 2%) evolucionan a LES<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2,5</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente, las lesiones se suelen localizar por encima del cuello (la cara y el cuero cabelludo) así como en el dorso de la mano. Son lesiones circulares y dejan un borde eritematoso con taponamiento folicular, que puede dejar hipopigmentación y afectar a anejos (alopecia) y dejar una zona deprimida o una cicatriz atrófica tras la resolución<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, y puede producir calcificaciones de la lesión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, como se observa en la evolución crónica de nuestra paciente. Estos pacientes a menudo presentan manifestaciones articulares y fatigabilidad, pero no se produce afectación renal ni del sistema nervioso central. Algunos tienen ANA negativos o títulos bajos. En cambio, la mayoría son positivos fuerte frente a anti-RO (SSA) o frente al ADN monocatenario (SS).</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">También se asocia a la presencia de los antígenos de histocompatibilidad DR3, DQW1 y DQW2. El estudio histopatológico es imprescindible para el diagnóstico correcto de PL. Algunos autores proponen que esta entidad se considere como una paniculitis mixta y no exclusivamente lobulillar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, ya que las alteraciones histológicas se producen tanto a la altura de los septos como a la altura de los lobulillos, y pueden asociar vasculitis linfocitaria, calcificaciones y cambios dérmicos habituales de cualquier tipo de lupus. Además, cuando los hallazgos histopatológicos son inespecíficos, la inmunofluorescencia directa puede contribuir al diagnóstico correcto de la lesión y demostrar un depósito de IgM y C3 en la unión dermoepidérmica en el 70–80% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PL es un proceso inflamatorio crónico de curso generalmente benigno, aunque en algunos casos puede provocar una destrucción masiva del tejido, producir una lesión extensa del tejido subcutáneo, como es el caso de nuestra paciente, con amplias masas subcutáneas, necróticas, dolorosas y persistentes, con desarrollo de calcificaciones, alopecia irreversible y, en ocasiones, invalidez<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. No es habitual la afectación sistémica de la enfermedad, y se considera por esto una entidad benigna, aunque sintomáticamente no se comporte como tal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. Actualmente, los antipalúdicos de síntesis constituyen el tratamiento más eficaz de la PL<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> junto con la administración de corticoides a bajas dosis cuando el proceso es muy extenso. Se reservan como fármacos de segunda y tercera línea los inmunosupresores.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el momento actual podríamos afirmar que nuestra paciente con PL cumple 5 criterios de LES según la ARA (antecedentes de fotosensibilidad y artritis, alteraciones hematológicas consistentes en leucocitopenia con linfocitopenia, ANA, anti-ADN y anti-SSA-RO positivos), sin afectación de los órganos diana. Presenta una evolución tórpida por la extensa afectación cutánea y el desarrollo de intensas calcificaciones subcutáneas, situación poco reportada en la literatura médica.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:1 [ "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1306 "Ancho" => 980 "Tamanyo" => 182175 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Placas eritematovioláceas, nódulos subcutáneos calientes en el abdomen y las mamas junto con lesiones crónicas con signos de atrofia cutánea en la región supraumbilical.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig2" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1306 "Ancho" => 980 "Tamanyo" => 183744 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Lesiones cicatriciales residuales hipopigmentadas de morfología lancelada y con signos de atrofia cutánea y pérdida de anejos en región proximal del miembro inferior izquierdo.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig3" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 546 "Ancho" => 980 "Tamanyo" => 79397 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imágenes difusas de densidad de calcio en radiografía lateral de ambas extremidades superiores compatibles con calcificación extensa de las partes blandas.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Uncommon cutaneos manifestations of upus erythematosus" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "J.M. 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