Caso clínico
Tricoepitelioma gigante solitario
Giant solitary trichoepithelioma
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El TE fue descrito por primera vez por Brooke en 1892 como un epitelioma adenoideo cístico. Brooke demostró que histológicamente este tumor provenía de la epidermis y del epitelio de los folículos pilosos. Montgomery describió que procedía de la capa externa del folículo piloso y de la matriz pilosa. Lever se inclinó hacia una célula embrionaria pluripotencial como origen de este tumor y Pinkus postuló que todos los epiteliomas de la piel se originaban de células adultas pluripotenciales en lugar de células específicas de una parte del sistema epitelial o restos celulares embriológicos. Aunque parece que el origen de los TE es el folículo piloso, existe un estudio que demuestra que la membrana basal del TE es similar a la de glándulas sebáceas o sudoríparas, lo que apunta a una diferenciación exocrina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clásicamente se han descrito 3 formas de TE<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>: una forma solitaria pequeña, una forma múltiple pequeña hereditaria autosómica dominante y una forma gigante, que es rara y no hereditaria.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tricoepitelioma gigante solitario (TGS) se define como un TE solitario con un diámetro igual o superior a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm. La incidencia del TGS es muy baja. Su localización más habitual es en la cara, los muslos, las ingles y la región perianal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatológicamente las 3 formas de TE son similares pero no idénticas. Todas muestran una clara diferenciación hacia estructuras del folículo piloso. Se observan estructuras rudimentarias del pelo, como quistes de queratina rodeados de cuerpos basofílicos en un patrón adenoideo. Además de las obvias diferencias clínicas en el tamaño y número de las diferentes formas de TE, el tejido subcutáneo y la presencia de un extenso estroma fibromixoide parecen ser identificativos de TGS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>. Los TE se asocian con el síndrome de Brooke-Spiegler (múltiples cilindromas, TE y espiroadenomas)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y con el síndrome de Rombo (atrofia vermiculada, milia, hipotricosis, TE, vasodilatación periférica con cianosis y carcinoma de células basales)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente varón de 86 años sin antecedentes personales de interés que acude a consultas externas de traumatología por una tumoración en el dorso del pie derecho que le dificulta de forma ostensible el calzado. A la exploración se aprecia una tumoración de partes blandas en el dorso del antepié, de consistencia dura y multilobulada, de asiento subcutáneo y adherida a planos profundos que abarca todo el antepié (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue intervenido de una tumoración similar, aunque de menor tamaño (30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm aprox.) en la misma localización 18 años antes de la consulta, que los cirujanos describieron como «lesión de consistencia blanda en forma lobulada y que se adhiere […] a dermis, sin cápsula […]».</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio complementario mediante resonancia magnética nuclear revela la existencia de una tumoración lobulada que se localiza en las partes blandas de la cara dorsal del antepié derecho circunscrita al plano subcutáneo. No presenta características morfológicas específicas, tratándose de una tumoración voluminosa de aproximadamente 70<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se procede a la escisión quirúrgica de la tumoración apreciándose intraoperatoriamente múltiples tumoraciones de partes blandas de aspecto cerebroide con zonas bien encapsuladas y otras con adherencias a la piel.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el análisis histopatológico de la pieza se observaron proliferaciones de nidos y cordones basaloides rodeados por tejido fibrosos, sin afectación de la epidermis. También se apreciaba la formación de quistes de queratina y calcificaciones. Con estos hallazgos se llegó al diagnóstico de TGS (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la exéresis el paciente presentó una evolución favorable sin evidencia de recidiva hasta el momento actual (a los 2 años de la intervención quirúrgica) y permitiéndole el calzado con normalidad (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TGS se describe como una tumoración de tamaño igual o superior a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm; de los 19 casos descritos en la literatura médica el tamaño medio es de 54<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En nuestro caso el diámetro mayor de la tumoración fue de 90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, lo que lo sitúa como el tercero en tamaño después de los casos expuestos por Oursin et al. y Goyal et al. de 170<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm y 95<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm respectivamente.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque la localización más frecuente sea en la cabeza (5 casos), la región perianal (5 casos) y el muslo/ingles (4 casos) hay otras localizaciones descritas como el hombro (un caso), el antebrazo (un caso), la mama (un caso) y el abdomen (un caso), pero ninguno en la región distal de la extremidad inferior. Nuestro caso sería el primero publicado en la literatura de TGS localizado en el pie.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de los TGS consiste en la escisión quirúrgica y, en función del tamaño del defecto cutáneo, se procederá al cierre primario directo o se realizaran injertos locales. En nuestro caso se utilizó la propia piel del paciente como autoinjerto, no apareciendo problema alguno en la cicatrización posterior. Tras la exéresis no es frecuente la recidiva local de la tumoración<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. No obstante, Beck et al. sí que comunicaron recurrencia a lo largo de un seguimiento de 17 años tras la escisión de un TGS en el escroto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>; esto coincide con nuestro caso, en el que se apreció recidiva de la tumoración a los 18 años desde la primera intervención. El hecho de que no se hayan descrito más casos de recurrencia local en la literatura puede deberse al corto período de seguimiento (no mayor de 4 años excepto en el caso descrito por Beck et al.) dado que el TGS es una tumoración de crecimiento lento y gradual. Otra posible causa de la escasa recurrencia publicada en la literatura podría deberse a la edad avanzada a la que se presenta este tumor, por lo que los pacientes podrían fallecer antes de que la recurrencia local se haga evidente.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial del TGS incluye el carcinoma basocelular (CBC), el tricoblastoma y el carcinoma anexial microquístico. El diagnóstico diferencial entre el TGS y el CBC es bastante complicado debido a la similitud histológica entre ambas entidades<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, lo que hace necesario el uso de técnicas inmunohistoquímicas (anti-bcl-2, CD10, CD34, y PHLDA1) para realizar la correcta diferenciación. Se han utilizado algunos criterios morfológicos para establecer la diferenciación entre TGS y CBC; la presencia de cuerpos papulares mesenquimales en el TGS parece ser la característica más relevante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Algunos autores opinan que los TE y los CBC son 2 tumores del mismo espectro histológico, mientras que otros afirman que los TGS se pueden transformar en CBC<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8,11,12</span></a>. Debido a esta posible transformación maligna, y a la posible recurrencia, los TGS deben tener un seguimiento clínico estrecho.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Protección de personas y animales</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación humana responsable y de acuerdo con la Asociación Médica Mundial y la Declaración de Helsinki.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.</p></span></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores del presente artículo declaran que no existe ningún interés comercial o asociativo que presente un conflicto de intereses con el trabajo presentado.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:6 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:3 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2500 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 515877 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen macroscópica del pie preoperatoria (arriba) y postoperatoria (abajo).</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1878 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 839903 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen histológica en la que se observan islotes de células epiteliales basaloides, estructuras rudimentarias del folículo piloso caracterizadas por la diferenciación folicular y estructuras císticas queratinizadas (H-E, x40). B) Detalle a mayor aumento donde se aprecian quistes de queratina y calcificaciones (H-E, ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>400).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:12 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0065" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Exocrine differentiation of trichoepithelioma & desmoplastic trichoepithelioma; a scanning electron microscopic study" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "A.K. Mandal" 1 => "A. 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| 2022 Marzo | 1 | 1 | 2 |
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| 2018 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2018 Julio | 0 | 1 | 1 |
| 2017 Septiembre | 0 | 3 | 3 |