Caso clínico
Microstomía como complicación en la enfermedad de Behçet
Microstomy as a complication in Behçet's disease
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Se han descrito complicaciones intraoculares, gastrointestinales y del sistema nervioso central. Es una enfermedad de distribución mundial cuya prevalencia varía según la localización geográfica. Su incidencia es muy variable, desde 1 en 1.000 habitantes en Turquía, 1 en 10.000 habitantes en Japón y 1 en 1.000.000 en Estados Unidos. En Colombia no existen publicaciones que estimen la prevalencia de esta enfermedad. Su relación con el sexo varía según el país; en Asia es más común en el sexo masculino, con una relación de 3 a 5 hombres por cada mujer, a diferencia de Estados Unidos, donde por cada 5 mujeres hay un hombre afectado. Nuestro objetivo es describir un caso de enfermedad de Behçet de curso crónico sin tratamiento con microstomía secundaria a las úlceras orales recurrentes.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 46 años, proveniente de área rural, con una historia de 20 años de evolución de úlceras dolorosas en la piel de los miembros inferiores y superiores, la mucosa genital y oral, que aparecían de forma recurrente y cíclica con la menstruación, y que duraban aproximadamente 10 días con resolución espontánea, parcial o total. Además de las úlceras aftosas orales presentaba cicatrización lineal con microstomía con limitación de la apertura oral, que le impedía la alimentación y el aseo de la cavidad oral, llevando a la paciente a pérdida de peso y múltiples focos sépticos dentales.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente consultó al Servicio de Dermatología del Hospital Universitario del Valle. A la exploración se apreció una mujer de 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg, 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, IMC 17,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleSup">2</span>. En la piel se evidenciaban placas ulceradas dolorosas, de bordes netos, irregulares, con tejido de granulación en la superficie, ubicadas en la cara lateral de la pierna izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a); en la cara anterior y posterior de la pierna derecha e izquierda, al igual que en los antebrazos, tenía placas cicatriciales híper e hipopigmentadas; en la mucosa genital había una placa ulcerada en el introito desde las 2 a las 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>b). La cavidad oral era de difícil valoración por la microstomía, que permitía una apertura oral transversal de 1,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y vertical de 0,3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>c). Con los hallazgos clínicos comentados se hizo el diagnóstico de enfermedad de Behçet. Se realizó una analítica en la que los niveles de autoanticuerpos fueron negativos, y los niveles de C3 y C4 fueron normales, descartando enfermedad autoinmune. En el hemograma destacaba leucocitos 1.200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>, hemoglobina 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl, hematocrito del 24% y hierro total en 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mc/dl, por lo que se orientó como anemia ferropénica asociada a desnutrición crónica. Se descartaron alteraciones uterinas, mamarias, hepáticas, renales y oculares. Debido a la leucopenia y la anemia se decidió aplazar el tratamiento con colchicina y/o azatioprina, y se inició tratamiento con cloroquina 250<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día. Tras 2 meses de tratamiento la paciente tiene un peso de 43,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg, IMC 19,3 y las úlceras de las piernas y la mucosa genital están curadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a). Las úlceras orales siguieron recurriendo con la menstruación, pero con menor número, dolor e intensidad y menor duración; sin embargo, no hubo remisión completa de las úlceras. Para mejorar su apertura oral, estado nutricional y así la calidad de vida, se realizó una remodelación quirúrgica de la comisura labial bilateral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>b) por cirugía plástica, sin complicaciones.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Comentario</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Behçet es una enfermedad inflamatoria crónica poco conocida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, con compromiso de múltiples órganos y por tanto diversas complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Es una enfermedad que no tiene hallazgos clínicos patognomónicos ni exámenes específicos, por tanto el diagnóstico se basa en criterios clínicos predefinidos según distintos grupos de estudio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. En este caso el diagnóstico se realizó con los criterios de la <span class="elsevierStyleItalic">International Study Group for Behçet Disease</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>, donde por encima de 4 puntos se hace diagnóstico de enfermedad de Behçet con una sensibilidad del 100% y especificidad de 73%, según lo valorado por Hatemi et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La paciente que presentamos cursó con aftosis recurrente (2 puntos), aftosis genital recurrente (2 puntos) y lesiones cutáneas recurrentes (1 punto).</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En Colombia Toro et al. encontraron que las manifestaciones clínicas más frecuentes son úlceras orales en el 95%, genitales en el 75% y compromiso cutáneo en el 60%, que coincide con los hallazgos encontrados en este caso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. El compromiso cutáneo se puede presentar como lesiones acneiformes, erupción papulovesicular, pseudovasculitis, nódulos o eritema nudoso, tromboflebitis superficial, pioderma gangrenoso o púrpuras palpables<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,8</span></a>, incluso hay publicaciones de atrofia facial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En este caso las lesiones en la piel eran úlceras dolorosas presumiblemente por vasculitis de medianos vasos, como lo descrito por Ellinson et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Londoño et al., en un estudio realizado en Colombia, encontraron que los principales hallazgos fueron aftas orales en el 100% de los pacientes, úlceras genitales en el 75% y compromiso ocular en el 87% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, alteración descartada por oftalmología en el caso que presentamos.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La edad del inicio de los síntomas varía entre la segunda y la cuarta décadas de la vida; en la paciente que presentamos sus síntomas se iniciaron a la edad de 26 años, y se han reportado casos en recién nacidos que remiten espontáneamente a los 6 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,9</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El HLA-B51 se ha asociado con formas graves de la enfermedad, con afectación del sistema nervioso central y complicaciones que aumentan la morbimortalidad, pero por el curso clínico de este caso, donde durante 20 años estuvo sin tratamiento sin presentar compromiso ocular, articular, ni del SNC, podemos especular que la paciente no tiene este perfil genético<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En cuanto al tratamiento, el medicamento más utilizado y con mejores resultados, como describen Toro y et al. en un estudio con 20 pacientes en Colombia, fue la colchicina (90%), seguido de los esteroides sistémicos (85%).</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La microstomía o limitación para la apertura oral está asociada a cicatriz por contractura secundario a un traumatismo, a quemaduras o tras cirugías del labio. El caso que presentamos es secundaria a la enfermedad inflamatoria temprana, con aumento progresivo y recurrente; en este sentido Sato et al. comunicaron un caso de microstomía asociado a penfigoide de las mucosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. No hemos hallado en la literatura otras enfermedades inflamatorias que causen microstomía cicatricial como complicación.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, resaltamos la importancia del tratamiento médico temprano para evitar complicaciones que aumentan las comorbilidades y disminuyen la calidad de vida de los pacientes.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Comentario" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 925 "Ancho" => 2000 "Tamanyo" => 214763 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">a) Placa ulcerada de bordes netos e irregulares con tejido de granulación en la superficie de la pierna izquierda. b) Placa ulcerada en el introito vaginal. c) Cicatrización lineal en las comisuras labiales con microstomía.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Fig. 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1159 "Ancho" => 1867 "Tamanyo" => 253453 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">a) Placas atróficas cicatriciales en las extremidades inferiores, sin presencia de úlceras. b) Remodelación de la comisura oral con ampliación de la apertura oral que permite visualizar múltiples caries.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:1 [ "referenciaCompleta" => "Hatemi G, Silman A, Bang D, Bodaghi B, Chamberlain AM, Gul A, et al. 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| 2022 Octubre | 6 | 6 | 12 |
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