Caso clínico
Síndrome trófico del trigémino: Una causa poco frecuente de úlceras faciales crónicas
Trophic trigeminal syndrome: Uncommon cause of chronic facial ulcers
Gabriela Hernández
, Sofía André, Ariel Samper
Autor para correspondencia
Servicio de Dermatología, Hospital Central, Mendoza, Argentina
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La importancia de este cuadro reside en el poco conocimiento del mismo y las escasas opciones terapéuticas eficientes.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Caso clínico</span><p id="p0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un paciente de 45 años, sin antecedentes patológicos, consultó por presentar una lesión ulcerada en el ala nasal izquierda de un año de evolución. La úlcera tenía forma de media luna, de bordes bien delimitados, fondo pálido eritematoso, de menos de 1 cm de diámetro mayor. Se observaba también pérdida de tejido de dicha ala nasal. El paciente refería, además, sensación de prurito y leve hipoestesia en la zona (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">figs. 1</a>A y B).</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron exámenes complementarios, con sospecha de neoplasias cutáneas, infecciones, úlceras neuropáticas y trastornos psiquiátricos. Tras una anamnesis exhaustiva, el estudio histopatológico (sin hallazgos específicos), analítica general y perfil inmunológico (normales), serología viral y VDRL no reactivas, rinofibrolaringoscopía sin particularidades, examen neurológico con leve hipoestesia en la zona. Una resonancia nuclear magnética del cerebro y tronco encefálico no evidenció hallazgos patológicos.</p><p id="p0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con estos hallazgos llegamos al diagnóstico de síndrome de trigémino trófico. Recomendamos tratamiento con pregabalina 300 mg/día y tacrolimus tópico al 0,1%, con lo que se ha obtenido una respuesta regular. Se plantea el uso de amitriptilina y posterior intervención quirúrgica reconstructiva.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Comentarios</span><p id="p0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome trófico del trigémino es una entidad poco común que causa úlceras faciales y del cuero cabelludo, en el territorio inervado por las ramas sensitivas del nervio trigémino. Otras denominaciones son: ulceración neurotrófica del trigémino, neuropatía del trigémino con ulceración nasal, ulceración trófica del ala nasal y úlcera en arco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Esta entidad fue descrita por primera vez en 1901 por Wallenberg, y en 1933, Loveman en Estados Unidos y McKenzie en Canadá la vincularon a una lesión del V par craneal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Existen aproximadamente 184 casos, entre 1933 y 2012. Este bajo número probablemente se deba a que muchos han sido subdiagnosticados.</p><p id="p0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La causa de este síndrome reside en el daño central o periférico del nervio trigémino. Dos tercios de los casos se deben a causas iatrogénicas, principalmente posteriores al tratamiento ablativo del ganglio de Gasser en neuralgias postherpéticas. Un tercio es secundario a accidentes cerebrovasculares pontinos, siringobulbia, neurinoma del acústico, insuficiencia vertebrobasilar, entre otras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0005">tabla 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="t0005"></elsevierMultimedia><p id="p0155" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien su patogenia es incierta, se han planteado varias hipótesis. Entre estas, una desregulación de los neuropéptidos, como la sustancia P y la hormona estimulante de melanocitos alfa (α-MSH)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. También, en referencia a la ablación del ganglio de Gasser, esto provocaría una disfunción vasomotora autónoma, ya que las fibras simpáticas del plexo carotídeo interno al ganglio trigémino se afectarían. El tono simpático estaría disminuido, lo cual conduciría a una menor temperatura de la piel secundaria a la vasodilatación y al retorno venoso enlentecido, promoviendo condiciones desfavorables para los procesos metabólicos involucrados en la cicatrización de heridas, aumentando así el potencial de formación de úlceras que no sanan después de un traumatismo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="p0160" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente, este síndrome se caracteriza por una triada clásica: parestesias, lesiones ulceradas en el territorio inervado por el V par y analgesia. El tiempo entre la lesión inicial y el desarrollo de la úlcera puede ser tan variable como de 2 semanas a 30 años, con un promedio de uno a 2 años.</p><p id="p0165" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Generalmente son úlceras asintomáticas, unilaterales, localizadas en la región facial, sobre todo en el ala nasal en forma de media luna, siendo menos frecuente en el cuero cabelludo. El paciente refiere parestesias constantes y manipulación repetida en las áreas afectadas de carácter autoinducido. También es frecuente la sensación de prurito, ardor y síntomas de congestión nasal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4–7</span></a>. Habitualmente, la punta nasal se mantiene indemne, debido a su inervación por la rama etmoidal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>.</p><p id="p0170" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre los diagnósticos diferenciales de úlceras en estas localizaciones, se incluyen causas infecciosas, neoplásicas, autoinmunes y psiquiátricas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0010">tabla 2</a>). La mayoría de estos procesos pueden descartarse con una adecuada anamnesis para valorar antecedentes epidemiológicos, analítica general, inmunológico y estudio histopatológico. Tal vez el diagnóstico diferencial más importante sea con las escoriaciones neuróticas en la cara (dermatosis facticia), ya que estas tendrán una clínica similar, caracterizada por úlceras crónicas y una biopsia inespecífica. La mayor diferencia entre estas se basa en que los pacientes con síndrome de trigémino trófico, generalmente presentan un daño neurológico previo que lleva a la necesidad de manipular la zona para intentar disminuir el malestar que generan las parestesias, hecho que no sucede en las escoriaciones neuróticas. Además, estas últimas raramente son unilaterales y no tienen la forma clásica de semiluna<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Se debe tener en cuenta que las dermatosis facticias constituyen un padecimiento mental grave, la mayoría desconocido para su entorno. Tiene predominio femenino, y las úlceras representan una de las lesiones más comunes (26,6%). Deben captar nuestra atención la morfología, la distribución en el radio de acción de las manos, la apariencia del paciente, desde la actitud controladora hasta la calma extrema<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>. En la mayoría de casos, el diagnóstico es clínico y por exclusión.</p><elsevierMultimedia ident="t0010"></elsevierMultimedia><p id="p0175" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento se dirige a 4 pilares: el control de la automutilación, la terapia farmacológica, el uso de dispositivos de protección facial o férulas faciales, y programar una cirugía reconstructiva, por lo que suele ser multidisciplinario (dermatología, neurología, psiquiatría y cirugía).</p><p id="p0180" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La educación del paciente sobre la naturaleza autoinfligida de esta condición es fundamental. Se indica mantener las uñas cortas, usar guantes por la noche y limitar los movimientos de las manos al área de participación con el entablillado nocturno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="p0185" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como tratamiento complementario se pueden utilizar dispositivos de protección facial (hasta lograr mejoría de los síntomas con medicación). Estas mascarillas termoplásticas también pueden tener un papel en la resolución de la somatización de los síntomas cutáneos de un paciente. Es importante para los pacientes con ulceración recalcitrante, en quienes la construcción quirúrgica no es ideal. El vendaje oclusivo puede ser útil en este sentido para prevenir las lesiones autoinducidas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10–12</span></a>.</p><p id="p0190" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro de los fármacos más usados se encuentran la pregabalina, gabapentina, amitriptilina, carbamazepina, clorpromazina, vitamina B, pimozida, y diazepam. Ha habido éxito con 200 mg de carbamazepina por vía oral 3 veces al día con respuesta dentro de una semana y resolución completa de los síntomas a los 3 meses. También, se informó una reducción en el tamaño de las úlceras en 5 meses de tratamiento con 25 mg de amitriptilina 3 veces al día asociado a 5 mg de diazepam 2 veces al día; sin embargo, la parestesia y la mutilación autoinfligida en el área permanecieron incontroladas.</p><p id="p0195" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se observó una mejoría de las úlceras tratadas con 200 mg de gabapentina combinada con ungüento de tacrolimus tópico al 0,1% en comparación con el tratamiento con gabapentina sola con resolución de los síntomas en 3 semanas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10,13,14</span></a>.</p><p id="p0200" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otra parte, la reconstrucción facial del área afectada puede ser beneficiosa para los pacientes que pueden abstenerse de la automanipulación. Existen diversas técnicas, una de ellas es la reconstrucción en una etapa con el colgajo de la frente en el lado sano, como un colgajo local de la mejilla del lado ipsilateral, un colgajo libre del antebrazo, y un colgajo de la frente en 3 etapas donde se dividió el pedículo del colgajo y el colgajo se convirtió en anestésico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10,15,16</span></a>.</p><p id="p0205" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, esta entidad representa un doble desafío, dada la cantidad de diagnósticos diferenciales que deben plantearse y por su tratamiento en sí mismo, debido a la escasa experiencia en el tema. Se sugiere un método de prueba y error, y se recomienda alentar a los pacientes a no abandonarlo cuando los esfuerzos no son fructíferos de inmediato, recordando que la estrategia de tratamiento más importante es la modificación de la conducta.</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Conflicto de intereses</span><p id="p0210" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Comentarios" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "s0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 574 "Ancho" => 1541 "Tamanyo" => 94947 ] ] "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0005" "detalle" => "Figura " "rol" => "short" ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Lesión ulcerada en el ala nasal izquierda en forma de media luna. 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class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Herpes zóster oftálmico</p></li></ul> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleBold">Enfermedades neurológicas</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><ul class="elsevierStyleList" id="l0025"><li class="elsevierStyleListItem" id="li0050"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Siringobulbia</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0055"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Parkinsonismo postencefalítico</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0060"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p 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\t\t\t\t"><ul class="elsevierStyleList" id="l0030"><li class="elsevierStyleListItem" id="li0065"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Epitelioma basocelular</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0070"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Epitelioma espinocelular</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0075"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Linfoma NK tipo nasal</p></li></ul> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleBold">Infecciones</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><ul class="elsevierStyleList" id="l0035"><li class="elsevierStyleListItem" id="li0080"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Herpes zóster</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0085"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Síndrome sinuso-orbitario (mucormicosis, aspergilosis)</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0090"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otros hongos (blastomicosis, paracoccidiomicosis)</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0095"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sífilis</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0100"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tuberculosis cutánea</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0105"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Lepra</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0110"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Leishmaniasis cutánea</p></li></ul> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleBold">Enfermedades autoinmunes</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><ul class="elsevierStyleList" id="l0040"><li class="elsevierStyleListItem" id="li0115"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Granulomatosis de Wegener</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="li0120"><span class="elsevierStyleLabel">-</span><p id="p0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pioderma gangrenoso</p></li></ul> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleBold">Trastornos psiquiátricos</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2517309.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Diagnósticos diferenciales clínicos del síndrome trófico del trigémino</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:16 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Síndrome trófico del trigémino. 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