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Caso clínico
Leishmaniasis verrucosa cutánea bilateral en un paciente con pancolitis ulcerosa de larga evolución en tratamiento inmunosupresor
Bilateral cutaneous verrucous leishmaniasis in a patient with long-standing ulcerative pancolitis with immunosuppressive treatment
Alberto Sánchez Espinosaa,
Autor para correspondencia
mdsanchezespinosa@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Fernando Alarcón Soldevillab, Ángel López Ávilab, Ana Ortiz Gonzáleza
a Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario de Cartagena, Región de Murcia, España
b Servicio de Dermatología, Complejo Hospitalario Universitario de Cartagena, Región de Murcia, España
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sobre las que aparecen lesiones verrucosas friables que pueden ser de gran tama&#241;o y larga evoluci&#243;n y que se asientan sobre una dermis que sangra con facilidad&#46;</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un caso de esta forma cl&#237;nica en un var&#243;n en seguimiento por una pancolitis ulcerosa tratada con adalimumab y mesalazina oral&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Caso cl&#237;nico</span><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un var&#243;n de 44&#8239;a&#241;os acude a consulta por presentar lesiones exof&#237;ticas ulcero-costrosas&#44; infiltradas&#44; con secreci&#243;n purulenta&#44; localizadas en ambos codos&#44; asociadas a leve prurito&#44; de 6&#8239;meses de evoluci&#243;n&#44; tratadas en atenci&#243;n primaria intermitentemente con corticoides y antibioterapia t&#243;pica y sist&#233;mica&#44; con evoluci&#243;n desfavorable&#46; Las lesiones llegan a alcanzar un tama&#241;o de 5&#8239;cm en la lesi&#243;n del codo izquierdo y de 3&#8239;cm en la del codo derecho &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">figs&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Diagnosticado de pancolitis ulcerosa&#44; espondilitis anquilosante y osteoporosis&#44; el paciente no presenta antecedentes familiares de inter&#233;s&#44; ni viajes recientes al extranjero&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica fue normal&#46; Entre los antecedentes quir&#250;rgicos destaca una pancreatitis aguda con trombosis asociada que requiri&#243; esplenectom&#237;a&#46; Estudios posteriores revelaron una mutaci&#243;n heterocigota del gen protrombina G20210A&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha de pioderma gangrenoso&#44; se decide realizar una biopsia en sacabocados &#40;&#171;punch&#187;&#41;&#44; cuya histolog&#237;a muestra una epidermis con amplia ulceraci&#243;n y presencia en la dermis papilar y reticular de un intenso infiltrado inflamatorio cr&#243;nico en el que predominan los linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#44; con disposici&#243;n perivascular e intersticial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">figs&#46; 2</a>A y B&#41;&#46; Se acompa&#241;a bajo el epitelio y en la zona ulcerada&#44; de algunas c&#233;lulas histiocitarias epitelioides&#44; con inclusiones bas&#243;filas y puntiformes intracitoplasm&#225;ticas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2C</a>&#41;&#44; que recuerdan amastigotes y que se ti&#241;en intensamente con CD1a &#40;EP3622 de <span class="elsevierStyleItalic">Roche</span>&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2D</a>&#41;&#46; Estos hallazgos se corresponden con los de una dermatitis cr&#243;nica linfoplasmocitaria ulcerada&#44; con alteraciones histopatol&#243;gicas que sugieren infecci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania&#46;</span></p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con estos resultados se decide pautar tratamiento con antimoniales pentavalentes intralesionales por ser de primera elecci&#243;n en lesiones que bordean los 4&#8239;cm de tama&#241;o&#46; En nuestro caso se trat&#243; con antimoniato de meglumina &#40;Glucantime&#174;&#41; 85&#8239;mg&#47;ml&#44; mediante inyecciones en la periferia de la lesi&#243;n con un intervalo de 2&#8239;semanas hasta obtener un completo blanqueo de la base&#46; Se obtuvieron resultados est&#233;ticos favorables y sin ning&#250;n efecto secundario &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Comentarios</span><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe 3 formas de presentaci&#243;n cl&#237;nica de la infestaci&#243;n por <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania</span>&#58; la leishmaniasis cut&#225;nea&#44; la leishmaniasis mucocut&#225;nea y la leishmaniasis visceral &#40;kala azar&#41;&#46; La forma cut&#225;nea est&#225; producida fundamentalmente por las especies <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania major</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania tropica&#44;</span> y se presenta bien como lesi&#243;n cut&#225;nea &#250;nica de morfolog&#237;a esf&#233;rica y ulcerativa &#40;bot&#243;n de Oriente&#41;&#44; o como lesiones cut&#225;neas m&#250;ltiples&#44; lesiones diseminadas y resurgentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Existen formas de presentaci&#243;n cut&#225;neas menos frecuentes&#44; que representan menos del 5&#37; del total&#58; esporotricoide&#44; psoriasiforme&#44; verrugosa&#44; lupoide o erisipeloide<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las lesiones cut&#225;neas cuando son &#250;nicas&#44; predominantemente se localizan en las &#225;reas expuestas accesibles a la picadura de mosquitos &#40;cara&#44; cuello y extremidades&#41; comenzando habitualmente como una p&#225;pula eritematosa que puede evolucionar hacia un n&#243;dulo indoloro&#44; que puede ulcerarse y acompa&#241;arse de costras&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde el punto de vista histopatol&#243;gico&#44; en la fase aguda&#44; tras la picadura se observa una reacci&#243;n local de tipo linfocitaria mixta CD4&#8201;&#43; y CD8&#8201;&#43; que se acompa&#241;a de c&#233;lulas gigantes e histiocitos&#44; que caracter&#237;sticamente presenta en su interior un punteado granular fino de coloraci&#243;n bas&#243;fila &#40;amastigotes&#41;&#46; En la literatura cl&#225;sica se describe un t&#237;pico signo histol&#243;gico&#44; consistente en la agrupaci&#243;n de los amastigotes en la periferia citoplasm&#225;tica de los histiocitos&#44; llamado el &#171;signo de la marquesina&#187;&#46; Conforme las lesiones evolucionan&#44; se cronifican y se ulceran por el efecto del rascado&#44; la visualizaci&#243;n de macr&#243;fagos parasitados tiende a disminuir&#44; aumentando en cambio la presencia de granulomas de aspecto tuberculoide sin necrosis central&#46; Uno de los principales diagn&#243;sticos diferenciales histol&#243;gicos que debe plantearse desde un inicio&#44; es la micosis profunda por <span class="elsevierStyleItalic">Histoplasma capsulatum&#46;</span></p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estudios histoqu&#237;micos te&#241;idos con Giemsa y Wright permite la identificaci&#243;n de los amastigotes en el interior de los histiocitos&#46; En la pr&#225;ctica diaria&#44; el diagn&#243;stico histol&#243;gico de leishmaniasis debe sospecharse ante una dermatitis cr&#243;nica granulomatosa no caseificante&#44; en la que se observa un granulado citoplasm&#225;tico bas&#243;filo en los histiocitos que en muchas ocasiones resulta muy dif&#237;cil de identificar&#44; lo que requiere grandes aumentos para lograr identificarlos con claridad o el empleo adicional de t&#233;cnicas inmunohistoqu&#237;micas&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">CD1a es una mol&#233;cula encargada de la presentaci&#243;n de mol&#233;culas de naturaleza lip&#237;dica&#44; y aunque su uso m&#225;s habitual es el reconocimiento de c&#233;lulas dendr&#237;ticas o c&#233;lulas de Langerhans&#44; ha demostrado su utilidad en la identificaci&#243;n de amastigotes&#46; Con el anticuerpo CD1a los amastigotes en el citoplasma de los histiocitos se ti&#241;en con un patr&#243;n de membrana&#44; dejando sin te&#241;ir el centro y mostrando un refuerzo polar debido a la localizaci&#243;n del cinetoplasto&#46; El empleo de anti-CD1a resulta efectivo para el reconocimiento de amastigotes tanto en lesiones cut&#225;neas como en lesiones viscerales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; CD1a no es un marcador presente en los amastigotes de forma natural<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; sino que es una tinci&#243;n que se adquiere tras el reconocimiento y procesamiento celular en la fagocitosis&#46; Se ha evidenciado que los amastigotes presentan la misma capacidad inmunotintorial para CD1a que la c&#233;lula que los fagocita&#46; De esta forma&#44; si son fagocitados por c&#233;lulas humanas CD1a positivas &#40;por ejemplo&#44; las c&#233;lulas de Langerhans epid&#233;rmicas o las c&#233;lulas dendr&#237;ticas&#41; resultar&#225;n al igual que toda su progenie CD1a positivos&#46; De la misma manera&#44; si son procesados por una c&#233;lula CD1a negativa&#44; hecho mucho menos frecuente&#44; estos ni su progenie expresar&#225;n el anticuerpo CD1a&#46;</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro centro&#44; para facilitar su visualizaci&#243;n empleamos el anticuerpo monoclonal de rat&#243;n anti-CD1a &#40;EP3622&#41; de la casa comercial <span class="elsevierStyleItalic">Roch</span>e con grandes resultados&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si se requiere un diagn&#243;stico histopatol&#243;gico de certeza&#44; deber&#225;n realizarse estudios de biolog&#237;a molecular mediante reacci&#243;n en cadena de la polimerasa &#40;PCR&#41;&#46; La PCR sobre muestras parafinadas cut&#225;neas para el genotipado del ADNk del quinetoplasto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> es la pr&#225;ctica m&#225;s utilizada&#46; En nuestro caso&#44; el resultado del estudio molecular fue el de <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania spp&#46;</span></p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han empleado diferentes esquemas de tratamiento&#44; siendo de primera elecci&#243;n en caso de tratarse de una lesi&#243;n solitaria menor de 4&#8239;cm&#44; los antimoniales pentavalentes intralesionales como los empleados en nuestro caso&#46; Si las lesiones fueran m&#250;ltiples o de mayor tama&#241;o se puede valorar a&#241;adir Glucantime&#174; intramuscular a dosis de 1&#44;5- 3&#8239;g&#47;d&#237;a durante 10 a 20&#8239;d&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Existen otras posibilidades terap&#233;uticas&#44; como son la crioterapia asociada a antimoniato de meglumina y la ex&#233;resis quir&#250;rgica&#46;</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad el desarrollo de vacunas&#44; imitando los resultados obtenidos en las vacunas veterinarias&#44; est&#225; obteniendo escasos resultados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Existen varias en desarrollo con diferentes estrategias &#40;ADN&#44; utilizaci&#243;n de vectores virales o bacterianos&#41; pero la importante complejidad en la relaci&#243;n hu&#233;sped-par&#225;sito de esta enfermedad sigue siendo el principal inconveniente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> en la elaboraci&#243;n de dichas vacunas&#46;</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Financiaci&#243;n</span><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido ayudas espec&#237;ficas provenientes de agencias del sector p&#250;blico&#44; sector comercial o entidades sin &#225;nimo de lucro&#46;</p></span><span id="s0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0035">Conflicto de intereses</span><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 02139251
Idioma original: Español
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