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Caso clínico
Un caso de síndrome de Kleine-Levin
A case of Kleine-Levin syndrome
María Jesús Leñero Navarretea, Susana Martín Giméneza,
Autor para correspondencia
smg.girat@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Soraya Geijo Uribeb
a Servicio de Psiquiatría, Hospital Universitario Río Hortega, Valladolid, España
b Servicio de Psiquiatría, Hospital Clínico Universitario, Valladolid, España
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hijo menor de una fratr&#237;a de 2 hermanos&#46; Nacido de un embarazo deseado de 40 semanas de duraci&#243;n&#46; Parto hospitalario dist&#243;cico&#44; que precis&#243; ces&#225;rea por falta de contracciones&#46; Pes&#243; al nacer 3&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#44; talla 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; Lactancia materna hasta los 8 meses de edad&#46; La deambulaci&#243;n se produjo a los 18 meses&#46; Las primeras palabras las empez&#243; a emitir a los 12 meses&#46; No se describen alteraciones en los hitos del desarrollo evolutivo&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los padres describen al paciente como t&#237;mido y miedoso&#46; A los 3 a&#241;os inici&#243; la escolarizaci&#243;n&#44; presentando ciertas dificultades de adaptaci&#243;n&#46; Buen rendimiento acad&#233;mico&#46; En la familia&#44; el &#250;nico antecedente rese&#241;able es un episodio depresivo del padre&#44; reactivo a enfermedad m&#233;dica&#44; que se resolvi&#243; completamente&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Consulta en el servicio de Urgencias por un cuadro de alteraci&#243;n del comportamiento e hipersomnia&#44; asociado a fiebre de hasta 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;C de 4 d&#237;as de evoluci&#243;n&#44; con astenia&#44; cefalea e hiporexia&#46; Se decide ingreso en el servicio de Pediatr&#237;a por sospecha de cuadro meningoencef&#225;lico&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las horas posteriores al ingreso&#44; destaca un marcado enlentecimiento psicomotor&#44; ideas bizarras en las cuales asegura que sus padres son alien&#237;genas y que los m&#233;dicos hablan ingl&#233;s en el contexto del cuadro febril persistente&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los resultados de las pruebas realizadas son negativos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; A los pocos d&#237;as&#44; el paciente mejora ante el inicio de tratamiento corticoideo emp&#237;rico&#44; siendo dado de alta a la semana del ingreso&#44; asintom&#225;tico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al mes siguiente&#44; coincidiendo con la bajada de la pauta de corticoides le vuelven a notar otra vez adormilado y cambiado&#44; nuevamente con alteraciones del comportamiento&#44; en las que destaca el comer insaciablemente&#44; excesiva somnolencia&#44; mutismo&#44; negativismo conductual y alteraciones sensoperceptivas&#46; Precisa un segundo ingreso en Pediatr&#237;a&#44; fili&#225;ndose el cuadro de encefalitis autoinmune&#46; Se incrementa la dosis de corticoides y se pauta inmunoglobulina&#44; sin existir respuesta&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se cursa&#44; entonces&#44; interconsulta al servicio de Psiquiatr&#237;a para valoraci&#243;n&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la entrevista con el psiquiatra se muestra enlentecido&#44; no colabora&#44; hay indiferencia afectiva&#59; cree estar continuamente &#171;so&#241;ando&#187;&#44; presentando s&#237;ntomas que se interpretan como de tipo despersonalizaci&#243;n y desrealizaci&#243;n&#44; que describe &#171;como si todo fuera una pel&#237;cula&#187;&#44; verbaliza fen&#243;menos de control del pensamiento y alucinaciones visuales&#44; en las cuales ve al demonio en la ducha&#44; incluso pide que llamen a un exorcista&#59; muestra desinhibici&#243;n sexual frente a la familia y los m&#233;dicos&#44; lo cual es inusual en &#233;l&#46; Permanece casi permanentemente dormido durante su estancia en el hospital&#44; pidiendo a sus padres ser despertado solamente para comer&#44; haci&#233;ndolo con gran voracidad&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se interpreta el cuadro como psicosis corticoidea y se instaura tratamiento con risperidona y clonazepam&#44; evolucionando favorablemente&#44; logrando restituci&#243;n ad integrum&#44; con incorporaci&#243;n a sus actividades habituales tras el alta hospitalaria&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo&#44; a la semana de haber sido dado de alta&#44; vuelve nuevamente a sentirse cansado&#44; &#171;como si estuviera so&#241;ando continuamente&#187;&#44; y estando con unos amigos&#44; llama a sus padres para que le recojan por somnolencia extrema&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es entonces ingresado por tercera vez&#44; y ante la evoluci&#243;n t&#243;rpida del cuadro&#44; se solicitan nuevamente bater&#237;a de pruebas complementarias&#44; las cuales contin&#250;an siendo negativas&#44; por lo que se decide el traslado a la Unidad de Psiquiatr&#237;a Infantojuvenil para observaci&#243;n y filiaci&#243;n detallada del cuadro&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los primeros d&#237;as de ingreso en Psiquiatr&#237;a&#44; refiere una extra&#241;eza ante s&#237; mismo&#44; y considera &#171;que no es &#233;l&#187;&#44; que est&#225; metido en una burbuja&#46; Contin&#250;a teniendo la sensaci&#243;n de vivir una pel&#237;cula&#46; Verbaliza que las alucinaciones referentes al demonio fueron una cosa que dijo tras leer en el prospecto de los corticoides ya que pod&#237;an provocar alucinaciones y que as&#237; evit&#243; ducharse&#44; pero dada la repetici&#243;n del cuadro&#44; se decide mantener el tratamiento con risperidona y clonazepam&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No mostr&#243; sintomatolog&#237;a compatible con cuadro psic&#243;tico agudo&#44; s&#237; se objetiv&#243; una actitud de ansiedad manifiesta ante la falta de sus padres&#46; Se aplic&#243; el Inventario Cl&#237;nico para Adolescentes de Millon &#40;MACI&#41;&#44; en el cual destacan puntuaciones elevadas en los prototipos de personalidad sumiso y conformista&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 2 semanas de ingreso con mejor&#237;a cl&#237;nica progresiva es dado de alta con diagn&#243;stico de trastorno por ansiedad de separaci&#243;n en la infancia y trastorno neur&#243;tico no especificado&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Diez d&#237;as despu&#233;s del alta&#44; reaparece la sintomatolog&#237;a previa de hipersomnolencia y alteraciones del comportamiento siendo en esta ocasi&#243;n evaluado por un equipo de neuropediatras en Madrid&#44; los cuales&#44; bas&#225;ndose en las pruebas ya realizadas&#44; solicitan complementariamente estudio de autoinmunidad e inmunohistoqu&#237;mica con resultado negativo&#46; Valorada la historia retrospectivamente&#44; y descartadas las etiolog&#237;as m&#225;s probables&#44; el paciente es diagnosticado de s&#237;ndrome de Kleine-Levin&#44; iniciando tratamiento con modafinilo 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a con buena respuesta&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta este caso debido a la escasa frecuencia con la que se encuentra en la pr&#225;ctica cl&#237;nica&#44; y la importancia de una buena anamnesis para llegar al diagn&#243;stico y establecer cuanto antes el tratamiento efectivo&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de Kleine-Levin es una entidad rara&#44; caracterizada por episodios recurrentes de hipersomnia&#44; asociado a alteraciones cognitivas y del comportamiento como confusi&#243;n&#44; desrealizaci&#243;n&#44; apat&#237;a&#44; hiperfagia e hipersexualidad&#44; expresado en conductas desinhibidas&#46; La hipersomnia es mandatoria para el diagn&#243;stico&#44; la cual es definida por la <span class="elsevierStyleItalic">Academy of Sleep Medicine</span> como per&#237;odos de excesiva somnolencia y sue&#241;o de al menos 18 horas al d&#237;a y en algunos casos alteraci&#243;n del patr&#243;n circadiano<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los s&#237;ntomas pueden durar de pocos d&#237;as a semanas&#44; separados por meses en que el comportamiento y el sue&#241;o son normales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Es un trastorno que predomina en varones adolescentes&#44; con una media de edad de 16 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> y una prevalencia aproximada de 1-5 casos por mill&#243;n de habitantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El solapamiento de los s&#237;ntomas y la falta de la totalidad de ellos retrasan el diagn&#243;stico&#44; orient&#225;ndolo hacia una patolog&#237;a de &#237;ndole psiqui&#225;trica&#44; siendo el diagn&#243;stico exclusivamente cl&#237;nico y&#44; por tanto&#44; de exclusi&#243;n&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe claridad respecto de la etiolog&#237;a del cuadro&#44; aunque apunta hacia una disfunci&#243;n diencef&#225;lica hipot&#225;lamo-hipofisaria&#44; y hay posibles desencadenantes&#44; como traumatismos craneoencef&#225;licos o s&#237;ndromes virales&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha relacionado con infecciones v&#237;ricas diversas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3&#44;5-8</span></a> y tambi&#233;n se ha vinculado a etiolog&#237;a inmunol&#243;gica&#44; como por ejemplo posterior a encefalitis v&#237;ricas o autoinmunes&#44; en las cuales puede haber afectaci&#243;n de &#225;reas cerebrales espec&#237;ficas como el t&#225;lamo&#44; el hipot&#225;lamo&#44; los l&#243;bulos frontal y temporal&#44; estructuras relacionadas directamente con la regulaci&#243;n del sue&#241;o&#44; la percepci&#243;n&#44; el humor y los impulsos&#46; En apoyo a esta idea se ha hallado relaci&#243;n con el ant&#237;geno de histocompatibilidad HLA subtipo DQB1&#42;02 el cual ha sido encontrado en asociaci&#243;n con pacientes europeos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas de laboratorio suelen ser normales&#46; El EEG es inespec&#237;fico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La polisomnograf&#237;a durante los episodios de hipersomnia es variable en funci&#243;n del tiempo de monitorizaci&#243;n&#44; mostrando patr&#243;n de sue&#241;o estructural normal en la mayor&#237;a de los casos&#44; pero tambi&#233;n puede arrojar ondas lentas durante la primera mitad del sue&#241;o&#44; con reducci&#243;n de la fase NREM&#44; y aumento del per&#237;odo de latencia&#44; y hasta en el 40&#37; de los pacientes suele encontrarse patr&#243;n de narcolepsia&#46; La prueba suele ser normal interepisodio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El TAC y la RNM son normales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4&#44;9</span></a>&#46; En los estudios PET o SPECT se han encontrado zonas de hipoperfusi&#243;n en regiones como el hipot&#225;lamo&#44; ganglios basales&#44; regi&#243;n frontal derecha&#44; las cuales sugieren que estar&#237;a asociado a extensas &#225;reas cerebrales&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al tratamiento&#44; se han utilizado diversos f&#225;rmacos que incluyen el modafinilo&#44; neuroestimulantes y estabilizadores del &#225;nimo como el litio &#40;en casos severos&#41;&#44; con los cuales se experimenta mejor&#237;a&#44; pero debido a la poca frecuencia de la enfermedad&#44; no se han encontrado ensayos controlados aleatorizados que estudien su efectividad&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tambi&#233;n son &#250;tiles las medidas no farmacol&#243;gicas encaminadas a mejorar el conocimiento del paciente y de la familia respecto de los episodios sintom&#225;ticos&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al igual que en otros casos recogidos en la literatura&#44; la falta de presentaci&#243;n de la totalidad de s&#237;ntomas&#44; as&#237; como tambi&#233;n la presencia inicial de un cuadro febril&#44; retardaron el diagn&#243;stico&#46; La inexistencia de una prueba de laboratorio espec&#237;fica tambi&#233;n dificult&#243; el diagn&#243;stico&#44; el cual solo es planteado una vez descartadas las patolog&#237;as m&#225;s probables en el contexto del cuadro del paciente&#46;</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; queda pendiente la solicitud de ant&#237;genos HLA&#44; los cuales pueden o no estar presentes en el s&#237;ndrome&#59; sin embargo&#44; el inicio del tratamiento y la buena respuesta a &#233;l no hacen primordial su solicitud en el momento actual&#46; Solo una oportuna anamnesis&#44; junto con an&#225;lisis de laboratorio que permitan descartar otras etiolog&#237;as&#44; es lo que puede orientar al cl&#237;nico a la hora de diagnosticar un s&#237;ndrome de Kleine-Levin&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no tienen participaci&#243;n ni inter&#233;s comercial en ning&#250;n producto mencionado ni concepto discutido en este art&#237;culo&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t">Normal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Serolog&#237;a VIH&#44; citomegalovirus&#44; virus herpes simple&#44; toxoplasma&#44; varicela z&#243;ster&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Negativo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Inmunoglobulinas&#44; hormonas tiroideas&#44; anti-TPO&#44; marcadores enfermedad cel&#237;aca&#44; complemento&#44; ASLO&#44; anti-Ro&#44; anti-La&#44; anti-Sm&#44; anti-Jo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Negativo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">T&#243;xicos en orina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Negativo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Anticuerpos antiglutaminasa IgA&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Punci&#243;n lumbar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 11345934
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Julio 1 0 1
2024 Mayo 1 2 3
2023 Marzo 2 1 3
2021 Octubre 1 0 1
2020 Agosto 0 2 2
2020 Julio 2 0 2
2020 Junio 1 0 1
2020 Mayo 1 2 3
2020 Abril 1 0 1
2020 Marzo 0 2 2
2020 Enero 2 4 6
2019 Diciembre 1 2 3

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