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A la exploración física se observa engrosamiento de dichos dedos y una masa plantar de consistencia blanda.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Hallazgos radiológicos</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó un estudio en resonancia magnética (RM) 3.0-T (Achieva; Philips Medical Systems). En los cortes coronales del pie se aprecia una imagen formada por múltiples nódulos de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro y baja intensidad de señal, correspondientes a los fascículos nerviosos de una rama plantar. Se hallan rodeados por tejido graso que muestra alta señal en T1 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig. 1</a>) y señal intermedia en T2 (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig. 2</a>). 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Además, se aprecia sobrecrecimiento de partes blandas en la cara plantar del primer y segundo dedos del pie, con un aumento desproporcionado del tejido fibroadiposo siguiendo el territorio nervioso.</p><elsevierMultimedia ident="fig4"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso que se presenta, se aprecian los hallazgos característicos y patognomónicos por RM de la macrodistrofia lipomatosa (MDL), observándose macrodactilia de los 2 primeros dedos del pie y lipomatosis neural de nervio plantar medial.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La MDL fue descrita por primera vez por Feriz en 1926<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Es una forma de gigantismo localizado poco frecuente y de causa desconocida. Se cree que es congénita, aunque no hereditaria. El sobrecrecimiento de uno o más dedos se puede apreciar desde el nacimiento, aunque los pacientes suelen consultar en la pubertad o madurez, habitualmente antes de los 30 años. Es unilateral y afecta por igual a mujeres y varones. Se caracteriza por un crecimiento desproporcionado, lento y progresivo de uno o varios dedos adyacentes, habitualmente el segundo y tercer dedos de la mano o del pie, que cesa en la pubertad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes suelen consultar por causas estéticas, mecánicas (debido a que pueden desarrollar deformidades óseas) o por la presencia de sintomatología neurológica como dolor o parestesias digitales.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La macrodactilia se debe a una proliferación de partes blandas e hipertrofia ósea de origen desconocido, que afecta al territorio de un nervio plantar o palmar. Dicho nervio, a su vez, puede estar afectado de un fibrolipoma neural, hamartoma fibrolipomatoso o lipomatosis neural (nueva clasificación en el 2002, World Health Organization Classification of Tumours)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Es por ello que se estima que ambas entidades están relacionadas etiopatogénicamente. Cuando es así, en la MDL también se observan los hallazgos típicos de la lipomatosis neural asociados a una proliferación fibrograsa e hipertrofia ósea siguiendo el territorio del nervio afectado.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la lipomatosis neural se produce una proliferación seudotumoral fibroadiposa que afecta al epineuro y perineuro, rodeando y separando los fascículos nerviosos. Dicha proliferación se traduce en una imagen característica y patognomónica en la RM. En cortes transversales del nervio, éste aparece engrosado y se distinguen los fascículos nerviosos como pequeños puntos de baja intensidad de señal rodeados de tejido adiposo, lo que se describe como signo del cable coaxial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En cortes sagitales o coronales los fascículos nerviosos presentan un aspecto que se asemeja a un paquete de espaguetis, y las estructuras tubulares hipointensas corresponden a los fascículos nerviosos rodeados de tejido graso maduro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La lipomatosis neural se asocia a macrodactilia en un 27–67% de los casos, y principalmente se afecta el territorio del nervio mediano (85% casos) o del nervio plantar (4–22%)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Silverman y Enzinger<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> realizaron un estudio con 26 casos de lipomatosis neural, observando que los cambios histológicos intraneurales eran idénticos, tanto si había o no macrodactilia.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos radiológicos de la MDL se definen por un aumento desproporcionado de los elementos óseos y de los tejidos blandos en los dedos afectados. Se han descrito irregularidades y aplanamiento del extremo distal de las falanges<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, osteofitosis marginal, calcificaciones de partes blandas debidas a metaplasia ósea (transformación del tejido conectivo en hueso maduro)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, deformidades óseas, artrosis secundaria precoz y anquilosis articular.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la RM se aprecian los hallazgos característicos de la lipomatosis neural, asociados a un sobrecrecimiento fibroadiposo localizado, lo que hace habitualmente innecesaria una biopsia diagnóstica.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial de la MDL incluye entidades que presentan macrodactilia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, como la neurofibromatosis (la afectación es bilateral, discontinua y la RM puede mostrar neurofibromas), el síndrome de Klippel-Trénaunay-Weber (hemangiomatosis, malformaciones venosas e hipertrofia ósea y de tejidos blandos)<span class="elsevierStyleItalic">,</span> el síndrome de Proteus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> (displasia hamartomatosa, nevus pigmentados y tumores subcutáneos), angiomatosis y la lipomatosis difusa (sobrecrecimiento del tejido adiposo subcutáneo y de grasa intramuscular, asociado a hipertrofia ósea, pero que, a diferencia de la MDL, no presenta afectación del nervio y no suele limitarse a una extremidad)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de la MDL es controvertido debido a las secuelas neurológicas, tanto motrices como sensitivas, que se pueden derivar de la resección de la lipomatosis neural, por lo que se debe valorar según la clínica del paciente. En algunos casos puede llegar a ser necesaria la amputación por razones estéticas o mecánicas.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Diagnóstico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Macrodistrofia lipomatosa del pie asociada a lipomatosis del nervio plantar.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:6 [ 0 => array:1 [ "titulo" => "Historia clínica" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Hallazgos radiológicos" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Diagnóstico" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "xack37846" "titulo" => "Agradecimientos" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2008-10-18" "fechaAceptado" => "2008-12-27" "NotaPie" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara">Para conocer el listado de participantes que acertaron su diagnóstico y obtuvieron créditos, hay que dirigirse a la página <span class="elsevierStyleItalic">web</span> de la SERAM (<span class="elsevierStyleInterRef" href="http://www.seram.es">www.seram.es</span>) dentro del apartado de la revista <span class="elsevierStyleSmallCaps">Radiología</span>.</p>" ] ] "multimedia" => array:4 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1018 "Ancho" => 980 "Tamanyo" => 123566 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen coronal TSE-T1. 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CASO PARA EL DIAGNÓSTICO
Solución del caso 13. Macrodistrofia lipomatosa del pie asociada a lipomatosis del nervio plantar
Solution to case 13. Lipomatous macrodystrophy of the foot associated to lipomatosis of the plantar nerve
S. Valverde
, J. Llauger, J. Palmer
Autor para correspondencia
Servicio de Radiodiagnóstico, Hospital de la Santa Creu i Sant Pau, Barcelona, España