Lipoblastoma intratorácico con afectación costal
Intrathoracic lipoblastoma with costal involvement
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Su localización es en extremidades en un 70% de los casos, aunque hay descritas presentaciones en cuello, mediastino, tórax y abdomen<span class="elsevierStyleSup">2-6</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Se expone el caso de una niña de 2 años que presenta un lipoblastoma de pared torácica, con dos características poco descritas en la literatura, la extensión intratorácica o hacia el parénquima pulmonar<span class="elsevierStyleSup">3,7,8</span> y la afectación ósea como expansión del arco costal subyacente<span class="elsevierStyleSup">4</span>.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">PRESENTACIÓN DEL CASO</span></p><p class="elsevierStylePara">Niña de 2 años de edad sin antecedentes de interés que acude al hospital por proceso respiratorio de vías altas. Se le realiza radiografía (Rx) de tórax donde, como hallazgo casual, se encuentra una masa de localización periférica, con características extrapleurales e insuflación del tercer arco costal en el hemitórax izquierdo (fig. 1).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--En la radiografía (Rx) anteroposterior de tórax se visualiza una masa en hemitórax izquierdo adyacente a pared con características extrapleurales y densidad de partes blandas. Se observa afectación costal subyacente con insuflación de tercer arco (flecha negra).</p><p class="elsevierStylePara">En la tomografía computarizada (TC) sin contraste se observa una masa de 6 cm de diámetro anteroposterior, 5,5 cm laterolateral y 6,6 cm craneocaudal, de muy baja atenuación (­120 a ­30 UH) con septos o tabiques hiperatenuados en su interior. El bronquio del lóbulo superior izquierdo (LSI) es desplazado anteriormente. Se define con nitidez la separación entre la masa tumoral y el parénquima pulmonar adyacente (figs. 2A, B y C).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--En la tomografía computarizada (TC) de tórax sin contraste observamos: A) En ventana de mediastino, una masa dependiente de pared que se extiende intratorácica, de gran tamaño y de muy baja atenuación (posiblemente grasa), con líneas de mayor densidad en su interior. B) En ventana de parénquima observamos cómo la masa desplaza anteriomente el bronquio del lóbulo superior izquierdo (LSI) y cómo se delimita perfectamente del parénquima pulmonar sin infiltrarlo. C) En ventana ósea se ve patrón lítico-blástico con insuflación del arco costal.</p><p class="elsevierStylePara">En ecografía se observa una masa dependiente de pared torácica que contacta con parénquima pulmonar. Se observa una tumoración homogénea discretamente hiperecogénica con líneas de mayor ecogenicidad en su interior y con buena transmisión del sonido. No presenta calcio en el interior (fig. 3). El estudio doppler color no demostró vascularización.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Ecografía con transductor de superficie en abordaje transtorácico; se observa una masa discretamente hiperecogénica con líneas de mayor ecogenidad dentro, con buena transmisión del sonido, que se relaciona interiormente con el pulmón y externamente con la pared torácica.</p><p class="elsevierStylePara">En resonancia magnética (RM) de tórax se visualiza alta intensidad de señal en T1, señal similar a la del tejido celular subcutáneo (fig. 4A), y alta señal en T2, con líneas de menor intensidad en su interior; aumento de señal medular del arco costal adyacente en T2 (fig. 4B). En la secuencia de supresión grasa (STIR) observamos una disminución drástica de la intensidad de señal de la masa (fig. 4C).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig06.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig07.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig08.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--En la resonancia magnética (RM): A) En la secuencia T1 observamos alta intensidad de señal de la masa, con una intensidad similar al tejido celular subcutáneo. B) En la secuencia T2 se visualiza la masa con alta intensidad de señal similar a la del líquido cefalorraquídeo (LCR). C) En secuencias de supresión grasa (STIR) observamos una disminución acentuada de la intensidad de señal; también muestra el desplazamiento bronquial.</p><p class="elsevierStylePara">Se realizó exéresis parcial del tumor por toracoscopia sin extracción de la costilla, realizándose biopsia peroperatoria.</p><p class="elsevierStylePara">En la histología se observan células con escasos signos de atipia o malignidad; en la zona periférica del tumor existe una mezcla de lipoblastos y áreas de estroma mixoide y una zona central de tejido adiposo maduro. El tumor es multilobulado y encapsulado, los lóbulos se hallan separados por septos fibrovasculares (fig. 5).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig09.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.--Histología con lipoblastos en distintos grados de maduración y adipocitos maduros en un estroma mixoide. Los lóbulos se encuentran separados por septos fibrovasculares.</p><p class="elsevierStylePara">En la evaluación postquirúrgica con TC a los 2, 6 y 12 meses se observan restos tumorales estables en el tiempo (fig. 6).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="119v48n06-13095327fig10.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 6.--En los estudios de tomografía computarizada (TC) posteriores a la exéresis observamos restos tumorales estables en el tiempo.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">El lipoblastoma es un tumor poco frecuente del que hay menos de 100 casos descritos. Es de estirpe mesenquimal, benigno, compuesto por células de grasa madura que incluyen desde prelipoblastos a adipocitos maduros<span class="elsevierStyleSup">1-3</span>. El término «lipoblastoma» fue descrito por primera vez por Jaffe en 1926 en un tumor benigno de células grasas inmaduras. Vellios en 1958 describió la forma difusa o «lipoblastomatosis» y desde entonces se acepta el término lipoblastoma para este raro tumor de la infancia<span class="elsevierStyleSup">3,6</span>. El hecho de que aparezca a edad temprana, pueda madurar a lipoma simple, la preferente composición celular en adipocitos maduros y el curso benigno, hace que autores recientes prefieran denominarlo «lipoma infantil» más que lipoblastoma, cuyo sufijo «blastoma» puede confundir al ser usado en la terminología de tumores con características malignas<span class="elsevierStyleSup">9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Afecta a la edad pediátrica, el 90% se presenta en los 3 primeros años de vida<span class="elsevierStyleSup">2-4,6</span>. En una revisión de 35 casos se deduce mayor afectación en los varones, con un porcentaje 3:1<span class="elsevierStyleSup">1</span>. La localización es en el 70% en extremidades, aunque hay descritos casos en retroperitoneo, mesenterio<span class="elsevierStyleSup">10</span>, cervical<span class="elsevierStyleSup">11</span>, mediastino<span class="elsevierStyleSup">2,6,12</span>, pared torácica<span class="elsevierStyleSup">2,4,5,7,8</span>, pleura<span class="elsevierStyleSup">3</span>, parótida, perirrectal<span class="elsevierStyleSup">13</span>y escroto<span class="elsevierStyleSup">14</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Existen dos formas de presentación, como masa bien circunscrita, encapsulada y generalmente superficial (lipoblastoma), y con menos frecuencia la forma difusa, no encapsulada, infiltrante de tejidos adyacentes y preferentemente profunda (lipoblastomatosis)<span class="elsevierStyleSup">1,7,14</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La mayoría de los pacientes son asintomáticos al diagnóstico<span class="elsevierStyleSup">2</span>; en los pacientes en que la lesión se localiza en mediastino o cuello el crecimiento tumoral rápido puede dar lugar a infecciones respiratorias recurrentes y asfixia<span class="elsevierStyleSup">6</span>. En cavidad peritoneal puede provocar dolor abdominal y vómitos. La forma más frecuente de presentación es como masa de partes blandas indolora<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Histológicamente se caracteriza por agrupaciones de adipocitos maduros en los lóbulos centrales separados por septos fibrosos y rodeados por lipoblastos inmaduros, en un estroma de tejido mixoide.</p><p class="elsevierStylePara">Está asociado a anomalía clonal cariotípica que afecta al brazo largo del cromosoma 8<span class="elsevierStyleSup">6,13</span>. El estudio citogenético puede ayudar a diferenciar lipoblastoma de liposarcoma, porque el cariotipo del liposarcoma mixoide típicamente presenta la anomalía clonal t<span class="elsevierStyleSup">12,14</span> (q13:p11), que puede usarse como marcador específico tumoral. Por ello se aconseja que si se realiza biopsia a un tumor graso atípico en la edad pediátrica, se remita material fresco para cultivo celular<span class="elsevierStyleSup">13</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En su evolución puede sufrir un crecimiento rápido e invasivo localmente<span class="elsevierStyleSup">3,6</span>. Puede madurar a lipoma simple o incluso sufrir una regresión espontánea. La recidiva es infrecuente, aunque se observa más en la forma difusa<span class="elsevierStyleSup">3</span>. No se han descrito metástasis<span class="elsevierStyleSup">2,3,5,9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Radiológicamente presenta densidad de masa de partes blandas. La ecografía muestra una masa sólida hiperecoica homogénea, sin calcio ni quistes, sin sombra acústica posterior<span class="elsevierStyleSup">6,10</span>. La ecografía puede ayudar en algunos casos como guía para la biopsia tumoral<span class="elsevierStyleSup">6</span>. La TC identifica el componente graso del tumor con medidas de densidades negativas. La RM presenta una elevada intensidad de señal en T1 por el contenido graso y señal de intermedia a alta en T2 debida al contenido mixoide del estroma tumoral<span class="elsevierStyleSup">2</span>. La apariencia es variable en función de la composi ción tumoral en adipocitos maduros. Las áreas de menor intensidad de señal con morfología lineal mostradas como septos o tabiques son debidas al componente fibrovascular del tumor, y es una característica notable de esta lesión<span class="elsevierStyleSup">2,7,10,12</span>. En las secuencias de supresión grasa (<span class="elsevierStyleItalic">short</span> T1 inversión <span class="elsevierStyleItalic"> recovery</span>) se observa de forma típica la baja intensidad de señal de la masa, se suprime el brillo tumoral en T1<span class="elsevierStyleSup">2,10</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Es un tumor que se realza escasamente con contraste indicando la poca vascularización lesional, también demostrada por la casi ausencia de flujos vasculares observados en el estudio doppler.</p><p class="elsevierStylePara">La afectación del hueso subyacente al tumor, insuflación del arco costal con patrón lítico-blástico en el caso presentado, ha sido muy poco descrita en asociación al lipoblastoma<span class="elsevierStyleSup">4</span>. Generalmente la expansión ósea se atribuye a hipervascularización local, en conjunción con patología como hemangiomas, malformaciones arterio-venosas, linfangiomatosis o hemofilia. La escasa vascularización del lipoblastoma no puede, en nuestro caso, y en los pocos pacientes publicados, explicar la expansión costal<span class="elsevierStyleSup">4</span>. La lipomatosis difusa, un sobrecrecimiento de tejido adiposo maduro e infiltrante, extremadamente rara, que afecta a tramos amplios de extremidades y tronco, suele asociarse a hipertrofia ósea, como lo hacen también la macrodistrofia lipomatosa (neurofibrolipoma) y el síndrome Proteus<span class="elsevierStyleSup">2</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico diferencial debe establecerse con otras neoplasias con contenido graso como: teratoma, hibernoma, lipoma o liposarcoma, principalmente<span class="elsevierStyleSup">6,10</span>. Del teratoma se diferencia por la ausencia de calcio y de otras densidades de tejidos blandos<span class="elsevierStyleSup">6</span>. Es indistinguible del liposarcoma clínica y radiológicamente, pero aunque el liposarcoma es el segundo sarcoma de partes blandas en frecuencia en la edad adulta, es muy excepcional que se presente en pacientes en edad pediátrica<span class="elsevierStyleSup">2,5,7</span>. El hibernoma también es raro en los niños<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Por lo tanto, la edad se considera un parámetro importante a la hora de establecer diagnóstico diferencial de tumoraciones de contenido graso.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento indicado es la resección completa conservadora; no es necesaria la cirugía radical debido al carácter benigno de la tumoración<span class="elsevierStyleSup">8</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El pronóstico es excelente a pesar de la tendencia a la recurrencia local y la invasión adyacente, predominante en la forma difusa<span class="elsevierStyleSup">10</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En resumen, en niños pequeños la presencia de una tumoración sólida con contenido graso preferente es casi siempre benigna y debe plantear en primer lugar el diagnóstico de lipoblastoma.</p>" "pdfFichero" => "119v48n06a13095327pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec227406" "palabras" => array:1 [ 0 => "lipoblastoma, tumor graso, Pediatría" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec227407" "palabras" => array:1 [ 0 => "lipoblastoma, fatty tumor, Pediatrics" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "Describimos el caso de una niña de 2 años que presenta un lipoblastoma dependiente de pared torácica con extensión intratorácica y con afectación costal. El diagnóstico se confirmó histológicamente tras la intervención quirúrgica. Los hallazgos radiológicos fueron de masa de características extrapleurales sugiriendo la tomografía computarizada (TC) y la resonancia magnética (RM) contenido tumoral adiposo. El diagnóstico diferencial se plantea principalmente con el liposarcoma, extremadamente infrecuente en la infancia." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "We report the case of a two-year-old girl with a lipoblastoma arising from the chest wall with intrathoracic extension and costal involvement. The diagnosis was confirmed histologically after surgery. Plain-film chest x-rays showed an extrapleural mass; computed tomography (CT) and magnetic resonance imaging (MRI) suggested fatty contents. 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| 2017 Julio | 18 | 16 | 34 |
| 2017 Junio | 24 | 5 | 29 |
| 2017 Mayo | 35 | 9 | 44 |
| 2017 Abril | 22 | 5 | 27 |
| 2017 Marzo | 33 | 38 | 71 |
| 2017 Febrero | 39 | 8 | 47 |
| 2017 Enero | 30 | 5 | 35 |
| 2016 Diciembre | 39 | 9 | 48 |
| 2016 Noviembre | 44 | 7 | 51 |
| 2016 Octubre | 73 | 11 | 84 |
| 2016 Septiembre | 70 | 13 | 83 |
| 2016 Agosto | 28 | 8 | 36 |
| 2016 Julio | 31 | 8 | 39 |
| 2016 Junio | 25 | 3 | 28 |
| 2016 Mayo | 36 | 20 | 56 |
| 2016 Abril | 22 | 18 | 40 |
| 2016 Marzo | 53 | 18 | 71 |
| 2016 Febrero | 28 | 7 | 35 |
| 2016 Enero | 24 | 10 | 34 |
| 2015 Diciembre | 23 | 11 | 34 |
| 2015 Noviembre | 42 | 14 | 56 |
| 2015 Octubre | 33 | 10 | 43 |
| 2015 Septiembre | 52 | 14 | 66 |
| 2015 Agosto | 80 | 15 | 95 |
| 2015 Julio | 75 | 7 | 82 |
| 2015 Junio | 41 | 7 | 48 |
| 2015 Mayo | 58 | 12 | 70 |
| 2015 Abril | 52 | 19 | 71 |
| 2015 Marzo | 36 | 10 | 46 |
| 2015 Febrero | 29 | 12 | 41 |
| 2015 Enero | 30 | 7 | 37 |
| 2014 Diciembre | 52 | 5 | 57 |
| 2014 Noviembre | 54 | 3 | 57 |
| 2014 Octubre | 59 | 4 | 63 |
| 2014 Septiembre | 61 | 2 | 63 |
| 2014 Agosto | 61 | 5 | 66 |
| 2014 Julio | 67 | 3 | 70 |
| 2014 Junio | 66 | 3 | 69 |
| 2014 Mayo | 51 | 3 | 54 |
| 2014 Abril | 53 | 4 | 57 |
| 2014 Marzo | 79 | 14 | 93 |
| 2014 Febrero | 71 | 12 | 83 |
| 2014 Enero | 87 | 12 | 99 |
| 2013 Diciembre | 76 | 13 | 89 |
| 2013 Noviembre | 96 | 16 | 112 |
| 2013 Octubre | 83 | 16 | 99 |
| 2013 Septiembre | 74 | 28 | 102 |
| 2013 Agosto | 80 | 12 | 92 |
| 2013 Julio | 93 | 14 | 107 |
| 2013 Junio | 47 | 17 | 64 |
| 2013 Mayo | 60 | 6 | 66 |
| 2013 Abril | 67 | 12 | 79 |
| 2013 Marzo | 54 | 16 | 70 |
| 2013 Febrero | 24 | 8 | 32 |
| 2013 Enero | 40 | 5 | 45 |
| 2012 Diciembre | 17 | 4 | 21 |
| 2012 Noviembre | 2 | 1 | 3 |
| 2006 Noviembre | 537 | 0 | 537 |
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