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Caso clínico
Manejo anestésico perioperatorio de la deficiencia de acil-coenzima A deshidrogenasa de cadena muy larga
Perioperative anesthetic management of very long-chain acyl-coenzyme a dehydrogenase deficiency
C. Peixotoa,
Autor para correspondencia
claudiapeixoto_950@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Douradoa, H. Santosb, P. Robertoa
a Medical Degree, Department of Anesthesiology, Centro Hospitalar de Vila Nova de Gaia/Espinho, Vila Nova de Gaia, Portugal
b Medical Degree, Department of Pediatrics, Centro Hospitalar de Vila Nova de Gaia/Espinho, Vila Nova de Gaia, Portugal
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la gluconeog&#233;nesis se deteriora y no se producen los cuerpos cet&#243;nicos&#44; originando una deficiencia energ&#233;tica con hipoglucemia&#44; acidosis metab&#243;lica y rabdomi&#243;lisis&#46; La acumulaci&#243;n de &#225;cidos grasos no descompuestos origina da&#241;os hep&#225;ticos&#44; cerebrales y cardiacos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La presentaci&#243;n cl&#237;nica y el inicio de los s&#237;ntomas var&#237;a dependiendo de la gravedad y del grado de la deficiencia enzim&#225;tica&#46; Cuando se manifiesta en el periodo neonatal tiene una mortalidad m&#225;s alta&#44; con cardiomiopat&#237;a&#44; acidosis metab&#243;lica y rabdomi&#243;lisis asociadas&#44; mientras que cuando aparece m&#225;s tarde en la infancia&#44; con hipoglucemia hipocet&#243;sica sin compromiso cardiaco&#44; tiene un resultado m&#225;s favorable&#46; Tambi&#233;n puede aparecer en adultos j&#243;venes&#44; en el contexto de ejercicio intenso y la consecuente rabdomi&#243;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque esta enfermedad es rara&#44; el ayuno perioperatorio y la anestesia plantean una dificultad para los pacientes con VLCADD&#44; ya que pueden causar escasez de suministro energ&#233;tico procedente de la glucosa&#44; pudiendo desencadenar una descompensaci&#243;n metab&#243;lica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; La literatura es escasa sobre el manejo anest&#233;sico&#44; pero sugiere evitar el uso de propofol y anest&#233;sicos vol&#225;tiles&#44; lo cual limita las opciones de aportaci&#243;n de anestesia segura<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; En este caso cl&#237;nico&#44; destacamos las dificultades encontradas&#44; y revisamos la literatura disponible sobre el manejo perioperatorio de los pacientes con VLCADD&#46; Se obtuvo consentimiento escrito del padre del paciente para la publicaci&#243;n de este informe&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un ni&#241;o de 10 a&#241;os de edad con VLCADD fue ingresado debido a rabdomi&#243;lisis&#46; Fue diagnosticado de VLCADD mediante cribado de neonatos&#44; apareciendo su primera crisis de rabdomi&#243;lisis a los 13 meses de edad&#46; Desde entonces&#44; fue repetidamente hospitalizado debido a episodios similares&#44; desencadenados por ayunos&#44; infecciones o ejercicio&#46; Cuando fue ingresado ten&#237;a dolor lumbar grave&#44; sin antecedentes de traumatismo o fiebre&#46; Los an&#225;lisis de sangre revelaron un valor de glucosa de 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; creatina quinasa &#40;CK&#41; de 34&#46;029<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; mioglobina de 10&#46;270<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml y lactato deshidrogenasa &#40;DHL&#41; de 1&#46;233<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la dificultad de obtener acceso venoso perif&#233;rico se coloc&#243; un cat&#233;ter venoso central yugular interno&#46; Se inici&#243; la administraci&#243;n de glucosa al 10&#37; en una soluci&#243;n de NaCl al 0&#44;45&#37; a 4&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;min&#44; reduci&#233;ndose progresivamente a 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;min a lo largo de los 8 d&#237;as de hospitalizaci&#243;n&#46; Se proporcion&#243; analgesia con paracetamol 1&#46;000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y ketorolaco 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg seg&#250;n la necesidad&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estaba programado para la colocaci&#243;n de un cat&#233;ter venoso central de implante total &#40;CVC-TI&#41; al 8&#46;&#176; d&#237;a de hospitalizaci&#243;n tras una evoluci&#243;n favorable&#44; en la que no se descubrieron factores desencadenantes&#46; Esta intervenci&#243;n fue decidida debido a las m&#250;ltiples hospitalizaciones previas que requirieron la colocaci&#243;n de un cat&#233;ter venoso central provisional&#44; para permitir un inicio m&#225;s r&#225;pido del tratamiento en futuras descompensaciones&#44; a la vez que se minimizaban los riesgos y el estr&#233;s asociados a la inserci&#243;n de un nuevo cat&#233;ter&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evaluaci&#243;n preoperatoria reflej&#243; un paciente con un &#237;ndice de masa corporal de 27&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span> &#40;peso 56<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#44; altura 142<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#41;&#44; American Society of Anesthesiologists &#40;ASA&#41; III&#46; Los resultados de los an&#225;lisis de sangre preoperatorios reflejaron un valor de CK de 564<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; DHL de 798<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l y elevaci&#243;n de alanina transaminasa&#58; 188<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#46; El ecocardiograma y electrocardiograma transtor&#225;cicos fueron normales&#46; Tras consultar al pediatra del paciente se planific&#243; un ayuno de s&#243;lidos de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#44; increment&#225;ndose la infusi&#243;n de glucosa al 10&#37; a 3&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;min desde la &#250;ltima comida&#44; que se mantuvo durante el periodo perioperatorio&#46; Se aport&#243; una soluci&#243;n oral de maltodextrina al 20&#37; hasta una hora preoperatoria&#46; El paciente fue premedicado con 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de midazolam intravenoso para minimizar el estr&#233;s&#44; y fue acompa&#241;ado al quir&#243;fano por su madre&#46; Se monitorizaron la profundidad anest&#233;sica&#44; la temperatura central y la glucosa en sangre&#44; adem&#225;s de la monitorizaci&#243;n est&#225;ndar de ASA&#46; Se indujo anestesia general mediante t&#233;cnica inhalatoria con sevoflurano al 8&#37; en O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#47;N<span class="elsevierStyleInf">2</span>O al 50&#47;50&#37;&#44; con concentraci&#243;n alveolar m&#237;nima &#40;MAC&#41; de 2&#44; insert&#225;ndose un dispositivo supragl&#243;tico para la v&#237;a a&#233;rea de 3 i-gel&#174;&#46; Se inici&#243; ventilaci&#243;n con soporte de presi&#243;n ajust&#225;ndose a un volumen corriente de 6-8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;kg y normocapnia&#46; Se mantuvo la anestesia con MAC de 1-1&#44;2 de sevoflurano en O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#47;aire del 40&#47;60&#37; e infusi&#243;n de remifentanilo &#40;0&#44;5-1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;kg&#47;min&#41;&#46; Los niveles de glucosa en sangre se midieron al inicio del procedimiento y luego cada 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min&#44; siendo de 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; 119 y 118<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; respectivamente&#46; No se realizaron ajustes intraoperatorios de la tasa de infusi&#243;n de glucosa&#46; Se mantuvo la normotermia con calentadores de l&#237;quidos de aire forzado e intravenosos&#46; Al finalizar el procedimiento la muestra de sangre reflej&#243; valores normales de electrolitos&#44; laboratorio &#225;cido-base&#44; glucosa en sangre y lactato&#46; Se administr&#243; paracetamol 1&#46;000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg para analgesia&#46; Tras un procedimiento sin incidentes de 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>min&#44; se retir&#243; el dispositivo supragl&#243;tico de la v&#237;a a&#233;rea y el paciente fue trasladado a la unidad de cuidados intensivos postanest&#233;sicos &#40;UCPA&#41; respirando espont&#225;neamente con oxigenaci&#243;n adecuada&#46; El valor postoperatorio de CK fue de 322<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#46; Fue dado de alta de la UCPA al cabo de una hora&#44; recuperando la ingesta oral poco despu&#233;s&#46; Se redujo la infusi&#243;n de glucosa a 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;min&#47;cada 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h despu&#233;s del procedimiento&#44; interrumpi&#233;ndose al d&#237;a siguiente&#46; El paciente recibi&#243; el alta transcurridos 2 d&#237;as del procedimiento&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El objetivo principal del manejo de un paciente con VLCADD para anestesia es evitar un episodio de descompensaci&#243;n metab&#243;lica&#46; Estos pacientes son incapaces de utilizar sus &#225;cidos grasos cuando se agotan sus reservas de glucosa&#46; La insuficiencia cal&#243;rica del ayuno y el estr&#233;s emocional antes de la cirug&#237;a pueden precipitar el catabolismo y la rabdomi&#243;lisis&#44; por lo que deber&#225;n evitarse con estr&#233;s y ayuno m&#237;nimos&#46; Deber&#225;n iniciarse preoperatoriamente las infusiones de glucosa&#44; basadas en la edad y el peso&#46; Los requisitos de glucosa dependen de diversos factores&#44; tales como la actividad enzim&#225;tica residual y el tipo de procedimiento&#44; reduci&#233;ndose con la edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La liberaci&#243;n de cortisol y catecolaminas end&#243;genas durante el estr&#233;s perioperatorio puede originar resistencia a la insulina en el tejido perif&#233;rico&#44; posibilitando la rabdomi&#243;lisis aun con normoglucemia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Por ello la hiperglucemia deber&#237;a tratarse con la administraci&#243;n de insulina y no reduciendo la infusi&#243;n de glucosa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El estr&#233;s emocional previo a la cirug&#237;a es otro desencadenante conocido&#44; por lo que prevenirlo utilizando medicaci&#243;n previa y no t&#233;cnicas no farmacol&#243;gicas podr&#237;a servir de ayuda&#46; La seguridad de la premedicaci&#243;n m&#225;s utilizada ha sido reportada para pacientes de VLCADD<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Sin embargo&#44; Kleemann et al&#46; investigaron los niveles de &#225;cidos grasos libres&#44; y concluyeron que la premedicaci&#243;n no preven&#237;a un incremento de los mismos inducido por el estr&#233;s<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Mantener una temperatura corporal adecuada es esencial para evitar temblores&#44; as&#237; como el aumento consecuente de demanda energ&#233;tica de los m&#250;sculos esquel&#233;ticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la t&#233;cnica anest&#233;sica&#44; la anestesia general parece proteger el catabolismo inducido por el estr&#233;s<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; y la elecci&#243;n del agente anest&#233;sico puede interferir en la homeostasis de la glucosa&#46; Algunos anest&#233;sicos&#44; tales como los agonistas del &#225;cido gama-aminobut&#237;rico &#40;GABA&#41; o las altas dosis de benzodiazepinas u opioides reducen la respuesta hipergluc&#233;mica a la cirug&#237;a&#44; al inhibir la secreci&#243;n de hormona adrenocorticotr&#243;pica &#40;ACTH&#41;&#44; cortisol u hormonas catab&#243;licas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La anestesia regional parece tener un beneficio en la reducci&#243;n del grado de resistencia a la insulina en el periodo postoperatorio temprano<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#44; habiendo sido recomendada como alternativa o t&#233;cnica combinada siempre que sea posible<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Propofol est&#225; contraindicado por muchos autores debido a su formulaci&#243;n de emulsi&#243;n lip&#237;dica que puede causar acumulaci&#243;n tisular de intermedios de la oxidaci&#243;n de grasas t&#243;xicas&#46; Tambi&#233;n puede originar deterioro de la funci&#243;n mitocondrial e inhibici&#243;n de la cadena respiratoria en diversos puntos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;9&#44;10</span></a>&#46; Etomidato podr&#237;a tener un efecto beneficioso potencial&#44; al reducir las catecolaminas a trav&#233;s de la supresi&#243;n de la funci&#243;n adrenocortical&#46; Sin embargo&#44; debido a su formulaci&#243;n&#44; puede incrementar tambi&#233;n la carga de &#225;cidos grasos&#46; Aunque la inducci&#243;n anest&#233;sica con estos f&#225;rmacos no causar&#225; probablemente una descompensaci&#243;n metab&#243;lica inmediata&#44; la literatura disponible recomienda dar preferencia a los f&#225;rmacos bajos en grasa&#44; como tiopental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; A nuestro saber&#44; no existen informes sobre el uso de ketamina en VLCADD&#44; aunque ha sido utilizada en otros trastornos en los que se produce oxidaci&#243;n mitocondrial de &#225;cidos grasos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a los anest&#233;sicos vol&#225;tiles&#44; han existido resultados contradictorios acerca de su uso&#46; Una serie de casos cl&#237;nicos estuvieron en su contra debido a la preocupaci&#243;n sobre su impacto en los niveles de &#225;cidos grasos libres<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; existen diversos informes publicados que han descrito el uso seguro de anest&#233;sicos vol&#225;tiles<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a los bloqueantes neuromusculares&#44; la succinilcolina no se recomienda&#44; debido a su potencial para desencadenar rabdomi&#243;lisis e incremento de CK y liberaci&#243;n de potasio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Se ha reportado la seguridad de los agentes no despolarizantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; pero dada la alteraci&#243;n de la sensibilidad que se sospecha en estos f&#225;rmacos&#44; debido al compromiso de los m&#250;sculos esquel&#233;ticos&#44; deber&#237;an utilizarse con precauci&#243;n&#44; y con monitorizaci&#243;n del bloqueo neuromuscular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; Tambi&#233;n se han utilizado benzodiazepinas y opi&#225;ceos&#44; sin complicaciones aparentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;6&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este caso no se utilizaron propofol y bloqueantes neuromusculares para evitar los riesgos asociados a dichos f&#225;rmacos&#46; Elegimos mantener la anestesia con sevoflurano y remifentanilo para mantener la estabilidad de los par&#225;metros hemodin&#225;micos y permitir una urgencia r&#225;pida y suave&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para concluir&#44; el manejo anest&#233;sico en estos pacientes deber&#225; ser multimodal y multidisciplinario&#46; Aunque no puede predecirse la descompensaci&#243;n metab&#243;lica perioperatoria&#44; se trata de una complicaci&#243;n grave que deber&#237;a evitarse&#46; Reportamos la administraci&#243;n sin incidentes de sevoflurano&#44; &#243;xido nitroso y remifentanilo a un ni&#241;o con VLCADD&#46; La infusi&#243;n de glucosa administrada durante el periodo perioperatorio fue efectiva a la hora de aportar la cantidad de energ&#237;a necesaria para prevenir la descompensaci&#243;n metab&#243;lica&#44; no increment&#225;ndose los niveles s&#233;ricos de CK y lactato&#46; Esto est&#225; en consonancia con la literatura m&#225;s reciente&#44; que sugiere que los anest&#233;sicos vol&#225;tiles son una opci&#243;n segura y pueden haberse evitado err&#243;neamente en el pasado&#46; Es necesaria investigaci&#243;n adicional que aporte directrices validadas para mejorar los resultados de esta poblaci&#243;n&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han seguido todas las directrices &#233;ticas aplicables a nivel internacional&#44; nacional e institucional&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Financiaci&#243;n</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido financiaci&#243;n para la realizaci&#243;n de este trabajo&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00349356
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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2024 Octubre 1 0 1
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2024 Abril 1 2 3
2024 Marzo 6 0 6
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2024 Enero 1 0 1
2023 Diciembre 1 1 2
2023 Noviembre 4 0 4
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