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Inicio Revista Española de Cirugía Ortopédica y Traumatología Osteomielitis crónica multifocal recurrente o síndrome SAPHO
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Osteomielitis crónica multifocal recurrente o síndrome SAPHO
Recurrent multifocal chronic osteomyelitis (SAPHO syndrome)
B. Panero Lamothe, S. Allodi de la Hoz, T. García de la Oliva
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s&#47;n&#46;<br></br> 29010 M&#225;laga&#46;<br></br> En Redacci&#243;n&#58; Enero de 1996&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">RESUMEN&#58; En 1987 se acu&#241;&#243; el acr&#243;nimo SAPHO &#40;sinovitis&#44; acn&#233;&#44; pustulosis palmoplantar&#44; hiperostosis y oste&#237;tis&#41; para agrupar un abanico de lesiones osteoarticulares y cut&#225;neas&#44; de patogenia todav&#237;a oscura&#44; cuyo conocimiento puede resultar muy &#250;til para evitar errores diagn&#243;sticos y cirug&#237;a o antibioterapia innecesarias&#46; Su diagn&#243;stico es por exclusi&#243;n&#44; estando basado en hallazgos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos&#44; histol&#243;gicos y microbiol&#243;gicos&#46; Se presenta un caso de este s&#237;ndrome con manifestaciones osteoarticulares &#40;a nivel clavicular&#44; lumbar y sacroil&#237;aco&#41; y cut&#225;neas &#40;psoriasis palmoplantar&#41; en un var&#243;n de 30 a&#241;os&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">PALABRAS CLAVE&#58; Osteomielitis cr&#243;nica multifocal recurrente&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">RECURRENT MULTIFOCAL CHRONIC OSTEOMYELITIS &#40;SAPHO SYNDROME&#41;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">ABSTRACT&#58; In 1987 the acronym SAPHO was coined &#40;synovitis&#44; acne&#44; palmoplantar pustulitis&#44; hyperostosis and osteitis&#41; to describe a series of osteoarticular and cutaneous lesions of obscure origin&#46; Awareness of this syndrome is useful for preventing diagnostic errors and unnecessary surgery or antibiotic therapy&#46; The diagnosis is by exclusion&#44; based on clinical&#44; radiological&#44; histological and microbiological findings&#46; A case is presented of SAPHO syndrome with osteoarticular manifestations &#40;of the clavicle&#44; lumbar spine and sacroiliac region&#41; and skin manifestations &#40;palmoplantar psoriasis&#41; in a 30-year-old male&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">KEY WORDS&#58; Recurrent multifocal chronic osteomyelitis&#46;</span></p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">En 1987&#44; Kahn y Chamot&#44;<span class="elsevierStyleSup">5</span> bas&#225;ndose en trabajos previos de Giedion y cols&#46;&#44;<span class="elsevierStyleSup">4</span> acu&#241;aron el acr&#243;nimo SAPHO &#40;sinovitis&#44; acn&#233;&#44; pustulosis palmoplantar&#44; hiperostosis y oste&#237;tis&#41; para designar una entidad en la que se asocian lesiones esquel&#233;ticas y manifestaciones cut&#225;neas&#46; La afectaci&#243;n osteoarticular inflamatoria as&#233;ptica es el denominador com&#250;n de esta entidad&#44; siendo la localizaci&#243;n m&#225;s frecuente la pared tor&#225;cica anterosuperior seguida de columna vertebral&#44; articulaciones sacroil&#237;acas y huesos largos&#59; los hallazgos consisten en osteoesclerosis e hiperostosis&#44; con focos asociados de osteolisis y ocasionalmente artritis de articulaciones adyacentes&#46;</p><p class="elsevierStylePara">As&#237;&#44; ante una lesi&#243;n esquel&#233;tica&#44; especialmente de localizaci&#243;n esternocostoclavicular&#44; asociada a pustulosis palmoplantar o acn&#233;&#44; debe plantearse el s&#237;ndrome SAPHO como una buena posibilidad diagn&#243;stica&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso cl&#237;nico</span></p><p class="elsevierStylePara">Paciente var&#243;n de 30 a&#241;os&#44; bebedor y fumador moderado&#44; con psoriasis palmoplantar&#44; que desde hace 4 a&#241;os refiere un dolor de ritmo inflamatorio en hombro derecho irradiado a cuello y esc&#225;pula&#44; con alivio estacional&#59; se asocia lumbalgia mec&#225;nica que en ocasiones se irradia de manera alternante a regi&#243;n gl&#250;tea derecha e izquierda sin referir dolor a otros niveles&#46; A la exploraci&#243;n f&#237;sica destaca dolor a la palpaci&#243;n en sacroil&#237;aca izquierda con maniobra de extensi&#243;n y apertura y lesiones cut&#225;neas compatibles con su psoriasis pustulosa palmoplantar ya diagnosticada&#46; En el estudio anal&#237;tico destaca&#58; VSG 22&#44; FR y HLA B27 negativos&#44; PCR 21 &#40;valor normal &#60; 10&#41;&#44; siendo el resto de los par&#225;metros &#40;hematol&#243;gicos&#44; bioqu&#237;micos y de orina&#41; normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">El s&#237;ndrome SAPHO es una enfermedad de ni&#241;os&#44; j&#243;venes y adultos de edad media&#44; sin predominio por sexos&#46; La mayor&#237;a de los casos se registran en Jap&#243;n y Europa del Norte y Oeste&#44;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;5</span> y recientemente en Norteam&#233;rica&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span> Su inicio es insidioso&#44; con dolor&#44; tumefacci&#243;n&#44; disminuci&#243;n ocasional de la movilidad en las zonas afectas y poca expresi&#243;n cl&#237;nica sist&#233;mica &#40;fiebre&#44; p&#233;rdida de peso&#44; etc&#46;&#41;&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span>  Las pruebas de laboratorio son inespec&#237;ficas&#44; si bien la VSG y la PCR suelen estar aumentadas&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;5</span> Las manifestaciones cut&#225;neas que se asocian con m&#225;s frecuencia a este s&#237;ndrome son la pustulosis palmoplantar&#44; el acn&#233; severo &#40;conglobata&#44; ulceroso&#41; e hidradenitis supurativa&#59; sin embargo&#44; no necesitan estar presentes para el diagn&#243;stico del s&#237;ndrome&#44; ya que la afectaci&#243;n osteoarticular puede presentarse sola sin lesiones cut&#225;neas conocidas&#46; Adem&#225;s&#44; estas &#250;ltimas pueden aparecer antes o despu&#233;s de las esquel&#233;ticas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El hallazgo constante es la afectaci&#243;n &#243;sea y articular&#44; generalmente m&#250;ltiple&#44; simult&#225;nea o sucesiva&#46; La principal localizaci&#243;n es la pared tor&#225;cica anterosuperior&#44; caracterizada por lesiones t&#237;picamente osteoescler&#243;ticas e hiperost&#243;sicas&#44; aunque a veces se pueden asociar focos de osteolisis&#44; sobre todo al principio de la enfermedad&#46; Es com&#250;n la artritis y anquilosis de las articulaciones adyacentes &#40;Fig&#46; 1&#41;&#46; La columna es el segundo lugar de afectaci&#243;n &#40;Fig&#46; 2&#41;&#44; donde se puede encontrar esclerosis de los cuerpos vertebrales&#44; hiperostosis&#44; osificaciones paravertebrales&#44; discitis y erosiones de los platillos vertebrales&#44; habi&#233;ndose descrito en ni&#241;os varios casos de v&#233;rtebra plana&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;5&#44;6</span> Tambi&#233;n puede afectarse el resto del esqueleto axial&#44; con sacroile&#237;tis frecuentemente unilateral&#44; asociada a esclerosis extensa del hueso il&#237;aco adyacente &#40;Fig&#46; 3&#41; y el esqueleto apendicular &#40;con lesiones metafisarias en huesos largos&#41;&#46;<span class="elsevierStyleSup">2</span> La gammagraf&#237;a &#243;sea puede mostrar &#225;reas de aumento de actividad en las zonas afectadas&#44; incluso a&#250;n siendo asintom&#225;ticas &#40;Fig&#46; 4&#41;&#46; No obstante&#44; existen trabajos recientes que consideran que la RM es m&#225;s sensible y espec&#237;fica para la detecci&#243;n de lesiones en la osteomielitis cr&#243;nica multifocal recurrente y la proponen como m&#233;todo de seguimiento&#46;<span class="elsevierStyleSup">3</span></p><p class="elsevierStylePara">&#160;<img src="129v42n1-13007055fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46;</span> Rx de hombro y clav&#237;cula derechos&#58; Aumento de tama&#241;o y densidad en la mitad interna de la clav&#237;cula &#40;punta de flecha&#41;&#44; junto con &#225;reas de osteolisis a dicho nivel &#40;flechas peque&#241;as&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;<img src="129v42n1-13007055fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2&#46;</span> Rx lateral de la columna dorso-lumbar&#58; Osteoesclerosis a nivel del cuerpo vertebral de L5 e irregularidad de los platillos vertebrales superior e inferior de dicha v&#233;rtebra&#46; N&#243;tense las osificaciones paravertebrales &#40;flechas&#41; que simulan sindesmofitos marginales anteriores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;<img src="129v42n1-13007055fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 3&#46;</span> Rx de ambas articulaciones sacroil&#237;acas&#58; &#193;reas de esclerosis asim&#233;trica a dicho nivel&#44; con afectaci&#243;n del espacio articular&#44; m&#225;s evidente y extensa en el lado izquierdo&#46; Osteoesclerosis de huesos il&#237;acos adyacentes y del cuerpo de L5&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;<img src="129v42n1-13007055fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 4&#46;</span> Gammagraf&#237;a &#243;sea con <span class="elsevierStyleSup">99m</span>Tc&#58; Aumento de captaci&#243;n en mitad interna de clav&#237;cula derecha&#44; articulaciones esternoclaviculares&#44; v&#233;rtebras L5 y S1 y en ambas articulaciones sacroil&#237;acas &#40;m&#225;s llamativo en la izquierda&#41;&#46; Tambi&#233;n se observa captaci&#243;n en maxilar superior izquierdo &#40;sinusitis&#41;&#44; adem&#225;s de un foco dentario derecho&#46; La captaci&#243;n acromioclavicular izquierda no se consider&#243; patol&#243;gica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La enfermedad cursa con per&#237;odos impredecibles de exacerbaci&#243;n y mejor&#237;a de las manifestaciones esquel&#233;ticas y cut&#225;neas&#46; El curso cl&#237;nico es benigno y los cambios &#243;seos normalmente se resuelven sin deformidad residual&#46; En las radiograf&#237;as de control se objetiva una esclerosis progresiva de la lesi&#243;n&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;5&#44;6</span>Algunos autores&#44; sin embargo&#44; describen cambios &#243;seos residuales que pueden predisponer a artropat&#237;as degenerativas tempranas&#46;<span class="elsevierStyleSup">1</span> Los cambios radiol&#243;gicos pueden sugerir osteomielitis infecciosa o procesos neopl&#225;sicos como el sacoma de Ewing&#44; neuroblastoma metast&#225;sico&#44; leucemia&#44; osteosarcoma o granuloma eosin&#243;filo si se trata de ni&#241;os&#44; o enfermedad de Paget en adultos&#46;<span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5-7</span></p><p class="elsevierStylePara">El an&#225;lisis histol&#243;gico de las lesiones &#243;seas muestra cambios inflamatorios inespec&#237;ficos indistinguibles de la osteomielitis bacteriana&#44; aunque la formaci&#243;n de abscesos es rara&#46; Los cultivos son sistem&#225;ticamente negativos&#46; Su patog&#233;nesis es desconocida&#44; si bien se sugiere una base autoinmune&#46;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;5</span></p><p class="elsevierStylePara">Una lesi&#243;n esquel&#233;tica&#44; especialmente en localizaci&#243;n esternocostoclavicular&#44; asociada con pustulosis palmoplantar o acn&#233;&#44; es caracter&#237;stica&#44; aunque no patognom&#243;nica&#44; del s&#237;ndrome SAPHO&#46; El diagn&#243;stico es m&#225;s dif&#237;cil si las &#225;reas de afectaci&#243;n o los hallazgos radiol&#243;gicos son at&#237;picos o si el paciente est&#225; libre de enfermedad cut&#225;nea&#46; Su diagn&#243;stico es por exclusi&#243;n de otros procesos y est&#225; basado en hallazgos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos&#44; histol&#243;gicos y microbiol&#243;gicos&#59; es necesario&#44; por tanto&#44; una biopsia y cultivo de la muestra para descartar los procesos infecciosos o neopl&#225;sicos ya mencionados y evitar as&#237; estudios necesarios y pautas de tratamiento agresivas&#46; No existe tratamiento espec&#237;fico&#44; utiliz&#225;ndose los AINES para alivio sintom&#225;tico en los per&#237;odos de exacerbaci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; ante un paciente joven con dolor osteoarticular de tipo cr&#243;nico recurrente&#44; principalmente a nivel de pared tor&#225;cica anterosuperior&#44; con determinadas lesiones cut&#225;neas&#44; anal&#237;tica anodina y hallazgos radiol&#243;gicos con &#225;reas de osteoesclerosis e hiperostosis&#44; hay que plantear el s&#237;ndrome SAPHO dentro del espectro de posibilidades diagn&#243;sticas&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Bibliograf&#237;a</span></p><p class="elsevierStylePara">1&#46; <span class="elsevierStyleBold">Brown&#44; T&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Wilkinson&#44; RH&#58;</span> Chronic recurrent multifocal osteomyelitis&#46; <span class="elsevierStyleItalic">Radiology&#44;</span> 166&#58; 493-496&#44; 1988&#46;</p><p class="elsevierStylePara">2&#46; <span class="elsevierStyleBold">Cotten&#44; A&#59; Flipo&#44; RM&#59; Mentre&#44; A&#59; Delaporte&#44; E&#59; Duquesnoy&#44; B&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Chastanet&#44; P&#58;</span> SAPHO syndrome&#46; <span class="elsevierStyleItalic"> Radiographics&#44;</span> 15&#58; 1147-1154&#44; 1995&#46;</p><p class="elsevierStylePara">3&#46; <span class="elsevierStyleBold">Dawson&#44; JS&#59; Webb&#44; JK&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Preston&#44; BJ&#58;</span> Case report&#58; Chronic recurrent multifocal osteomyelitis with MR imaging&#46; <span class="elsevierStyleItalic">Clin Radiol&#44;</span> 49&#58;<br></br> 137-139&#44; 1994&#46;</p><p class="elsevierStylePara">4&#46; <span class="elsevierStyleBold">Giedion&#44; A&#59; Holthusen&#44; W&#59; Masel&#44; JF&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Vischer&#44; D&#58;</span> Subacute and chronic symmetrical osteomyelitis&#46; <span class="elsevierStyleItalic">Ann Radiol&#44;</span> 21&#58; 115-121&#44; 1972&#46;</p><p class="elsevierStylePara">5&#46; <span class="elsevierStyleBold">Kahn&#44; MF&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Chamot&#44; AM&#58;</span> SAPHO syndrome&#46; <span class="elsevierStyleItalic">Rheum Dis Clin North Am&#44;</span> 18&#58; 225-246&#44; 1992&#46;</p><p class="elsevierStylePara">6&#46; <span class="elsevierStyleBold">Leisure&#44; Y&#59; Kasser&#44; JR&#59; O&#39;&#39;Rourke&#44; E&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Kozakewich&#44; H&#58;</span> Chronic recurrent multifocal osteomyelitis&#46; Association with vertebra plana&#46;<br></br><span class="elsevierStyleItalic">J Bone Joint Surg&#44;</span> 71A&#58; 105-112&#44; 1989&#46;</p><p class="elsevierStylePara">7&#46; <span class="elsevierStyleBold">Stewart&#44; A&#59; Carneiro&#44; R&#59; Pollock&#44; L&#44;</span> y <span class="elsevierStyleBold">Shaw&#44; D&#58;</span> Case report 834&#46; <span class="elsevierStyleItalic">Skeletal Radiol&#44;</span> 23&#58; 225-227&#44; 1994&#46;</p><hr></hr>"
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Información del artículo
ISSN: 18884415
Idioma original: Español
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