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Inicio Revista Española de Cirugía Ortopédica y Traumatología Osteomielitis esclerosante crónica de Garrè en un niño con afectación sacra
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Nota clínica
Osteomielitis esclerosante crónica de Garrè en un niño con afectación sacra
Garre's chronic sclerosing osteomyelitis with sacral involvement in a child
S. Franco-Jiméneza,
Autor para correspondencia
chamanmedicina@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, J.F. Romero-Aguilarb, S. Bervel-Clementeb, M. Martínez-Váqueza, N. Álvarez-Benitoa, P. Grande-Gutiérreza, R.G. Maldonado-Yanzaa
a Cirugía Ortopédica y Traumatología, Hospital Infanta Elena, Huelva, España
b Servicio de Cuidados Críticos y Urgencias, Hospital Infanta Elena, Huelva, España
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y analg&#233;sico &#40;metamizol 380<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h v&#237;a rectal&#41; mientras se contin&#250;a con el estudio de imagen&#46; Se realizan 2 proyecciones de radiolog&#237;a simple de la regi&#243;n lumbosacra que resultaron normales&#44; por lo que se complet&#243; con una resonancia magn&#233;tica &#40;RM&#41; de la regi&#243;n lumbosacra donde se aprecia una lesi&#243;n &#243;sea acompa&#241;ada de edema &#243;seo en la mitad izquierda del cuerpo vertebral S1 y la ala sacra ipsilateral&#44; que podr&#237;a corresponder a las secuelas de traumatismos&#44; fractura por estr&#233;s&#44; proceso infeccioso&#44; sin poder descartar otras enfermedades&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al persistir la sintomatolog&#237;a de lumbociatalgia pese al tratamiento con AINE y analg&#233;sicos se decide iniciar tratamiento con corticoides &#40;metilprednisolona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a con retirada progresiva&#41;&#44; que consiguen controlar temporalmente el cuadro&#46; Las pruebas anal&#237;ticas incluyendo hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; coagulaci&#243;n&#44; perfil hep&#225;tico&#44; la prote&#237;na C-reactiva&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; complemento C3 y C4 del complemento&#44; ACTH basal&#44; la fosfatasa alcalina &#243;sea&#44; marcadores serol&#243;gicos del virus de Epstein-Barr&#44; citomegalovirus&#44; parvovirus&#44; los anticuerpos antiestreptolisina O&#44; anticuerpos antinucleares&#44; anticuerpos anti-Ro y anti-neutr&#243;filos anticuerpos citoplasm&#225;ticos&#44; ant&#237;geno leucocitario humano B27&#44; amino&#225;cidos en la orina&#44; Mantoux y rosa de Bengala fueron normales o negativos<span class="elsevierStyleBold">&#46;</span></p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Despu&#233;s de 3 meses de tratamiento corticoideo se repite la RM&#44; en la que se mantiene una peque&#241;a &#225;rea focal de edema &#243;seo residual&#44; que se redujo significativamente en tama&#241;o con respecto al estudio anterior&#46; Esta lesi&#243;n sigue apareciendo en los controles de RM realizados un a&#241;o m&#225;s tarde&#44; por lo que se realiza una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; lumbosacra que muestra una lesi&#243;n escler&#243;tica con reacci&#243;n peri&#243;stica en la ala izquierda del sacro que sugiere osteomielitis esclerosante cr&#243;nica de Garr&#233; &#40;OECG&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirmar el diagn&#243;stico de sospecha se realiza gammagraf&#237;a &#243;sea y biopsia de la lesi&#243;n&#46; La gammagraf&#237;a &#243;sea con tecnecio-99 difosfonato en 3 fases&#44; muestra captura de etapa tard&#237;a en la regi&#243;n sacroil&#237;aca izquierda sugiriendo proceso inflamatorio cr&#243;nico&#46; La biopsia demostr&#243; tejido fibroadiposo y fragmentos de m&#233;dula &#243;sea con &#225;reas fibrosas&#44; pero libres de la actividad espec&#237;fica del hueso y sin crecimiento neopl&#225;sico&#46; Estas caracter&#237;sticas histol&#243;gicas en conjunci&#243;n con las caracter&#237;sticas radiol&#243;gicas condujeron al diagn&#243;stico de OECG&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde la aparici&#243;n de los primeros s&#237;ntomas hasta el diagn&#243;stico de certeza&#44; pasaron alrededor de 2 a&#241;os&#44; durante los cuales el paciente presentaba cl&#237;nica de ciatalgia izquierda recurrente con una recurrencia variable entre 2 y 6 meses&#44; durando los s&#237;ntomas en cada episodio entre 3-5 semanas&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los controles de RM realizados con periodicidad sigue presentando la lesi&#243;n ya descrita&#44; sin cambios importantes en cuanto a sus dimensiones &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OECG es un tipo de osteomielitis multifocal cr&#243;nica recurrente &#40;OMCR&#41;&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se sospecha que la OMCR pueda ser un trastorno autoinmune&#46; Se ha publicado que se asocia con varias enfermedades autoinmunes cr&#243;nicas&#44; incluyendo enfermedades inflamatorias del intestino&#44; la granulomatosis de Wegener&#44; la psoriasis y la vasculitis de Takayasu&#46; Es posible que la OMCR represente una forma juvenil de espondiloartropat&#237;a seronegativa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;6</span></a> o como una variante pedi&#225;trica del s&#237;ndrome SAPHO &#40;sinovitis&#44; acn&#233;&#44; pustulosis&#44; hiperostosis y oste&#237;tis&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46; El ant&#237;geno leucocitario humano B27 no parece desempe&#241;ar un papel en la OMCR<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;11</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta enfermedad suele aparecer en menores de 25 a&#241;os&#44; cuando la actividad de los osteoblastos del periostio est&#225; en su apogeo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; La localizaci&#243;n m&#225;s frecuente es la mand&#237;bula&#44; pero puede ocurrir en cualquier hueso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12&#8211;15</span></a>&#46; La mayor&#237;a de los pacientes con OMCR tienen una velocidad de sedimentaci&#243;n globular o prote&#237;na C reactiva elevada durante las exacerbaciones&#44; con un recuento normal de gl&#243;bulos blancos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#59; pero tambi&#233;n hay casos en el que los estudios anal&#237;ticos son estrictamente normales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; El factor reumatoide&#44; anticuerpos antinucleares&#44; y otros hallazgos serol&#243;gicos son generalmente negativos&#46; El ant&#237;geno leucocitario humano B27 no parece desempe&#241;ar un papel en la OMCR<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;7&#44;9&#8211;11</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El examen histol&#243;gico por lo general consiste en inflamaci&#243;n subaguda inespec&#237;fica o inflamaci&#243;n cr&#243;nica no supurativa con focos subperi&#243;sticos y supracortical de hueso reactivo y de pronunciada actividad osteobl&#225;stica con espacios intertrabeculares llenos de material fibrovascular que contienen c&#233;lulas inflamatorias&#44; principalmente linfocitos&#44; pero tambi&#233;n de c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#44; macr&#243;fagos&#44; histiocitos&#44; c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; y algunos leucocitos polimorfonucleares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5&#44;12&#44;14</span></a>&#46; El curso cl&#237;nico de la OMCR se caracteriza por un comienzo insidioso de dolor local e hinchaz&#243;n en la zona del hueso afectado&#46; Las lesiones tienen periodos de exacerbaci&#243;n y remisi&#243;n&#44; que pueden ocurrir siempre en el mismo lugar o puede aparecer en otros huesos con cada crisis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;9&#44;16</span></a>&#46; Algunos pacientes permanecen asintom&#225;ticos entre las crisis&#46; La mayor&#237;a de los casos se prolongan en el tiempo&#44; pero son autolimitados&#44; los s&#237;ntomas tienden a desaparecer y las lesiones se resuelven con el tiempo sin graves secuelas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;17</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ex&#225;menes radiol&#243;gicos son de gran utilidad antes de embarcarse en procedimientos diagn&#243;sticos m&#225;s invasivos y deben ser la primera prueba de imagen a realizar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La RM es muy importante para la evaluaci&#243;n de las lesiones sintom&#225;ticas y es la prueba m&#225;s sensible para mostrar la extensi&#243;n local y la actividad de la lesi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;18&#8211;21</span></a>&#46; Tiene una mejor sensibilidad que la radiograf&#237;a y la gammagraf&#237;a &#243;sea para evaluar los huesos&#44; las articulaciones y los tejidos blandos adyacentes a las lesiones&#44; y puede mostrar el lugar ideal para una biopsia guiada&#44; la cual permite un diagn&#243;stico definitivo&#46; Tambi&#233;n tiene la ventaja de no emitir radiaci&#243;n al paciente&#44; lo que hace que sea la modalidad de imagen de elecci&#243;n para el seguimiento de las lesiones cr&#243;nicas que ocurren en la infancia y adolescencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; La gammagraf&#237;a &#243;sea es &#250;til para evaluar la extensi&#243;n de las lesiones ya que algunas de ellas pueden ser asintom&#225;ticas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5&#44;9&#44;10&#44;18&#44;22</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El siguiente protocolo parece el m&#225;s adecuado a la hora de realizar pruebas de imagen en los casos de OMCR&#58; <span class="elsevierStyleItalic">1&#41;</span> la radiograf&#237;a de las regiones sintom&#225;ticas&#44; si procede&#44; se completar&#225;n por resonancia magn&#233;tica&#59; <span class="elsevierStyleItalic">2&#41;</span> gammagraf&#237;a &#243;sea&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">3&#41;</span> la RM para la evaluaci&#243;n de las lesiones detectadas por la gammagraf&#237;a &#243;sea&#44; pero oculta radiogr&#225;ficamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial de las lesiones sacras incluye met&#225;stasis&#44; as&#237; como las principales neoplasias malignas y benignas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#46; Debido a sus caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; esta forma de osteomielitis puede ser diagnosticada err&#243;neamente como osteosarcoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46; El principal diagn&#243;stico diferencial en este caso fue plasmocitoma&#44; pero tambi&#233;n se consideraron otros tumores malignos como el cordoma&#44; mieloma&#44; condrosarcoma&#44; osteosarcoma y tumores de Ewing<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;24&#44;25</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de la OECG se basa generalmente en el curso cl&#237;nico y los hallazgos radiogr&#225;ficos convencionales&#44; complementando el estudio con la gammagraf&#237;a &#243;sea y&#47;o resonancia magn&#233;tica&#59; y si es necesario los ex&#225;menes histopatol&#243;gicos y microbiol&#243;gicos para excluir a los tumores y las enfermedades infecciosas&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al tratarse de una enfermedad de tratamiento complejo&#44; existen m&#250;ltiples formas de tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">26</span></a>&#46; Cl&#225;sicamente se comienza con tratamiento m&#233;dico a base de antiinflamatorios&#44; y en caso de que estos no sean suficientes&#44; se inicia corticoterapia&#46; El tratamiento quir&#250;rgico se reserva para casos refractarios al tratamiento m&#233;dico y se realiza desbridamiento y curetaje de la lesi&#243;n &#243;sea&#44; as&#237; como corticoides intralesionales&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pero en los &#250;ltimos a&#241;os hay casos publicados con buena respuesta al uso de bifosfonatos tanto en su presentaci&#243;n oral como intravenosa &#40;10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg iv de alendronato en dosis &#250;nica&#41; como tratamiento de los casos refractarios al tratamiento est&#225;ndar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">27&#8211;30</span></a>&#46; Tambi&#233;n hay buenas experiencias con el uso de calcitonina para estos casos refractarios de OECG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">31</span></a>&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los casos que haya que recurrir a la cirug&#237;a&#44; tambi&#233;n se han descritos nuevas t&#233;cnicas como el uso de injerto &#243;seo aut&#243;logo para rellenar el defecto &#243;seo tras el curetaje o el uso de injerto &#243;seo aut&#243;logo de peron&#233; vascularizado&#44; con buena integraci&#243;n &#243;sea y curaci&#243;n de la lesi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">32&#44;33</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusi&#243;n</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La OECG es una rara enfermedad y m&#225;s a&#250;n si se desarrolla en los ni&#241;os y de localizaci&#243;n sacra&#46; Por tanto&#44; es esencial lograr un diagn&#243;stico definitivo que permita descartar un proceso tumoral como productor de los s&#237;ntomas&#44; y para ello hay que recurrir al uso de t&#233;cnicas de imagen y&#44; en algunos casos de t&#233;cnicas invasivas como la biopsia que permita un diagn&#243;stico de certeza&#46; Al tratarse de ni&#241;os&#44; la t&#233;cnica m&#225;s adecuada para el control evolutivo del cuadro es el estudio mediante series de resonancia magn&#233;tica&#46; En cuanto al tratamiento&#44; en el presente caso&#44; se opt&#243; por utilizar antiinflamatorios y corticoides como tratamiento primario&#44; con buenos resultados en la progresi&#243;n de la lesi&#243;n&#44; ya que despu&#233;s de 2 a&#241;os de seguimiento la lesi&#243;n permanece estable&#44; aunque no ha conseguido la remisi&#243;n total de los s&#237;ntomas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido informaci&#243;n suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Nivel de evidencia</span><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nivel de evidencia <span class="elsevierStyleSmallCaps">v</span>&#46;</p></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de intereses en este art&#237;culo&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 18884415
Idioma original: Español
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