CARTA CIENTÍFICA
Síndrome de Doege-Potter. A propósito de un caso
Doege-Potter syndrome: Presentation of a case
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El hallazgo en otros pacientes es infrecuente, pero puede ser producida por consumo de glucosa, producción anómala de insulina, incremento de los factores de crecimiento similares a la insulina o fracaso de los mecanismos compensadores para prevenir la hipoglucemia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A continuación describimos el caso de un varón de 82 años, con EPOC grado moderado y accidente cerebrovascular agudo isquémico 10 años antes. En seguimiento en la consulta de neumología por un tumor fibroso solitario pleuropulmonar izquierdo, con crecimiento progresivo. La biopsia con aguja gruesa dio positividad para células fusocelulares a los marcadores CD99, vimentina, CD34 y bcl-2, con inmunofenotipo compatible con dicho tumor e índice proliferativo medido por Ki67 muy bajo, inferior al 5%, favoreciendo la benignidad del proceso. El paciente descartó intervención quirúrgica. A los 2 años ingresó por derrame pleural izquierdo recurrente. Durante su estancia hospitalaria sufrió episodio de disminución del nivel de conciencia y hemiparesia derecha secundarios a hipoglucemia severa, revirtiendo completamente tras la corrección de la misma. Sin hábitos tóxicos, tomaba clopidogrel, vivía en su domicilio, era independiente para las actividades básicas de la vida diaria y sin deterioro cognitivo. La analítica realizada en hipoglucemia confirmó una glucemia plasmática de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (70-120), niveles de insulina<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U/ml, proinsulina y péptido <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> no se validaron por resultar el valor anterior negativo. La bioquímica hepática, renal, cortisol y TSH fueron normales. Precisó la infusión continua de suero glucosado al 10% durante más de 48<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>horas, desapareciendo la clínica neurológica. Se comprobó radiológicamente aumento de la masa tumoral hasta un tamaño de 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro anteroposterior. Se diagnosticó de hipoglucemia no hiperinsulinémica tumoral extrapancreática por consumo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se inició dosis de prednisona 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y se remitió al paciente a cirugía torácica para resección completa tumoral, sin presentar episodios de hipoglucemia sintomáticos tras la intervención.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor fibroso solitario pleuropulmonar es una entidad poco frecuente. Ha recibido diversas denominaciones: mesotelioma localizado, mesotelioma fibroso benigno, fibroma benigno localizado, fibroma submesotelial y fibroma subseroso. Se localiza preferentemente en la pleura visceral o parietal, pero también se puede encontrar en el peritoneo, pericardio, mediastino, etc. Con la aparición de la inmunohistoquímica se ha demostrado que tienen origen mesenquimatoso, con positividad para CD34 y vimentina y negatividad para la queratina y otros antígenos epiteliales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Representan menos del 5% de todas las neoplasias pleurales, con una incidencia inferior al 3% por 100.000 pacientes hospitalizados. Aparece en la sexta o séptima décadas de la vida, sin existir una predisposición genética; no se relaciona con la exposición al asbesto, tabaco ni con otros agentes carcinogénicos. El tamaño tumoral varía de 1 a 36<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, pudiendo estar bien delimitado o ser heterogéneo por áreas hemorrágicas o de necrosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tiene un comportamiento biológicamente benigno y raramente produce recurrencias locales o metástasis, aunque un 12% presenta un comportamiento maligno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 50% suelen cursar de forma asintomática y diagnosticarse accidentalmente al realizar una radiografía de tórax. Los síntomas más frecuentes son: disnea, tos, dolor torácico y derrame pleural, y en cuanto a las manifestaciones extrapulmonares pueden provocar artralgias, acropaquias, hipoglucemia y edema en la extremidad superior ipsolateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. El síndrome paraneoplásico más común es la osteoartropatía pulmonar hipertrófica <span class="elsevierStyleItalic">(síndrome de Pierre-Marie-Bamberg)</span>, cursando con dedos en palillo de tambor <span class="elsevierStyleItalic">(clubbing)</span>, ocurre en el 10% de los pacientes y se relaciona con un fenotipo maligno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. La hipoglucemia <span class="elsevierStyleItalic">(síndrome de Doege-Potter)</span><a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,8</span></a> aparece en el 5% de los casos. Esta sintomatología se puede observar en otros tumores intratorácicos y en algunos tumores fibrosos extratorácicos. Se puede producir por la secreción por parte de las células tumorales de una forma incompleta del factor de crecimiento insulínico tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span> de alto peso molecular, provocando los mismos efectos metabólicos que la insulina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, o por la disminución de los mecanismos compensatorios para prevenir la hipoglucemia y el acelerado consumo de glucosa, principalmente en aquellos tumores con tamaño superior a 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,10</span></a>. Esto provoca una hipoglucemia con niveles disminuidos de insulina plasmática, como ocurre en nuestro caso, aunque sin poder descartar que sea debido a la producción de factor de crecimiento insulínico tipo <span class="elsevierStyleSmallCaps">ii</span>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de la hipoglucemia no hiperinsulinémica por consumo consiste en reponer la glucosa con sueros glucosados, corticoterapia o glucagón y el control de la enfermedad causante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>, la resección quirúrgica completa del tumor, con márgenes libres. La utilidad de la quimioterapia en este tipo de tumores es dudosa. Debido a su comportamiento biológico y el curso impredecible se recomienda su seguimiento a largo plazo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Evaluation and management of adult hypoglycemic disorders: An Endocrine Society Clinical Practice Guideline" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "P.E. Cryer" 1 => "L. Axelrod" 2 => "A.B. Grossman" 3 => "S.R. Heller" 4 => "V.M. Montori" 5 => "E.R. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Octubre | 114 | 7 | 121 |
| 2024 Septiembre | 143 | 8 | 151 |
| 2024 Agosto | 102 | 16 | 118 |
| 2024 Julio | 145 | 11 | 156 |
| 2024 Junio | 122 | 13 | 135 |
| 2024 Mayo | 102 | 43 | 145 |
| 2024 Abril | 139 | 13 | 152 |
| 2024 Marzo | 170 | 17 | 187 |
| 2024 Febrero | 167 | 11 | 178 |
| 2024 Enero | 161 | 11 | 172 |
| 2023 Diciembre | 175 | 22 | 197 |
| 2023 Noviembre | 214 | 32 | 246 |
| 2023 Octubre | 213 | 25 | 238 |
| 2023 Septiembre | 148 | 19 | 167 |
| 2023 Agosto | 159 | 23 | 182 |
| 2023 Julio | 145 | 12 | 157 |
| 2023 Junio | 102 | 13 | 115 |
| 2023 Mayo | 143 | 27 | 170 |
| 2023 Abril | 134 | 22 | 156 |
| 2023 Marzo | 130 | 18 | 148 |
| 2023 Febrero | 73 | 10 | 83 |
| 2023 Enero | 77 | 11 | 88 |
| 2022 Diciembre | 57 | 12 | 69 |
| 2022 Noviembre | 135 | 18 | 153 |
| 2022 Octubre | 137 | 23 | 160 |
| 2022 Septiembre | 114 | 22 | 136 |
| 2022 Agosto | 75 | 26 | 101 |
| 2022 Julio | 45 | 7 | 52 |
| 2022 Junio | 90 | 15 | 105 |
| 2022 Mayo | 51 | 18 | 69 |
| 2022 Abril | 50 | 12 | 62 |
| 2022 Marzo | 101 | 16 | 117 |
| 2022 Febrero | 60 | 10 | 70 |
| 2022 Enero | 55 | 10 | 65 |
| 2021 Diciembre | 60 | 16 | 76 |
| 2021 Noviembre | 85 | 16 | 101 |
| 2021 Octubre | 79 | 23 | 102 |
| 2021 Septiembre | 48 | 14 | 62 |
| 2021 Agosto | 65 | 18 | 83 |
| 2021 Julio | 21 | 17 | 38 |
| 2021 Junio | 39 | 11 | 50 |
| 2021 Mayo | 47 | 7 | 54 |
| 2021 Abril | 64 | 19 | 83 |
| 2021 Marzo | 40 | 12 | 52 |
| 2021 Febrero | 70 | 5 | 75 |
| 2021 Enero | 16 | 8 | 24 |
| 2020 Diciembre | 15 | 11 | 26 |
| 2020 Noviembre | 10 | 7 | 17 |
| 2020 Octubre | 19 | 5 | 24 |
| 2020 Septiembre | 19 | 14 | 33 |
| 2020 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Mayo | 4 | 0 | 4 |
| 2019 Febrero | 2 | 2 | 4 |
| 2018 Noviembre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Octubre | 13 | 8 | 21 |
| 2018 Septiembre | 10 | 4 | 14 |
| 2018 Julio | 0 | 1 | 1 |
| 2018 Abril | 0 | 2 | 2 |
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