Estesioneuroblastoma olfatorio: expresión gammagráfica de receptores de somatostatina
OLFACTORY ESTHESIONEUROBLASTOMA: SCINTIGRAPHIC EXPRESSION OF SOMATOSTATIN RECEPTORS
A. García Vicente, E. García del Castillo, A. Soriano Castrejón, J C. Alonso Farto
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Castillo*, A Soriano Castrejón, J C Alonso Farto</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Unidad de Medicina Nuclear y Servicio de ORL*. Complejo Hospitalario de Ciudad Real.</span></p><p class="elsevierStylePara">Recibido: 10-10-98.<br></br> Aceptado: 15-2-99.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia:<br></br></span>A García Vicente<br></br> Unidad de Medicina Nuclear<br></br> Complejo Hospitalario de Ciudad Real<br></br> Avda. de Pío XII, s/n.<br></br> 13002 Ciudad Real</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Resumen.--</span>El estesioneuroblastoma es un raro tumor de origen neuroendocrino localizado en cavidad nasal constituyendo el 3% de todas las neoplasias intranasales.</p><p class="elsevierStylePara">Existen escasas referencias acerca de la expresión de receptores de somatostatina en estos tumores. Nuestro caso demuestra una buena correlación entre la imagen de receptores de somatostatina y la resonancia magnética.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">PALABRAS CLAVE: Estesioneuroblastoma. Gammagrafía con <span class="elsevierStyleSup"> 111</span>In-pentetreótida.</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">OLFACTORY ESTHESIONEUROBLASTOMA: SCINTIGRAPHIC EXPRESSION OF SOMATOSTATIN RECEPTORS</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Summary.--</span>Esthesioneuroblastoma is an uncommon tumor originating in the upper nasal cavity and constitutes 3% of all intranasal neoplasms. Few references exist about the expression of somatostatin receptors in these tumors. Our case demonstrates a good correlation between the somatostatin receptor scintigraphy and magnetic resonance imaging.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">KEY WORDS: Esthesioneuroblastoma. Scanning with <span class="elsevierStyleSup">111</span>In-pentetreotide.</span></p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">INTRODUCCIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">El estesioneuroblastoma es un tumor originado de elementos neuroepiteliales de la membrana olfatoria en la porción superior de la cavidad nasal descrito por primera vez por Berger y cols. en 1924 y que constituye aproximadamente el 3% de todos los tumores intranasales<span class="elsevierStyleSup">1</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Como en todos los tumores intranasales los síntomas no son específicos y consisten en: obstrucción nasal, epistaxis y anosmia. Debido a la ausencia de síntomas típicos, la mayoría de los pacientes se diagnostican tarde.</p><p class="elsevierStylePara">La distribución entre sexos es aproximadamente la misma<span class="elsevierStyleSup">2</span> y puede aparecer a cualquier edad, con un pico bimodal en segunda y sexta décadas, aumentando su agresividad y capacidad de extensión de forma inversa a la edad del paciente.</p><p class="elsevierStylePara">Su evolución y progresión desde la mucosa olfatoria es hacia: fosa nasal, cavidades sinusales, órbita, paladar, cavum y estructuras intracraneales. Hasta un 60% de las metástasis afectan a los ganglios cervicales. Las metástasis a distancia suelen darse en pulmones, principalmente aunque también pueden afectarse huesos, parótidas y piel<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Las recidivas locales aparecen entre los 7 meses y 10 años y el rango de recurrencia varía de un 15 a un 75% dependiendo del estadio de la enfermedad y del tratamiento empleado<span class="elsevierStyleSup">4</span> por lo que algunos autores recomiendan revisarlos de por vida<span class="elsevierStyleSup">5</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La pentetreótida marcada con <span class="elsevierStyleSup">111</span>In (Octreoscan<span class="elsevierStyleSup">®</span>, Mallinckrodt, Medical, Petten, The Netherlands) es un octapéptido que es usado para localizar tumores que expresen receptores de somatostatina. El neuroblastoma olfatorio presenta receptores de somatostatina, por su origen neuroendocrino, aunque existen escasas referencias que documenten la existencia de estos receptores con técnicas gammagráficas<span class="elsevierStyleSup">6</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso de estesioneuroblastoma (neuroblastoma olfatorio) de gran tamaño con una fuerte expresión de receptores de somatostatina demostrado mediante gammagrafía con <span class="elsevierStyleSup">111</span>In-pentetreótida.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">CASO CLINICO</span></p><p class="elsevierStylePara">Varón de 32 años con antecedentes de traumatismo nasal hace 3 años. Presentó en dos ocasiones cefalea y algias en hemicara derecha con rinorrea purulenta por fosa nasal del mismo lado. La rinoscopia anterior reveló moco-pus ocupando toda la fosa nasal derecha siendo normal el resto de la exploración ORL. En la radiografía de senos paranasales se apreció ocupación del seno maxilar derecho, sugerente de sinusitis maxilar, por lo que se instauró tratamiento convencional para dicho proceso sin objetivarse mejoría. En una segunda rinoscopia anterior se visualizó hipertrofia de cornete medio con mucosa violaceo-grisácea, por lo que se decidió tomar muestra para estudio histopatológico con el resultado de estesioneuroblastoma.</p><p class="elsevierStylePara">En el estudio de extensión se realizó resonancia magnética nuclear (RMN) y gammagrafía con octreoscan. La RMN cráneo-cervical mostró una tumoración que afectaba a fosa nasal y celdas etmoidales anteriores y medias derechas que presentaba isointensidad en T<span class="elsevierStyleInf">1</span> y realce intenso tras la administración de gadolinio y probable infiltración de lámina cribosa. Además se apreció una ocupación mucosa de los senos frontal y maxilar, por obstrucción de los ostium, sin evidenciarse infiltración tumoral. No se observó infiltración de senos cavernosos ni de fosa esfenopalatina. No se evidenciaron adenopatías cervicales (Figs. 1 y 2).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="125v18n5-13006342fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="125v18n5-13006342fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figs. 1 y 2.--<span class="elsevierStyleItalic">Imágenes de RMN en cortes transaxiales y coronal. Se aprecia tumoración que afecta a fosa nasal y celdas etmoidales anteriores y medias derechas sin evidenciarse infiltración a senos</span><span class="elsevierStyleItalic">frontales ni maxilares.</span></p><p class="elsevierStylePara">El estudio gammagráfico se adquirió tras la administración de 111 MBq de octreoscan por vía endovenosa, realizándose imágenes planares y tomogammagráficas a las 4 horas postinyección.</p><p class="elsevierStylePara">En el estudio planar se realizaron proyecciones localizadas en cráneo, tórax y abdomen. En cráneo se aprecia un incremento de captación de carácter focal en cavidad nasal (Fig. 3), sin evidencia de captaciones patológicas en otras localizaciones. En el estudio tomográfico cráneo-cervical existe un extenso y marcado incremento de captación en fosa nasal derecha que traduce positividad para receptores de somatostatina (Fig. 4).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="125v18n5-13006342fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--<span class="elsevierStyleItalic">Imágenes planares de cráneo, tórax y abdomen. Se objetiva la intensa captación patológica a nivel nasal. En el resto de proyecciones no existen alteraciones.</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="125v18n5-13006342fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--<span class="elsevierStyleItalic">Composición de imagen bruta (inferior derecha) y los tres cortes ortogonales: transaxial, sagital y coronal que ponen de manifiesto la ex-</span><span class="elsevierStyleItalic">tensión de la captación nasal.</span></p><p class="elsevierStylePara">En definitiva, se trata de un estesioneuroblastoma de fosa nasal y seno etnoidal derechos en estadio T<span class="elsevierStyleInf">2</span>N<span class="elsevierStyleInf">o</span> de Dulguerov y Calcaterra y/o estadio B de Kadish.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento quirúrgico consistió en incisión paralateronasal con extirpación tumoral y de pequeños huesos adyacentes además de resección de lámina cribosa. No se demostró afectación de lámina ni senos paranasales. Posteriormente el paciente fue sometido a radioterapia del volumen virtual tumoral con amplio margen (50 Gy).</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSION</span></p><p class="elsevierStylePara">La expresión de receptores de somatostatina en el neuroblastoma olfatorio fue documentada por primera vez en 1996 por Ramsay y cols.<span class="elsevierStyleSup">7</span> en un caso de recurrencia tumoral con metástasis a distancia en base de cráneo, región cervical, mediastino y pulmones, que posteriormente fueron confirmadas con RMN.</p><p class="elsevierStylePara">Asimismo, Jekunen y cols.<span class="elsevierStyleSup">6</span>, documentan un caso de neuroblastoma olfatorio visualizado con <span class="elsevierStyleSup"> 111</span>In-bleomicina, en el momento del diagnóstico, mostrando una excelente captación que se correlacionó con la localización tumoral en la TAC.</p><p class="elsevierStylePara">Este es el primer caso, que conocemos, en el que se utiliza el octreoscan como método diagnóstico coadyuvante con la RMN, para valorar la extensión local y descartar afectación metastásica a distancia. Asimismo, el grado de captación podría correlacionarse con el índice de diferenciación tumoral, de forma similar a lo que ocurre en pacientes afectos de neuroblastoma, mostrando mayor captación los tumores más diferenciados y con mejor pronóstico, ya que el grado tumoral es el factor más importante en determinar el pronóstico para recurrencia y supervivencia<span class="elsevierStyleSup">8</span>. Además se abren otras opciones terapéuticas como son los análogos de somatostatina<span class="elsevierStyleSup">7</span> o bien mediante terapia radioisotópica, aún en fase de experimentación, cuando la captación con octreotida marcada con <span class="elsevierStyleSup">111</span>In es de gran intensidad como en este caso.</p><p class="elsevierStylePara">En estos pacientes, aunque raramente se han realizado otros estudios isotópicos, existen en la literatura referencias acerca de la utilización de la gammagrafía ósea para la detección de metástasis óseas<span class="elsevierStyleSup">9,10</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El examen radiológico es esencial para definir con exactitud los límites anatómicos de la lesión y, aunque pueden verse en radiografías planares, la mejor delineación del tumor y su extensión se observan con tomografía axial computerizada (TAC) y RMN. La RMN muestra como hallazgos característicos la presencia de una masa homogénea de tejido blando que se realza con contraste y demuestra erosión ósea acompañada de un amoldamiento del hueso<span class="elsevierStyleSup">11</span>. Además, puede definir con exactitud la afectación de tejidos blandos y diferenciar entre fluido en senos paranasales y masa tumoral, siendo la imagen coronal la más sensible para excluir extensión intracraneal del tumor<span class="elsevierStyleSup">1</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento más recomendado es la cirugía seguida de radioterapia, aunque ninguna combinación de tratamiento ha sido convincentemente útil debido a la escasa casuística y a la ausencia de seguimiento a largo plazo y muchos autores abogan por un tratamiento personalizado acorde al polimorfismo en el crecimiento tumoral<span class="elsevierStyleSup">12</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso, la localización de la captación con octreoscan se correlacionó con la distribución anatómica de la lesión en RMN, haciéndose patente la existencia de receptores de somatostatina y abriendo una nueva posibilidad de tratamiento.</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">BIBLIOGRAFIA</span></p><p class="elsevierStylePara">1. Silva A, Stankiewicz J, Raslan W, Maywood I. Pathologic diagnosis: esthesioneuroblastoma of the nasal cavity. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1994;120:465-6.</p><p class="elsevierStylePara">2. Sakata K, Aoki Y, Karasawa K, Nakagama K, Hasezawa K, Muta N y cols. Esthesioneuroblastoma. A report of seven cases. Acta Oncológica 1993;32:399-402.</p><p class="elsevierStylePara">3. Pons F, Faubel M, Vendrell J, Artazkoz, Monpo L, Dalmau J. Estesioneuroblastoma olfatorio. Anales ORL. Iber-Amer 1992;4:369-78.</p><p class="elsevierStylePara">4. Fahlbush R, Neubauer U, Wigand M, Weidenbecher M, Rockelein G, Thierauf P y cols. Neuro-rhinosurgical treatment of esthesioneuroblastoma. Acta Neurochirurgica 1989;100:93-100.</p><p class="elsevierStylePara">5. Cejas L, Martín J, Álvarez E, Gil J. Estesioneuroblastoma olfatorio. Anales ORL. Iber-Amer 1992;4:329-40.</p><p class="elsevierStylePara">6. Jekunen AP, Kairemo K, Ramsay HA, Kajani MJ. Imaging of olfactory neuroblastoma by <span class="elsevierStyleSup">111</span>In Bleomicin Complex. Clin Nucl Med 1996;21:129-31.</p><p class="elsevierStylePara">7. Ramsay HA, Kairemo K, Jekunen AP. Somatostatin receptor imaging of olfactory neuroblastoma. J Laryngol Otol 1996;110:1161-3.</p><p class="elsevierStylePara">8. Morita A, Ebersold MJ, Olsen KD, Foote RL, Lewis JE, Quast M y cols. Esthesioneuroblastoma: prognosis and management. Neurosurgery 1993;32:706-15.</p><p class="elsevierStylePara">9. Shanley DJ, Buckner A. Estesioneuroblastoma demostrated on bone scan. Correlation with CT and RMN. Clin Nucl Med 1992;17:231-2.</p><p class="elsevierStylePara">10. Acker R, Leonard JC. Estesioneuroblastoma imaged with bone scintigraphy. Clin Nucl Med 1986;11:670-6.</p><p class="elsevierStylePara">11. Hurst RW, Erickson S, Cail WS. Computed tomographic features of esthesioneuroblastoma. Neuroradiology 1989;31:253-7.</p><p class="elsevierStylePara">12. Broich G, Pagliari A, Ottaviani. Esthesioneuroblastoma: a general review of the cases published since the discovery of the tumor in 1924. Anticancer Research 1997;17:2683-706.</p>" "tienePdf" => false "PalabrasClave" => array:1 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec236377" "palabras" => array:2 [ 0 => "Estesioneuroblastoma" 1 => "Gammagrafía con 111In-pentetreótida" ] ] ] ] "multimedia" => array:4 [ 0 => array:6 [ "identificador" => "fig1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "125v18n5-13006342fig01.jpg" "Alto" => 227 "Ancho" => 229 "Tamanyo" => 13690 ] ] ] 1 => array:6 [ "identificador" => "fig2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "125v18n5-13006342fig02.jpg" "Alto" => 269 "Ancho" => 229 "Tamanyo" => 14876 ] ] ] 2 => array:6 [ "identificador" => "fig3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "125v18n5-13006342fig03.jpg" "Alto" => 267 "Ancho" => 229 "Tamanyo" => 11127 ] ] ] 3 => array:6 [ "identificador" => "fig4" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "125v18n5-13006342fig04.jpg" "Alto" => 255 "Ancho" => 340 "Tamanyo" => 15635 ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "url" => "/2253654X/0000001800000005/v0_201308011544/13006342/v0_201308011544/es/main.assets" "Apartado" => array:4 [ "identificador" => "17616" "tipo" => "SECCION" "es" => array:2 [ "titulo" => "Notas clínicas" "idiomaDefecto" => true ] "idiomaDefecto" => "es" ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/13006342?idApp=UINPBA00004N" ]
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ISSN: 2253654XIdioma original: Español
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| 2015 Abril | 14 | 0 | 14 |
| 2015 Marzo | 13 | 0 | 13 |
| 2015 Febrero | 6 | 0 | 6 |
| 2015 Enero | 15 | 0 | 15 |
| 2014 Diciembre | 20 | 0 | 20 |
| 2014 Noviembre | 12 | 0 | 12 |
| 2014 Octubre | 16 | 0 | 16 |
| 2014 Septiembre | 21 | 0 | 21 |
| 2014 Agosto | 18 | 0 | 18 |
| 2014 Julio | 25 | 0 | 25 |
| 2014 Junio | 29 | 0 | 29 |
| 2014 Mayo | 17 | 0 | 17 |
| 2014 Abril | 19 | 0 | 19 |
| 2014 Marzo | 14 | 0 | 14 |
| 2014 Febrero | 15 | 0 | 15 |
| 2014 Enero | 19 | 0 | 19 |
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| 2013 Noviembre | 12 | 0 | 12 |
| 2013 Octubre | 17 | 0 | 17 |
| 2013 Septiembre | 18 | 0 | 18 |
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| 2013 Junio | 1 | 0 | 1 |
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