Estesioneuroblastoma olfatorio: expresión gammagráfica de receptores de somatostatina

García Vicente, A; García del Castillo, E; Soriano Castrejón, A; Alonso Farto, J C

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Complejo Hospitalario de Ciudad Real.Recibido: 10-10-98. Aceptado: 15-2-99.Correspondencia: A García Vicente Unidad de Medicina Nuclear Complejo Hospitalario de Ciudad Real Avda. de Pío XII, s/n. 13002 Ciudad Real<hr></hr>Resumen.--El estesioneuroblastoma es un raro tumor de origen neuroendocrino localizado en cavidad nasal constituyendo el 3% de todas las neoplasias intranasales.Existen escasas referencias acerca de la expresión de receptores de somatostatina en estos tumores. Nuestro caso demuestra una buena correlación entre la imagen de receptores de somatostatina y la resonancia magnética.PALABRAS CLAVE: Estesioneuroblastoma. Gammagrafía con 111In-pentetreótida.OLFACTORY ESTHESIONEUROBLASTOMA: SCINTIGRAPHIC EXPRESSION OF SOMATOSTATIN RECEPTORSSummary.--Esthesioneuroblastoma is an uncommon tumor originating in the upper nasal cavity and constitutes 3% of all intranasal neoplasms. Few references exist about the expression of somatostatin receptors in these tumors. Our case demonstrates a good correlation between the somatostatin receptor scintigraphy and magnetic resonance imaging.KEY WORDS: Esthesioneuroblastoma. Scanning with 111In-pentetreotide.<hr></hr>INTRODUCCIÓNEl estesioneuroblastoma es un tumor originado de elementos neuroepiteliales de la membrana olfatoria en la porción superior de la cavidad nasal descrito por primera vez por Berger y cols. en 1924 y que constituye aproximadamente el 3% de todos los tumores intranasales1.Como en todos los tumores intranasales los síntomas no son específicos y consisten en: obstrucción nasal, epistaxis y anosmia. Debido a la ausencia de síntomas típicos, la mayoría de los pacientes se diagnostican tarde.La distribución entre sexos es aproximadamente la misma2 y puede aparecer a cualquier edad, con un pico bimodal en segunda y sexta décadas, aumentando su agresividad y capacidad de extensión de forma inversa a la edad del paciente.Su evolución y progresión desde la mucosa olfatoria es hacia: fosa nasal, cavidades sinusales, órbita, paladar, cavum y estructuras intracraneales. Hasta un 60% de las metástasis afectan a los ganglios cervicales. Las metástasis a distancia suelen darse en pulmones, principalmente aunque también pueden afectarse huesos, parótidas y piel3.Las recidivas locales aparecen entre los 7 meses y 10 años y el rango de recurrencia varía de un 15 a un 75% dependiendo del estadio de la enfermedad y del tratamiento empleado4 por lo que algunos autores recomiendan revisarlos de por vida5.La pentetreótida marcada con 111In (Octreoscan®, Mallinckrodt, Medical, Petten, The Netherlands) es un octapéptido que es usado para localizar tumores que expresen receptores de somatostatina. El neuroblastoma olfatorio presenta receptores de somatostatina, por su origen neuroendocrino, aunque existen escasas referencias que documenten la existencia de estos receptores con técnicas gammagráficas6.Presentamos un caso de estesioneuroblastoma (neuroblastoma olfatorio) de gran tamaño con una fuerte expresión de receptores de somatostatina demostrado mediante gammagrafía con 111In-pentetreótida.CASO CLINICOVarón de 32 años con antecedentes de traumatismo nasal hace 3 años. Presentó en dos ocasiones cefalea y algias en hemicara derecha con rinorrea purulenta por fosa nasal del mismo lado. La rinoscopia anterior reveló moco-pus ocupando toda la fosa nasal derecha siendo normal el resto de la exploración ORL. En la radiografía de senos paranasales se apreció ocupación del seno maxilar derecho, sugerente de sinusitis maxilar, por lo que se instauró tratamiento convencional para dicho proceso sin objetivarse mejoría. En una segunda rinoscopia anterior se visualizó hipertrofia de cornete medio con mucosa violaceo-grisácea, por lo que se decidió tomar muestra para estudio histopatológico con el resultado de estesioneuroblastoma.En el estudio de extensión se realizó resonancia magnética nuclear (RMN) y gammagrafía con octreoscan. La RMN cráneo-cervical mostró una tumoración que afectaba a fosa nasal y celdas etmoidales anteriores y medias derechas que presentaba isointensidad en T1 y realce intenso tras la administración de gadolinio y probable infiltración de lámina cribosa. Además se apreció una ocupación mucosa de los senos frontal y maxilar, por obstrucción de los ostium, sin evidenciarse infiltración tumoral. No se observó infiltración de senos cavernosos ni de fosa esfenopalatina. No se evidenciaron adenopatías cervicales (Figs. 1 y 2).<img src="125v18n5-13006342fig01.jpg"></img><img src="125v18n5-13006342fig02.jpg"></img>Figs. 1 y 2.--Imágenes de RMN en cortes transaxiales y coronal. Se aprecia tumoración que afecta a fosa nasal y celdas etmoidales anteriores y medias derechas sin evidenciarse infiltración a senosfrontales ni maxilares.El estudio gammagráfico se adquirió tras la administración de 111 MBq de octreoscan por vía endovenosa, realizándose imágenes planares y tomogammagráficas a las 4 horas postinyección.En el estudio planar se realizaron proyecciones localizadas en cráneo, tórax y abdomen. En cráneo se aprecia un incremento de captación de carácter focal en cavidad nasal (Fig. 3), sin evidencia de captaciones patológicas en otras localizaciones. En el estudio tomográfico cráneo-cervical existe un extenso y marcado incremento de captación en fosa nasal derecha que traduce positividad para receptores de somatostatina (Fig. 4).<img src="125v18n5-13006342fig03.jpg"></img>Fig. 3.--Imágenes planares de cráneo, tórax y abdomen. Se objetiva la intensa captación patológica a nivel nasal. En el resto de proyecciones no existen alteraciones.<img src="125v18n5-13006342fig04.jpg"></img>Fig. 4.--Composición de imagen bruta (inferior derecha) y los tres cortes ortogonales: transaxial, sagital y coronal que ponen de manifiesto la ex-tensión de la captación nasal.En definitiva, se trata de un estesioneuroblastoma de fosa nasal y seno etnoidal derechos en estadio T2No de Dulguerov y Calcaterra y/o estadio B de Kadish.El tratamiento quirúrgico consistió en incisión paralateronasal con extirpación tumoral y de pequeños huesos adyacentes además de resección de lámina cribosa. No se demostró afectación de lámina ni senos paranasales. Posteriormente el paciente fue sometido a radioterapia del volumen virtual tumoral con amplio margen (50 Gy).DISCUSIONLa expresión de receptores de somatostatina en el neuroblastoma olfatorio fue documentada por primera vez en 1996 por Ramsay y cols.7 en un caso de recurrencia tumoral con metástasis a distancia en base de cráneo, región cervical, mediastino y pulmones, que posteriormente fueron confirmadas con RMN.Asimismo, Jekunen y cols.6, documentan un caso de neuroblastoma olfatorio visualizado con 111In-bleomicina, en el momento del diagnóstico, mostrando una excelente captación que se correlacionó con la localización tumoral en la TAC.Este es el primer caso, que conocemos, en el que se utiliza el octreoscan como método diagnóstico coadyuvante con la RMN, para valorar la extensión local y descartar afectación metastásica a distancia. Asimismo, el grado de captación podría correlacionarse con el índice de diferenciación tumoral, de forma similar a lo que ocurre en pacientes afectos de neuroblastoma, mostrando mayor captación los tumores más diferenciados y con mejor pronóstico, ya que el grado tumoral es el factor más importante en determinar el pronóstico para recurrencia y supervivencia8. Además se abren otras opciones terapéuticas como son los análogos de somatostatina7 o bien mediante terapia radioisotópica, aún en fase de experimentación, cuando la captación con octreotida marcada con 111In es de gran intensidad como en este caso.En estos pacientes, aunque raramente se han realizado otros estudios isotópicos, existen en la literatura referencias acerca de la utilización de la gammagrafía ósea para la detección de metástasis óseas9,10.El examen radiológico es esencial para definir con exactitud los límites anatómicos de la lesión y, aunque pueden verse en radiografías planares, la mejor delineación del tumor y su extensión se observan con tomografía axial computerizada (TAC) y RMN. La RMN muestra como hallazgos característicos la presencia de una masa homogénea de tejido blando que se realza con contraste y demuestra erosión ósea acompañada de un amoldamiento del hueso11. Además, puede definir con exactitud la afectación de tejidos blandos y diferenciar entre fluido en senos paranasales y masa tumoral, siendo la imagen coronal la más sensible para excluir extensión intracraneal del tumor1.El tratamiento más recomendado es la cirugía seguida de radioterapia, aunque ninguna combinación de tratamiento ha sido convincentemente útil debido a la escasa casuística y a la ausencia de seguimiento a largo plazo y muchos autores abogan por un tratamiento personalizado acorde al polimorfismo en el crecimiento tumoral12.En nuestro caso, la localización de la captación con octreoscan se correlacionó con la distribución anatómica de la lesión en RMN, haciéndose patente la existencia de receptores de somatostatina y abriendo una nueva posibilidad de tratamiento.<hr></hr>BIBLIOGRAFIA1. Silva A, Stankiewicz J, Raslan W, Maywood I. Pathologic diagnosis: esthesioneuroblastoma of the nasal cavity. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1994;120:465-6.2. 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ISSN: 2253-654X

La Revista Española de Medicina Nuclear e Imagen Molecular, fundada en 1982, es el órgano oficial de expresión de la Sociedad Española de Medicina Nuclear e Imagen Molecular, que aglutina a más de 700 miembros. La revista, que publica seis números regulares al año, tiene como principal objetivo promocionar la investigación y la formación continuada en todos los ámbitos de la Medicina Nuclear. Para ello, sus secciones principales son Originales, Notas Clínicas, Imágenes de Interés y artículos de Colaboración especial. Los trabajos pueden enviarse en español o en inglés y son sometidos a un proceso de revisión por pares. En 2009 se convirtió en la primera revista española del ámbito de la Imagen Médica en tener Factor de Impacto.

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