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Detalle de los 2 componentes celulares que conforman la neoplasia (lipoblastos pleomórficos sobre un fondo sarcomatoso) y del elevado número de mitosis atípicas.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El liposarcoma es el grupo más común de entre las neoplasias mesenquimales malignas. Es una entidad que el patólogo va a encontrar con relativa frecuencia en su práctica diaria, incluso en localizaciones poco habituales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>. Por lo general, son tumores de gran tamaño, de lento crecimiento, indoloros y que cursan con una clínica poco específica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Por ello, y para no demorar el tratamiento, es importante la sospecha temprana y la realización de un adecuado diagnóstico diferencial que permita clasificarlos y graduarlos de acuerdo con las recomendaciones actuales.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La última clasificación de la OMS los divide en 5 grupos: tumor lipomatoso atípico o liposarcoma bien diferenciado (40-45%), liposarcoma desdiferenciado (25%), liposarcoma mixoide (20-30%), liposarcoma pleomórfico (5%) y liposarcoma mixoide pleomórfico (extremadamente raro)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cada subtipo de liposarcoma presenta unas características particulares que ayudan al diagnóstico diferencial. El tumor lipomatoso atípico o liposarcoma bien diferenciado (TLA/LBD) se localiza con más frecuencia en las extremidades y tronco, seguidos del retroperitoneo y del área paratesticular. Histológicamente, están compuestos por una proliferación de adipocitos maduros de tamaños desiguales y ocasionales células estromales fusiformes atípicas. La presencia de lipoblastos es un buen marcador, pero son difíciles de encontrar y no son necesarios para el diagnóstico. El estudio inmunohistoquímico (IHQ) muestra positividad para S-100, MDM2 y CDK4. Los estudios moleculares muestran amplificación para MDM2 o CDK4.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los liposarcomas desdiferenciados se desarrollan a partir de un liposarcoma bien diferenciado, con el retroperitoneo como su localización más común. Histológicamente destaca la transición, abrupta o gradual, desde una zona de liposarcoma bien diferenciado a una zona desdiferenciada. Al surgir de un liposarcoma bien diferenciado, presenta las mismas características IHQ y moleculares que el TLA/LBD.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El liposarcoma mixoide se suele localizar en los tejidos blandos profundos de las extremidades, sobre todo en la musculatura del muslo. En la imagen histológica destaca un patrón de crecimiento nodular, con un estroma mixoide sobre el que asienta una característica red de capilares plexiformes del tipo <span class="elsevierStyleItalic">chicken-wire</span> («reja de gallinero»), cúmulos de mucina y muy ocasionales lipoblastos de pequeño tamaño, uni- o bivacuolados; no se observa pleomorfismo nuclear y el índice mitótico es bajo. Algunos subtipos de liposarcoma mixoide muestran unos hallazgos más agresivos, como son la hipercelularidad y el porcentaje de células redondas, con focos de mitosis y mayor índice proliferativo; este subtipo es el de peor pronóstico. Los estudios IHQ no son específicos ni necesarios para el diagnóstico, aunque se utilizan para descartar otros tumores malignos de células redondas, como por ejemplo el sarcoma de Ewing. Este tipo de liposarcomas presenta, de forma característica, el gen de fusión <span class="elsevierStyleItalic">FUS-DDIT3</span>, resultado de la traslocación t(12;16) (q13.3;p11.2).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al liposarcoma pleomórfico, su localización habitual son las extremidades inferiores y con menor frecuencia las extremidades superiores. En la imagen histológica se observa un fondo de sarcoma indiferenciado de alto grado sobre el que asientan lipoblastos pleomórficos en número variable, cuya presencia es necesaria para el diagnóstico. Se observa un elevado número de mitosis, necrosis y, habitualmente, la presencia de células gigantes multinucleadas acompañantes. El estudio IHQ para MDM2 y CDK4 es negativo. Muestran ausencia de amplificación del gen <span class="elsevierStyleItalic">MDM2</span> mediante estudios moleculares.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por último, el liposarcoma mixoide pleomórfico es una nueva entidad incluida en la última clasificación de la OMS (2020). Se trata de un tumor muy raro, que se da en niños o jóvenes (menores de 30 años) con preferencia por el mediastino. Desde la perspectiva histológica, combina áreas de liposarcoma mixoide con áreas de liposarcoma pleomórfico. No tiene un inmunofenotipo característico. 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En marzo de 2018, en una analítica de rutina, se objetivó una hemoglobina de 4,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl, por lo que se decidió ingreso hospitalario para inicio de tratamiento (hierro intravenoso y transfusiones sanguíneas) y de los estudios necesarios para filiar la anemia.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó entero-TAC, en la que se describió un engrosamiento parietal asimétrico de un segmento de unos 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de un asa de yeyuno, con un diagnóstico de sospecha de adenocarcinoma como opción más probable, sin poder descartar un linfoma.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En abril de 2018 se realizó cirugía de resección y se remitió la muestra al Servicio de Anatomía Patológica de nuestro hospital.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La imagen macroscópica presentaba un segmento de intestino delgado de 79<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de longitud, con una superficie serosa lisa y brillante que, a la apertura, mostraba una tumoración polipoide con una superficie ulcerada que medía 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y se situaba a 29 y 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm respectivamente de los márgenes de resección quirúrgicos. 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Junto a los lipoblastos, se encontraba un componente sarcomatoso, constituido por células fusiformes atípicas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) y presencia de necrosis en el 20% de la tumoración, sin ninguna zona correspondiente a liposarcoma bien diferenciado<span class="elsevierStyleItalic">.</span></p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio IHQ realizado mostró positividad intensa y difusa para vimentina y p53, y positividad focal para MDM2, con un índice proliferativo (ki67) elevado (80%) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Hubo negatividad para la expresión de queratinas (CKAE1/E3, CK7 y CK20), proteína S100, HMB45, CD34, <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>-KIT, DOG-1, melan A, cromogranina, sinaptofisina, actina de músculo liso, actina músculo específica, desmina y CD45. El estudio FISH no mostró amplificación de MDM2.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el mesocolon, a 3,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de esta lesión descrita, se observó un nódulo de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, que presentaba las mismas características morfológicas e inmunofenotípicas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El conjunto de hallazgos morfológicos, inmunohistoquímicos y moleculares fue compatible con liposarcoma pleomórfico de grado histológico 3 de la <span class="elsevierStyleItalic">Grading System of the French Federation of Cancer Centers</span> (FNCLCC). Considerando que se realizó una resección completa de la neoplasia, y dada la comorbilidad asociada del paciente, se decidió solo seguimiento clínico.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la TAC de control realizada 12 meses después se objetivó una lesión en el espesor del músculo glúteo medio izquierdo de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, con densidad heterogénea y captación irregular, no identificada en los estudios previos y compatible con metástasis. Se realizó resección quirúrgica, que confirmó el diagnóstico de metástasis de liposarcoma pleomórfico primario intestinal.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad, el paciente continúa en seguimiento y asintomático.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso, se llegó al diagnóstico de liposarcoma pleomórfico dado el elevado número de lipoblastos pleomórficos, el alto grado de atipia nuclear, las mitosis aberrantes y la necrosis, sin observarse una lesión bien diferenciada adyacente al tumor, ni áreas mixoides tras el amplio muestreo realizado. El diagnóstico se vio reforzado con el perfil IHQ, la positividad focal para MDM2, el elevado índice proliferativo y la ausencia de amplificación de MDM2 mediante FISH.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los diagnósticos de sospecha iniciales por imagen radiológica, adenocarcinoma y linfoma fueron descartados tanto por la morfología histológica como por la negatividad para la expresión de citoqueratinas y antígeno leucocitario común, respectivamente. Otros tumores malignos que se tuvieron en cuenta en el diagnóstico diferencial histológico, debido a la excepcional localización para el liposarcoma, fueron el melanoma (negatividad para proteína S-100, HMB45 y melan A), tumor neuroendocrino (negatividad para cromogranina y sinaptofisina), tumor del estroma gastrointestinal (negatividad para C-KIT y DOG-1), leiomiosarcoma (negatividad para actina de músculo liso, actina músculo específico y desmina) y angiosarcoma (negatividad para CD34).</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro de los liposarcomas, la ausencia de amplificación de MDM2 mediante FISH descarta una desdiferenciación de un liposarcoma bien diferenciado.</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FNCLCC es la clasificación recomendada en la actualidad, ya que es la que mejor refleja el pronóstico de los sarcomas de partes blandas y es la que recogen las principales guías clínicas de referencia como la del College of American Pathologists (CAP)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>. Está basada en 3 parámetros: el tipo histológico, el índice mitótico (ambos con una escala de 1 a 3) y el porcentaje de necrosis (con una escala de 0 a 2). Tras la suma de puntos se obtiene la gradación. En la última reunión de la AJCC, se consensuó que los sarcomas de grado 2 serán considerados como de alto grado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>.</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los liposarcomas pleomórficos son sarcomas agresivos, que muestran recidiva local, un porcentaje de metástasis a distancia del 30-50% y una supervivencia general a los 5 años de alrededor de un 60%. La mayoría de las metástasis ocurre en los pulmones y la pleura. La localización central, la profundidad del tumor, el tamaño y el índice mitótico han sido asociados con un peor pronóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la literatura científica consultada, el primer liposarcoma intestinal fue descrito por Atik y Whittlesey en el año 1957<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Hasta la fecha, solo se han publicado 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos de liposarcoma, de los que solo uno era un liposarcoma pleomórfico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6-10</span></a>.</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque los liposarcomas son neoplasias mesenquimales frecuentes, son muy raros en el intestino delgado y en la mayoría de los casos publicados se trata de liposarcomas bien diferenciados o desdiferenciados.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Financiación</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente estudio no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial ni entidades sin ánimo de lucro.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1773499" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1557800" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1773498" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1557799" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Descripción del caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Financiación" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-12-14" "fechaAceptado" => "2021-03-07" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1557800" "palabras" => array:5 [ 0 => "Liposarcoma" 1 => "Liposarcoma pleomórfico" 2 => "Intestino delgado" 3 => "Clasificación OMS" 4 => "Clasificación FNCLCC" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1557799" "palabras" => array:5 [ 0 => "Liposarcoma" 1 => "Pleomorphic liposarcoma" 2 => "Small bowel" 3 => "WHO Classification" 4 => "FNCLCC Grading System" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los liposarcomas son el grupo más común de las neoplasias mesenquimatosas malignas. Suelen aparecer en las extremidades y en el retroperitoneo. Es excepcional su localización intestinal. Se presenta el caso de un varón de 75 años que fue hospitalizado por anemia severa, en cuya TC se objetivó un engrosamiento de asa yeyunal de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm sospechoso de neoplasia. Se realizó resección parcial de intestino delgado. Macroscópicamente se identificó una tumoración polipoide ulcerada de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm. Microscópicamente se observó una neoplasia bien delimitada, ulcerada, de transición abrupta con una mucosa circundante normal, compuesta por lipoblastos pleomórficos sobre un fondo sarcomatoso. Existen muy pocos casos publicados de liposarcomas intestinales, la mayoría de los cuales eran liposarcomas bien diferenciados o desdiferenciados. Se presenta el caso de un liposarcoma pleomórfico de intestino delgado por su excepcional localización y la importancia en su diagnóstico diferencial.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Liposarcomas are the most common group of malignant mesenchymal neoplasms. They usually occur in the extremities and the retroperitoneum and only rarely in the intestine. We report the case of a 75-year-old man presenting with severe anaemia. A CAT scan revealed a 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm thickening of the jejunal loop, arousing the suspicion of a neoplasm. A partial resection of the small intestine was performed. Macroscopy showed a 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm ulcerated, polypoid mass. Microscopically, a well circumscribed, ulcerated tumour was seen, which had well-defined margins with the surrounding normal mucosa. It consisted of pleomorphic lipoblasts within a sarcomatous background. Very few cases of intestinal liposarcomas have been published and the majority report well-differentiated or undifferentiated liposarcomas. We present a case of a pleomorphic liposarcoma of the small intestine, which is an unusual location and emphases the importance of a comprehensive differential diagnosis.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 495 "Ancho" => 905 "Tamanyo" => 115852 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Fotografía de la pieza quirúrgica tras sección transversal, en la que se aprecian las características macroscópicas del tumor principal y del nódulo adyacente.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1131 "Ancho" => 1505 "Tamanyo" => 660214 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) H-E (20x) y B) H-E (40x). 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ARTÍCULO BREVE
Liposarcoma pleomórfico originado en una localización inusual. Presentación de caso
Pleomorphic liposarcoma arising in an unusual site. A case report
Gloria Meijide Santos
, María Poch Arenas, Carlos Javier Grau Polo, Raúl Rodríguez Aguilar
Autor para correspondencia
Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de Cabueñes, Gijón, España
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Rev Esp Patol. 2023;56:e1-e510.1016/j.patol.2023.04.001