CASO CLÍNICO
Angioleiomioma del conducto lacrimonasal. Una rara causa de obstrucción de la vía lagrimal
Lacrimonasal duct angioleiomyoma. A rare cause of obstruction of the lagrimal drainage system
Yolanda Escamilla Carpinteroa,
, María Teresa Sellares Fabresb, Carmen Blázquez Mañac, Mario Prenafeta Morenod
Autor para correspondencia
a Servicio de ORL, Hospital Universitario Parc Taulí, Sabadell, España
b Servicio de Oftalmología, Hospital Universitario Parc Taulí, Sabadell, España
c Servicio de Patología, Hospital Universitario Parc Taulí, Sabadell, España
d Servicio de Radiodiagnóstico, UDIAT, Hospital Universitario Parc Taulí, Sabadell, España
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A) Áreas mesenquimales con trama de tejido fibroelástico. B) Áreas epiteliales con característica perla córnea (flecha fina). C) Área mesenquimal con aumento del volumen y desdiferenciación celular. D) Área epitelial, con pleomorfismo celular y mitosis atípicas (flecha gruesa).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Tomàs Pérez-Carbonell, Chakib Taleb-Ferroukhi, Jordi Calvo-Gómez, Jaime Marco-Algarra" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Tomàs" "apellidos" => "Pérez-Carbonell" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Chakib" "apellidos" => "Taleb-Ferroukhi" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Jordi" "apellidos" => "Calvo-Gómez" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Jaime" "apellidos" => "Marco-Algarra" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173573521000727" "doi" => "10.1016/j.otoeng.2021.07.001" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573521000727?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651920301291?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00016519/0000007200000004/v1_202107040532/S0001651920301291/v1_202107040532/es/main.assets" ] "itemAnterior" => array:19 [ "pii" => "S0001651920301655" "issn" => "00016519" "doi" => "10.1016/j.otorri.2020.08.002" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2021-07-01" "aid" => "1043" "copyright" => "Sociedad Española de Otorrinolaringología y Cirugía de Cabeza y Cuello" "documento" => "simple-article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "crp" "cita" => "Acta Otorrinolaringol Esp. 2021;72:256-61" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "es" => array:13 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">COMUNICACIÓN BREVE</span>" "titulo" => "Utilidad de la mucoplastia endonasal en el tratamiento quirúrgico de la rinosinusitis crónica con pólipos nasales. 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Se aprecia como estas diferencias de medias es más favorable en el grupo de pacientes intervenidos mediante mucoplastia de fosa nasal izquierda (<span class="elsevierStyleItalic">p</span> = 0,027).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Ramón Moreno-Luna, Jaime González-García, José Palacios-García, Juan Manuel Maza-Solano, Alfonso del Cuvillo Bernal, Serafín Sánchez-Gómez" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Ramón" "apellidos" => "Moreno-Luna" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Jaime" "apellidos" => "González-García" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "José" "apellidos" => "Palacios-García" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Juan Manuel" "apellidos" => "Maza-Solano" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "Alfonso" "apellidos" => "del Cuvillo Bernal" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "Serafín" "apellidos" => "Sánchez-Gómez" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173573521000557" "doi" => "10.1016/j.otoeng.2020.08.003" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173573521000557?idApp=UINPBA00004N" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0001651920301655?idApp=UINPBA00004N" "url" => "/00016519/0000007200000004/v1_202107040532/S0001651920301655/v1_202107040532/es/main.assets" ] "es" => array:16 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">CASO CLÍNICO</span>" "titulo" => "Angioleiomioma del conducto lacrimonasal. 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La dacriocistografía mostró dilatación severa del saco lacrimal con estenosis del conducto lacrimonasal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se programó cirugía endoscópica para realizar una turbinectomía a nivel del cornete inferior izquierdo, explorar la desembocadura de la vía lagrimal y realizar sondaje de la misma, en colaboración con Oftalmología. En el acto quirúrgico, además de la hipertrofia turbinal, se observó una tumoración de más de 3 cm en la válvula de Hasner y dentro del conducto lacrimonasal, que se resecó por vía endoscópica en dos fragmentos, siendo de unos 2 cm el que ocupaba el interior del conducto, tal como se observa en la fotografía (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C). Pese a observarse la gran dilatación del conducto lacrimonasal se realizó un sondaje bicanalicular de la vía lagrimal, que se mantuvo durante el primer mes postoperatorio (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>D).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El resultado anatomopatológico informó de un angioleiomioma, al encontrar una proliferación de células de morfología fusocelular que se originaban en las paredes musculares de las estructuras vasculares, sin observar atipia citológica y mostrando positividad para actina de músculo liso y CD31, marcador con el que se observan los endotelios de las estructuras vasculares (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A-C). Casualmente, en el cornete inferior, se encontró un componente de papiloma schneideriano de patrón invertido.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente, después de un año, permanece asintomático y la exploración endoscópica muestra un conducto lacrimonasal dilatado, pero sin alteraciones (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>D).</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tumores del conducto lacrimonasal representan el 4,6% de todas las obstrucciones lagrimales siendo el 72% malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Surgen del epitelio ciliado del saco y del conducto o de las glándulas serosas y mucosas, dando lugar a oncocitomas, carcinomas adenoides quísticos, adenocarcinomas o adenomas pleomorfos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El leiomioma vascular o angioleiomioma, es un tumor benigno del músculo liso que se encuentra habitualmente en útero, piel, aparato gastrointestinal, tejidos blandos y peritoneo, debido a la abundancia de células musculares lisas en estas zonas, constituyendo el 1% de todos los tumores benignos. Su aparición en la cavidad nasal, senos paranasales y estructuras de la vía lagrimal es extremadamente rara debido a la escasa presencia de fibras de músculo liso en estas localizaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Wang et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> en un estudio retrospectivo acerca de leiomioma vascular en cabeza y cuello, entre 1988 y 2001, encontraron 21 pacientes: solo en dos se encontraban en la cavidad nasal.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel orbitario existen 25 casos publicados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> y hasta la fecha dos en el saco lagrimal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>, siendo nuestro caso el primero con origen en el conducto lacrimonasal.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El leiomioma sinonasal representa menos del 1% de todas las tumoraciones no epiteliales benignas. El cornete inferior tiene una abundancia relativa de músculo liso en comparación con otras localizaciones nasosinusales y, por ello, dentro de la rareza, es la localización más común, seguida del septum nasal y del vestíbulo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>. Según los diferentes autores, son masas pequeñas, no mayores de 2 cm.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La causa del leiomioma vascular todavía es incierta, aunque el trauma, la terapia con esteroides y el desequilibrio hormonal han estado implicados en el pasado.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen tres teorías para explicar su origen: por una diferenciación aberrante del mesénquima, por una proliferación tumoral en elementos de músculo liso en la pared de los vasos sanguíneos, teoría más aceptada, o una teoría mixta de las anteriores.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Radiológicamente, se presenta como un tumor bien definido, homogéneo en la TC, hipodenso o isodenso, y en la RM se muestra como una lesión isointensa en las imágenes ponderadas en T1 e hiperintensa en T2<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. El diagnóstico diferencial se debe realizar con tumores vasculares como el hemangiopericitoma, hemangioma o angiofibroma, leiomiosarcoma, neurofibroma y schwannoma, basándonos muchas veces en pruebas de imagen, aunque en nuestro caso no se realizó la TC con contraste y tampoco se solicitó RM. No hay informes de transformación maligna, siendo la recurrencia rara.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La histopatología proporciona un diagnóstico definitivo, mostrando lesión constituida por estructuras vasculares prominentes, con marcada proliferación de células fusiformes que se disponen en haces entrecruzados y que muestran núcleos ovalados o alargados sin atipia citológica, citoplasmas alargados eosinófilos con cambios de vacuolización y que se encuentran en relación con estas estructuras vasculares. Estas células son positivas para actina de músculo liso. Hay ausencia de mitosis, que es una característica diferencial respecto al leiomiosarcoma, ya que el índice mitótico es el indicador histológico más útil en lesiones benignas.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En pacientes con tumores del saco lagrimal o del conducto lacrimonasal que no afectan los canalículos, la cirugía endoscópica se ha convertido en el tratamiento de elección, dados los avances de esta técnica. Las tasas de éxito son equivalentes a los abordajes externos, pero con menores complicaciones postoperatorias, mejor resultado estético y con un tiempo de recuperación más corto.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Financiación</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no hemos tenido ninguna fuente de financiación.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflicto de intereses</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no tenemos ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Financiación" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-01-19" "fechaAceptado" => "2020-03-15" "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1584 "Ancho" => 1674 "Tamanyo" => 290817 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imágenes de diagnóstico. 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| 2023 Marzo | 2 | 3 | 5 |
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| 2022 Agosto | 2 | 2 | 4 |
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| 2021 Julio | 2 | 2 | 4 |