Fusión esplenogonadal. Presentación de un caso y revisión de la literatura médica

Álvarez Maestro, M.; López-Tello, J.; Domínguez Franjo, P.; Ríos González, E.; Martínez-Piñeiro, L.
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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fusi&#243;n esplenogonadal&#44; en ocasiones denominada como el bazo supernumerario ect&#243;pico intraescrotal&#44; es una entidad relativamente infrecuente&#44; a juzgar por los escasos casos publicados&#44; en la que se encuentran restos espl&#233;nicos unidos a la superficie del teste o del epid&#237;dimo e incluso en situaci&#243;n intragonadal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su incidencia exacta se desconoce&#44; pudiendo ser l&#243;gicamente mayor que la publicada&#46; En la actualidad y seg&#250;n Montes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y Prada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; los casos cifrados son unos 160<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente se manifiesta como un tumor testicular o una masa paratesticular&#44; pudiendo diagnosticarse tambi&#233;n durante la cirug&#237;a de la criptorquidia &#40;en nuestro caso&#41; o de la hernia inguinal&#46; Esta entidad suscita inter&#233;s porque su presentaci&#243;n como un tumor palpable provoca la puesta en marcha de todo un armamento anal&#237;tico e iconogr&#225;fico que suele acabar en quir&#243;fano&#46; El conocimiento de su existencia&#44; aunque no impide en la mayor&#237;a de los casos la actuaci&#243;n quir&#250;rgica&#44; puede evitar una actitud excesivamente agresiva en algunos casos&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de raza negra que acudi&#243; a nuestra consulta por ausencia de ambos test&#237;culos en la bolsa escrotal&#46; A la exploraci&#243;n f&#237;sica destacaba la presencia de caracteres sexuales secundarios poco desarrollados&#44; el escroto de peque&#241;o tama&#241;o y los test&#237;culos no palpables ni en la bolsa ni en los conductos inguinales&#46; En la anal&#237;tica presentaba&#58; FSH&#58; 50&#44;53<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml&#44; LH&#58; 27&#44;39<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mU&#47;ml&#44; testosterona&#58; 3&#44;54<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml y testosterona libre&#58; 5&#44;96<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml &#40;hipogonadismo hipergonatr&#243;fico&#41;&#46; En la RMN no se visualizaron los test&#237;culos en la bolsa escrotal&#44; identific&#225;ndose im&#225;genes compatibles con los test&#237;culos de morfolog&#237;a ovoidea&#46; Posteriormente se solicit&#243; seminograma&#44; siendo el resultado &#171;ausencia de espermatozoides en fresco ni en el sedimento poscentrifugaci&#243;n de toda la muestra&#44; por lo que no se efectu&#243; criopreservaci&#243;n&#187;&#46; Tras estos hallazgos&#44; se plante&#243; al paciente conservaci&#243;n testicular para preservar la producci&#243;n hormonal&#44; pero finalmente opt&#243; por orquiectom&#237;a bilateral laparosc&#243;pica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41; &#43;colocaci&#243;n de pr&#243;tesis testicular bilateral&#43;tratamiento hormonal sustitutivo posterior&#46; La descripci&#243;n anatomopatol&#243;gica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41; del test&#237;culo izquierdo consist&#237;a en t&#250;bulos constituidos s&#243;lo por las c&#233;lulas de Sertoli&#44; sin evidencia de neoplasia intratubular y&#44; en continuidad con el par&#233;nquima&#44; un bazo accesorio sin alteraciones &#40;&#171;<span class="elsevierStyleItalic">fusi&#243;n esplenogonadal</span>&#187;&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se conoce como &#171;<span class="elsevierStyleItalic">fusi&#243;n esplenogonadal</span>&#187; a la alteraci&#243;n cong&#233;nita caracterizada por la fusi&#243;n an&#243;mala entre el bazo y la g&#243;nada y derivados del mesonefros&#46; Aunque puede aparecer en los dos sexos&#44; es mucho m&#225;s frecuente en el masculino &#40;relaci&#243;n de 9 a 1 o de 15 a 1&#44; seg&#250;n diversos autores&#41;&#44; aunque hay que anotar 4 casos publicados en mujeres&#44; en el que el tejido espl&#233;nico se encontraba adyacente al ovario y al mesoovario&#46; Existen casos descritos en intersexos&#46; La primera descripci&#243;n de esta entidad data de 1889 cuando Pommer<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> la describi&#243;&#44; aunque parece ser que previamente hab&#237;a sido referenciada por Boestrom 6 a&#241;os antes &#40;citado por Knorr y Borden<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#41;&#46; En 1988&#44; Petrik<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> recluta y estudia la mayor serie compuesta por 87 casos&#46; Hasta la fecha&#44; se han descrito unos 160 casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera larga serie que inclu&#237;a 30 casos se debe a Putschar y Manion<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#44; que en 1956 diferencian dos formas de esta entidad&#58; continua y discontinua&#46; En la primera&#44; el bazo y los restos espl&#233;nicos adheridos al teste&#44; al epid&#237;dimo o deferente se unen mediante un cord&#243;n fibroso&#44; que si bien acostumbra a situarse a nivel retroperitoneal&#44; puede encontrarse ocasionalmente intraperitoneal&#46; En la forma discontinua no se encuentra uni&#243;n entre ambas estructuras&#46; La frecuencia se reparte al 50&#37; entre ambas formas&#46; Hay autores que recuerdan que la cuerda de uni&#243;n puede romperse&#44; con lo que la forma continua pudiera transformarse en discontinua&#46; Los restos espl&#233;nicos adheridos al teste se encuentran separados de &#233;ste por una c&#225;psula&#44; aunque hay casos descritos en los que el tejido espl&#233;nico se ha localizado a nivel intratesticular&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se puede diagnosticar a cualquier edad &#40;1&#8211;81 a&#241;os&#41;&#44; aunque la mitad de los casos se publican en ni&#241;os&#44; pero con preferencia por debajo de los 20 o 30 a&#241;os&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque la gran mayor&#237;a son izquierdos&#44; se han descrito en el lado derecho&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Embriol&#243;gicamente&#44; en la 5&#46;<span class="elsevierStyleSup">a</span> o 6&#46;<span class="elsevierStyleSup">a</span> semana del desarrollo ocurren complejos procesos de rotaci&#243;n gastrointestinal&#44; momento en que el duodeno y el p&#225;ncreas quedan retroperitoneales&#44; implicando esto la fusi&#243;n de las superficies cel&#243;micas adyacentes&#44; durante la que una posible adherencia del mes&#233;nquima espl&#233;nico al esbozo gonadal y su posterior arrastre durante el descenso de la g&#243;nada podr&#237;a explicar tanto el maldescenso testicular como la presencia del tejido espl&#233;nico yuxtagonadal&#46; Tambi&#233;n est&#225;n muy cerca las estructuras precursoras de los huesos del hombro&#44; lo cual est&#225; probablemente relacionado con la asociaci&#243;n a malformaciones en las extremidades&#46; El origen embriol&#243;gico de esta alteraci&#243;n no explica la diferencia de incidencia entre los dos sexos&#44; aunque es posible que los casos en el ovario est&#233;n infradiagnosticados dado que no pueden ser explorados con la misma facilidad que el test&#237;culo&#44; por lo que probablemente si no causan s&#237;ntomas no se lleguen a diagnosticar&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tan solo los pocos casos de presencia del bazo intragonadal quedar&#237;an dif&#237;cilmente explicados por la teor&#237;a anterior&#44; imaginando que estos casos se producir&#237;an como consecuencia de la inducci&#243;n de potencias hematopoy&#233;ticas en el mes&#233;nquima gonadal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad&#44; hay otra teor&#237;a que achaca a un anormal desarrollo del ligamento suspensorio craneal testicular una anormal involuci&#243;n&#44; con la consiguiente criptorquidia y colonizaci&#243;n del ligamento an&#243;malo por las c&#233;lulas espl&#233;nicas&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el 30&#37; de las formas continuas se han descrito anomal&#237;as cong&#233;nitas asociadas&#44; tales como criptorquidia&#44; peromelia&#44; micrognatia&#44; hipoglosia&#44; defectos palatinos&#44; polimicrogiria&#44; craneosinostosis&#44; espina b&#237;fida&#44; defectos card&#237;acos&#44; hernia diafragm&#225;tica&#44; pulm&#243;n hipopl&#225;sico y anomal&#237;as anorrectales&#46; Cuando Putschar y Manion<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> describieron las dos formas&#44; asociaron la continua con un alto porcentaje de criptorquidia y hernia inguinoescrotal debido al defecto en el cierre inguinal que produce el cord&#243;n fibroso&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#237;nicamente se traducen en el 40&#37; de los casos por la aparici&#243;n de una masa paratesticular&#44; preferentemente situada en relaci&#243;n con el polo superior testicular&#44; lo que en ocasiones&#44; cuando est&#225; &#237;ntimamente unida&#44; la hace de dif&#237;cil diagn&#243;stico diferencial con masas s&#243;lidas paratesticulares &#40;rabdomiosarcoma&#44; linfoma&#44; met&#225;stasis&#44; etc&#46;&#41;&#46; Aunque la existencia de restos espl&#233;nicos a nivel del escroto no suele plantear ning&#250;n problema&#44; hay que recordar que el bazo&#44; aunque sea ect&#243;pico&#44; puede padecer las mismas alteraciones que su hom&#243;logo en situaci&#243;n normal&#44; esto explica que en los casos de hiperesplenismo y en aquellas enfermedades con participaci&#243;n espl&#233;nica&#44; como malaria&#44; parotiditis&#44; mononucleosis o leucemias&#44; los restos adyacentes al teste pueden participar a la par que el bazo&#44; produciendo un aumento de la masa asociada a dolor&#46; Tambi&#233;n se han descrito casos de rotura asociada&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fusi&#243;n continua se presenta&#44; en ocasiones&#44; con sintomatolog&#237;a abdominal&#44; pudiendo llegar a producirse casos de obstrucci&#243;n intestinal cuando la cuerda de uni&#243;n se encuentra en situaci&#243;n intraperitoneal o aparecer dentro del cuadro cl&#237;nico de criptorquidia&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque excepcionales&#44; est&#225;n descritos 3 casos de tumor germinal asociados a fusi&#243;n esplenogonadal&#44; en los tres exist&#237;a el antecedente de criptorquidia asociada&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico acostumbra a ser un hallazgo durante la exploraci&#243;n quir&#250;rgica de una masa paratesticular o durante la intervenci&#243;n quir&#250;rgica de una hernia inguinoescrotal o una criptorquidia&#44; aunque la mayor&#237;a se presenta como n&#243;dulos palpables en el escroto sin otros s&#237;ntomas&#46; Si existiera la sospecha razonable en cuanto a la existencia de una fusi&#243;n esplenogonadal &#40;la coexistencia de alteraciones &#243;seas con masa escrotal izquierda asintom&#225;tica&#41;&#44; hay autores que preconizan el empleo de radion&#250;clidos con Tc99m para confirmar o descartar esta entidad&#46; Se han descrito dos casos de diagn&#243;stico ecogr&#225;fico prenatal &#40;malrotaci&#243;n gastrointestinal m&#225;s s&#237;ndrome de fusi&#243;n esplenogonadal&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ecogr&#225;ficamente&#44; el bazo accesorio no difiere ecog&#233;nicamente del teste normal&#44; evidenci&#225;ndose una masa bien delimitada de entre 2 y 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en &#237;ntima relaci&#243;n paratesticular&#46; Curiosamente&#44; Patel aconseja fijarse en el movimiento del bazo cuando se maniobre una masa de estas caracter&#237;sticas&#44; transmitiendo el movimiento desde el test&#237;culo hasta este&#44; situaci&#243;n que tan solo ocurrir&#237;a en los casos de fusi&#243;n continua&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Macrosc&#243;picamente&#44; durante la exploraci&#243;n quir&#250;rgica&#44; la fusi&#243;n esplenogonadal se manifiesta como una masa s&#243;lida de entre 2 y 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de tama&#241;o&#44; de coloraci&#243;n roja&#44; compuesta por un par&#233;nquima similar al bazo&#46; Histol&#243;gicamente&#44; se compone del tejido espl&#233;nico absolutamente normal&#44; que incluye pulpa roja y sinusoides&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante el diagn&#243;stico exploratorio se aconseja obtener una muestra del tejido urgente para que el pat&#243;logo lo certifique pudiendo as&#237; realizar una ex&#233;resis parcial de la masa&#44; preservando el teste sobre todo en varones j&#243;venes&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como an&#233;cdota&#44; hay autores&#44; como Patel&#44; que aconsejan la b&#250;squeda del tejido espl&#233;nico ect&#243;pico cuando se requiera una esplenectom&#237;a&#44; suponiendo una alta frecuencia de esta entidad en forma asintom&#225;tica&#44; dado que al ser un tejido normal&#44; aunque ect&#243;pico&#44; los remanentes ser&#237;an funcionalmente normales&#44; pudiendo recidivar los s&#237;ntomas derivados del hiperesplenismo&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El inter&#233;s cl&#237;nico de la &#171;<span class="elsevierStyleItalic">fusi&#243;n esplenogonadal</span>&#187; radica&#44; adem&#225;s de en su baja frecuencia&#44; en que la mayor&#237;a son diagnosticadas como tumoraci&#243;n intraescrotal que obliga a cirug&#237;a y a orquiectom&#237;a en muchas ocasiones&#44; pudiendo esta evitarse si existiera la sospecha previa&#44; ya que la mera existencia del tejido espl&#233;nico normal en el escroto no constituye ning&#250;n tipo de problema para el paciente&#46; Asimismo&#44; hay que tener presente que el tejido espl&#233;nico accesorio y ect&#243;pico puede participar de aquellos procesos que afecten al bazo provocando esplenismo&#44; como en parotiditis&#44; leucemias&#44; mononucleosis&#44; incluso malaria&#46; De esta manera&#44; los restos espl&#233;nicos se manifestar&#237;an aumentando de tama&#241;o a nivel escrotal&#46;</p></span>"
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