Comunicación corta
Cefalea troclear primaria. Un dolor periorbitario con diagnóstico y tratamiento específicos
Primary trochlear headache. A periorbital pain with a specific diagnosis and treatment
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A-C) Alteraciones producidas durante el primer brote: al inicio, un mes después y a los 2 meses, respectivamente. En el OD se produce deterioro progresivo del cuadrante temporal de CFNR con alteración persistente de sector nasal de la CCG y hemianopsia temporal en el campo visual (B), que se resuelve con el tratamiento (C). En el OI se observa aumento de la CFNR (A) seguida de adelgazamiento de dicha capa (B-C), con alteración progresiva de la CCG y amaurosis completa en el campo visual. D) Afectación del segundo brote, con empeoramiento del sector temporal de la CFNR, leve adelgazamiento de la CCG y sin afectación del campo visual en el OD. E) Alteraciones producidas en el OD por el tercer brote, con empeoramiento de la CFNR, adelgazamiento difuso de la CCG y escotoma altitudinal superior. F) Afectación final del OD, con mantenimiento de la alteración de la CFNR, abolición de la CCG y mejoría del campo visual.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "A. 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B) Este dolor se intensifica con la supraducción de la mirada.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El dolor asociado a la cefalea se produce fundamentalmente por la activación de receptores nociceptivos periféricos. Recientemente, se ha descrito que los receptores existentes en las estructuras perioculares pueden actuar como fuente de origen y modulación de nuevas cefaleas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se describe el caso de una paciente adolescente diagnosticada de migraña que consulta por una cefalea que asocia dolor periorbitario.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 13 años, con diagnóstico previo de migraña, que ingresa desde Urgencias por cefalea invalidante, refractaria a analgésicos, de 10 días de evolución. Refiere un dolor atípico, de localización en ángulo interno supraorbitario izquierdo, con irradiación hemicraneal e ipsolateral, de inicio insidioso y que ha aumentado progresivamente de intensidad. La cefalea cursa de forma episódica y alterna dolor de muy alta intensidad (de unos 5 min de duración), con un dolor residual moderado. Desde el inicio, asocia fotofobia moderada, así como abdominalgia, con vómitos incoercibles. No presenta sintomatología trigémino-autonómica ni alteraciones visuales. La presión arterial y la frecuencia cardiaca son normales, así como la exploración neurológica y por aparatos. En la valoración oftalmológica se descarta déficit de agudeza visual, siendo el fondo de ojo normal. La reactividad y los reflejos pupilares, así como la motilidad ocular, también son normales. Sin embargo, con la palpación de la tróclea en el ángulo superointerno del ojo izquierdo se objetiva una reagudización del dolor que provoca palidez, sudoración y vómitos. Dada la refractariedad del dolor, se solicita estudio con analítica básica y función tiroidea, siendo normal. Se realiza resonancia cerebral el primer día del ingreso para descartar origen secundario de la cefalea y se amplía el estudio con secuencias de angiorresonancia para descartar trombosis de senos venosos. Por la unilateralidad del dolor y ante la sospecha de una cefalea de origen trigémino-autonómica, se pauta carbamazepina y después indometacina, sin ninguna mejoría. Antes del ingreso, la paciente había recibido tratamiento con topiramato como profilaxis para la migraña. Finalmente, tras los hallazgos de la exploración ocular, se indica inyección tópica de anestésico con lidocaína y corticoide (5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de triamcinolona) en la región troclear izquierda, con lo que se inicia una mejoría llamativa. A las 48 h, la paciente puede ser dada de alta, sin sintomatología digestiva y sin apenas dolor orbitario, ni hemicraneal. En el seguimiento, a los 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses, la paciente se mantiene asintomática, sin haber tenido que recibir nuevas infiltraciones.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tróclea es una estructura cartilaginosa localizada en el extremo superomedial de la órbita. Esta contiene el tendón del músculo oblicuo superior, está inervada por ramas sensitivas del nervio oftálmico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a> y se localiza muy próxima a los nervios supratroclear e infratroclear. La importancia de la tróclea es que su inervación sensitiva genera aferencias nociceptivas sobre el nervio trigémino<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>, lo que la convierte en un punto de activación para distintos tipos de cefaleas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,4</span></a>. El dolor que origina es periorbitario, irradiándose frontalmente y de manera ipsolateral, hasta en 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>tercios de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dentro de la última clasificación internacional de cefaleas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, se incluye la cefalea asociada a trocleítis, descrita por el grupo de Yangüela et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En esta, la fricción que ejerce el tendón del músculo oblicuo superior al moverse bajo la tróclea origina una inflamación de la misma o trocleítis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Aunque la etiología suele ser idiopática<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>, se han descrito casos de causa autoinmune, reumatológica, traumática o tumoral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>. De hecho, recientemente ha sido publicado el caso de una trocleítis asociada a sinusitis en un paciente en edad pediátrica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. A veces, las trocleítis pueden ser bilaterales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,7,8</span></a> y en algunos casos pueden asociar diplopía en la mirada vertical o limitaciones en la supraducción<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El grupo de Yangüela et al. ha descrito también a otros pacientes con cefalea de origen troclear, pero sin inflamación de la misma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. A este cuadro clínico se lo denomina cefalea troclear primaria. Aunque se ha observado que esta entidad es más frecuente que la trocleítis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, todavía no ha sido incluida en la última clasificación internacional de cefaleas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La clínica de estos pacientes es similar a los pacientes con la trocleítis, pero más intensa y limitante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. El dolor referido puede tener un inicio abrupto (25%) o insidioso (75%), con un patrón temporal crónico (90%) o remitente (10%), en el que la mayoría de los afectados describen un dolor basal continuo con brotes de dolor muy importantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Durante las exacerbaciones, el dolor puede ser diario hasta en el 85% de los casos y puede reagudizarse durante el sueño hasta en el 50% (debido a los movimientos oculares rápidos del sueño REM), lo cual genera la necesidad de consultar en urgencias hasta en el 70% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. A diferencia de la trocleítis, no existe limitación en la motilidad ocular ni diplopía asociada. El diagnóstico es de exclusión. En esta entidad, se cree que el origen fisiopatológico del dolor deriva de la irritación mecánica que se produce en los nervios supratroclear e infratroclear, como consecuencia de su estrecho contacto anatómico con la tróclea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Por todo ello, las características de la cefalea descrita en el caso clínico parecen compatibles con este cuadro. Actividades como la lectura, que inducen un mayor uso del músculo oblicuo superior, pueden producir un aumento del dolor y ser un factor favorecedor, aunque no siempre existe un desencadenante claro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Esta paciente, que no tenía déficit visual conocido, negaba alguna actividad reciente que hubiese podido desencadenar el cuadro clínico actual.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es importante conocer que los estímulos nociceptivos de la tróclea pueden desencadenar y perpetuar otros tipos de cefalea, dificultando el diagnóstico. En el caso de la cefalea troclear primaria, se ha objetivado que hasta el 60% de los pacientes pueden asociar otras cefaleas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>, habiendo sido ya descritos casos de hemicránea paroxística con enfermedad troclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. La importancia de todo esto radica en que la cefalea asociada a la trocleodinia no mejorará hasta no llevar a cabo el tratamiento de esta última<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3,9</span></a>. Esto explica que en el caso clínico la paciente asocie a su dolor periorbitario sintomatología digestiva y fotofobia, más propios de una migraña. Por ello, cobra importancia realizar siempre la exploración de la tróclea en pacientes pediátricos con dolor periorbitario, ya que existen maniobras que permiten desencadenar el dolor (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Ha de tenerse en cuenta que estas maniobras también pueden ser positivas en pacientes con otras enfermedades orbitarias, como tumores, miositis o enfermedad tiroidea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es recomendable realizar cribado de enfermedades secundarias en pacientes con dolor troclear, con analítica con perfil reumatológico y autoinmunidad tiroidea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>, así como una prueba de imagen orbitaria que evidenciará si existe inflamación de la tróclea o infiltración tumoral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Existen autores que han considerado que si la anamnesis y la exploración física no son indicativas de ningún otro proceso sistémico, podría no ser obligatorio realizar estudios complementarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, ya que en la mayoría de los pacientes la etiología es idiopática<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. En esta paciente se realizó una prueba de imagen que descartó enfermedad intracraneal e inflamación de la tróclea. Los estudios analíticos fueron solicitados una vez orientado el diagnóstico.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de los pacientes con dolor troclear de origen primario, con o sin inflamación de la tróclea, consiste en la inyección de antiinflamatorios no esteroideos, pudiéndose utilizar los corticoides locales en los casos refractarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. La adición de un anestésico local permite una prueba de confirmación rápida. Con dicho tratamiento suele haber una mejoría muy llamativa de la sintomatología a las 48 h en hasta el 90% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, ya que disminuyen las aferencias nociceptivas sobre el trigémino. Si existen recaídas, se pueden realizar nuevas inyecciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,8</span></a>. Como efecto secundario, se han descrito hematomas locales de escasa consideración<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,8</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por tanto, aunque la literatura es escasa y las cefaleas con trocleodinia no son muy frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, esta entidad ha de ser tenida en cuenta en todas las cefaleas periorbitarias, incluyendo a los pacientes pediátricos. La exploración de la tróclea cobra mayor importancia en el niño, que, a veces, describirá peor las características de su dolor. Hasta la fecha, son pocos los casos descritos en la edad pediátrica, probablemente porque esta entidad esté infradiagnosticada. Falta por conocer si el paciente pediátrico tendrá unas características distintas en cuanto al origen, el tratamiento y el pronóstico de este cuadro cuando se describan series más amplias.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no presentan conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1560230" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407298" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1560229" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1407297" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2019-04-05" "fechaAceptado" => "2019-08-06" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1407298" "palabras" => array:4 [ 0 => "Migraña" 1 => "Dolor orbitario" 2 => "Inyección de esteroides" 3 => "Cefalea troclear" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1407297" "palabras" => array:4 [ 0 => "Migraine" 1 => "Orbital pain" 2 => "Steroid injection" 3 => "Trochlear headache" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La cefalea troclear primaria es una causa de cefalea periorbitaria descrita en adultos, poco conocida. Esta entidad puede dar lugar a un dolor muy invalidante. Además, puede asociarse a otro tipo de cefaleas, dificultando aún más su identificación. Para diagnosticar esta enfermedad es necesario que la exploración de la tróclea sea incorporada en la práctica clínica habitual del paciente con cefalea, lo cual permitirá poder establecer un tratamiento adecuado.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una paciente adolescente con diagnóstico de migraña que ingresó por un cuadro de cefalea invalidante secundaria a una cefalea troclear primaria.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Primary trochlear headache is a little-known cause of periorbital headache described in adults. It can involve very disabling pain. In addition, it can be associated with other types of headaches, making them even more difficult to identify. To diagnose this pathology, it is necessary that the examination of the trochlea be incorporated into the usual clinical practice of the patient with headache, which will allow the establishment of an adequate treatment.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The case is presented of an adolescent patient with a diagnosis of migraine, who was admitted with a disabling headache secondary to a primary trochlear headache.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1012 "Ancho" => 1000 "Tamanyo" => 81829 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Maniobra de exploración de la tróclea. A) Al palpar el ángulo superointerno de la órbita se desencadena el dolor. 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