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Ubicación inusual de un tumor vascular endotelial raro" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "tieneResumen" => array:2 [ 0 => "es" 1 => "en" ] "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "409" "paginaFinal" => "412" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Intravascular papillary endothelial hyperplasia (Masson's tumor) of the conjunctiva. Unusual location of a rare vascular tumor" ] ] "contieneResumen" => array:2 [ "es" => true "en" => true ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1500 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 332850 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A: Masa nodular sésil bajo examen de lámpara de hendidura. Destaca la forma multilobular, así como la elevación de la lesión. B: Apariencia clínica de la conjuntiva tras la escisión. C-D: El examen microscópico revela crecimiento del endotelio a lo largo de los contornos del trombo, que lo divide en papilas gruesas con núcleos de fibrina. (C: H&E, magnificación digital x 40; D: tricromo de Masson, ampliación digital x40).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "K.A. Vázquez-Romo, G. García de Oteyza, A.A. Rodríguez-Reyes, J.H. Dávila-Alquisiras, E. Hernández-Quintela, N. Ramos-Betancourt" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "K.A." "apellidos" => "Vázquez-Romo" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "G." "apellidos" => "García de Oteyza" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "A.A." "apellidos" => "Rodríguez-Reyes" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "J.H." "apellidos" => "Dávila-Alquisiras" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "E." "apellidos" => "Hernández-Quintela" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "N." 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Se caracteriza por ser una proliferación benigna de células endoteliales vasculares como consecuencia de la formación de un trombo o trombosis intravascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Puede originarse de lesiones vasculares como hemangiomas, granulomas piógenos o varices<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor de Masson es típicamente conocido como un tumor vascular raro de la piel y del tejido subcutáneo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Usualmente se localiza en extremidades superiores, cuello y cabeza, pero puede presentarse en cualquier parte del cuerpo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Es rara la presentación ocular, con tan sólo unos pocos casos reportados en párpados y periórbita<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3-5</span></a>, y menos común en la región orbitaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos un caso de IPEH de localización orbitaria en un varón recién nacido. A la fecha, es el caso del paciente más joven con presentación en órbita. El tumor tuvo una progresión rápida y fue exitosamente tratado. Tras un seguimiento de ocho años, ha permanecido hasta la fecha libre de recurrencias.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Presentación del caso</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un varón pretérmino presentó al nacimiento una masa orbitaria eritematosa en órbita izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Nació a las 34 semanas de gestación por cesárea debido a ruptura prematura de membranas. Producto de primera gestación, control prenatal normal, peso al nacer 3,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg, talla 51<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, Apgar 9 y 9 al minuto y a los cinco minutos de vida. Antecedentes maternos de diabetes y cáncer cervical. El padre con historia de diabetes.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tumor progresó rápidamente en el curso de tres días, aumentando de tamaño significativamente a 10 x 14<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm. A la exploración externa, se observó una masa en la órbita izquierda y la región frontotemporal. A la auscultación de la masa ausencia de pulsaciones y soplos. Proptosis izquierda con desplazamiento del globo ocular inferomedial (hipoglobo) de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Resistencia a la retropulsión del globo ocular. Altura de hendidura palpebral 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OD y 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OS; hendidura palpebral horizontal 23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OD y 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OS; surco palpebral superior 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OD y 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OS; MRD<span class="elsevierStyleInf">1</span> 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OD y 0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm OS. Se observó quemosis y ausencia de fenómeno de Bell del ojo izquierdo. Ojo derecho sin alteraciones, ojo izquierdo no valorable. Se realiza ultrasonido modo AB encontrando globo ocular izquierdo con ecos de alta y mediana reflectividad en su interior de componente heterogéneo y cristalino en región inferior. Ojo derecho globo ocular fáquico, retina aplicada y sin alteraciones.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El recién nacido se mantuvo en observación por tres días y se le realizaron pruebas auxiliares de diagnóstico. La tomografía axial computarizada (TAC) de cerebro y órbitas reveló una masa sólida heterogénea de tamaño de 5 x 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm localizada en la región tempoparietal y frontal del hemisferio izquierdo, con extensión orbitaria e intracraneana (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), que desplaza globo ocular a región inferior y nasal, con bordes regulares, calcificaciones internas y características líticas. Se observó vascularidad central y periférica de la lesión y protrusión del globo ocular izquierdo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al mes de edad del paciente fue intervenido quirúrgicamente por parte del departamento de Neurocirugía y de Órbita. Neurocirugía realizó abordaje coronal, se observó un tumor sólido con hemorragia y necrosis en su interior de aproximadamente 15 x 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro adherido a la duramadre y a la cápsula orbitaria. El tumorpresentó crecimiento lento en el techo y pared lateral de la órbita; además de infiltración extradural hacia el etmoides y el seno cavernoso. Resultó ser una lesión muy sangrante y de difícil disección. Se resecó el tumor en bloque y por fragmentos. Al llegar a margen orbitario, Oculoplástica procede a disecar la tumoración del techo de la órbita, respetando la duramadre. Se obtiene biopsia escisional completa y se envía a Patología en el transoperatorio. Durante la cirugía, el paciente desarrolla choque hipovolémico como consecuencia de sangrado excesivo. Sus laboratorios post-operatorios reportaron: hemoglobina 4,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dL; hematocrito 15,6%; plaquetas 227 mil/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>, glucosa 95<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dL, creatina 0,44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dL, sodio (Na) 139 mEq/L, potasio (K) 5,0 mEq/L, cloro (Cl) 105 mEq/L, proteína <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>-reactiva 37,8, AFP 317. Se diagnostica síndrome de Kassabach Merrit. El paciente fue transfundido. Una semana posterior a la transfusión sanguínea sus niveles de hemoglobina aumentaron a 13,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dL; el hematocrito a 41,7% y las plaquetas a 320 mil/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el transoperatorio, la biopsia es descrita por parte de patología macroscópicamente como un tejido semiovoide que mide 10 x 8 x 2,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, de forma y superficie irregular, de coloración café rojo violáceo y aspecto hemorrágico, de consistencia blanda que alterna con fragmentos de consistencia dura. La lesión de superficie lisa se encuentra parcialmente rodeada por una delgada cápsula de tejido fibroconectivo con vasos sanguíneos. Se realiza el diagnóstico anatomopatológico de hemangioma papilar.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mediante histopatología se demostró un hematoma organizado con recanalización y proliferación intravascular de células endoteliales (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Se realizó el diagnóstico histopatológico de IPEH mixto y debido a que se observó crecimiento lento en el techo y pared de la órbita, se inició terapia con propranolol por el departamento de Cardiología pediátrica a una dosis inicial de 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día, la cual se fue incrementando según la edad a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día. Las imágenes de seguimiento en la TAC mostraron una disminución del tamaño de la masa. El paciente estuvo en tratamiento con propranolol hasta los seis años de edad, el cual fue descontinuado al no existir crecimiento ni presencia de lesión verificado mediante resonancia magnética.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los dos años de edad, el paciente presentaba asimetría facial a expensas de hipoglobo secundario al desplazamiento inferior que causó la lesión congénita. El departamento de Órbita y oculoplástica procedió a realizar una reconstrucción orbitaria. En el ojo izquierdo se realizó abordaje vía transconjuntival con extensión hacia lateral, se colocó implante de Medpor (polietileno poroso) en el piso de la órbita y se remodeló la pared lateral de la órbita. Mediante abordaje vía surco lateral se remodeló el techo orbitario y se reforzó la aponeurosis del elevador del párpado en su tercio externo.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Después de ocho años de seguimiento, el paciente se encuentra sin recurrencias. Actualmente presenta una leve esotropia izquierda la cual es manejada mediante corrección con gafas. Su agudeza visual mejor corregida es 20/25 OD y 20/80 OS.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La localización orbitaria de IPEH es extremadamente rara. El primer caso en la literatura de IPEH orbitario fue en 1981 por Weber et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> Un total de diez casos orbitarios existen publicados hoy en día<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5–8</span></a>, de ellos sólo uno con presentación bilateral por Shields et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, y el único de presentación pediátrica por Fasina et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Recientemente, Rubinstein et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, reportaron una serie de cuatro casos en la región periocular. El nuestro se trata del primer IPEH en un recién nacido con afectación orbitaria y extensión intracraneal presentándose con un rápido crecimiento.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Típicamente el tumor de Masson ocurre como una masa solitaria, firme, de coloración eritematosa-violácea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> e indolora. Puede ser suave a la palpación y rara vez se sitúa intracranealmente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; sin embargo, puede incrementar su tamaño progresivamente con el tiempo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,7</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentación ocular es variable, desde una simple inflamación palpebral, ptosis o dolor orbitario, hasta una proptosis progresiva aguda o insidiosa; pero en ocasiones puede existir pérdida de la visión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, diplopía o edema de disco. El tumor puede clasificarse en tres tipos: como lesión vascular primaria o pura (56%), originándose de vasos dilatados; lesión mixta o secundaria, desarrollándose a partir de una lesión vascular preexistente; o rara vez como lesión extravascular asociada a la formación de un hematoma por trauma previo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Nuestro paciente presentó la variante mixta, originándose de un hemangioma preexistente.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La masa orbitaria que presentó nuestro paciente al nacimiento, mostró un crecimiento rápidamente progresivo, acompañado de proptosis y de extensión intracraneal. La hiperplasia endotelial papilar intravascular, también conocida como tumor de Masson<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y pseudoangiosarcoma, es una lesión vascular que, a pesar de su histología benigna, puede caracterizarse por un crecimiento muy rápido y extenso, simulando así una lesión o malformación maligna. El examen histopatológico es esencial para el diagnóstico, el cual puede parecer un angiosarcoma, de aquí su nombre pseudoangiosarcoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, Pero a diferencia del angiosarcoma, IPEH se caracteriza por la ausencia de necrosis, la localización intraluminal de la lesión y la asociación de proyecciones papilares con material trombótico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. El crecimiento acelerado del tumor en este caso simulaba una lesión maligna, pero mediante histopatología se obtuvo el diagnóstico benigno de IPEH.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento generalmente consiste en la escisión quirúrgica completa del tumor. La recurrencia ha sido reportada en casos con resección incompleta del tumor, o en aquellos que se originaron de un hemangioma o una malformación vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se han reportado pocos casos con buenos resultados en IPEH con extensión intracraneal tratados con quimioterapia y radiocirugía con bisturí de rayos gamma (Gamma-Knife)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. No existe literatura sobre el uso de propranolol en IPEH; sin embargo, el primer caso en el que se utilizó un beta bloqueador oral (nebivolol) fue en el 2012, resultando exitoso después de una recurrencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. A pesar de esto, el propranolol es el tratamiento de primera línea en el manejo de hemangioma infantil y también es utilizado en otros tumores vasculares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El resultado histopatológico reportó hiperplasia endotelial papilar intravascular (IPEH) de localización orbitaria, el cual se originó de un hemangioma capilar preexistente. El paciente fue intervenido quirúrgicamente, se obtuvo una resección completa del tumor, y por el tipo de lesión recibió por seis años terapia adyuvante con propranolol oral. Actualmente, después de ocho años de su diagnóstico, se encuentra sin recurrencias.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Financiación</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial o entidades sin ánimo de lucro.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de interés</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1741530" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1535958" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1741529" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1535957" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Presentación del caso" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Financiación" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de interés" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-11-30" "fechaAceptado" => "2021-01-27" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1535958" "palabras" => array:7 [ 0 => "Órbita" 1 => "Hiperplasia endotelial papilar intravascular" 2 => "Intravascular" 3 => "Tumor orbitario" 4 => "Tumor de Masson" 5 => "Hemangioendotelioma vegetante intravascular" 6 => "IPEH" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1535957" "palabras" => array:7 [ 0 => "Orbit" 1 => "Intravascular papillary endothelial hyperplasia" 2 => "Intravascular" 3 => "Orbital tumour" 4 => "Masson's tumour" 5 => "Vegetant intravascular hemangioendothelioma" 6 => "IPEH" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La hiperplasia endotelial papilar intravascular (IPEH), también conocida como «hemangioendotelioma vegetante intravascular», es una proliferación benigna y rara de células endoteliales vasculares, secundaria a trombosis intravascular u organización del trombo. Puede desarrollarse a partir de lesiones vasculares como hemangiomas, granulomas piógenos o várices. Este tumor vascular de la piel y del tejido subcutáneo puede presentarse como crecimiento rápido y progresivo, y es usualmente localizado en cuello o cabeza. La presentación ocular es inusual y la afectación orbitaria es todavía más rara. Presentamos un caso de un varón recién nacido pretérmino, el cual presentó una masa orbitaria izquierda de crecimiento rápidamente progresivo y se obtuvo el diagnóstico por histología de hiperplasia endotelial papilar intravascular. El paciente fue exitosamente tratado mediante una escisión total del tumor y terapia con propranolol. 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Hiperplasia endotelial papilar intravascular orbitaria rápidamente progresiva en un recién nacido
Rapidly progressive orbital intravascular papillary endothelial hyperplasia in a newborn
a Departmento de Órbita y Oculoplástica, Centro Médico Nacional 20 de Noviembre, Ciudad de México, México
b Departamento de Oftalmología y Ciencias Visuales, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Tecnológico de Monterrey, , Nuevo León, México
c Departmento de Patología Ocular, Hospital Dr. Luis Sánchez Bulnes, Ciudad de México, México
Artículo
Este artículo está disponible en español
Hiperplasia endotelial papilar intravascular orbitaria rápidamente progresiva en un recién nacido
S.I. Plazola-Hernández, I. Arroyo-Garza, A. Rodríguez-Reyes
10.1016/j.oftal.2021.01.016Arch Soc Esp Oftalmol. 2022;97:413-6
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Rapidly progressive orbital intravascular papillary endothelial hyperplasia in a newborn
S.I. Plazola-Hernández, I. Arroyo-Garza, A. Rodríguez-Reyes
10.1016/j.oftale.2022.02.001Arch Soc Esp Oftalmol. 2022;97:413-6