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Inicio Cirugía Cardiovascular Síndrome de ALCAPA de presentación neonatal. A propósito de un caso
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Caso clínico
Síndrome de ALCAPA de presentación neonatal. A propósito de un caso
Neonatal presentation of ALCAPA syndrome. A case report
Juan M. Aguilara,
Autor para correspondencia
juanmi_ccv@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Antonio Jiménezb, Joaquin Perez-Andreua, Moises Sorlíb, Juana Espínb, Francisco Castrob
a Servicio de Cirugía Cardiovascular, Hospital Universitario Virgen de la Arrixaca, Murcia, España
b Servicio de Cardiología Pediátrica, Hospital Universitario Virgen de la Arrixaca, Murcia, España
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donde se evidencia la arteria coronaria derecha dilatada y se procede al reimplante de la arteria coronaria izquierda que nace del tronco de la arteria pulmonar &#40;TAP&#41; en el seno lateral o izquierdo&#46; Para ello se establece circulaci&#243;n extracorp&#243;rea a 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;C con canulaci&#243;n venosa bicava y arterial en aorta ascendente&#46; Se pinza la aorta y se administra cardioplej&#237;a fr&#237;a cristaloide a trav&#233;s de la ra&#237;z a&#243;rtica y la pulmonar &#40;previo cerclaje temporal de ambas ramas pulmonares&#41;&#46; Se realiza secci&#243;n transversa del tronco pulmonar por encima de la uni&#243;n sinotubular y se extrae el bot&#243;n de la arteria coronaria izquierda&#46; Se libera extensamente la coronaria y se realiza reinserci&#243;n mediante contraapertura en la ra&#237;z a&#243;rtica en posici&#243;n postero-lateral con t&#233;cnica de trap-door&#46; Se reconstruye la arteria pulmonar con el parche de pericardio aut&#243;geno y se reanastomosa el TAP a la confluencia de ambas ramas&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la salida de circulaci&#243;n extracorp&#243;rea persiste con disfunci&#243;n ventricular izquierda severa e IM moderada-severa&#44; por lo que se decide salida en oxigenaci&#243;n por membrana extracorp&#243;rea &#40;ECMO&#41; electiva con canulaci&#243;n venosa en aur&#237;cula derecha e izquierda y arterial en aorta ascendente&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Permanece asistido en ECMO durante 5 d&#237;as&#44; tras lo que se realiza salida de ECMO con FEVI por Simpson biplano del 35&#37;&#46; Cierre de t&#243;rax diferido un d&#237;a despu&#233;s del destete de la ECMO&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es extubado a los 9 d&#237;as de la decanulaci&#243;n y en su estancia en la unidad de cuidados intensivos presenta un episodio de sepsis por Serratia marcenses e infecci&#243;n del tracto urinario por Proteus mirabilis&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 30 y 42 d&#237;as de la cirug&#237;a es dado de alta a planta y domicilio&#44; respectivamente&#44; con ciclos semanales de levosimend&#225;n&#46; Recibe el &#250;ltimo ciclo de levosimend&#225;n a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses y medio de la cirug&#237;a&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuatro meses despu&#233;s de la cirug&#237;a se evidencia mejor&#237;a de la funci&#243;n ventricular izquierda con FEVI por Simpson biplano del 45&#37; y persistencia de IM moderada&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente presenta normalizaci&#243;n de la funci&#243;n ventricular izquierda e IM leve desde la revisi&#243;n de los 10 meses tras la cirug&#237;a&#44; con el siguiente ecocardiograma-Doppler&#58; no signos de congesti&#243;n sist&#233;mica&#59; aur&#237;culas normales&#59; tabique interauricular &#237;ntegro&#59; no insuficiencia tric&#250;spide&#59; IM leve exc&#233;ntrica con jet leve de direcci&#243;n posterolateral&#59; ventr&#237;culo derecho no dilatado&#44; con funci&#243;n sist&#243;lica conservada &#40;TAPSE 13<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41;&#59; VI no dilatado &#40;DTd&#58; 33<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; volumen telediast&#243;lico 28 ml<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#41;&#44; con funci&#243;n sist&#243;lica recuperada &#40;fracci&#243;n de eyecci&#243;n por Simpson biplano 55&#37;&#44; 4C 59&#37;&#44; 2C 54&#37;&#44; PEL 60&#37;&#41;&#46; Asincron&#237;a del septo sin evidenciar alteraciones claras de la contractilidad segmentaria&#46; Funci&#243;n diast&#243;lica preservada &#40;E&#62;A 1&#44;3&#44; E&#47;E<span class="elsevierStyleSup">&#44;</span> hoy 10&#44; TeiVI 0&#44;5&#41;&#46; Hiperrefringencia de m&#250;sculos papilares y segmento basal de la cara lateral y posterior&#46; Tractos de salida libres&#46; IP leve&#46; TAP sin aceleraci&#243;n patol&#243;gica de flujo a su trav&#233;s&#46; No insuficiencia a&#243;rtica&#46; Arco a&#243;rtico normal&#44; sin datos de coartaci&#243;n&#46; Se observa coronaria izquierda reimplantada y con flujo a su trav&#233;s&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Discusi&#243;n</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de ALCAPA tambi&#233;n se conoce como s&#237;ndrome de Bland-White-Garland y consiste en el nacimiento de la coronaria izquierda en el TAP&#46; Presenta una incidencia de 1 de cada 300&#46;000 reci&#233;n nacidos vivos&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente est&#225; asintom&#225;tico durante el periodo neonatal&#44; pero&#44; debido a que el TAP contiene sangre desaturada&#44; el miocardio se perfunde con sangre desaturada a baja presi&#243;n&#46; A medida que va disminuyendo la presi&#243;n pulmonar&#44; tras el periodo neonatal&#44; empieza una isquemia mioc&#225;rdica por fen&#243;menos de robo coronario &#40;cortocircuito izquierda-derecha&#41; que provoca insuficiencia cardiaca y mitral secundaria&#44; bien por anillo mitral dilatado o por infarto del m&#250;sculo papilar anterior mitral&#46; Pueden ir apareciendo colaterales de la coronaria derecha a la izquierda&#44; debido a los fen&#243;menos de robo coronario&#46; Del desarrollo de colaterales desde la arteria coronaria derecha depender&#225; si el paciente sobrevive al primer a&#241;o de vida&#46; Se trata de un cortocircuito peque&#241;o respecto al gasto cardiaco&#44; pero elevado a nivel del flujo coronario&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por lo tanto&#44; suelen iniciar al final o tras el periodo neonatal&#44; una vez que las resistencias pulmonares elevadas fisiol&#243;gicas del reci&#233;n nacido comienzan a descender&#44; en la mayor&#237;a de las ocasiones con disfunci&#243;n ventricular izquierda e IM asociadas&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta cardiopat&#237;a puede presentarse aislada o estar asociada a otras cardiopat&#237;as cong&#233;nitas como ductus&#44; comunicaci&#243;n interventricular&#44; tetralog&#237;a de Fallot o coartaci&#243;n de aorta&#46; La asociaci&#243;n con otras cardiopat&#237;as puede provocar el retraso de la cl&#237;nica y el diagn&#243;stico debido a que el descenso de la presi&#243;n pulmonar se produce de forma m&#225;s progresiva&#44; lo que disminuye los fen&#243;menos de robo coronario&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La coronaria izquierda suele estar localizada&#44; en la mayor&#237;a de las ocasiones&#44; antes de la bifurcaci&#243;n de las ramas pulmonares&#44; en el seno pulmonar izquierdo o lateral&#46; La coronaria derecha suele estar dilatada&#46; Si existe hipertensi&#243;n pulmonar&#44; la perfusi&#243;n del VI puede estar mantenida y prevenir la isquemia&#46; Sin embargo&#44; la mayor&#237;a de las veces provoca isquemia y fibroelastosis endomioc&#225;rdica difusa del VI&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tambi&#233;n se han descrito anomal&#237;as en la implantaci&#243;n de la descendente anterior o la circunfleja que nacen de la arteria pulmonar&#44; pero son variantes muy excepcionales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico es indicaci&#243;n de cirug&#237;a ya que hasta el 90&#37; de los pacientes fallece en el primer a&#241;o de vida&#46; El objetivo del tratamiento quir&#250;rgico es mantener los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>sistemas coronarios principales &#40;coronaria derecha y coronaria izquierda&#41; pero perfundidas con presi&#243;n sist&#233;mica&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se distinguen 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>formas de presentaci&#243;n&#44; la infantil&#44; que es la m&#225;s habitual y en la que se presentan signos y s&#237;ntomas de insuficiencia cardiaca debido a que no se desarrollan colaterales desde la arteria coronaria derecha&#44; y la forma del adulto&#44; en la que se desarrollan colaterales y el paciente presenta funci&#243;n ventricular normal o disfunci&#243;n ventricular ligera&#46; Estos pacientes presentan riesgo de muerte s&#250;bita por desarrollo de arritmias ventriculares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primero en realizar un tratamiento quir&#250;rgico fue Potts&#44; en 1953&#44; que realiz&#243; una f&#237;stula sist&#233;mico-pulmonar para aumentar la presi&#243;n pulmonar y la presi&#243;n de perfusi&#243;n de la coronaria izquierda&#46; El primer tratamiento quir&#250;rgico con &#233;xito fue realizado por Sabiston&#44; que realiz&#243; la ligadura del tronco coronario izquierdo&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen diferentes t&#233;cnicas para la reparaci&#243;n&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">1&#46;</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ligadura del origen de la coronaria an&#243;mala&#58; su uso se realiza casi &#250;nicamente en pacientes adultos y en casi todas las ocasiones como procedimiento previo a la revascularizaci&#243;n en pacientes inestables&#46; Puede realizarse por abordaje miniinvasivo&#44; aunque puede requerirse esternotom&#237;a media y circulaci&#243;n extracorp&#243;rea si la localizaci&#243;n es posterior&#46; La ligadura aislada no se recomienda hoy d&#237;a debido a la alta mortalidad a corto y largo plazo que presenta&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">2&#46;</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Reimplante en la aorta&#58; se considera la t&#233;cnica de elecci&#243;n debido a las potenciales complicaciones de la t&#233;cnica de Takeuchi&#44; fundamentalmente estenosis supravalvular pulmonar&#46; Esta t&#233;cnica puede ser empleada incluso cuando la arteria coronaria izquierda se encuentre saliendo del seno izquierdo &#40;el m&#225;s alejado de la aorta&#41;&#46; Existen diferentes modificaciones de la t&#233;cnica para que la anastomosis quede libre de tensi&#243;n&#44; que consiste en alargar el bot&#243;n coronario con tejido de la arteria pulmonar&#44; como la descrita por Turley et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#44; o pericardio aut&#243;geno&#46; El defecto que queda en la arteria pulmonar al extraer el bot&#243;n coronario es reparado con un parche de pericardio aut&#243;geno&#46; Un aspecto importante en aquellas cirug&#237;as que requieran el pinzamiento a&#243;rtico es la protecci&#243;n mioc&#225;rdica de forma anter&#243;grada en la ra&#237;z a&#243;rtica y en el tronco de arteria pulmonar&#44; con las ramas pulmonares cercladas&#46; Esto garantiza una adecuada protecci&#243;n del territorio de la coronaria izquierda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">figs&#46; 2-6</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">3&#46;</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">T&#233;cnica de Takeuchi<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#58; consiste en anastomosar lado a lado las arterias aorta y pulmonar para posteriormente tunelizar con un parche de pericardio aut&#243;logo&#44; heter&#243;logo o de material sint&#233;tico la arteria coronaria izquierda hacia la aorta&#46; Suele ser necesario ampliar la arteria pulmonar con otro parche para disminuir el riesgo de estenosis supravalvular&#46; Hoy en d&#237;a&#44; alternativa&#44; debido a sus potenciales complicaciones&#44; especialmente la estenosis supravalvular pulmonar Puede tener indicaci&#243;n cuando la arteria coronaria afectada nace del seno m&#225;s alejado &#40;lateral o izquierdo&#41;&#44; especialmente si se trata de una arteria coronaria &#250;nica con un trayecto anterior de la coronaria derecha &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0035">fig&#46; 7</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0035"></elsevierMultimedia></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">4&#46;</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Bypass coronario&#58; con arteria mamaria interna izquierda&#46; Considerada por algunos autores t&#233;cnica de elecci&#243;n en adultos donde los tejidos son m&#225;s friables y existe mayor dificultad para movilizar el bot&#243;n coronario&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">5&#46;</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Anastomosis de la arteria subclavia al tronco coronario izquierdo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#58; alternativa a reimplante y Takeuchi&#46; Habitualmente&#44; se realiza anastomosis t&#233;rmino-terminal&#46; En ocasiones&#44; se puede realizar t&#233;rmino-lateral con ligadura del origen en el TAP&#44; con la ventaja de que puede realizarse la cirug&#237;a a coraz&#243;n latiendo o incluso sin circulaci&#243;n extracorp&#243;rea&#46; Es importante evitar tensiones o acodamiento en la anastomosis y en la arteria subclavia izquierda&#46;</p></li></ul></p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a los resultados tras la cirug&#237;a&#44; los resultados hoy d&#237;a suelen ser excelentes con supervivencias mayores del 95&#37; e incluso existen series como la de Backer et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; sin mortalidad operatoria ni necesidad de soporte mec&#225;nico circulatorio postoperatorio&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la funci&#243;n ventricular izquierda y al grado de IMl&#44; normalmente comienzan a recuperarse en torno a los 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses tras la cirug&#237;a y se suelen normalizar al a&#241;o de la cirug&#237;a&#46; En ocasiones&#44; puede persistir cierto grado de IM&#44; en la mayor&#237;a de las ocasiones leve&#44; por lo que se recomienda no realizar ning&#250;n procedimiento asociado de reparaci&#243;n valvular mitral&#44; especialmente en lactantes o neonatos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Conclusiones</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En pacientes neonatos con disfunci&#243;n ventricular izquierda hay que descartar la presencia de ALCAPA&#46; Su diagn&#243;stico es indicaci&#243;n de cirug&#237;a urgente debido al elevado riesgo de mortalidad que presenta&#44; especialmente en el primer a&#241;o de vida&#46; En la gran mayor&#237;a de los casos se puede realizar el reimplante de la arteria coronaria en la aorta&#44; existiendo diferentes t&#233;cnicas para alargar el bot&#243;n coronario si es necesario&#46; La disfunci&#243;n ventricular izquierda suele mejorar&#44; en la mayor&#237;a de los casos&#44; hasta su normalizaci&#243;n en el primer a&#241;o tras la cirug&#237;a&#46; Del mismo modo&#44; el grado de IM preoperatorio suele mejorar en el primer a&#241;o tras la cirug&#237;a&#44; en muchos casos hasta su desaparici&#243;n&#46; Por lo tanto&#44; la gran mayor&#237;a de los grupos quir&#250;rgicos no realizan ning&#250;n acto quir&#250;rgico inicial sobre la v&#225;lvula mitral&#44; especialmente en los pacientes intervenidos en el primer a&#241;o de vida&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 11340096
Idioma original: Español
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