Paciente varón de 54años de edad, previamente sano, de profesión militar, que presenta el antecedente de haber visitado Ciudad de Guatemala por motivos laborales durante 2002. En marzo de ese mismo año nota la aparición de una lesión inflamatoria en el antepié izquierdo con ulceración superficial y edema en la piel y en las partes blandas circundantes. En los meses siguientes progresa con aparición de prominencias papilomatosas de color violáceo, extensión del edema, deformación del pie y aparición de dolor. En agosto de 2003 consultó a un médico, quien solicitó un perfil hematológico y bioquímico cuyos resultados fueron normales, un test ELISAVIH que fue negativo, y una resonancia nuclear magnética (RNM) del pie. Las imágenes mostraron una masa sugerente de tumor estromal benigno. Además se realizó un estudio histológico de su lesión, que demostró un proceso inflamatorio crónico inespecífico, sin evidencias de neoplasia. Durante los 4años siguientes consultó en múltiples ocasiones, sin que se le realizara un estudio microbiológico. Por esto, el único tratamiento que recibió fue empírico y consistió en penicilina sódica asociada a ampicilina intravenosa durante un mes y luego doxiciclina durante 6meses, sin respuesta.
EvoluciónEl paciente evolucionó con aparición de múltiples fístulas que daban salida a una secreción serohemática que contenía gránulos de color blanquecino (fig. 1). Finalmente, en el año 2007 consultó en el policlínico de infectología de nuestro hospital, planteándose un probable micetoma y la necesidad de una nueva biopsia con estudio microbiológico. Se realizó cultivo aerobio, anaerobio, micológico y reacción en cadena de la polimerasa (RCP) 16SrRNA del tejido. Solo se obtuvo desarrollo de Staphylococcus coagulasa negativa. La nueva histología mostró acumulaciones granulares de aspecto basófilo rodeadas de infiltrado de predominio polimorfonuclear (fig. 2). La RNM de control reveló extensión del compromiso tumoral inflamatorio hacia la musculatura regional con focos de osteítis. Se obtuvo muestra de los gránulos procedentes de las fístulas, lo que permitió observar bacilos grampositivos ramificados, sugerentes de Nocardia spp. o Actinomyces spp. (fig. 3). El cultivo aerobio fue negativo a las 3semanas de incubación, pero la RCP 16SrRNA de los gránulos lavados y la secuenciación del gen amplificado determinaron que se trataba de un Actinomadura madurae. El material amplificado se comparó con la cepa tipo Actinomadura madurae DSM43067, obteniéndose un porcentaje de homología de 99%. Se inició terapia antibiótica con trimetoprim/sulfametoxazol forte (160/800mg/12h vía oral) asociado a ciprofloxacino (500mg/12h vía oral), observándose franca mejoría. Disminuyeron progresivamente la inflamación y la supuración, produciéndose cicatrización y cierre de las fístulas. Tras aproximadamente 2años de tratamiento el paciente logró recuperar la forma y la movilidad de su pie, quedando solo tejido cicatricial.
Comentarios
El micetoma corresponde a una lesión inflamatoria crónica de origen infeccioso y aspecto deformante que afecta la piel y el tejido subcutáneo. El pie es la región anatómica más frecuentemente afectada, y recibe usualmente el nombre de «pie de Madura» por la región de la India donde este cuadro se presenta con una alta frecuencia. En casos severos y de evolución prolongada se puede observar un amplio compromiso de partes blandas y osteomuscular1-4. Su etiología es variada, pudiendo ser causado por diversos tipos de bacterias y hongos, denominándose actinomicetoma cuando es debido a bacterias tipo actinomicetos2,3. El actinomicetoma se caracteriza por la aparición de nódulos, abscesos y fístulas cutáneas que drenan secreción seropurulenta o sanguinolenta y que contienen gránulos de diversos aspectos. Estos últimos corresponden a microcolonias de filamentos actinomicóticos cuyo aspecto orienta a la probable etiología (p.ej., agentes como Nocardia spp. o Actinomadura spp.)4-6. Actinomadura spp. es un bacilo grampositivo, aerobio estricto, del que se han descrito 27especies, aunque solo 3 de relevancia clínica: A.madurae, A.pelleteri y A.latina. Su reservorio es ambiental, y su hábitat, la tierra y la superficie de algunos vegetales de zonas con climas cálidos y lluviosos como América Central y el África subsahariana2,4.
El actinomicetoma por A.madurae tiene un carácter endémico en países tropicales y se relaciona con trauma cutáneo o con habitar y/o viajar a zonas tropicales, afectando principalmente los pies (aproximadamente el 70% de los casos) en relación con actividades recreacionales y laborales3,5,6. Su diagnóstico microbiológico es complejo debido a su dificultad de crecimiento en el laboratorio y la identificación de este tipo de bacterias con métodos convencionales, siendo de mejor rendimiento el estudio de los gránulos emanados desde las fístulas2,4. El cultivo generalmente es necesario para el diagnóstico de especie y es imprescindible para realizar estudios de susceptibilidad. Sin embargo, las técnicas moleculares han sido un gran aporte para obtener identificación cuando el cultivo es negativo2,6. La técnica de mayor utilidad es la RCP bacteriana universal con secuenciación del gen 16SrRNA a partir de colonias o directamente desde las muestras clínicas2-4,6. La histología generalmente muestra acumulaciones granulares basófilas que corresponden a grumos actinomicóticos rodeados de infiltrados de predominio polimorfonuclear, en algunos casos con formación de células gigantes multinucleadas4,7. El tratamiento consiste en el uso de antimicrobianos en forma prolongada (aproximadamente 12meses, aunque se han reportado casos tratados entre 6 a 24meses), siendo útiles alternativas como sulfonamidas, quinolonas, rifampicina, aminoglucósidos y dapsona3,4,7. Trimetoprim/sulfametoxazol es el antimicrobiano de elección, dado que sus tasas de curación reportadas superan el 90%. No obstante, en casos refractarios o severos es preferible no utilizarlo como fármaco único sino asociado, como en nuestro paciente4,8. Con una terapia adecuada la recurrencia reportada es en general escasa y no se requiere cirugía3,6,7.
